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que acudi&#243; por una placa de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en el &#225;rea fronto-temporal derecha&#44; que se extiend&#237;a hacia el &#225;rea preauricular de 3 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; La placa presentaba una zona central eritematosa&#44; algo descamativa&#44; y ligeramente pigmentada en la periferia &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; Se plante&#243; el diagn&#243;stico de carcinoma epidermoide intraepid&#233;rmico o de dermatitis seborreica y se trat&#243; con corticoides con una leve mejor&#237;a&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron 2 biopsias&#44; una en la zona central y otra en la periferia&#44; que evidenciaron la ocupaci&#243;n de la epidermis por una poblaci&#243;n de c&#233;lulas grandes&#44; de citoplasma claro&#44; con atipia nuclear&#44; dispuestas de forma aislada o en nidos&#44; acompa&#241;adas de escaso pigmento mel&#225;nico&#46; Dichas c&#233;lulas se extend&#237;an a trav&#233;s de los anejos&#44; sin infiltraci&#243;n d&#233;rmica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a>A y B&#41;&#46; Las c&#233;lulas at&#237;picas que ocupaban la epidermis resultaron positivas con citoqueratina 7 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>G&#41; y citoqueratina CAM 5&#46;2&#44; que no se expresaban en la epidermis circundante&#44; as&#237; como para receptores de estr&#243;geno a nivel nuclear &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#46; La expresi&#243;n de Her2 fue intensa y continua en la membrana &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>D&#41;&#46; Otros marcadores positivos fueron CEA &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>E&#41;&#44; GCDFP-15 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>H&#41;&#44; y MUC-1 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>F&#41;&#46; Comprobamos la negatividad para S-100&#46; Con ello se realiz&#243; el diagn&#243;stico de EPEM de tipo &#171;ect&#243;pico&#187;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consideramos que por el tama&#241;o de la placa&#44; la cirug&#237;a como tratamiento de primera elecci&#243;n&#44; probablemente iba a ser mutilante o con resultados est&#233;ticos poco satisfactorios para una paciente de 64 a&#241;os&#46; Se realiz&#243; terapia fotodin&#225;mica en 2 sesiones con una semana de intervalo entre ellas&#46; Se aplic&#243; el protocolo del servicio de dermatolog&#237;a con metil-aminolevulinato t&#243;pico&#46; Bajo la luz de Wood se observaba fluorescencia en la lesi&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46; Se obtuvo muy buena respuesta al tratamiento en la revisi&#243;n pasados 2 meses de la segunda sesi&#243;n de la terapia fotodin&#225;mica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C&#41;&#46; Un a&#241;o y medio despu&#233;s del tratamiento&#44; la lesi&#243;n recidiv&#243; parcialmente&#46; Por este motivo&#44; repetimos nuevamente 2 sesiones de terapia fotodin&#225;mica obteniendo una respuesta parcial&#46; En la &#250;ltima visita se a&#241;adi&#243; tratamiento con imiquimod&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n por la EPEM de la piel de la cara fue descrita por primera vez por Chilukuri et al&#46; en 2002<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> en un paciente var&#243;n de 67 a&#241;os&#44; que presentaba una placa eritematosa en la mejilla de 10 a&#241;os de evoluci&#243;n orientada cl&#237;nicamente como enfermedad de Bowen&#46; En 2004 se public&#243; otro caso de afectaci&#243;n facial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> en un var&#243;n de 61 a&#241;os presentada en forma de una placa rosada en regi&#243;n fronto-temporal pr&#243;xima al cantus lateral izquierdo&#46; En ambos casos el tratamiento escogido consisti&#243; en cirug&#237;a microgr&#225;fica de Mohs&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de la EPEM en el &#225;rea fronto-temporal debe establecerse con dermatitis seborreica&#44; eccema numular&#44; enfermedad de Bowen y menos frecuentemente con liquen-escleroso y atr&#243;fico o liquen simple cr&#243;nico&#46; El diagn&#243;stico diferencial histol&#243;gico debe realizarse con otras neoplasias que ocupan la epidermis y est&#225;n constituidas por c&#233;lulas de citoplasma claro y de distribuci&#243;n dispersa&#59; principalmente melanoma de extensi&#243;n superficial o lentigo maligno&#44; en cuyo caso los marcadores epiteliales resultar&#237;an negativos y los marcadores melanoc&#237;ticos positivos &#40;S-100&#44; Melan-A&#44; HMB-45&#44; etc&#46;&#41;&#46; Se puede utilizar el P63&#44; para diferenciar la EPEM de la variante pagetoide de la enfermedad de Bowen<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;8</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En general la EPEM presenta &#250;nicamente agresividad local&#46; En caso de EPEM avanzada o metast&#225;sica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> est&#225; indicado un tratamiento con quimioterapia sist&#233;mica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cirug&#237;a es el tratamiento de elecci&#243;n en la EPEM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; las tasas de recidiva son altas a pesar de realizar ex&#233;resis con amplios m&#225;rgenes quir&#250;rgicos&#46; Esto es debido probablemente a la naturaleza multifocal de la enfermedad&#44; as&#237; como al compromiso de piel aparentemente no afecta&#46; Las tasas de recidiva son m&#225;s altas en los casos de enfermedad invasiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7</span></a>&#46; La resecci&#243;n mediante cirug&#237;a microgr&#225;fica de Mohs mejora las tasas de curaci&#243;n&#44; aunque no impide la recurrencia&#46; La radioterapia puede ser &#250;til como terapia adyuvante en pacientes con alto riesgo de recidivas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado que la EPEM se presenta en forma parcheada y a menudo se extiende m&#225;s all&#225; del tumor cl&#237;nicamente visible&#44; la terapia fotodin&#225;mica puede ser un tratamiento &#250;til&#46; Son susceptibles de este tratamiento los pacientes con afectaci&#243;n intraepitelial&#44; en los que la cirug&#237;a es de alto riesgo o aquellos con riesgo elevado de morbilidad debido a la ubicaci&#243;n anat&#243;mica de la enfermedad&#46; No obstante&#44; dado el escaso n&#250;mero de estudios y publicaciones de casos tratados con esta t&#233;cnica&#44; solo debe emplearse si otras aproximaciones no son factibles&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el tercer caso de EPEM con afectaci&#243;n de la cara &#40;regi&#243;n fronto-temporal&#41;&#46; Recordamos la necesidad de considerar esta entidad entre las lesiones que simulan otras dermatosis y cuyo diagn&#243;stico inmunohistoqu&#237;mico requiere incluir los marcadores habituales de los tumores de mama&#46; Es el primer caso tratado con terapia fotodin&#225;mica con remisi&#243;n completa temporal&#44; por lo que puede constituir una buena opci&#243;n terap&#233;utica en situaciones de afectaci&#243;n exclusivamente intraepid&#233;rmica y de dif&#237;cil abordaje quir&#250;rgico&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Dx cl&#237;nico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Tama&#241;o&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Localizaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Chilukuri&#44; 2002<span class="elsevierStyleSup">2</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">67&#47;var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Bowen&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20 cm&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Mejilla&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Quimioterapia de Mohs&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Cohen&#44; 2004<span class="elsevierStyleSup">3</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">61&#47;var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">--&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1 cm&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">&#193;rea temporal derecha&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Terapia fotodin&#225;mica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">C&#243;rdoba&#44; 2011&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">64&#47;mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Bowen&#47;dermatitis seborreica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6 cm&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">&#193;rea temporal derecha&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 104. Núm. 4.
Páginas 355-357 (mayo 2013)
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Carta científico-clínica
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Enfermedad de Paget extramamaria con afectación de la región fronto-temporal. Presentación de un caso y revisión de la bibliografía
Extramammary Paget Disease with Frontotemporal Involvement: A Case Report and Review of the Literature
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A. Córdobaa,
Autor para correspondencia
acordobi@cfnavarra.es

Autor para correspondencia.
, M.E. Iglesiasb, I. Rodrígueza, J.I. Yanguasb
a Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario de Navarra, Pamplona, Navarra, España
b Servicio de Dermatología, Complejo Hospitalario de Navarra, Pamplona, Navarra, España
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Tabla 1. Revisión bibliográfica de los casos de Paget con afectación facial
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La enfermedad de Paget extramamaria (EPEM) descrita por Crocker en 18891, es una forma de adenocarcinoma intraepidérmico, que se produce en general en las áreas de alta densidad de las glándulas apocrinas. Clínicamente corresponde a una lesión eritemato-descamativa, que simula cuadros inflamatorios, tumorales e infecciosos. Se han descrito casos aislados en algunas localizaciones donde habitualmente no existen glándulas apocrinas, estos casos se denominan «EPEM ectópica»2. Presentamos un caso de EPEM en la región fronto-temporal derecha, que constituye el tercer caso publicado en la literatura2,3 (tabla 1).

Tabla 1.

Revisión bibliográfica de los casos de Paget con afectación facial

Caso  Autor  Edad/sexo  Dx clínico  Tamaño  Localización  Tratamiento 
Chilukuri, 20022  67/varón  Bowen  15×20 cm  Mejilla  Quimioterapia de Mohs 
Cohen, 20043  61/varón  --  2×1 cm  Área temporal derecha  Terapia fotodinámica 
Córdoba, 2011  64/mujer  Bowen/dermatitis seborreica  5×6 cm  Área temporal derecha  Terapia fotodinámica 

Se trataba de una mujer de 64 años, que acudió por una placa de 5cm en el área fronto-temporal derecha, que se extiendía hacia el área preauricular de 3 años de evolución. La placa presentaba una zona central eritematosa, algo descamativa, y ligeramente pigmentada en la periferia (fig. 1A). Se planteó el diagnóstico de carcinoma epidermoide intraepidérmico o de dermatitis seborreica y se trató con corticoides con una leve mejoría.

Figura 1.

A) Placa eritematosa de 5cm de tamaño, con pigmentación lineal en la periferia localizada en área temporal derecha, que se extiende hacia piel preauricular no pilosa. B) Placa de fluorescencia roja intensa tras las 3h de incubación con metil-aminolevulinato. C) Remisión completa pasados 2 meses tras la segunda sesión de terapia fotodinámica.

(0.28MB).

Se realizaron 2 biopsias, una en la zona central y otra en la periferia, que evidenciaron la ocupación de la epidermis por una población de células grandes, de citoplasma claro, con atipia nuclear, dispuestas de forma aislada o en nidos, acompañadas de escaso pigmento melánico. Dichas células se extendían a través de los anejos, sin infiltración dérmica (figs. 2A y B). Las células atípicas que ocupaban la epidermis resultaron positivas con citoqueratina 7 (fig. 2G) y citoqueratina CAM 5.2, que no se expresaban en la epidermis circundante, así como para receptores de estrógeno a nivel nuclear (fig. 2C). La expresión de Her2 fue intensa y continua en la membrana (fig. 2D). Otros marcadores positivos fueron CEA (fig. 2E), GCDFP-15 (fig. 2H), y MUC-1 (fig. 2F). Comprobamos la negatividad para S-100. Con ello se realizó el diagnóstico de EPEM de tipo «ectópico».

Figura 2.

A y B) Imagen histológica de la lesión. Se observan las células claras que aisladamente ocupan la epidermis (H-E ×400). C) Expresión nuclear de receptores de estrógeno en las células atípicas (×200). D) Intensa tinción de membrana para Her2/neu (×200). E) Las células tumorales intraepidérmicas resultan positivas con CEA (×200). F) Se observa tinción citoplasmática para MUC-1 (×200). G) Expresión citoplasmática para citoqueratina 7 (×200). H) Resulta positivo el GCDFP-15 en el EPEM (×200).

(0.63MB).

Consideramos que por el tamaño de la placa, la cirugía como tratamiento de primera elección, probablemente iba a ser mutilante o con resultados estéticos poco satisfactorios para una paciente de 64 años. Se realizó terapia fotodinámica en 2 sesiones con una semana de intervalo entre ellas. Se aplicó el protocolo del servicio de dermatología con metil-aminolevulinato tópico. Bajo la luz de Wood se observaba fluorescencia en la lesión (fig. 1B). Se obtuvo muy buena respuesta al tratamiento en la revisión pasados 2 meses de la segunda sesión de la terapia fotodinámica (fig. 1C). Un año y medio después del tratamiento, la lesión recidivó parcialmente. Por este motivo, repetimos nuevamente 2 sesiones de terapia fotodinámica obteniendo una respuesta parcial. En la última visita se añadió tratamiento con imiquimod.

La afectación por la EPEM de la piel de la cara fue descrita por primera vez por Chilukuri et al. en 20022 en un paciente varón de 67 años, que presentaba una placa eritematosa en la mejilla de 10 años de evolución orientada clínicamente como enfermedad de Bowen. En 2004 se publicó otro caso de afectación facial3 en un varón de 61 años presentada en forma de una placa rosada en región fronto-temporal próxima al cantus lateral izquierdo. En ambos casos el tratamiento escogido consistió en cirugía micrográfica de Mohs.

El diagnóstico diferencial de la EPEM en el área fronto-temporal debe establecerse con dermatitis seborreica, eccema numular, enfermedad de Bowen y menos frecuentemente con liquen-escleroso y atrófico o liquen simple crónico. El diagnóstico diferencial histológico debe realizarse con otras neoplasias que ocupan la epidermis y están constituidas por células de citoplasma claro y de distribución dispersa; principalmente melanoma de extensión superficial o lentigo maligno, en cuyo caso los marcadores epiteliales resultarían negativos y los marcadores melanocíticos positivos (S-100, Melan-A, HMB-45, etc.). Se puede utilizar el P63, para diferenciar la EPEM de la variante pagetoide de la enfermedad de Bowen4–8.

En general la EPEM presenta únicamente agresividad local. En caso de EPEM avanzada o metastásica7 está indicado un tratamiento con quimioterapia sistémica5,7,9.

La cirugía es el tratamiento de elección en la EPEM2,3. Sin embargo, las tasas de recidiva son altas a pesar de realizar exéresis con amplios márgenes quirúrgicos. Esto es debido probablemente a la naturaleza multifocal de la enfermedad, así como al compromiso de piel aparentemente no afecta. Las tasas de recidiva son más altas en los casos de enfermedad invasiva5,7. La resección mediante cirugía micrográfica de Mohs mejora las tasas de curación, aunque no impide la recurrencia. La radioterapia puede ser útil como terapia adyuvante en pacientes con alto riesgo de recidivas5.

Dado que la EPEM se presenta en forma parcheada y a menudo se extiende más allá del tumor clínicamente visible, la terapia fotodinámica puede ser un tratamiento útil. Son susceptibles de este tratamiento los pacientes con afectación intraepitelial, en los que la cirugía es de alto riesgo o aquellos con riesgo elevado de morbilidad debido a la ubicación anatómica de la enfermedad. No obstante, dado el escaso número de estudios y publicaciones de casos tratados con esta técnica, solo debe emplearse si otras aproximaciones no son factibles.

Presentamos el tercer caso de EPEM con afectación de la cara (región fronto-temporal). Recordamos la necesidad de considerar esta entidad entre las lesiones que simulan otras dermatosis y cuyo diagnóstico inmunohistoquímico requiere incluir los marcadores habituales de los tumores de mama. Es el primer caso tratado con terapia fotodinámica con remisión completa temporal, por lo que puede constituir una buena opción terapéutica en situaciones de afectación exclusivamente intraepidérmica y de difícil abordaje quirúrgico.

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J Dermatol, 36 (2009), pp. 457-461
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