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y hab&#237;a sido tratada con mesalazina &#40;&#225;cido 5-aminosalic&#237;lico&#41;&#46; La enfermedad intestinal estaba bien controlada&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica revel&#243; una livedo racemosa con n&#243;dulos dolorosos que afectaban a la cara anterior y posterior de ambas piernas&#44; abdomen y antebrazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Los datos del laboratorio mostraron funciones hep&#225;tica y renal normales&#44; el an&#225;lisis de orina fue normal&#46; Las concentraciones s&#233;ricas de la prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva&#44; de los factores del complemento&#44; de la IgG y del factor reumatoide&#44; estuvieron dentro de los rangos normales&#44; siendo negativos los anticuerpos antinucleares&#44; los autoanticuerpos citoplasm&#225;ticos antineutr&#243;filos &#40;ANCA-MPO&#44; ANCA-PR3&#41;&#44; la anticardiolipina y el anticuerpo anti-&#946;2-glicoprote&#237;na 1 IgG&#46; No se detect&#243; crioglobulina&#46; La muestra de la biopsia presentaba vasculitis necrosante en la dermis inferior sin afectaci&#243;n de los tejidos adyacentes &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2a</a>&#41;&#46; Con mayor aumento se pudo observar un dep&#243;sito fibrinoide creciente en la luz del vaso&#44; infiltrado por neutr&#243;filos y linfocitos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2b</a>&#41;&#46; La inflamaci&#243;n perivascular se localiz&#243; en la uni&#243;n d&#233;rmica-subcut&#225;nea&#46; La tinci&#243;n Van Gieson para fibras el&#225;sticas mostr&#243; una l&#225;mina el&#225;stica interna parcialmente interrumpida &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2c</a>&#41;&#46; La paciente fue tratada con prednisolona en dosis bajas &#40;hasta 30&#160;mg&#47;d&#237;a &#91;0&#44;6&#160;mg&#47;kg&#93;&#41;&#44; clorhidrato de sarpogrelato &#40;300&#160;mg&#47;d&#237;a&#41; y nicotinato de tocoferol &#40;300&#160;mg&#47;d&#237;a&#41;&#59; sin embargo&#44; el entumecimiento fue resistente al tratamiento&#46; La terapia con minipulsos &#40;metilprednisolona 500&#160;mg&#47;d&#237;a durante tres d&#237;as consecutivos&#41; fue eficaz frente al dolor&#44; que recurri&#243; tras la interrupci&#243;n de la medicaci&#243;n por embarazo&#46; Despu&#233;s del parto se reiniciaron los agentes antiplaquetarios y la vitamina E&#59; sin embargo&#44; la paciente rechaz&#243; el tratamiento con esteroides orales&#46; El entumecimiento todav&#237;a persiste&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso que presentamos&#44; se desarroll&#243; una arteritis de peque&#241;o tama&#241;o &#40;150&#160;&#956;m de di&#225;metro&#41; en la uni&#243;n dermosubcut&#225;nea&#46; La tinci&#243;n de Van Gieson para fibras el&#225;sticas puso de manifiesto la arteritis y una vasculitis que no involucraba a los vasos venosos&#46; Los ANCA fueron negativos y un examen minucioso de la nariz&#44; el tracto respiratorio&#44; el ri&#241;&#243;n y el pulm&#243;n descart&#243; la granulomatosis con poliangitis y la poliangitis microsc&#243;pica&#46; En ocasiones diversos desencadenantes&#44; como las infecciones v&#237;ricas y los f&#225;rmacos o enfermedades sist&#233;micas&#44; se asocian con la PNC&#46; Se sugiri&#243; que la vasculitis leucocitocl&#225;stica asociada a la EII era causada por inmunocomplejos circulantes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Hasta la fecha &#250;nicamente se ha informado de unos pocos casos de PNC asociados a la EII&#59; no obstante&#44; en comparaci&#243;n con la enfermedad de Crohn&#44; rara vez se informan casos de CU&#46; Actualmente se desconocen los motivos por los que el n&#250;mero de casos de CU es significativamente menor que el de la enfermedad de Crohn&#46; Por lo que sabemos solo se han descrito cinco casos&#44; incluido el presente&#44; de CU asociado con PNC<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4-6</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Los pacientes eran un hombre y cuatro mujeres&#46; Todos ellos&#44; menos uno&#44; fueron diagnosticados de CU antes de la aparici&#243;n de la PNC y el intervalo de tiempo transcurrido desde el diagn&#243;stico de CU al de la PNC oscil&#243; entre los 10 meses y los 19 a&#241;os&#46; Las manifestaciones cut&#225;neas fueron erupci&#243;n macular&#44; n&#243;dulos eritematosos y livedo racemosa&#46; Otros s&#237;ntomas sist&#233;micos fueron artritis&#47;artralgia &#40;n&#160;&#61;&#160;3&#41;&#44; mialgia &#40;n&#160;&#61;&#160;2&#41; y neuropat&#237;a perif&#233;rica &#40;n&#160;&#61;&#160;1&#41;&#46; Por el contrario&#44; la PNC no evolucion&#243; en paralelo al empeoramiento de las enfermedades intestinales&#46; Los pacientes fueron tratados con terapia puls&#225;til con metilprednisolona&#44; prednisolona oral&#44; inmunosupresores &#40;ciclofosfamida&#44; metotrexato&#44; azatioprina&#44; micofenolato de mofetilo&#41;&#44; vasodilatadores y agentes antiplaquetarios&#46; Uno de los casos recay&#243; durante el seguimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En el presente caso pudimos hacer un seguimiento de la paciente durante cuatro a&#241;os y el entumecimiento no desapareci&#243; del todo&#46; Se ha especulado sobre la patogenia compartida entre ambos trastornos&#44; con una respuesta inmunitaria anormal a alg&#250;n pat&#243;geno espec&#237;fico&#44; con una etiolog&#237;a com&#250;n del inmunocomplejo o con estados hipercoagulables&#59; sin embargo&#44; el mecanismo exacto sigue siendo incierto ya que el n&#250;mero de casos descritos de asociaci&#243;n entre la PNC y la CU es reducido&#46; A pesar de ello&#44; debemos tener presente que la EII es una enfermedad sist&#233;mica rara en pacientes con PNC&#46; Adem&#225;s&#44; los m&#233;dicos deben tener en cuenta a la vasculitis cut&#225;nea en el contexto de la EII&#44; conjuntamente con el pioderma gangrenoso o el eritema nudoso&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Edad&#47;sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tiempo entre la PNC y la CU&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Artralgia&#47;Artritis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Mialgia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Neuropat&#237;a perif&#233;rica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Referencia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">48&#47;H&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">19 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PSL&#44; CPA&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">69&#47;M&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">6 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">-&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">PSL&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">6&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">PSL&#44; vasodilatadores&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Caso presente&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Journal Information
Vol. 111. Issue 9.
Pages 796-798 (November 2020)
Vol. 111. Issue 9.
Pages 796-798 (November 2020)
CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Open Access
Poliarteritis nudosa cutánea en un paciente con colitis ulcerosa
Cutaneous Polyarteritis Nodosa in a Patient with Ulcerative Colitis
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7672
T. Hiraiwa, T. Yamamoto
Corresponding author
toyamade@fmu.ac.jp

Autor para correspondencia.
Departamento de Dermatología, Universidad de Medicina de Fukushima, Fukushima, Japón
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Tabla 1. Características clínicas de los pacientes con poliarteritis nodosa cutánea (PNc) y colitis ulcerosa (CU)
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Sr. Director:

En ocasiones se observan diversas manifestaciones cutáneas en pacientes con enfermedad inflamatoria intestinal (EII); sin embargo, entre dichas lesiones es rara la vasculitis cutánea aislada. Tanto la vasculitis cutánea de vasos pequeños como la poliarteritis nudosa cutánea (PNC) son manifestaciones infrecuentes de la EII1. Presentamos un caso de PNC en una paciente con colitis ulcerosa (CU).

Una mujer de 33 años acudió a la clínica dermatológica aquejada de eritemas dolorosos y entumecimiento en ambas extremidades inferiores; los eritemas habían aparecido tres meses antes. Durante 2,5 años había sufrido de CU (tipo pancolitis) y había sido tratada con mesalazina (ácido 5-aminosalicílico). La enfermedad intestinal estaba bien controlada. La exploración física reveló una livedo racemosa con nódulos dolorosos que afectaban a la cara anterior y posterior de ambas piernas, abdomen y antebrazos (fig. 1). Los datos del laboratorio mostraron funciones hepática y renal normales, el análisis de orina fue normal. Las concentraciones séricas de la proteína C reactiva, de los factores del complemento, de la IgG y del factor reumatoide, estuvieron dentro de los rangos normales, siendo negativos los anticuerpos antinucleares, los autoanticuerpos citoplasmáticos antineutrófilos (ANCA-MPO, ANCA-PR3), la anticardiolipina y el anticuerpo anti-β2-glicoproteína 1 IgG. No se detectó crioglobulina. La muestra de la biopsia presentaba vasculitis necrosante en la dermis inferior sin afectación de los tejidos adyacentes (fig. 2a). Con mayor aumento se pudo observar un depósito fibrinoide creciente en la luz del vaso, infiltrado por neutrófilos y linfocitos (fig. 2b). La inflamación perivascular se localizó en la unión dérmica-subcutánea. La tinción Van Gieson para fibras elásticas mostró una lámina elástica interna parcialmente interrumpida (fig. 2c). La paciente fue tratada con prednisolona en dosis bajas (hasta 30 mg/día [0,6 mg/kg]), clorhidrato de sarpogrelato (300 mg/día) y nicotinato de tocoferol (300 mg/día); sin embargo, el entumecimiento fue resistente al tratamiento. La terapia con minipulsos (metilprednisolona 500 mg/día durante tres días consecutivos) fue eficaz frente al dolor, que recurrió tras la interrupción de la medicación por embarazo. Después del parto se reiniciaron los agentes antiplaquetarios y la vitamina E; sin embargo, la paciente rechazó el tratamiento con esteroides orales. El entumecimiento todavía persiste.

Figura 1.

Eritema infiltrativo amarronado y livedo racemosa en ambos lados inferiores de las piernas.

(0.11MB).
Figura 2.

a) Imágenes histológicas que muestran la vasculitis necrosante en el subcutis. b) Imagen de gran aumento que reveló necrosis fibrinoide subíntima. c) Lámina interna parcialmente interrumpida (flecha) (tinción elástica van Gieson).

(0.35MB).

En el caso que presentamos, se desarrolló una arteritis de pequeño tamaño (150 μm de diámetro) en la unión dermosubcutánea. La tinción de Van Gieson para fibras elásticas puso de manifiesto la arteritis y una vasculitis que no involucraba a los vasos venosos. Los ANCA fueron negativos y un examen minucioso de la nariz, el tracto respiratorio, el riñón y el pulmón descartó la granulomatosis con poliangitis y la poliangitis microscópica. En ocasiones diversos desencadenantes, como las infecciones víricas y los fármacos o enfermedades sistémicas, se asocian con la PNC. Se sugirió que la vasculitis leucocitoclástica asociada a la EII era causada por inmunocomplejos circulantes2,3. Hasta la fecha únicamente se ha informado de unos pocos casos de PNC asociados a la EII; no obstante, en comparación con la enfermedad de Crohn, rara vez se informan casos de CU. Actualmente se desconocen los motivos por los que el número de casos de CU es significativamente menor que el de la enfermedad de Crohn. Por lo que sabemos solo se han descrito cinco casos, incluido el presente, de CU asociado con PNC1,4-6 (tabla 1). Los pacientes eran un hombre y cuatro mujeres. Todos ellos, menos uno, fueron diagnosticados de CU antes de la aparición de la PNC y el intervalo de tiempo transcurrido desde el diagnóstico de CU al de la PNC osciló entre los 10 meses y los 19 años. Las manifestaciones cutáneas fueron erupción macular, nódulos eritematosos y livedo racemosa. Otros síntomas sistémicos fueron artritis/artralgia (n = 3), mialgia (n = 2) y neuropatía periférica (n = 1). Por el contrario, la PNC no evolucionó en paralelo al empeoramiento de las enfermedades intestinales. Los pacientes fueron tratados con terapia pulsátil con metilprednisolona, prednisolona oral, inmunosupresores (ciclofosfamida, metotrexato, azatioprina, micofenolato de mofetilo), vasodilatadores y agentes antiplaquetarios. Uno de los casos recayó durante el seguimiento4. En el presente caso pudimos hacer un seguimiento de la paciente durante cuatro años y el entumecimiento no desapareció del todo. Se ha especulado sobre la patogenia compartida entre ambos trastornos, con una respuesta inmunitaria anormal a algún patógeno específico, con una etiología común del inmunocomplejo o con estados hipercoagulables; sin embargo, el mecanismo exacto sigue siendo incierto ya que el número de casos descritos de asociación entre la PNC y la CU es reducido. A pesar de ello, debemos tener presente que la EII es una enfermedad sistémica rara en pacientes con PNC. Además, los médicos deben tener en cuenta a la vasculitis cutánea en el contexto de la EII, conjuntamente con el pioderma gangrenoso o el eritema nudoso.

Tabla 1.

Características clínicas de los pacientes con poliarteritis nodosa cutánea (PNc) y colitis ulcerosa (CU)

Caso  Edad/sexo  Tiempo entre la PNC y la CU  Artralgia/Artritis  Mialgia  Neuropatía periférica  Tratamiento  Referencia 
48/H  19 años  PSL, CPA 
69/M  6 años  PSL, CPA 
9/M  10 meses  PSL 
26/M  9 años  PSL, MTX, AZA, MMF 
33/M  2,5 años  PSL, vasodilatadores  Caso presente 

PSL: prednisolona; CPA: ciclofosfamida; MTX: metotrexato; AZA: azatioprina, MMF: micofenolato de mofetilo.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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