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no se plante&#243; solamente por la imagen histopatol&#243;gica&#44; sino tambi&#233;n por las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas de las lesiones cut&#225;neas&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 18 a&#241;os presentaba una historia de brotes de diferentes dermatosis neutrof&#237;licas &#40;pioderma gangrenoso y s&#237;ndrome de Sweet&#41; entre los 6 y los 12 a&#241;os&#46; Posteriormente&#44; desarroll&#243; una vasculitis ANCA positiva&#44; con una insuficiencia renal terminal e hipertensi&#243;n arterial maligna&#44; por lo que ingres&#243; en hemodi&#225;lisis&#46; La paciente estaba en tratamiento con azatioprina&#44; prednisona&#44; losart&#225;n&#44; valaciclovir y trimetoprim sulfametoxazol&#46; A las 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas de haberse realizado una angiorresonancia present&#243; unas lesiones moluscoides en la cara &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41; y ampollas y lesiones eritematosas en el dorso de las manos&#44; acompa&#241;ado de fiebre y una neutrofilia de 9&#46;910<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>neutr&#243;filos&#47;mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> &#40;82&#44;5&#37; leucocitos&#41;&#46; Con la sospecha de una reacci&#243;n adversa al contraste se administraron bolos de metilprednisolona y fue evaluada por el servicio de dermatolog&#237;a&#46; Con la sospecha de un cuadro infeccioso &#40;criptococosis&#44; tuberculosis&#44; histoplasmosis u otro&#41; se realizaron biopsias y se tomaron muestras microbiol&#243;gicas&#46; Las lesiones se resolvieron en pocos d&#237;as y la paciente se mantuvo sin lesiones y con excelente estado general&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histolog&#237;a mostr&#243; un infiltrado inflamatorio d&#233;rmico con neutr&#243;filos&#44; espacios vacuolados y la presencia de estructuras levaduriformes que impresionaban tener c&#225;psula&#44; imagen sugestiva de una criptococosis gelatinosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Sin embargo&#44; las lesiones cut&#225;neas hab&#237;an involucionado con tratamiento corticoideo&#44; la radiograf&#237;a de t&#243;rax fue normal y los cultivos&#44; tinciones especiales&#44; adem&#225;s de la antigenemia para <span class="elsevierStyleItalic">Criptococcus</span> sp&#46; resultaron negativos</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado el antecedente de dermatosis neutrof&#237;lica&#44; la presencia de fiebre y neutrofilia&#44; la resoluci&#243;n del cuadro con tratamiento corticoideo y la negatividad de los estudios microbiol&#243;gicos se realiz&#243; el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de Sweet criptococoide&#46; El inmunomarcaje para mieloperoxidasa confirm&#243; 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En 2 de ellos se realiz&#243; microscopia electr&#243;nica que mostr&#243; neutr&#243;filos autolisados&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La causa de este fen&#243;meno todav&#237;a es cuesti&#243;n de debate&#46; Ko et al&#46; postulan que pueda deberse a una necrosis celular programada autof&#225;gica que determina una extensa vacuolizaci&#243;n citoplasm&#225;tica&#46; Otra posibilidad es que se deba a artefactos de t&#233;cnica de laboratorio&#46; Por &#250;ltimo&#44; dado que los 3 pacientes originales eran mujeres mayores de 75 a&#241;os&#44; los autores sugieren la posibilidad de que este fen&#243;meno se relacione con alteraciones degenerativas del col&#225;geno&#46; Sin embargo&#44; esta hip&#243;tesis no concordar&#237;a con una edad baja de los pacientes&#44; en particular el nuestro&#44; el m&#225;s joven de los reportados hasta el momento &#40;18 a&#241;os&#41;&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe destacar que&#44; hasta la fecha&#44; en todos los casos publicados la sospecha de criptococosis surge a partir de una imagen histol&#243;gica sugestiva&#44; en ning&#250;n caso se hab&#237;a planteado una infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">Criptococcus</span> sp&#46; como diagn&#243;stico cl&#237;nico&#46; Por lo tanto&#44; consideramos que el s&#237;ndrome de Sweet criptococcoide constituye un desaf&#237;o diagn&#243;stico no solo para los pat&#243;logos&#44; sino tambi&#233;n para los cl&#237;nicos&#44; y resalta el concepto de que en todo proceso infeccioso el diagn&#243;stico definitivo debe cumplir criterios cl&#237;nicos&#44; histopatol&#243;gicos y microbiol&#243;gicos&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado&#44; el presente s&#237;ndrome de Sweet criptococoide se presenta asociado a una vasculitis ANCA positiva&#46; La asociaci&#243;n entre dermatosis neutrof&#237;licas y vasculitis ANCA positivas es conocida&#44; si bien su vinculaci&#243;n patog&#233;nica no est&#225; aclarada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; En este contexto es importante resaltar que este tipo de cambios histol&#243;gicos tambi&#233;n se han reportado en vasculitis&#44; por lo que es un diagn&#243;stico que tambi&#233;n debe considerarse entre los diferenciales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos un nuevo caso de s&#237;ndrome de Sweet criptococcoide en donde el diagn&#243;stico diferencial con criptococcosis diseminada lo gener&#243; no solo el aspecto histol&#243;gico&#44; sino tambi&#233;n el cuadro cl&#237;nico &#40;p&#225;pulas moluscoides&#44; de aparici&#243;n s&#250;bita en una paciente inmunodeprimida&#41;&#46; Por lo tanto&#44; frente una sospecha cl&#237;nica e histol&#243;gica de criptococosis diseminada&#44; debemos considerar el s&#237;ndrome de Sweet como un diagn&#243;stico diferencial&#44; fundamentalmente si no se cumplen los criterios microbiol&#243;gicos pertinentes&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información de la revista
Vol. 112. Núm. 1.
Páginas 79-80 (enero 2020)
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5091
Vol. 112. Núm. 1.
Páginas 79-80 (enero 2020)
Carta científico-clínica
Open Access
Síndrome de Sweet criptococoide: simulador de criptococosis tanto clínica como histológicamente
Cryptococcoid Sweet Syndrome: A Clinical and Histologic Imitator of Cryptococcosis
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M.E. Mazzei
Autor para correspondencia
marumazzei@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Guerra, L. Dufrechou, M. Vola
Cátedra de Dermatología, Hospital de Clínicas, Facultad de Medicina, Universidad de la República Oriental del Uruguay (UDELAR), Montevideo, Uruguay
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Síndrome de Sweet criptococoide es un término acuñado recientemente por Wilson J et al.1 para describir una variedad poco frecuente de síndrome de Sweet, cuya imagen histológica es indistinguible en hematoxilina y eosina de una criptococosis gelatinosa. El diagnóstico se establece por la positividad de la tinción para mieloperoxidasa en presencia de tinciones negativas para hongos. Hasta la fecha se han reportado 8 casos de dermatosis neutrofílicas con estas características histopatológicas, siempre en revistas de dermatopatología1–4. Presentamos un nuevo caso de síndrome de Sweet criptococoide, en donde la infección por Criptococcus sp. no se planteó solamente por la imagen histopatológica, sino también por las características clínicas de las lesiones cutáneas.

Caso clínico

Una mujer de 18 años presentaba una historia de brotes de diferentes dermatosis neutrofílicas (pioderma gangrenoso y síndrome de Sweet) entre los 6 y los 12 años. Posteriormente, desarrolló una vasculitis ANCA positiva, con una insuficiencia renal terminal e hipertensión arterial maligna, por lo que ingresó en hemodiálisis. La paciente estaba en tratamiento con azatioprina, prednisona, losartán, valaciclovir y trimetoprim sulfametoxazol. A las 48horas de haberse realizado una angiorresonancia presentó unas lesiones moluscoides en la cara (fig. 1) y ampollas y lesiones eritematosas en el dorso de las manos, acompañado de fiebre y una neutrofilia de 9.910neutrófilos/mm3 (82,5% leucocitos). Con la sospecha de una reacción adversa al contraste se administraron bolos de metilprednisolona y fue evaluada por el servicio de dermatología. Con la sospecha de un cuadro infeccioso (criptococosis, tuberculosis, histoplasmosis u otro) se realizaron biopsias y se tomaron muestras microbiológicas. Las lesiones se resolvieron en pocos días y la paciente se mantuvo sin lesiones y con excelente estado general.

Figura 1.

Lesión moluscoide en la cara.

(0.06MB).

La histología mostró un infiltrado inflamatorio dérmico con neutrófilos, espacios vacuolados y la presencia de estructuras levaduriformes que impresionaban tener cápsula, imagen sugestiva de una criptococosis gelatinosa (fig. 2). Sin embargo, las lesiones cutáneas habían involucionado con tratamiento corticoideo, la radiografía de tórax fue normal y los cultivos, tinciones especiales, además de la antigenemia para Criptococcus sp. resultaron negativos

Figura 2.

Biopsia de lesión moluscoide de la cara que muestra espacios vacuolados, neutrófilos y estructuras levaduriformes que impresionan tener cápsula, como se ve en criptococosis gelatinosa (H-E 400×).

(0.14MB).

Dado el antecedente de dermatosis neutrofílica, la presencia de fiebre y neutrofilia, la resolución del cuadro con tratamiento corticoideo y la negatividad de los estudios microbiológicos se realizó el diagnóstico de síndrome de Sweet criptococoide. El inmunomarcaje para mieloperoxidasa confirmó el diagnóstico (fig. 3).

Figura 3.

Inmunomarcación con MPO (H-E 400×).

(0.11MB).
Discusión

Si bien el término síndrome de Sweet criptococoide fue instaurado en el año 2017 por Wilson et al. la descripción de los primeros casos de este fenómeno histológico fue hecha por Ko et al. en 20132. Estos autores mostraron 3 casos de dermatosis neutrofílicas donde la imagen histológica evidenció un infiltrado inflamatorio dérmico con neutrófilos, espacios vacuolados y estructuras basofílicas levaduriformes que impresionaban de estar encapsuladas, imagen muy sugestiva de una criptococosis diseminada.

Los estudios microbiológicos y las tinciones especiales no confirmaron la infección en ninguno de los 3 casos. En 2 de ellos se realizó microscopia electrónica que mostró neutrófilos autolisados.

La causa de este fenómeno todavía es cuestión de debate. Ko et al. postulan que pueda deberse a una necrosis celular programada autofágica que determina una extensa vacuolización citoplasmática. Otra posibilidad es que se deba a artefactos de técnica de laboratorio. Por último, dado que los 3 pacientes originales eran mujeres mayores de 75 años, los autores sugieren la posibilidad de que este fenómeno se relacione con alteraciones degenerativas del colágeno. Sin embargo, esta hipótesis no concordaría con una edad baja de los pacientes, en particular el nuestro, el más joven de los reportados hasta el momento (18 años).

Cabe destacar que, hasta la fecha, en todos los casos publicados la sospecha de criptococosis surge a partir de una imagen histológica sugestiva, en ningún caso se había planteado una infección por Criptococcus sp. como diagnóstico clínico. Por lo tanto, consideramos que el síndrome de Sweet criptococcoide constituye un desafío diagnóstico no solo para los patólogos, sino también para los clínicos, y resalta el concepto de que en todo proceso infeccioso el diagnóstico definitivo debe cumplir criterios clínicos, histopatológicos y microbiológicos.

Por otro lado, el presente síndrome de Sweet criptococoide se presenta asociado a una vasculitis ANCA positiva. La asociación entre dermatosis neutrofílicas y vasculitis ANCA positivas es conocida, si bien su vinculación patogénica no está aclarada5. En este contexto es importante resaltar que este tipo de cambios histológicos también se han reportado en vasculitis, por lo que es un diagnóstico que también debe considerarse entre los diferenciales6.

En conclusión, presentamos un nuevo caso de síndrome de Sweet criptococcoide en donde el diagnóstico diferencial con criptococcosis diseminada lo generó no solo el aspecto histológico, sino también el cuadro clínico (pápulas moluscoides, de aparición súbita en una paciente inmunodeprimida). Por lo tanto, frente una sospecha clínica e histológica de criptococosis diseminada, debemos considerar el síndrome de Sweet como un diagnóstico diferencial, fundamentalmente si no se cumplen los criterios microbiológicos pertinentes.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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