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1</a>&#41;&#46; La exploraci&#243;n por &#243;rganos y aparatos no mostr&#243; adenopat&#237;as&#44; hepato o esplenomegalia ni otras alteraciones cutaneomucosas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Histopatolog&#237;a</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El examen histol&#243;gico mostr&#243; una moderada acantosis con un infiltrado de histiocitos&#44; linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas en la dermis&#46; A mayor aumento &#40;HE x100&#41; se pudo detectar la presencia de emperipolesis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; positividad a S-100 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41; y negatividad a CD1a&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Exploraciones complementarias</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras los resultados histol&#243;gicos completamos el estudio sist&#233;mico solicitando hemograma completo&#44; bioqu&#237;mica sangu&#237;nea&#44; proteinograma&#44; estudio tiroideo&#44; autoanticuerpos&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; prote&#237;na C reactiva&#44; complemento y serolog&#237;as para VEB y CMV con normalidad de todos los par&#225;metros estudiados&#46; El examen oftalmol&#243;gico practicado tambi&#233;n result&#243; normal&#46; Los estudios de imagen &#40;TAC toracoabdominal&#41; tampoco revelaron ninguna alteraci&#243;n&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#191;Cu&#225;l es su diagn&#243;stico&#63;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Diagn&#243;stico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Enfermedad de Rosai-Dorfman exclusivamente cut&#225;nea&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Evoluci&#243;n y tratamiento</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dada la angustia que la lesi&#243;n le ocasionaba a la familia y su tama&#241;o&#44; susceptible de intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#44; optamos por la extirpaci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; sin que se hayan detectado recidivas locales 6 meses despu&#233;s de su intervenci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Comentario</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Rosai-Dorfman es un trastorno proliferativo benigno que afecta a los histiocitos&#46; Cuando se presenta con cl&#237;nica sist&#233;mica incluye linfadenopat&#237;as no dolorosas&#44; fiebre&#44; leucocitosis&#44; elevaci&#243;n de la VSG e hipergammaglobulinemia&#46; En un 43&#37; de los casos los pacientes presentan afectaci&#243;n extranodal&#44; siendo la piel y el tracto respiratorio superior las &#225;reas m&#225;s com&#250;nmente afectadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Inicialmente fue descrita por Rosai en 1969 y definida como histiocitosis sinusal con linfadenopat&#237;as masivas&#46; Sin embargo&#44; la existencia de casos de localizaci&#243;n extraganglionar ha hecho que se adopte el nombre gen&#233;rico que hace referencia a sus autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es una enfermedad con mayor incidencia en individuos j&#243;venes &#40;20-30 a&#241;os&#41;&#44; si bien la variedad exclusivamente cut&#225;nea parece afectar m&#225;s al sexo femenino y a edades superiores a los 40 a&#241;os&#46; Este hecho justifica que algunos autores postulen que la enfermedad de Rosai-Dorfman puramente cut&#225;nea corresponde a una entidad diferenciada de la histiocitosis sinusal con linfadenopat&#237;a masiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde un punto de vista cl&#237;nico esta entidad se puede presentar como m&#225;culas en estadios muy iniciales&#44; p&#225;pulas&#44; n&#243;dulos o lesiones que simulan paniculitis&#46; Su etiolog&#237;a es desconocida&#44; aunque se proponen dos hip&#243;tesis&#58; alteraci&#243;n de la inmunidad celular o infecci&#243;n viral primaria que da lugar a este patr&#243;n reactivo&#44; siendo el VEB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> y el HHV-6 los dos m&#225;s frecuentemente implicados en su g&#233;nesis&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histolog&#237;a se caracteriza por una marcada dilataci&#243;n de los senos ganglionares&#44; en cuyo interior junto a linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas se identifican histiocitos con intensa linfofagocitosis &#40;emperipolesis&#41;&#46; Los histiocitos proliferantes son S-100 positivos&#44; CD68 con positividad variable y CD1a negativos&#44; lo que ayuda a realizar el diagn&#243;stico diferencial con otros procesos linfoproliferativos&#46; Wang et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> han diferenciado recientemente tres patrones histol&#243;gicos&#58; nodular-difuso &#40;76&#37;&#41; que corresponde a la forma cl&#225;sica&#44; parcheado&#47;intersticial &#40;19&#37;&#41;&#44; y finalmente el patr&#243;n granuloma supurativo &#40;15&#37;&#41;&#44; con abundancia de polimorfonucleares neutr&#243;filos&#46; Es importante realizar un cuidadoso diagn&#243;stico diferencial con otras alteraciones dermatol&#243;gicas como vasculitis&#44; granuloma anular &#40;el cual fue inicialmente nuestro diagn&#243;stico de presunci&#243;n&#41;&#44; sarcoidosis o lupus cut&#225;neo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien en determinados casos las lesiones pueden tener un car&#225;cter autorresolutivo &#40;meses a a&#241;os&#41;&#44; las lesiones solitarias pueden extirparse quir&#250;rgicamente&#44; como sucedi&#243; en el caso que nos ocupa&#44; o abogar por otras alternativas terap&#233;uticas como crioterapia&#44; radioterapia o la inyecci&#243;n de corticoides intralesionales&#46; Creemos de inter&#233;s presentar este caso por la baja frecuencia de la patolog&#237;a rese&#241;ada y por ser&#44; hasta donde conocemos&#44; el primer caso de afectaci&#243;n exclusivamente cut&#225;nea en una paciente de edad pedi&#225;trica&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 102. Núm. 3.
Páginas 217-218 (abril 2011)
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Casos para el diagnóstico
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Placa infiltrada en una adolescente
Infiltrated Plaque in an Adolescent Girl
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R. Ruiz-Villlaverdea,
Autor para correspondencia
Ismenios2005@gmail.com

Autor para correspondencia.
, M. Galán-Gutierrezb
a FEA Dermatología, Complejo Hospitalario de Jaén, Jaén, España
b FEA Dermatología, Hospital Valle de los Pedroches, Pozoblanco, Córdoba, España
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Actas Dermosifiliogr. 2011;102:83910.1016/j.ad.2010.09.019
R. Ruiz-Villaverde, M. Galán-Gutiérrez
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Historia clínica

Niña de 13 años sin antecedentes personales de interés que consulta por la presencia de una lesión en el glúteo derecho de varios meses de evolución. Había sido tratada con corticoides tópicos sin obtener respuesta.

Exploración física

Se observaba una placa de 2cm de diámetro en el glúteo derecho, eritematosa e infiltrada al tacto, con un borde discretamente más activo y centro pálido (fig. 1). La exploración por órganos y aparatos no mostró adenopatías, hepato o esplenomegalia ni otras alteraciones cutaneomucosas.

Figura 1
(0.07MB).
Histopatología

El examen histológico mostró una moderada acantosis con un infiltrado de histiocitos, linfocitos y células plasmáticas en la dermis. A mayor aumento (HE x100) se pudo detectar la presencia de emperipolesis (fig. 2). El estudio inmunohistoquímico mostró positividad a S-100 (fig. 3) y negatividad a CD1a.

Figura 2.

H-E x100: infiltrado histiocitario con emperipolesis.

(0.15MB).
Figura 3.

Inmunohistoquímica: S-100 positivo.

(0.15MB).
Exploraciones complementarias

Tras los resultados histológicos completamos el estudio sistémico solicitando hemograma completo, bioquímica sanguínea, proteinograma, estudio tiroideo, autoanticuerpos, velocidad de sedimentación globular (VSG), proteína C reactiva, complemento y serologías para VEB y CMV con normalidad de todos los parámetros estudiados. El examen oftalmológico practicado también resultó normal. Los estudios de imagen (TAC toracoabdominal) tampoco revelaron ninguna alteración.

¿Cuál es su diagnóstico?

Diagnóstico

Enfermedad de Rosai-Dorfman exclusivamente cutánea.

Evolución y tratamiento

Dada la angustia que la lesión le ocasionaba a la familia y su tamaño, susceptible de intervención quirúrgica, optamos por la extirpación de la lesión, sin que se hayan detectado recidivas locales 6 meses después de su intervención.

Comentario

La enfermedad de Rosai-Dorfman es un trastorno proliferativo benigno que afecta a los histiocitos. Cuando se presenta con clínica sistémica incluye linfadenopatías no dolorosas, fiebre, leucocitosis, elevación de la VSG e hipergammaglobulinemia. En un 43% de los casos los pacientes presentan afectación extranodal, siendo la piel y el tracto respiratorio superior las áreas más comúnmente afectadas1. Inicialmente fue descrita por Rosai en 1969 y definida como histiocitosis sinusal con linfadenopatías masivas. Sin embargo, la existencia de casos de localización extraganglionar ha hecho que se adopte el nombre genérico que hace referencia a sus autores2.

Es una enfermedad con mayor incidencia en individuos jóvenes (20-30 años), si bien la variedad exclusivamente cutánea parece afectar más al sexo femenino y a edades superiores a los 40 años. Este hecho justifica que algunos autores postulen que la enfermedad de Rosai-Dorfman puramente cutánea corresponde a una entidad diferenciada de la histiocitosis sinusal con linfadenopatía masiva3.

Desde un punto de vista clínico esta entidad se puede presentar como máculas en estadios muy iniciales, pápulas, nódulos o lesiones que simulan paniculitis. Su etiología es desconocida, aunque se proponen dos hipótesis: alteración de la inmunidad celular o infección viral primaria que da lugar a este patrón reactivo, siendo el VEB4 y el HHV-6 los dos más frecuentemente implicados en su génesis.

La histología se caracteriza por una marcada dilatación de los senos ganglionares, en cuyo interior junto a linfocitos y células plasmáticas se identifican histiocitos con intensa linfofagocitosis (emperipolesis). Los histiocitos proliferantes son S-100 positivos, CD68 con positividad variable y CD1a negativos, lo que ayuda a realizar el diagnóstico diferencial con otros procesos linfoproliferativos. Wang et al5 han diferenciado recientemente tres patrones histológicos: nodular-difuso (76%) que corresponde a la forma clásica, parcheado/intersticial (19%), y finalmente el patrón granuloma supurativo (15%), con abundancia de polimorfonucleares neutrófilos. Es importante realizar un cuidadoso diagnóstico diferencial con otras alteraciones dermatológicas como vasculitis, granuloma anular (el cual fue inicialmente nuestro diagnóstico de presunción), sarcoidosis o lupus cutáneo6.

Si bien en determinados casos las lesiones pueden tener un carácter autorresolutivo (meses a años), las lesiones solitarias pueden extirparse quirúrgicamente, como sucedió en el caso que nos ocupa, o abogar por otras alternativas terapéuticas como crioterapia, radioterapia o la inyección de corticoides intralesionales. Creemos de interés presentar este caso por la baja frecuencia de la patología reseñada y por ser, hasta donde conocemos, el primer caso de afectación exclusivamente cutánea en una paciente de edad pediátrica.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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