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inicialmente aisladas en las piernas&#44; asociados a artralgias generalizadas&#46; En el &#250;ltimo a&#241;o tambi&#233;n afectaban a los brazos&#44; con episodios febriles&#44; p&#233;rdida de peso&#44; astenia y anorexia&#46; Hab&#237;a estado en seguimiento en otro centro hospitalario&#44; realiz&#225;ndose varias biopsias con resultados inespec&#237;ficos &#40;infiltrado neutrof&#237;lico en dermis&#44; dermatitis de estasis&#44; y una &#250;ltima de paniculitis de predominio lobulillar&#41;&#46; Sin diagn&#243;stico definitivo&#44; recibi&#243; tratamiento con diferentes f&#225;rmacos&#44; sin control de la enfermedad&#44; manteni&#233;ndose a lo largo de todo el periodo con corticoides orales&#44; y asociando en diferentes momentos colchicina&#44; azatioprina&#44; metotrexato o ciclosporina&#46; Anal&#237;ticamente&#44; destacaba una elevaci&#243;n de reactantes de fase aguda &#40;RFA&#41;&#44; con elevaci&#243;n de PCR y VSG &#40;llegando en los &#250;ltimos meses a valores de 120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;h&#41;&#46; Todo el estudio complementario&#44; incluyendo autoinmunidad &#40;ANA&#44; ENA y anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos o ANCA&#41; y serolog&#237;as &#40;VIH y virus hepatotropos&#41;&#44; fue normal&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando el paciente acudi&#243; por primera vez a nuestro centro presentaba&#44; principalmente en los miembros inferiores y en menor medida en los superiores&#44; placas eritematosas con descamaci&#243;n perif&#233;rica y lesiones nodulares en el interior de estas&#46; Tambi&#233;n mostraba edema en el dorso del pie y el tobillo izquierdos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a-c&#41;&#46; Se realiz&#243; una biopsia compatible con paniculitis septal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>d&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Coincidiendo con el descenso de la dosis de prednisona&#44; el paciente tuvo un nuevo brote&#44; con placas purp&#250;ricas que se extend&#237;an centr&#237;fugamente en las mismas localizaciones que los brotes previos&#44; dolor&#44; edema bimaleolar y fiebre&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una nueva biopsia revel&#243; un infiltrado neutrof&#237;lico en vasos de mediano y peque&#241;o calibre&#44; con necrosis fibrinoide&#44; asociado a un infiltrado moderado eosinof&#237;lico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> a y 2b&#41;&#46; Con todo ello se lleg&#243; al diagn&#243;stico de PAN&#46; Dada la ausencia de afectaci&#243;n org&#225;nica&#44; a pesar de la llamativa elevaci&#243;n de RFA&#44; y la importante afectaci&#243;n del estado general&#44; se encuadrar&#237;a como una forma de PAN cut&#225;nea&#44; con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica asociado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras aumentar la dosis de prednisona a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; y el control del brote agudo&#44; se inici&#243; tratamiento con ciclofosfamida e inmunoglobulinas&#46; A pesar de ello no se logr&#243; disminuir la dosis de corticoides sin nuevos empeoramientos&#46; Por ello&#44; se inici&#243; tratamiento con infliximab a dosis de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#44; presentando muy buena respuesta desde la primera infusi&#243;n&#44; con una completa normalizaci&#243;n de los par&#225;metros anal&#237;ticos&#46; La dosis de corticoides se disminuy&#243; progresivamente hasta su suspensi&#243;n&#44; sin presentar nuevos brotes de lesiones en un a&#241;o de seguimiento&#44; salvo livedo residual &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>c&#41;&#44; manteni&#233;ndose tratamiento con infliximab cada 8 semanas&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cl&#237;nica t&#237;pica de la PAN cut&#225;nea se caracteriza por brotes de lesiones nodulares&#44; dolorosas&#44; que van dejando una livedo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En las primeras series de 1974<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> se describ&#237;a como caracter&#237;stica t&#237;pica de esta la presencia de un patr&#243;n en &#171;estallido de estrellas&#187;&#44; cl&#237;nica que recuerda mucho a la de nuestro paciente&#44; no encontrando descripciones similares en la literatura reciente&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; la presencia de una paniculitis focal alrededor de la arteria afecta es caracter&#237;stica&#46; Sin embargo&#44; si el infiltrado inflamatorio es muy intenso&#44; puede aparecer una paniculitis tan intensa que enmascare la vasculitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Basado en las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; anal&#237;ticas y evolutivas&#44; se han descrito 3 grupos de PAN cut&#225;nea&#58; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>&#44; donde la cl&#237;nica cut&#225;nea se asocia a RFA levemente elevados&#59; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>&#44; donde se a&#241;aden s&#237;ntomas constitucionales&#44; con fiebre y RFA muy elevados&#59; y la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span>&#44; donde la forma cut&#225;nea progresar&#237;a hacia formas sist&#233;micas de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Encuadrar&#237;amos a nuestro paciente dentro del segundo tipo&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aquellos pacientes con formas cut&#225;neas de PAN con un aumento marcado de RFA se asocian m&#225;s frecuentemente a placas inflamatorias y edema de piernas&#46; Considerando esta asociaci&#243;n como una forma m&#225;s grave de la enfermedad&#44; se ha propuesto un abordaje terap&#233;utico inicial m&#225;s intenso para evitar la progresi&#243;n hacia formas sist&#233;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el uso de anti-TNF en las formas sist&#233;micas no es excepcional&#44; encontramos en la literatura muy pocos casos que requieran dicho tratamiento para controlar las formas cut&#225;neas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos un caso de PAN cut&#225;nea con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica&#44; refractaria a tratamientos convencionales&#46; Es fundamental sospechar esta enfermedad en pacientes con placas de extensi&#243;n centr&#237;fuga&#44; con n&#243;dulos en su interior&#44; aunque inicialmente la histolog&#237;a no apoye el diagn&#243;stico&#44; sobre todo si asocian una reacci&#243;n inflamatoria tan intensa que pueda enmascarar la vasculitis&#46; Aquellas PAN cut&#225;neas con RFA muy elevados a menudo van a requerir un manejo similar que las formas sist&#233;micas&#44; siendo el tratamiento con anti-TNF alfa una opci&#243;n&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Seguimiento &#40;meses&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Evoluci&#243;n&#47;eventos adversos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Garc&#237;a-Porrua y Gonzalez-Gay<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 2003&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">47&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Indometacina&#44; SSZ&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">0&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">MTX 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">18&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Vega Guti&#233;rrez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; 2007&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Bansal y Houghton<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; 2010&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY MTX&#44; IVIG&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg primera dosis&#44; y despu&#233;s 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg cada 4 semanas&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Sin respuesta &#40;dependencia de corticosteroides&#41;&#46; Respuesta a RTX y CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Zoshima et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; 2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">66&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CSA&#44; TAC&#44; CY&#44; AZA&#44; colchicina&#44; RP&#44; PPDF<br>Lamivudina&#44; adefovir&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">156&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Campanilho-Marques et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CY&#44; RTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">12&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">6&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Valor et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&#44;5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">84&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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Vol. 108. Núm. 8.
Páginas 787-790 (octubre 2017)
Vol. 108. Núm. 8.
Páginas 787-790 (octubre 2017)
CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
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Panarteritis nudosa con patrón de respuesta inflamatoria sistémica: respuesta a anti-TNF
Polyarteritis Nodosa with a Systemic Inflammatory Response Pattern: Effectiveness of anti-TNF
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F. Tous-Romeroa,
Autor para correspondencia
fatimatousro@gmail.com

Autor para correspondencia.
, E. Rodríguez-Almarazb, J.L. Rodríguez-Peraltoc, C. Postigo-Llorentea
a Servicio de Dermatología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
b Servicio de Reumatología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
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Tabla 1. Tratamiento con anti-TNF alfa en panarteritis nudosa cutánea
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Sra. Directora:

La panarteritis nudosa (PAN) es una vasculitis de vasos de pequeño y mediano calibre, diferenciándose clásicamente 2 formas. La forma cutánea sería aquella en que la clínica se limita a la piel, pudiendo asociar mialgias, artralgias generalizadas y neuritis en las zonas próximas de afectación cutánea, así como fiebre hasta en un tercio de los casos. La forma sistémica asocia afectación de órganos internos, más frecuentemente renal, hepática o del SNC1.

Un varón de 50 años consultó en nuestro servicio por un cuadro de aproximadamente 5 años de evolución, caracterizado por brotes de lesiones nodulares, inicialmente aisladas en las piernas, asociados a artralgias generalizadas. En el último año también afectaban a los brazos, con episodios febriles, pérdida de peso, astenia y anorexia. Había estado en seguimiento en otro centro hospitalario, realizándose varias biopsias con resultados inespecíficos (infiltrado neutrofílico en dermis, dermatitis de estasis, y una última de paniculitis de predominio lobulillar). Sin diagnóstico definitivo, recibió tratamiento con diferentes fármacos, sin control de la enfermedad, manteniéndose a lo largo de todo el periodo con corticoides orales, y asociando en diferentes momentos colchicina, azatioprina, metotrexato o ciclosporina. Analíticamente, destacaba una elevación de reactantes de fase aguda (RFA), con elevación de PCR y VSG (llegando en los últimos meses a valores de 120mm/h). Todo el estudio complementario, incluyendo autoinmunidad (ANA, ENA y anticuerpos anticitoplasma de neutrófilos o ANCA) y serologías (VIH y virus hepatotropos), fue normal.

Cuando el paciente acudió por primera vez a nuestro centro presentaba, principalmente en los miembros inferiores y en menor medida en los superiores, placas eritematosas con descamación periférica y lesiones nodulares en el interior de estas. También mostraba edema en el dorso del pie y el tobillo izquierdos (fig. 1a-c). Se realizó una biopsia compatible con paniculitis septal (fig. 1d).

Figura 1.

(a) Placas eritematosas con descamación periférica y nódulos en su interior. (b) Detalle donde se observa la hiperpigmentación residual. (c) Edema en el dorso del pie izquierdo. (d) Biopsia cutánea, donde se observa una epidermis y dermis normales, con lesiones centradas en el tejido celular subcutáneo. Infiltrado inflamatorio a nivel de los septos (hematoxilina-eosina, ×4).

(0.43MB).

Coincidiendo con el descenso de la dosis de prednisona, el paciente tuvo un nuevo brote, con placas purpúricas que se extendían centrífugamente en las mismas localizaciones que los brotes previos, dolor, edema bimaleolar y fiebre.

Una nueva biopsia reveló un infiltrado neutrofílico en vasos de mediano y pequeño calibre, con necrosis fibrinoide, asociado a un infiltrado moderado eosinofílico (fig. 2 a y 2b). Con todo ello se llegó al diagnóstico de PAN. Dada la ausencia de afectación orgánica, a pesar de la llamativa elevación de RFA, y la importante afectación del estado general, se encuadraría como una forma de PAN cutánea, con un patrón de respuesta inflamatoria sistémica asociado.

Figura 2.

(a) Epidermis normal, con lesiones centradas en la dermis y el tejido celular subcutáneo (hematoxilina-eosina, ×4). (b) Necrosis fibrinoide e infiltrado neutrofílico en los vasos de mediano calibre acompañado de infiltrado eosinofílico (hematoxilina-eosina, ×20). (c) Livedo residual en las piernas, tras inicio de tratamiento con infliximab.

(0.75MB).

Tras aumentar la dosis de prednisona a 1mg/kg/día, y el control del brote agudo, se inició tratamiento con ciclofosfamida e inmunoglobulinas. A pesar de ello no se logró disminuir la dosis de corticoides sin nuevos empeoramientos. Por ello, se inició tratamiento con infliximab a dosis de 5mg/kg, presentando muy buena respuesta desde la primera infusión, con una completa normalización de los parámetros analíticos. La dosis de corticoides se disminuyó progresivamente hasta su suspensión, sin presentar nuevos brotes de lesiones en un año de seguimiento, salvo livedo residual (fig. 2c), manteniéndose tratamiento con infliximab cada 8 semanas.

La clínica típica de la PAN cutánea se caracteriza por brotes de lesiones nodulares, dolorosas, que van dejando una livedo1. En las primeras series de 19742 se describía como característica típica de esta la presencia de un patrón en «estallido de estrellas», clínica que recuerda mucho a la de nuestro paciente, no encontrando descripciones similares en la literatura reciente.

Histológicamente, la presencia de una paniculitis focal alrededor de la arteria afecta es característica. Sin embargo, si el infiltrado inflamatorio es muy intenso, puede aparecer una paniculitis tan intensa que enmascare la vasculitis1.

Basado en las características clínicas, analíticas y evolutivas, se han descrito 3 grupos de PAN cutánea: la clase i, donde la clínica cutánea se asocia a RFA levemente elevados; la clase ii, donde se añaden síntomas constitucionales, con fiebre y RFA muy elevados; y la clase iii, donde la forma cutánea progresaría hacia formas sistémicas de la enfermedad3. Encuadraríamos a nuestro paciente dentro del segundo tipo.

Aquellos pacientes con formas cutáneas de PAN con un aumento marcado de RFA se asocian más frecuentemente a placas inflamatorias y edema de piernas. Considerando esta asociación como una forma más grave de la enfermedad, se ha propuesto un abordaje terapéutico inicial más intenso para evitar la progresión hacia formas sistémicas4.

Aunque el uso de anti-TNF en las formas sistémicas no es excepcional, encontramos en la literatura muy pocos casos que requieran dicho tratamiento para controlar las formas cutáneas (tabla 1).

Tabla 1.

Tratamiento con anti-TNF alfa en panarteritis nudosa cutánea

Paciente  Autor, año y referencia  Edad (años)  Sexo  Tratamientos previos  Duración de tratamientos previos (meses)  Anti-TNF alfa (dosis)  Tratamiento inmunosupresor concomitante  Seguimiento (meses)  Evolución/eventos adversos 
García-Porrua y Gonzalez-Gay5, 2003  47  Varón  Indometacina, SSZ, MTX  IFX (5mg/kg)  MTX 15mg/sem  18  Resolución/ninguno 
Vega Gutiérrez et al.6, 2007  14  Mujer  CO  ND  IFX (5mg/kg)  No  ND  Resolución/ninguno 
Bansal y Houghton7, 2010  Mujer  CO, CY MTX, IVIG  14  IFX (5mg/kg primera dosis, y después 10mg/kg cada 4 semanas)  CO, MTX  Sin respuesta (dependencia de corticosteroides). Respuesta a RTX y CY 
Zoshima et al.8, 2013  66  Mujer  CO, MTX, CSA, TAC, CY, AZA, colchicina, RP, PPDF
Lamivudina, adefovir 
156  ETN (25mg/sem)  CO  Resolución/ninguno 
Campanilho-Marques et al.9, 2014  13  Varón  CO, MTX, CY, RTX  13  IFX (5mg/kg)  No  12  Resolución/ninguno 
Valor et al.10, 2014  Varón  CO, CY  3,5  ETN (25mg/sem)  No  84  Resolución/ninguno 

AZA: azatioprina; CO: corticoterapia oral; CSA: ciclosporina; CY: ciclofosfamida; ETN: etanercept; IFX: infliximab; IVIG: inmunoglobulina intravenosa; MTX: metotrexato; ND: no disponible; PPDF: plasmaféresis de doble filtración; RP: recambio plasmático; RTX: rituximab; SSZ: sulfasalazina; TAC: tacrolimus.

En conclusión, presentamos un caso de PAN cutánea con un patrón de respuesta inflamatoria sistémica, refractaria a tratamientos convencionales. Es fundamental sospechar esta enfermedad en pacientes con placas de extensión centrífuga, con nódulos en su interior, aunque inicialmente la histología no apoye el diagnóstico, sobre todo si asocian una reacción inflamatoria tan intensa que pueda enmascarar la vasculitis. Aquellas PAN cutáneas con RFA muy elevados a menudo van a requerir un manejo similar que las formas sistémicas, siendo el tratamiento con anti-TNF alfa una opción.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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