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inicialmente aisladas en las piernas&#44; asociados a artralgias generalizadas&#46; En el &#250;ltimo a&#241;o tambi&#233;n afectaban a los brazos&#44; con episodios febriles&#44; p&#233;rdida de peso&#44; astenia y anorexia&#46; Hab&#237;a estado en seguimiento en otro centro hospitalario&#44; realiz&#225;ndose varias biopsias con resultados inespec&#237;ficos &#40;infiltrado neutrof&#237;lico en dermis&#44; dermatitis de estasis&#44; y una &#250;ltima de paniculitis de predominio lobulillar&#41;&#46; Sin diagn&#243;stico definitivo&#44; recibi&#243; tratamiento con diferentes f&#225;rmacos&#44; sin control de la enfermedad&#44; manteni&#233;ndose a lo largo de todo el periodo con corticoides orales&#44; y asociando en diferentes momentos colchicina&#44; azatioprina&#44; metotrexato o ciclosporina&#46; Anal&#237;ticamente&#44; destacaba una elevaci&#243;n de reactantes de fase aguda &#40;RFA&#41;&#44; con elevaci&#243;n de PCR y VSG &#40;llegando en los &#250;ltimos meses a valores de 120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;h&#41;&#46; Todo el estudio complementario&#44; incluyendo autoinmunidad &#40;ANA&#44; ENA y anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos o ANCA&#41; y serolog&#237;as &#40;VIH y virus hepatotropos&#41;&#44; fue normal&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando el paciente acudi&#243; por primera vez a nuestro centro presentaba&#44; principalmente en los miembros inferiores y en menor medida en los superiores&#44; placas eritematosas con descamaci&#243;n perif&#233;rica y lesiones nodulares en el interior de estas&#46; Tambi&#233;n mostraba edema en el dorso del pie y el tobillo izquierdos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a-c&#41;&#46; Se realiz&#243; una biopsia compatible con paniculitis septal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>d&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Coincidiendo con el descenso de la dosis de prednisona&#44; el paciente tuvo un nuevo brote&#44; con placas purp&#250;ricas que se extend&#237;an centr&#237;fugamente en las mismas localizaciones que los brotes previos&#44; dolor&#44; edema bimaleolar y fiebre&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una nueva biopsia revel&#243; un infiltrado neutrof&#237;lico en vasos de mediano y peque&#241;o calibre&#44; con necrosis fibrinoide&#44; asociado a un infiltrado moderado eosinof&#237;lico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> a y 2b&#41;&#46; Con todo ello se lleg&#243; al diagn&#243;stico de PAN&#46; Dada la ausencia de afectaci&#243;n org&#225;nica&#44; a pesar de la llamativa elevaci&#243;n de RFA&#44; y la importante afectaci&#243;n del estado general&#44; se encuadrar&#237;a como una forma de PAN cut&#225;nea&#44; con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica asociado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras aumentar la dosis de prednisona a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; y el control del brote agudo&#44; se inici&#243; tratamiento con ciclofosfamida e inmunoglobulinas&#46; A pesar de ello no se logr&#243; disminuir la dosis de corticoides sin nuevos empeoramientos&#46; Por ello&#44; se inici&#243; tratamiento con infliximab a dosis de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#44; presentando muy buena respuesta desde la primera infusi&#243;n&#44; con una completa normalizaci&#243;n de los par&#225;metros anal&#237;ticos&#46; La dosis de corticoides se disminuy&#243; progresivamente hasta su suspensi&#243;n&#44; sin presentar nuevos brotes de lesiones en un a&#241;o de seguimiento&#44; salvo livedo residual &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>c&#41;&#44; manteni&#233;ndose tratamiento con infliximab cada 8 semanas&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cl&#237;nica t&#237;pica de la PAN cut&#225;nea se caracteriza por brotes de lesiones nodulares&#44; dolorosas&#44; que van dejando una livedo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En las primeras series de 1974<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> se describ&#237;a como caracter&#237;stica t&#237;pica de esta la presencia de un patr&#243;n en &#171;estallido de estrellas&#187;&#44; cl&#237;nica que recuerda mucho a la de nuestro paciente&#44; no encontrando descripciones similares en la literatura reciente&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; la presencia de una paniculitis focal alrededor de la arteria afecta es caracter&#237;stica&#46; Sin embargo&#44; si el infiltrado inflamatorio es muy intenso&#44; puede aparecer una paniculitis tan intensa que enmascare la vasculitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Basado en las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; anal&#237;ticas y evolutivas&#44; se han descrito 3 grupos de PAN cut&#225;nea&#58; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>&#44; donde la cl&#237;nica cut&#225;nea se asocia a RFA levemente elevados&#59; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>&#44; donde se a&#241;aden s&#237;ntomas constitucionales&#44; con fiebre y RFA muy elevados&#59; y la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span>&#44; donde la forma cut&#225;nea progresar&#237;a hacia formas sist&#233;micas de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Encuadrar&#237;amos a nuestro paciente dentro del segundo tipo&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aquellos pacientes con formas cut&#225;neas de PAN con un aumento marcado de RFA se asocian m&#225;s frecuentemente a placas inflamatorias y edema de piernas&#46; Considerando esta asociaci&#243;n como una forma m&#225;s grave de la enfermedad&#44; se ha propuesto un abordaje terap&#233;utico inicial m&#225;s intenso para evitar la progresi&#243;n hacia formas sist&#233;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el uso de anti-TNF en las formas sist&#233;micas no es excepcional&#44; encontramos en la literatura muy pocos casos que requieran dicho tratamiento para controlar las formas cut&#225;neas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos un caso de PAN cut&#225;nea con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica&#44; refractaria a tratamientos convencionales&#46; Es fundamental sospechar esta enfermedad en pacientes con placas de extensi&#243;n centr&#237;fuga&#44; con n&#243;dulos en su interior&#44; aunque inicialmente la histolog&#237;a no apoye el diagn&#243;stico&#44; sobre todo si asocian una reacci&#243;n inflamatoria tan intensa que pueda enmascarar la vasculitis&#46; Aquellas PAN cut&#225;neas con RFA muy elevados a menudo van a requerir un manejo similar que las formas sist&#233;micas&#44; siendo el tratamiento con anti-TNF alfa una opci&#243;n&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Seguimiento &#40;meses&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Evoluci&#243;n&#47;eventos adversos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Garc&#237;a-Porrua y Gonzalez-Gay<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 2003&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">47&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Indometacina&#44; SSZ&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">0&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">MTX 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">18&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Vega Guti&#233;rrez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; 2007&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Bansal y Houghton<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; 2010&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY MTX&#44; IVIG&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg primera dosis&#44; y despu&#233;s 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg cada 4 semanas&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Sin respuesta &#40;dependencia de corticosteroides&#41;&#46; Respuesta a RTX y CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Zoshima et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; 2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">66&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CSA&#44; TAC&#44; CY&#44; AZA&#44; colchicina&#44; RP&#44; PPDF<br>Lamivudina&#44; adefovir&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">156&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Campanilho-Marques et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CY&#44; RTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">12&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">6&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Valor et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&#44;5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">84&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Panarteritis nudosa con patrón de respuesta inflamatoria sistémica: respuesta a anti-TNF
Polyarteritis Nodosa with a Systemic Inflammatory Response Pattern: Effectiveness of anti-TNF
F. Tous-Romeroa,
Autor para correspondencia
fatimatousro@gmail.com

Autor para correspondencia.
, E. Rodríguez-Almarazb, J.L. Rodríguez-Peraltoc, C. Postigo-Llorentea
a Servicio de Dermatología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
b Servicio de Reumatología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
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inicialmente aisladas en las piernas&#44; asociados a artralgias generalizadas&#46; En el &#250;ltimo a&#241;o tambi&#233;n afectaban a los brazos&#44; con episodios febriles&#44; p&#233;rdida de peso&#44; astenia y anorexia&#46; Hab&#237;a estado en seguimiento en otro centro hospitalario&#44; realiz&#225;ndose varias biopsias con resultados inespec&#237;ficos &#40;infiltrado neutrof&#237;lico en dermis&#44; dermatitis de estasis&#44; y una &#250;ltima de paniculitis de predominio lobulillar&#41;&#46; Sin diagn&#243;stico definitivo&#44; recibi&#243; tratamiento con diferentes f&#225;rmacos&#44; sin control de la enfermedad&#44; manteni&#233;ndose a lo largo de todo el periodo con corticoides orales&#44; y asociando en diferentes momentos colchicina&#44; azatioprina&#44; metotrexato o ciclosporina&#46; Anal&#237;ticamente&#44; destacaba una elevaci&#243;n de reactantes de fase aguda &#40;RFA&#41;&#44; con elevaci&#243;n de PCR y VSG &#40;llegando en los &#250;ltimos meses a valores de 120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;h&#41;&#46; Todo el estudio complementario&#44; incluyendo autoinmunidad &#40;ANA&#44; ENA y anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos o ANCA&#41; y serolog&#237;as &#40;VIH y virus hepatotropos&#41;&#44; fue normal&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando el paciente acudi&#243; por primera vez a nuestro centro presentaba&#44; principalmente en los miembros inferiores y en menor medida en los superiores&#44; placas eritematosas con descamaci&#243;n perif&#233;rica y lesiones nodulares en el interior de estas&#46; Tambi&#233;n mostraba edema en el dorso del pie y el tobillo izquierdos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a-c&#41;&#46; Se realiz&#243; una biopsia compatible con paniculitis septal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>d&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Coincidiendo con el descenso de la dosis de prednisona&#44; el paciente tuvo un nuevo brote&#44; con placas purp&#250;ricas que se extend&#237;an centr&#237;fugamente en las mismas localizaciones que los brotes previos&#44; dolor&#44; edema bimaleolar y fiebre&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una nueva biopsia revel&#243; un infiltrado neutrof&#237;lico en vasos de mediano y peque&#241;o calibre&#44; con necrosis fibrinoide&#44; asociado a un infiltrado moderado eosinof&#237;lico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> a y 2b&#41;&#46; Con todo ello se lleg&#243; al diagn&#243;stico de PAN&#46; Dada la ausencia de afectaci&#243;n org&#225;nica&#44; a pesar de la llamativa elevaci&#243;n de RFA&#44; y la importante afectaci&#243;n del estado general&#44; se encuadrar&#237;a como una forma de PAN cut&#225;nea&#44; con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica asociado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras aumentar la dosis de prednisona a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; y el control del brote agudo&#44; se inici&#243; tratamiento con ciclofosfamida e inmunoglobulinas&#46; A pesar de ello no se logr&#243; disminuir la dosis de corticoides sin nuevos empeoramientos&#46; Por ello&#44; se inici&#243; tratamiento con infliximab a dosis de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#44; presentando muy buena respuesta desde la primera infusi&#243;n&#44; con una completa normalizaci&#243;n de los par&#225;metros anal&#237;ticos&#46; La dosis de corticoides se disminuy&#243; progresivamente hasta su suspensi&#243;n&#44; sin presentar nuevos brotes de lesiones en un a&#241;o de seguimiento&#44; salvo livedo residual &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>c&#41;&#44; manteni&#233;ndose tratamiento con infliximab cada 8 semanas&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cl&#237;nica t&#237;pica de la PAN cut&#225;nea se caracteriza por brotes de lesiones nodulares&#44; dolorosas&#44; que van dejando una livedo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En las primeras series de 1974<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> se describ&#237;a como caracter&#237;stica t&#237;pica de esta la presencia de un patr&#243;n en &#171;estallido de estrellas&#187;&#44; cl&#237;nica que recuerda mucho a la de nuestro paciente&#44; no encontrando descripciones similares en la literatura reciente&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; la presencia de una paniculitis focal alrededor de la arteria afecta es caracter&#237;stica&#46; Sin embargo&#44; si el infiltrado inflamatorio es muy intenso&#44; puede aparecer una paniculitis tan intensa que enmascare la vasculitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Basado en las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; anal&#237;ticas y evolutivas&#44; se han descrito 3 grupos de PAN cut&#225;nea&#58; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>&#44; donde la cl&#237;nica cut&#225;nea se asocia a RFA levemente elevados&#59; la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>&#44; donde se a&#241;aden s&#237;ntomas constitucionales&#44; con fiebre y RFA muy elevados&#59; y la clase <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span>&#44; donde la forma cut&#225;nea progresar&#237;a hacia formas sist&#233;micas de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Encuadrar&#237;amos a nuestro paciente dentro del segundo tipo&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aquellos pacientes con formas cut&#225;neas de PAN con un aumento marcado de RFA se asocian m&#225;s frecuentemente a placas inflamatorias y edema de piernas&#46; Considerando esta asociaci&#243;n como una forma m&#225;s grave de la enfermedad&#44; se ha propuesto un abordaje terap&#233;utico inicial m&#225;s intenso para evitar la progresi&#243;n hacia formas sist&#233;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el uso de anti-TNF en las formas sist&#233;micas no es excepcional&#44; encontramos en la literatura muy pocos casos que requieran dicho tratamiento para controlar las formas cut&#225;neas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos un caso de PAN cut&#225;nea con un patr&#243;n de respuesta inflamatoria sist&#233;mica&#44; refractaria a tratamientos convencionales&#46; Es fundamental sospechar esta enfermedad en pacientes con placas de extensi&#243;n centr&#237;fuga&#44; con n&#243;dulos en su interior&#44; aunque inicialmente la histolog&#237;a no apoye el diagn&#243;stico&#44; sobre todo si asocian una reacci&#243;n inflamatoria tan intensa que pueda enmascarar la vasculitis&#46; Aquellas PAN cut&#225;neas con RFA muy elevados a menudo van a requerir un manejo similar que las formas sist&#233;micas&#44; siendo el tratamiento con anti-TNF alfa una opci&#243;n&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Paciente&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Autor&#44; a&#241;o y referencia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Edad &#40;a&#241;os&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamientos previos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Duraci&#243;n de tratamientos previos &#40;meses&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Anti-TNF alfa &#40;dosis&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento inmunosupresor concomitante&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Seguimiento &#40;meses&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Evoluci&#243;n&#47;eventos adversos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Garc&#237;a-Porrua y Gonzalez-Gay<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 2003&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">47&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Indometacina&#44; SSZ&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">0&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">MTX 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">18&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Vega Guti&#233;rrez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; 2007&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ND&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Bansal y Houghton<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; 2010&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY MTX&#44; IVIG&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg primera dosis&#44; y despu&#233;s 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg cada 4 semanas&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Sin respuesta &#40;dependencia de corticosteroides&#41;&#46; Respuesta a RTX y CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Zoshima et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; 2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">66&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CSA&#44; TAC&#44; CY&#44; AZA&#44; colchicina&#44; RP&#44; PPDF<br>Lamivudina&#44; adefovir&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">156&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">8&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Campanilho-Marques et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; MTX&#44; CY&#44; RTX&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">IFX &#40;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">12&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">6&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Valor et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; 2014&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">CO&#44; CY&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">3&#44;5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">ETN &#40;25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">84&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Resoluci&#243;n&#47;ninguno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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