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similar a la de su madre&#44; y no exist&#237;an otros miembros familiares afectados&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n se observaba la presencia de m&#225;culas hiperpigmentadas que afectaban a toda las zonas de pliegues &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Sobre las m&#225;culas se observaban lesiones similares a comedones y queratosis seborreicas &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Las mucosas&#44; palmas&#44; plantas&#44; cabello y u&#241;as eran normales&#46; En el estudio histopatol&#243;gico se encontraron proliferaciones digitiformes hiperpigmentadas en las paredes de los fol&#237;culos piloseb&#225;ceos &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; Con estos datos&#44; se estableci&#243; el diagn&#243;stico de enfermedad de Dowling-Degos y se instaur&#243; tratamiento con retinoides t&#243;picos que hasta la fecha no han modificado el aspecto cl&#237;nico de las lesiones&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n06-13049826tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--M&#225;culas hiperpigmentadas afectando flexuras&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n06-13049826tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Lesiones simulando comedones sobre las m&#225;culas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n06-13049826tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Proliferaciones digitiformes en las paredes del fol&#237;culo  piloseb&#225;ceo &#40;hematoxilina-eosina&#44; x200&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En 1978&#44; Wilson Jones y Grice<span class="elsevierStyleSup">1</span> describen la enfermedad de Dowling-Degos o enfermedad de los puntos negros&#44; bas&#225;ndose en los casos previamente publicados de Dowling y Freudenthal en 1938<span class="elsevierStyleSup">2</span> y por Degos y Ossipowski en 1954<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; Desde 1971 a 1990 se hab&#237;an descrito en la literatura m&#233;dica inglesa 31 casos de esta enfermedad<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#44; lo cual da idea de lo poco frecuente de su presentaci&#243;n en la pr&#225;ctica cl&#237;nica diaria&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La enfermedad se caracteriza por la presencia de m&#225;culas hiperpigmentadas marr&#243;n oscuro&#44; dispuestas en un patr&#243;n reticular&#44; en los grandes pliegues &#40;axilas&#44; ingles y regi&#243;n submamaria&#41;&#46; El n&#250;mero de lesiones se incrementa con el paso de los a&#241;os y &#233;stas se oscurecen con la exposici&#243;n solar&#44; la presi&#243;n o el roce&#46; Otros elementos que pueden hallarse en estos pacientes son p&#225;pulas hiperpigmentadas y depresiones puntiformes periorales&#44; palmares y en el dorso de las falanges&#46; Estos hoyuelos contienen un tap&#243;n querat&#243;sico y simulan comedones&#44; localizados en axilas&#44; cuello y nalgas<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Se han descrito diferentes asociaciones de la enfermedad de Dowling-Degos con otras entidades&#44; como queratosis seborreicas m&#250;ltiples<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#44; queratodermia plantar<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; psoriasis<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; queratoacantomas m&#250;ltiples<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#44; carcinoma espinocelular<span class="elsevierStyleSup">4</span> e hidradenitis supurativa<span class="elsevierStyleSup">4&#44;8&#44;9</span>&#44; en la que&#44; posiblemente predisponga al desarrollo de la hidradenitis<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Se ha propuesto que la oclusi&#243;n folicular es importante en la patogenia de la enfermedad&#46; Hasta la fecha no se ha relacionado con afectaci&#243;n sist&#233;mica interna<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el diagn&#243;stico diferencial de la enfermedad de Dowling-Degos deben incluirse la acantosis nigricans&#44; la acropigmentaci&#243;n reticulada de Kitamura&#44; el s&#237;ndrome de Naegli-Franceschetti-Jadassohn y la acropigmentaci&#243;n reticulada de Dohi&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La acantosis nigricans se caracteriza por la presencia de lesiones hiperpigmentadas y papilomatosas localizadas en las flexuras&#59; caracter&#237;sticamente&#44; en la enfermedad de Dowling-Degos las lesiones pigmentadas nunca originan placas verrucosas como sucede en la acantosis nigricans&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La  acropigmentaci&#243;n reticulada de Kitamura &#40;acropigmentatio reticularis&#41;&#44; fue descrita en 1943 por este autor<span class="elsevierStyleSup">11</span> en varones japoneses y&#44; m&#225;s tarde&#44; en 1976&#44; por Griffiths<span class="elsevierStyleSup">7</span> en pacientes de &#193;frica y Europa&#44; es un proceso autos&#243;mico dominante&#44; cl&#237;nica e histopatol&#243;gicamente muy similar a la enfermedad de Dowling-Degos&#46; No presenta lesiones hipopigmentadas&#44; pero las m&#225;culas hiperpigmentadas son claramente atr&#243;ficas&#46; Tambi&#233;n son caracter&#237;sticos los hoyuelos palmoplantares&#46; Se han establecido varias diferencias entre la enfermedad de Dowling-Degos y la acropigmentaci&#243;n reticulada de Kitamura&#46; Entre ellas&#44; cabe citar la localizaci&#243;n acral de las m&#225;culas en la acropigmentaci&#243;n reticulada de Kitamura y la afectaci&#243;n de flexuras en la enfermedad de Dowling-Degos&#44; la leve depresi&#243;n de las m&#225;culas en la acropigmentaci&#243;n y la tendencia a hacerse papulosas en la enfermedad de Dowling-Degos&#44; la presencia de hoyuelos palmares y la atrofia epid&#233;rmica en la acropigmentaci&#243;n&#44; as&#237; como el inicio tard&#237;o de la enfermedad de Dowling-Degos en contraposici&#243;n con el comienzo en los primeros a&#241;os de vida de la acropigmentaci&#243;n&#46; Sin embargo&#44; se han descrito casos de pacientes que comparten caracter&#237;sticas clinicopatol&#243;gicas de estos dos procesos&#44; que han suscitado la posibilidad de que se trate del mismo trastorno con diferentes expresiones fenot&#237;picas<span class="elsevierStyleSup">12-16</span>&#46; En 1984&#44; Rebora et al<span class="elsevierStyleSup">17</span> sugieren que el t&#233;rmino de enfermedad de Dowling-Degos deber&#237;a extenderse a un grupo de genodermatosis autos&#243;micas dominantes caracterizadas por m&#225;culas hiperpigmentadas reticulares&#44; lesiones foliculares hiperquerat&#243;sicas&#44; cicatrices puntiformes y eritema facial&#46; Histol&#243;gicamente&#44; todas ellas son similares&#44; con proliferaciones en la epidermis y en la pared folicular&#46; Entre estas genodermatosis estar&#237;an la enfermedad de Dowling-Degos&#44; la acropigmentaci&#243;n reticulada de Kitamura y el s&#237;ndrome de Haber&#46; Este &#250;ltimo asocia eritema y telangiectasias de comienzo temprano&#44; lesiones hiperpigmentadas similares a queratosis seborreicas en &#225;reas cubiertas y cicatrices puntiformes faciales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El s&#237;ndrome de Naegeli Franceschetti-Jadassohn es autos&#243;mico dominante y se caracteriza por la pigmentaci&#243;n reticulada marr&#243;n oscura del tronco y las extremidades&#44; junto a hiperqueratosis palmoplantar&#44; hipohidrosis&#44; intolerancia al calor y defectos dentales<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La  acropigmentaci&#243;n reticulada de Dohi &#40;dyschromatosis symetrica hereditaria&#41; tambi&#233;n es una enfermedad autos&#243;mica dominante que se presenta durante la primera d&#233;cada de la vida&#46; Consiste en m&#225;culas hipo e hiperpigmentadas localizadas en el dorso de manos y pies&#44; levemente deprimidas<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dentro del diagn&#243;stico diferencial histol&#243;gico debe de incluirse la acantosis  nigricans&#44; el lentigo senil y las queratosis seborreicas con patr&#243;n adenoide&#46; La afectaci&#243;n del infund&#237;bulo del fol&#237;culo piloso es un hecho caracter&#237;stico de la enfermedad de Dowling-Degos que no se ve en la queratosis seborreica adenoide ni en la acantosis  nigricans<span class="elsevierStyleSup">1&#44;20</span>&#46; Por lo tanto&#44; la presencia de proliferaciones digitiformes en la epidermis y en la pared de los fol&#237;culos piloseb&#225;ceos son lo suficientemente caracter&#237;sticos&#44; en palabras de Wilson Jones&#44; para sugerir el diagn&#243;stico<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de esta entidad es decepcionante&#46; Se han ensayado hidroquinona&#44; corticoides t&#243;picos y retinoides t&#243;picos y sist&#233;micos&#44; todos ellos con resultados desalentadores&#46; No obstante&#44; recientemente se han publicado casos con respuestas esperanzadoras mediante el uso de laserterapia o con los nuevos retinoides t&#243;picos como el adapaleno<span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nos parece interesante la presentaci&#243;n de este caso&#44; no s&#243;lo por lo poca frecuencia de la enfermedad de Dowling-Degos&#44; descrita en la literatura espa&#241;ola en contadas ocasiones<span class="elsevierStyleSup">10&#44;23</span>&#44; sino por su posible confusi&#243;n con la acantosis  nigricans&#46;</p>"
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Vol. 94. Núm. 6.
Páginas 409-411 (julio 2003)
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Enfermedad de Dowling-Degos
Dowling-Degos disease
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Fernando Valdésa, Carmen Peteirob, Jaime Toribiob
a Unidad de Dermatología. Hospital da Costa. Burela. Lugo.
b Servicio de Dermatología. Complejo Hospitalario Universitario. Facultad de Medicina. Santiago de Compostela. España.
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Fig. 1. --Máculas hiperpigmentadas afectando flexuras.
Fig. 2. --Lesiones simulando comedones sobre las máculas.
Fig. 3. --Proliferaciones digitiformes en las paredes del folículo pilosebáceo (hematoxilina-eosina, x200).
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Se describe el caso de una mujer de 60 años de edad que presentaba desde hacía años lesiones hiperpigmentadas reticuladas que afectaban a los pliegues submamarios, axilas e ingles. Las lesiones consistían en máculas de color marrón oscuro. También presentaba hidradenitis supurativa en las axilas y las ingles. Una hija de la paciente tenía una pigmentación reticulada similar que afectaba a las axilas.
Palabras clave:
enfermedad de Dowling-Degos, hidradenitis supurativa
We describe the case of a 60-year-old woman, who for a number of years had presented with reticulate hyperpigmented lesions involving the inframammary creases, axillae and groins. The lesions consisted of dark brown maculae. She also presented with hidradenitis suppurativa in the axillae and groins. One of the patient's daughters had similar reticulate pigmentation involving the axillae.
Keywords:
Dowling-Degos disease, hydradenitis suppurativa
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INTRODUCCION

La enfermedad de Dowling-Degos o anomalía pigmentada y reticular de las flexuras es una genodermatosis de patrón hereditario autonómico dominante poco frecuente, que se caracteriza por una pigmentación reticular en los grandes pliegues e, histopatológicamente, por la presencia de proliferaciones digitiformes en la epidermis y en la pared de los folículos pilosebáceos.

DESCRIPCION DEL CASO

Una mujer de 60 años de edad presentaba, desde hacía 10 años, lesiones hiperpigmentadas en axilas, ingles y región cervical. La paciente sufría obesidad moderada e hidradenitis supurativa en axilas e ingles. Entre los antecedentes familiares destacaba el hecho de que una de sus hijas tenía una pigmentación reticulada que afectaba a la región axilar, similar a la de su madre, y no existían otros miembros familiares afectados.

En la exploración se observaba la presencia de máculas hiperpigmentadas que afectaban a toda las zonas de pliegues (fig. 1). Sobre las máculas se observaban lesiones similares a comedones y queratosis seborreicas (fig. 2). Las mucosas, palmas, plantas, cabello y uñas eran normales. En el estudio histopatológico se encontraron proliferaciones digitiformes hiperpigmentadas en las paredes de los folículos pilosebáceos (fig. 3). Con estos datos, se estableció el diagnóstico de enfermedad de Dowling-Degos y se instauró tratamiento con retinoides tópicos que hasta la fecha no han modificado el aspecto clínico de las lesiones.

Fig. 1.--Máculas hiperpigmentadas afectando flexuras.

Fig. 2.--Lesiones simulando comedones sobre las máculas.

Fig. 3.--Proliferaciones digitiformes en las paredes del folículo pilosebáceo (hematoxilina-eosina, x200).

DISCUSION

En 1978, Wilson Jones y Grice1 describen la enfermedad de Dowling-Degos o enfermedad de los puntos negros, basándose en los casos previamente publicados de Dowling y Freudenthal en 19382 y por Degos y Ossipowski en 19543. Desde 1971 a 1990 se habían descrito en la literatura médica inglesa 31 casos de esta enfermedad4, lo cual da idea de lo poco frecuente de su presentación en la práctica clínica diaria.

La enfermedad se caracteriza por la presencia de máculas hiperpigmentadas marrón oscuro, dispuestas en un patrón reticular, en los grandes pliegues (axilas, ingles y región submamaria). El número de lesiones se incrementa con el paso de los años y éstas se oscurecen con la exposición solar, la presión o el roce. Otros elementos que pueden hallarse en estos pacientes son pápulas hiperpigmentadas y depresiones puntiformes periorales, palmares y en el dorso de las falanges. Estos hoyuelos contienen un tapón queratósico y simulan comedones, localizados en axilas, cuello y nalgas5. Se han descrito diferentes asociaciones de la enfermedad de Dowling-Degos con otras entidades, como queratosis seborreicas múltiples6, queratodermia plantar7, psoriasis7, queratoacantomas múltiples8, carcinoma espinocelular4 e hidradenitis supurativa4,8,9, en la que, posiblemente predisponga al desarrollo de la hidradenitis9. Se ha propuesto que la oclusión folicular es importante en la patogenia de la enfermedad. Hasta la fecha no se ha relacionado con afectación sistémica interna10.

En el diagnóstico diferencial de la enfermedad de Dowling-Degos deben incluirse la acantosis nigricans, la acropigmentación reticulada de Kitamura, el síndrome de Naegli-Franceschetti-Jadassohn y la acropigmentación reticulada de Dohi.

La acantosis nigricans se caracteriza por la presencia de lesiones hiperpigmentadas y papilomatosas localizadas en las flexuras; característicamente, en la enfermedad de Dowling-Degos las lesiones pigmentadas nunca originan placas verrucosas como sucede en la acantosis nigricans.

La acropigmentación reticulada de Kitamura (acropigmentatio reticularis), fue descrita en 1943 por este autor11 en varones japoneses y, más tarde, en 1976, por Griffiths7 en pacientes de África y Europa, es un proceso autosómico dominante, clínica e histopatológicamente muy similar a la enfermedad de Dowling-Degos. No presenta lesiones hipopigmentadas, pero las máculas hiperpigmentadas son claramente atróficas. También son característicos los hoyuelos palmoplantares. Se han establecido varias diferencias entre la enfermedad de Dowling-Degos y la acropigmentación reticulada de Kitamura. Entre ellas, cabe citar la localización acral de las máculas en la acropigmentación reticulada de Kitamura y la afectación de flexuras en la enfermedad de Dowling-Degos, la leve depresión de las máculas en la acropigmentación y la tendencia a hacerse papulosas en la enfermedad de Dowling-Degos, la presencia de hoyuelos palmares y la atrofia epidérmica en la acropigmentación, así como el inicio tardío de la enfermedad de Dowling-Degos en contraposición con el comienzo en los primeros años de vida de la acropigmentación. Sin embargo, se han descrito casos de pacientes que comparten características clinicopatológicas de estos dos procesos, que han suscitado la posibilidad de que se trate del mismo trastorno con diferentes expresiones fenotípicas12-16. En 1984, Rebora et al17 sugieren que el término de enfermedad de Dowling-Degos debería extenderse a un grupo de genodermatosis autosómicas dominantes caracterizadas por máculas hiperpigmentadas reticulares, lesiones foliculares hiperqueratósicas, cicatrices puntiformes y eritema facial. Histológicamente, todas ellas son similares, con proliferaciones en la epidermis y en la pared folicular. Entre estas genodermatosis estarían la enfermedad de Dowling-Degos, la acropigmentación reticulada de Kitamura y el síndrome de Haber. Este último asocia eritema y telangiectasias de comienzo temprano, lesiones hiperpigmentadas similares a queratosis seborreicas en áreas cubiertas y cicatrices puntiformes faciales.

El síndrome de Naegeli Franceschetti-Jadassohn es autosómico dominante y se caracteriza por la pigmentación reticulada marrón oscura del tronco y las extremidades, junto a hiperqueratosis palmoplantar, hipohidrosis, intolerancia al calor y defectos dentales18.

La acropigmentación reticulada de Dohi (dyschromatosis symetrica hereditaria) también es una enfermedad autosómica dominante que se presenta durante la primera década de la vida. Consiste en máculas hipo e hiperpigmentadas localizadas en el dorso de manos y pies, levemente deprimidas19.

Dentro del diagnóstico diferencial histológico debe de incluirse la acantosis nigricans, el lentigo senil y las queratosis seborreicas con patrón adenoide. La afectación del infundíbulo del folículo piloso es un hecho característico de la enfermedad de Dowling-Degos que no se ve en la queratosis seborreica adenoide ni en la acantosis nigricans1,20. Por lo tanto, la presencia de proliferaciones digitiformes en la epidermis y en la pared de los folículos pilosebáceos son lo suficientemente característicos, en palabras de Wilson Jones, para sugerir el diagnóstico1.

El tratamiento de esta entidad es decepcionante. Se han ensayado hidroquinona, corticoides tópicos y retinoides tópicos y sistémicos, todos ellos con resultados desalentadores. No obstante, recientemente se han publicado casos con respuestas esperanzadoras mediante el uso de laserterapia o con los nuevos retinoides tópicos como el adapaleno21,22.

Nos parece interesante la presentación de este caso, no sólo por lo poca frecuencia de la enfermedad de Dowling-Degos, descrita en la literatura española en contadas ocasiones10,23, sino por su posible confusión con la acantosis nigricans.

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