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esta cl&#237;nica afectaba toda la cara del paciente &#40;incluyendo los p&#225;rpados y parcialmente al cuero cabelludo&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; una biopsia cut&#225;nea de la mejilla&#46; Histopatol&#243;gicamente se evidenciaba una tumoraci&#243;n&#44; pobremente circunscrita&#44; localizada a nivel de la dermis&#44; y que se extend&#237;a en profundidad hacia el tejido celular subcut&#225;neo&#46; La lesi&#243;n estaba compuesta por vasos finos tapizados por c&#233;lulas endoteliales con importante atipia presentando&#44; adem&#225;s&#44; cambios proliferativos en su cara luminal&#46; Estos vasos an&#243;malos disecaban los haces de col&#225;geno d&#233;rmico y estaban acompa&#241;ados por c&#233;lulas de tipo inflamatorio&#44; predominantemente linfocitos peque&#241;os y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los marcadores inmunohistoqu&#237;micos a nivel de las c&#233;lulas endoteliales fueron positivos para CD31&#44; FLI1&#44; CD34 y D240&#59; el &#237;ndice proliferativo &#40;Ki-67&#41; fue del 70&#37;&#46; El HHV-8 fue negativo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">&#191;Cu&#225;l es su diagn&#243;stico&#63;</span></p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Diagn&#243;stico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Angiosarcoma idiop&#225;tico&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusi&#243;n</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El angiosarcoma idiop&#225;tico de la cabeza y del cuello &#40;<span class="elsevierStyleItalic">Idiopathic angiosarcoma of the head and neck</span> &#91;IAHN&#93;&#41; es uno de los 3 principales subtipos cl&#237;nico-patol&#243;gicos de este tumor &#40;angiosarcoma asociado a linfedema y angiosarcoma posradioterapia&#41; descritos en 1987<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Este tipo de angiosarcoma afecta con frecuencia la parte superior de la cara y del cuero cabelludo de los pacientes ancianos&#44; particularmente aquellos del sexo masculino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; El IAHN se presenta como una lesi&#243;n &#250;nica o m&#250;ltiple&#44; seg&#250;n el grado de infiltraci&#243;n del tumor se podr&#225; evidenciar en forma de un n&#243;dulo viol&#225;ceo&#44; placas o m&#225;culas&#46; Por lo general&#44; si se realiza la &#171;maniobra de extensi&#243;n de cabeza-elevaci&#243;n del ment&#243;n&#187; &#40;donde se busca colocar la cabeza por debajo del nivel del coraz&#243;n&#41;&#44; las lesiones se tornar&#225;n m&#225;s viol&#225;ceas&#44; as&#237; como edematosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; El tama&#241;o de estas lesiones suelen variar entre los 0&#44;8-8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#59; sin embargo&#44; en la literatura se han descrito lesiones inclusive de mayor tama&#241;o<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las otras presentaciones cl&#237;nicas del IAHN se puede nombrar el angioedema recurrente de la cara&#44; las lesiones similares a la ros&#225;cea y al rinofima&#44; as&#237; como las lesiones que simulan un proceso inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; A pesar de que el edema persistente de la cara es una forma poco frecuente de presentaci&#243;n del IAHN<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;7</span></a>&#44; este es un diagn&#243;stico que se debe de tener en cuenta ante dicha cl&#237;nica&#46; Por otro lado&#44; existen muchas otras entidades que se incluyen dentro de los diagn&#243;sticos diferenciales del angioedema recurrente de la cara&#44; entre las que podemos enumerar&#58; las causas infecciosas &#40;lepra&#44; tuberculosis&#44; linfedema por herpes&#41;&#44; las causas inflamatorias &#40;ros&#225;cea&#44; s&#237;ndrome de Morbihan&#44; acn&#233;&#44; s&#237;ndrome de Melkersson-Rosenthal&#44; angioedema&#41;&#44; las neoplasias &#40;linfomas cut&#225;neos&#44; met&#225;stasis&#41; y las causas miscel&#225;neas &#40;amiloidosis&#44; escleromixedema&#44; s&#237;ndrome de Wells&#44; seudolinfoma&#44; condiciones posquir&#250;rgicas y postadioterapia&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha cl&#237;nica de un IAHN se debe de confirmar mediante la realizaci&#243;n de una biopsia cut&#225;nea y de estudios de inmunohistoqu&#237;mica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Las caracter&#237;sticas histopatol&#243;gicas ser&#225;n similares en todos los tipos de angiosarcoma&#44; pero dependiendo del grado de diferenciaci&#243;n tumoral&#44; pueden presentar una gran variabilidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En los angiosarcomas caracter&#237;sticamente se observa una importante red de vasos dilatados e irregulares anastomosados&#44; los que disecan los haces de col&#225;geno d&#233;rmico&#44; as&#237; como los ap&#233;ndices cut&#225;neos&#44; afectando con frecuencia al tejido subcut&#225;neo en profundidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los vasos est&#225;n tapizados por c&#233;lulas endoteliales pleom&#243;rficas e hipercrom&#225;ticas&#44; las que presentan proyecciones que protruir&#225;n hacia la luz de los vasos&#46; En la inmunohistoqu&#237;mica&#44; los marcadores son aquellos de origen vascular&#44; donde el CD31 citoplasm&#225;tico y el CD34 son los que se utilizan con mayor frecuencia&#46; Si se necesitaran pruebas diagn&#243;sticas m&#225;s sensibles&#44; los marcadores inmunohistoqu&#237;micos nucleares&#44; como por ejemplo el ERG y el FLI1&#44; ser&#225;n los m&#225;s indicados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Adicionalmente&#44; los marcadores linf&#225;ticos como el D2-40 y el VEGFR-3&#44; tambi&#233;n se expresan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Actualmente&#44; la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica &#40;con m&#225;rgenes de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#41; seguida de radioterapia&#44; ser&#225; el tratamiento de elecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; En cuanto a la quimioterapia&#44; los estudios son inconsistentes&#46; La terapia basada en el paclitaxel y en la doxorubicina se considera la mejor opci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; Nuevas terapias diana &#40;tirosina quinasa &#8212;pazopanib&#44; sorafenib&#8212; y los inhibidores del VEGF &#8212;bevacizumab&#8212;&#41; se han usado en el angiosarcoma&#44; sin embargo&#44; los resultados de los estudios contin&#250;an siendo controversiales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; Si bien el tratamiento del IAHN asociado al edema facial se ha extra&#237;do a partir de la experiencia de los estudios realizados en otras variantes m&#225;s frecuentes de angiosarcoma&#44; en el subtipo asociado a edema facial&#44; dada la dificultad del abordaje&#44; el tratamiento quir&#250;rgico no es una opci&#243;n&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Finalmente&#44; remarcamos la importancia de incluir al IAHN como una posibilidad diagn&#243;stica ante la cl&#237;nica de un edema facial indurado&#44; progresivo y que est&#233; asociado a f&#243;vea&#46; Este hecho cobra especial relevancia ya que existen escasas opciones terap&#233;uticas y los tratamientos disponibles son poco efectivos&#46; Esto en conjunto se traducir&#225; en una elevada morbilidad&#44; as&#237; como en un empeoramiento significativo del pron&#243;stico de los pacientes&#46; En el caso de nuestro paciente&#44; este se encuentra actualmente en tratamiento con radioterapia&#44; y tras 6 meses de seguimiento no ha presentado ning&#250;n signo de progresi&#243;n de la enfermedad&#46; Futuros estudios respecto a las nuevas terapias diana podr&#237;an modificar el pron&#243;stico de esta entidad&#44; incluso en aquellos casos m&#225;s extensos y con elevada agresividad&#44; como es el caso de nuestro paciente&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información de la revista
Vol. 111. Núm. 1.
Páginas 65-66 (enero - febrero 2020)
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48356
Vol. 111. Núm. 1.
Páginas 65-66 (enero - febrero 2020)
Casos para el diagnóstico
Open Access
Edema facial con fóvea, un importante diagnóstico diferencial
Pitting Edema of the Face, An Important Differential Diagnosis
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48356
J.G. Chalelaa, M.I. Gonzálezb, M.F. Ordóñez Rubianoc,
Autor para correspondencia
Mfordonezr@Gmail.Com

Autor para correspondencia.
a Departamento de Dermatología, Hospital Universitario Fundación Santa Fe, Bogotá, Colombia
b Departamento de Anatomía Patológica, Universidad Militar Nueva Granada, Bogotá, Colombia
c Departamento de Dermatología, Universidad Militar Nueva Granada, Bogotá, Colombia
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Presentación del caso

Un varón de 80 años acude a consulta por presentar edema facial progresivo de 7 meses de evolución. Inicialmente el edema apareció en las mejillas, pero posteriormente se extendió a los párpados y, finalmente, se generalizó por toda la cara, localizándose predominantemente en la hemicara izquierda. Hasta ese momento el paciente no había recibido ningún tratamiento para dicha sintomatología. Dentro de los antecedentes patológicos refería diabetes mellitus tipo 2 en tratamiento con metformina, así como niveles levemente elevados del antígeno prostático específico (PSA). No refería ningún antecedente dermatológico remarcable.

A la exploración se observaba la presencia de edema con fóvea asociado a eritema; esta clínica afectaba toda la cara del paciente (incluyendo los párpados y parcialmente al cuero cabelludo) (fig. 1). Se realizó una biopsia cutánea de la mejilla. Histopatológicamente se evidenciaba una tumoración, pobremente circunscrita, localizada a nivel de la dermis, y que se extendía en profundidad hacia el tejido celular subcutáneo. La lesión estaba compuesta por vasos finos tapizados por células endoteliales con importante atipia presentando, además, cambios proliferativos en su cara luminal. Estos vasos anómalos disecaban los haces de colágeno dérmico y estaban acompañados por células de tipo inflamatorio, predominantemente linfocitos pequeños y células plasmáticas.

Figura 1.

Edema facial con fóvea y eritema predominantemente en la hemicara izquierda.

(0.07MB).

Los marcadores inmunohistoquímicos a nivel de las células endoteliales fueron positivos para CD31, FLI1, CD34 y D240; el índice proliferativo (Ki-67) fue del 70%. El HHV-8 fue negativo (fig. 2).

Figura 2.

A) Vista panorámica del tumor extendiéndose a través de la dermis. B) El tumor compuesto por vasos finos tapizados por células endoteliales atípicas en su cara luminal. C-F) Inmunohistoquímica mostrando la diferenciación vascular y endotelial, así como un elevado índice proliferativo.

(0.48MB).

¿Cuál es su diagnóstico?

Diagnóstico

Angiosarcoma idiopático.

Discusión

El angiosarcoma idiopático de la cabeza y del cuello (Idiopathic angiosarcoma of the head and neck [IAHN]) es uno de los 3 principales subtipos clínico-patológicos de este tumor (angiosarcoma asociado a linfedema y angiosarcoma posradioterapia) descritos en 19871,2. Este tipo de angiosarcoma afecta con frecuencia la parte superior de la cara y del cuero cabelludo de los pacientes ancianos, particularmente aquellos del sexo masculino3. El IAHN se presenta como una lesión única o múltiple, según el grado de infiltración del tumor se podrá evidenciar en forma de un nódulo violáceo, placas o máculas. Por lo general, si se realiza la «maniobra de extensión de cabeza-elevación del mentón» (donde se busca colocar la cabeza por debajo del nivel del corazón), las lesiones se tornarán más violáceas, así como edematosas1,4. El tamaño de estas lesiones suelen variar entre los 0,8-8cm; sin embargo, en la literatura se han descrito lesiones inclusive de mayor tamaño4.

Entre las otras presentaciones clínicas del IAHN se puede nombrar el angioedema recurrente de la cara, las lesiones similares a la rosácea y al rinofima, así como las lesiones que simulan un proceso inflamatorio4. A pesar de que el edema persistente de la cara es una forma poco frecuente de presentación del IAHN5–7, este es un diagnóstico que se debe de tener en cuenta ante dicha clínica. Por otro lado, existen muchas otras entidades que se incluyen dentro de los diagnósticos diferenciales del angioedema recurrente de la cara, entre las que podemos enumerar: las causas infecciosas (lepra, tuberculosis, linfedema por herpes), las causas inflamatorias (rosácea, síndrome de Morbihan, acné, síndrome de Melkersson-Rosenthal, angioedema), las neoplasias (linfomas cutáneos, metástasis) y las causas misceláneas (amiloidosis, escleromixedema, síndrome de Wells, seudolinfoma, condiciones posquirúrgicas y postadioterapia)8.

La sospecha clínica de un IAHN se debe de confirmar mediante la realización de una biopsia cutánea y de estudios de inmunohistoquímica3. Las características histopatológicas serán similares en todos los tipos de angiosarcoma, pero dependiendo del grado de diferenciación tumoral, pueden presentar una gran variabilidad1. En los angiosarcomas característicamente se observa una importante red de vasos dilatados e irregulares anastomosados, los que disecan los haces de colágeno dérmico, así como los apéndices cutáneos, afectando con frecuencia al tejido subcutáneo en profundidad3. Los vasos están tapizados por células endoteliales pleomórficas e hipercromáticas, las que presentan proyecciones que protruirán hacia la luz de los vasos. En la inmunohistoquímica, los marcadores son aquellos de origen vascular, donde el CD31 citoplasmático y el CD34 son los que se utilizan con mayor frecuencia. Si se necesitaran pruebas diagnósticas más sensibles, los marcadores inmunohistoquímicos nucleares, como por ejemplo el ERG y el FLI1, serán los más indicados1. Adicionalmente, los marcadores linfáticos como el D2-40 y el VEGFR-3, también se expresan1.

Actualmente, la extirpación quirúrgica (con márgenes de 3cm) seguida de radioterapia, será el tratamiento de elección1,3. En cuanto a la quimioterapia, los estudios son inconsistentes. La terapia basada en el paclitaxel y en la doxorubicina se considera la mejor opción1,4. Nuevas terapias diana (tirosina quinasa —pazopanib, sorafenib— y los inhibidores del VEGF —bevacizumab—) se han usado en el angiosarcoma, sin embargo, los resultados de los estudios continúan siendo controversiales1,4. Si bien el tratamiento del IAHN asociado al edema facial se ha extraído a partir de la experiencia de los estudios realizados en otras variantes más frecuentes de angiosarcoma, en el subtipo asociado a edema facial, dada la dificultad del abordaje, el tratamiento quirúrgico no es una opción.

Finalmente, remarcamos la importancia de incluir al IAHN como una posibilidad diagnóstica ante la clínica de un edema facial indurado, progresivo y que esté asociado a fóvea. Este hecho cobra especial relevancia ya que existen escasas opciones terapéuticas y los tratamientos disponibles son poco efectivos. Esto en conjunto se traducirá en una elevada morbilidad, así como en un empeoramiento significativo del pronóstico de los pacientes. En el caso de nuestro paciente, este se encuentra actualmente en tratamiento con radioterapia, y tras 6 meses de seguimiento no ha presentado ningún signo de progresión de la enfermedad. Futuros estudios respecto a las nuevas terapias diana podrían modificar el pronóstico de esta entidad, incluso en aquellos casos más extensos y con elevada agresividad, como es el caso de nuestro paciente.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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