Casos para el diagnóstico
Edema facial con fóvea, un importante diagnóstico diferencial
Pitting Edema of the Face, An Important Differential Diagnosis
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Inicialmente el edema apareció en las mejillas, pero posteriormente se extendió a los párpados y, finalmente, se generalizó por toda la cara, localizándose predominantemente en la hemicara izquierda. Hasta ese momento el paciente no había recibido ningún tratamiento para dicha sintomatología. Dentro de los antecedentes patológicos refería diabetes mellitus tipo 2 en tratamiento con metformina, así como niveles levemente elevados del antígeno prostático específico (PSA). No refería ningún antecedente dermatológico remarcable.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración se observaba la presencia de edema con fóvea asociado a eritema; esta clínica afectaba toda la cara del paciente (incluyendo los párpados y parcialmente al cuero cabelludo) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Se realizó una biopsia cutánea de la mejilla. Histopatológicamente se evidenciaba una tumoración, pobremente circunscrita, localizada a nivel de la dermis, y que se extendía en profundidad hacia el tejido celular subcutáneo. La lesión estaba compuesta por vasos finos tapizados por células endoteliales con importante atipia presentando, además, cambios proliferativos en su cara luminal. Estos vasos anómalos disecaban los haces de colágeno dérmico y estaban acompañados por células de tipo inflamatorio, predominantemente linfocitos pequeños y células plasmáticas.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los marcadores inmunohistoquímicos a nivel de las células endoteliales fueron positivos para CD31, FLI1, CD34 y D240; el índice proliferativo (Ki-67) fue del 70%. El HHV-8 fue negativo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">¿Cuál es su diagnóstico?</span></p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Diagnóstico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Angiosarcoma idiopático.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El angiosarcoma idiopático de la cabeza y del cuello (<span class="elsevierStyleItalic">Idiopathic angiosarcoma of the head and neck</span> [IAHN]) es uno de los 3 principales subtipos clínico-patológicos de este tumor (angiosarcoma asociado a linfedema y angiosarcoma posradioterapia) descritos en 1987<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Este tipo de angiosarcoma afecta con frecuencia la parte superior de la cara y del cuero cabelludo de los pacientes ancianos, particularmente aquellos del sexo masculino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El IAHN se presenta como una lesión única o múltiple, según el grado de infiltración del tumor se podrá evidenciar en forma de un nódulo violáceo, placas o máculas. Por lo general, si se realiza la «maniobra de extensión de cabeza-elevación del mentón» (donde se busca colocar la cabeza por debajo del nivel del corazón), las lesiones se tornarán más violáceas, así como edematosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. El tamaño de estas lesiones suelen variar entre los 0,8-8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm; sin embargo, en la literatura se han descrito lesiones inclusive de mayor tamaño<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las otras presentaciones clínicas del IAHN se puede nombrar el angioedema recurrente de la cara, las lesiones similares a la rosácea y al rinofima, así como las lesiones que simulan un proceso inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. A pesar de que el edema persistente de la cara es una forma poco frecuente de presentación del IAHN<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5–7</span></a>, este es un diagnóstico que se debe de tener en cuenta ante dicha clínica. Por otro lado, existen muchas otras entidades que se incluyen dentro de los diagnósticos diferenciales del angioedema recurrente de la cara, entre las que podemos enumerar: las causas infecciosas (lepra, tuberculosis, linfedema por herpes), las causas inflamatorias (rosácea, síndrome de Morbihan, acné, síndrome de Melkersson-Rosenthal, angioedema), las neoplasias (linfomas cutáneos, metástasis) y las causas misceláneas (amiloidosis, escleromixedema, síndrome de Wells, seudolinfoma, condiciones posquirúrgicas y postadioterapia)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha clínica de un IAHN se debe de confirmar mediante la realización de una biopsia cutánea y de estudios de inmunohistoquímica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Las características histopatológicas serán similares en todos los tipos de angiosarcoma, pero dependiendo del grado de diferenciación tumoral, pueden presentar una gran variabilidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En los angiosarcomas característicamente se observa una importante red de vasos dilatados e irregulares anastomosados, los que disecan los haces de colágeno dérmico, así como los apéndices cutáneos, afectando con frecuencia al tejido subcutáneo en profundidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los vasos están tapizados por células endoteliales pleomórficas e hipercromáticas, las que presentan proyecciones que protruirán hacia la luz de los vasos. En la inmunohistoquímica, los marcadores son aquellos de origen vascular, donde el CD31 citoplasmático y el CD34 son los que se utilizan con mayor frecuencia. Si se necesitaran pruebas diagnósticas más sensibles, los marcadores inmunohistoquímicos nucleares, como por ejemplo el ERG y el FLI1, serán los más indicados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Adicionalmente, los marcadores linfáticos como el D2-40 y el VEGFR-3, también se expresan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Actualmente, la extirpación quirúrgica (con márgenes de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm) seguida de radioterapia, será el tratamiento de elección<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. En cuanto a la quimioterapia, los estudios son inconsistentes. La terapia basada en el paclitaxel y en la doxorubicina se considera la mejor opción<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. Nuevas terapias diana (tirosina quinasa —pazopanib, sorafenib— y los inhibidores del VEGF —bevacizumab—) se han usado en el angiosarcoma, sin embargo, los resultados de los estudios continúan siendo controversiales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. Si bien el tratamiento del IAHN asociado al edema facial se ha extraído a partir de la experiencia de los estudios realizados en otras variantes más frecuentes de angiosarcoma, en el subtipo asociado a edema facial, dada la dificultad del abordaje, el tratamiento quirúrgico no es una opción.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Finalmente, remarcamos la importancia de incluir al IAHN como una posibilidad diagnóstica ante la clínica de un edema facial indurado, progresivo y que esté asociado a fóvea. Este hecho cobra especial relevancia ya que existen escasas opciones terapéuticas y los tratamientos disponibles son poco efectivos. Esto en conjunto se traducirá en una elevada morbilidad, así como en un empeoramiento significativo del pronóstico de los pacientes. En el caso de nuestro paciente, este se encuentra actualmente en tratamiento con radioterapia, y tras 6 meses de seguimiento no ha presentado ningún signo de progresión de la enfermedad. Futuros estudios respecto a las nuevas terapias diana podrían modificar el pronóstico de esta entidad, incluso en aquellos casos más extensos y con elevada agresividad, como es el caso de nuestro paciente.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Presentación del caso" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Diagnóstico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 749 "Ancho" => 500 "Tamanyo" => 71282 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Edema facial con fóvea y eritema predominantemente en la hemicara izquierda.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1213 "Ancho" => 1250 "Tamanyo" => 500880 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Vista panorámica del tumor extendiéndose a través de la dermis. B) El tumor compuesto por vasos finos tapizados por células endoteliales atípicas en su cara luminal. C-F) Inmunohistoquímica mostrando la diferenciación vascular y endotelial, así como un elevado índice proliferativo.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0045" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Cutaneous angiosarcoma: A current update" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "E. Shustef" 1 => "V. Kazlouskaya" 2 => "V.G. Prieto" 3 => "D. Ivan" 4 => "P.P. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 105 | 14 | 119 |
| 2024 Octubre | 1064 | 61 | 1125 |
| 2024 Septiembre | 872 | 26 | 898 |
| 2024 Agosto | 859 | 94 | 953 |
| 2024 Julio | 1004 | 44 | 1048 |
| 2024 Junio | 1097 | 47 | 1144 |
| 2024 Mayo | 1144 | 64 | 1208 |
| 2024 Abril | 1102 | 50 | 1152 |
| 2024 Marzo | 1231 | 43 | 1274 |
| 2024 Febrero | 1629 | 41 | 1670 |
| 2024 Enero | 1534 | 43 | 1577 |
| 2023 Diciembre | 1261 | 29 | 1290 |
| 2023 Noviembre | 1673 | 46 | 1719 |
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| 2023 Enero | 1281 | 38 | 1319 |
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| 2022 Noviembre | 1585 | 49 | 1634 |
| 2022 Octubre | 1249 | 49 | 1298 |
| 2022 Septiembre | 1175 | 58 | 1233 |
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| 2022 Julio | 720 | 48 | 768 |
| 2022 Junio | 617 | 41 | 658 |
| 2022 Mayo | 638 | 62 | 700 |
| 2022 Abril | 610 | 40 | 650 |
| 2022 Marzo | 503 | 70 | 573 |
| 2022 Febrero | 488 | 31 | 519 |
| 2022 Enero | 490 | 47 | 537 |
| 2021 Diciembre | 458 | 48 | 506 |
| 2021 Noviembre | 425 | 50 | 475 |
| 2021 Octubre | 436 | 58 | 494 |
| 2021 Septiembre | 349 | 37 | 386 |
| 2021 Agosto | 381 | 35 | 416 |
| 2021 Julio | 397 | 43 | 440 |
| 2021 Junio | 498 | 25 | 523 |
| 2021 Mayo | 484 | 57 | 541 |
| 2021 Abril | 1188 | 136 | 1324 |
| 2021 Marzo | 671 | 73 | 744 |
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| 2021 Enero | 220 | 26 | 246 |
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| 2020 Noviembre | 189 | 18 | 207 |
| 2020 Octubre | 146 | 12 | 158 |
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| 2020 Julio | 69 | 19 | 88 |
| 2020 Junio | 61 | 37 | 98 |
| 2020 Mayo | 102 | 45 | 147 |
| 2020 Abril | 286 | 49 | 335 |
| 2020 Marzo | 132 | 67 | 199 |
| 2020 Febrero | 10 | 2 | 12 |
| 2020 Enero | 24 | 9 | 33 |
| 2019 Diciembre | 10 | 2 | 12 |
| 2019 Noviembre | 12 | 6 | 18 |
| 2019 Octubre | 13 | 4 | 17 |
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