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de superficie heterog&#233;nea&#44; bien delimitada&#44; de 4&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de ejes mayores&#44; de color eritemato-anaranjado&#44; con una zona central blanquecina y m&#250;ltiples estructuras amarillentas en la periferia &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La imagen dermatosc&#243;pica mostraba un &#225;rea rojo-lechosa en la parte central&#44; mientras que en la parte externa de la lesi&#243;n se apreciaban m&#250;ltiples &#225;reas homog&#233;neas de color amarillento de tama&#241;o variable y bordes irregulares&#44; rodeadas de vasos telangiect&#225;sicos de gran tama&#241;o&#44; sobre un fondo de color rojo-anaranjado &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Dado el crecimiento progresivo de la lesi&#243;n y las molestias que le ocasionaba al paciente&#44; se decidi&#243; la extirpaci&#243;n radical de la lesi&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente se observ&#243; una proliferaci&#243;n d&#233;rmica mal delimitada de histiocitos de gran tama&#241;o&#44; que crec&#237;a en profundidad hasta llegar a las proximidades del tejido adiposo subcut&#225;neo&#46; Dichos histiocitos presentaban citoplasmas eosin&#243;filos amplios y vacuolados&#44; y n&#250;cleos redondos y homog&#233;neos&#46; Algunos de estos histiocitos conten&#237;an linfocitos intactos en su interior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Junto con los histiocitos se observ&#243; la presencia de un abundante infiltrado inflamatorio&#44; constituido en su mayor parte por c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#44; con linfocitos&#44; c&#233;lulas gigantes multinucleadas e histiocitos xantomizados de n&#250;cleos peque&#241;os&#46; Se apreciaba un estroma fibroso prominente de patr&#243;n estoriforme ampliamente vascularizado&#46; Las tinciones inmunohistoqu&#237;micas fueron positivas para S-100 y CD68&#44; y negativas para CD1a&#46; La presencia de emperipolesis y el perfil inmunohistoqu&#237;mico sugirieron el diagn&#243;stico de una forma cut&#225;nea de enfermedad de Rosai-Dorfman&#46; El estudio de extensi&#243;n del paciente no mostr&#243; alteraciones hematol&#243;gicas ni presencia de adenopat&#237;as o alteraciones en otros &#243;rganos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ERD o linfadenopat&#237;a masiva con histiocitosis sinusal es una proliferaci&#243;n histioc&#237;tica en la que aproximadamente el 40&#37; de los pacientes tienen afectaci&#243;n extranodal&#44; siendo la piel el &#243;rgano m&#225;s frecuentemente afecto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Las formas puramente cut&#225;neas de ERD son infrecuentes&#46; Las lesiones cut&#225;neas son inespec&#237;ficas y pueden ser solitarias o m&#250;ltiples&#44; de diferente tama&#241;o y morfolog&#237;a&#46; Pueden localizarse en cualquier regi&#243;n anat&#243;mica y su diagn&#243;stico diferencial cl&#237;nico es amplio&#44; incluyendo paniculitis&#44; vasculitis&#44; acn&#233; vulgaris&#44; hidradenitis supurativa&#44; granuloma anular&#44; sarcoidosis&#44; adem&#225;s de otras histiocitosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Kong et al&#46; propusieron una clasificaci&#243;n morfol&#243;gica basada en las caracter&#237;sticas morfol&#243;gicas de 39 lesiones&#44; siendo la forma &#171;p&#225;pulo-nodular&#187; la m&#225;s frecuente &#40;casi el 80&#37;&#41;&#44; seguida de la forma en &#171;placa infiltrada&#187; &#40;12&#44;5&#37;&#41; y la &#171;tumoral&#187; &#40;7&#44;7&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Los hallazgos histol&#243;gicos de las lesiones cut&#225;neas son similares a los encontrados en los tejidos linf&#225;ticos&#46; El hallazgo principal es un denso infiltrado de histiocitos de gran tama&#241;o de citoplasma amplio y p&#225;lido&#44; con n&#250;cleos redondeados&#44; que contienen en su citoplasma leucocitos intactos&#44; habitualmente linfocitos&#44; fen&#243;meno denominado linfofagocitosis o emperipolesis&#46; T&#237;picamente estos histiocitos son positivos para S-100&#44; negativos para CD1a&#44; y con positividad variable para CD68&#46; El perfil inmunohistoqu&#237;mico es fundamental para el diagn&#243;stico histol&#243;gico&#44; ya que la presencia variable de fibrosis&#44; proliferaci&#243;n vascular&#44; agregados linfoides&#44; c&#233;lulas espumosas o c&#233;lulas gigantes multinucleadas de tipo Touton pueden confundirnos con otros procesos histioc&#237;ticos&#44; especialmente con el xantogranuloma juvenil&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las caracter&#237;sticas dermatosc&#243;picas de la ERD descritas en la literatura son escasas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Rodr&#237;guez Blanco et al&#46; describen un caso de ERD localizado en la planta&#44; caracterizado por presentar estructuras ovoideas &#171;algodonosas&#187; sobre un fondo eritematoso&#46; Nuestro caso&#44; en cambio&#44; presenta unas caracter&#237;sticas dermatosc&#243;picas similares a las descritas en el xantogranuloma juvenil &#40;XGJ&#41;&#44; caracterizado por un &#225;rea central homog&#233;nea de coloraci&#243;n amarillo-anaranjada&#44; con una zona perif&#233;rica ligeramente m&#225;s eritematosa&#46; Esto es lo que se ha denominado &#171;signo del sol poniente&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; La presencia de gl&#243;bulos amarillentos en forma de &#171;nubes&#187; se consideran un indicativo de histiocitos xantomizados en dermis superficial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito la presencia de vasos en coma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; telangiectasias arboriformes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> y proyecciones lineales blanquecinas&#44; sobre todo en estadios avanzados del XGJ&#46; El diagn&#243;stico diferencial dermatosc&#243;pico habr&#237;a que hacerlo con lesiones solitarias con tonalidad amarillenta&#44; como el xantogranuloma juvenil&#44; el nevus organoide o nevus seb&#225;ceo&#44; el dermatofibroma xantomizado y el reticulohistiocitoma solitario<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9&#8211;11</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro caso se trata de una lesi&#243;n de gran tama&#241;o&#44; morfolog&#237;a irregular y estructuras dermatosc&#243;picas similares a las descritas en el XGJ o el reticulohistiocitoma solitario&#44; aunque m&#225;s abigarradas&#44; con una zona central rojo-lechosa&#44; m&#250;ltiples &#171;nubes&#187; amarillentas rodeadas de grandes vasos arboriformes y una zona perif&#233;rica eritemo-anaranjada&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la ERD cut&#225;nea es una entidad infrecuente&#44; que carece de caracter&#237;sticas cl&#237;nicas espec&#237;ficas&#46; Debemos sospecharla cuando nos encontremos un infiltrado de histiocitos xantomizados&#44; especialmente si presentan linfocitos intactos en su interior&#46; La dermatoscopia puede ser &#250;til para orientar el dif&#237;cil diagn&#243;stico diferencial de esta entidad&#44; sobre todo ante la presencia de estructuras amarillentas como las presentes en nuestro caso&#46;</p></span>"
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Vol. 103. Núm. 5.
Páginas 446-448 (junio 2012)
Vol. 103. Núm. 5.
Páginas 446-448 (junio 2012)
Carta científico-clínica
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Características dermatoscópicas de la enfermedad de Rosai-Dorfman cutánea
Dermoscopic Features of Cutaneous Rosai-Dorfman Disease
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J.A. Avilés-Izquierdoa,
Autor para correspondencia
jaavilesizquierdo@gmail.com

Autor para correspondencia.
, V. Parra Blancob, F. Alfageme Roldána
a Servicio de Dermatología, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital General Universitario Gregorio Marañón’, Madrid, España
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Sr. Director:

La enfermedad de Rosai-Dorfman (ERD) es un cuadro proliferativo histiocítico benigno, de carácter idiopático, que se manifiesta habitualmente como linfoadenopatías asintomáticas de gran tamaño. Los casos de ERD exclusivamente cutáneos descritos son infrecuentes. Presentamos un caso clínico y describimos las características dermatoscópicas de esta entidad.

Varón de 29 años, sin antecedentes médico-quirúrgicos de interés que consultó por una lesión localizada en la región pectoral izquierda, de varios años de evolución y crecimiento progresivo. Aportaba un informe de una biopsia realizada fuera de nuestro centro, con el diagnóstico de xantogranuloma atípico.

En la exploración física presentaba una placa infiltrada, de superficie heterogénea, bien delimitada, de 4,5×4cm de ejes mayores, de color eritemato-anaranjado, con una zona central blanquecina y múltiples estructuras amarillentas en la periferia (fig. 1).

Figura 1.

Placa amarillo-anaranjada en región pectoral izquierda.

(0.22MB).

La imagen dermatoscópica mostraba un área rojo-lechosa en la parte central, mientras que en la parte externa de la lesión se apreciaban múltiples áreas homogéneas de color amarillento de tamaño variable y bordes irregulares, rodeadas de vasos telangiectásicos de gran tamaño, sobre un fondo de color rojo-anaranjado (fig. 2). Dado el crecimiento progresivo de la lesión y las molestias que le ocasionaba al paciente, se decidió la extirpación radical de la lesión.

Figura 2.

Imagen dermatoscópica con áreas homogéneas de color amarillento, rodeadas de vasos telangiectásicos de gran tamaño, sobre un fondo de color rojo-anaranjado.

(0.13MB).

Histológicamente se observó una proliferación dérmica mal delimitada de histiocitos de gran tamaño, que crecía en profundidad hasta llegar a las proximidades del tejido adiposo subcutáneo. Dichos histiocitos presentaban citoplasmas eosinófilos amplios y vacuolados, y núcleos redondos y homogéneos. Algunos de estos histiocitos contenían linfocitos intactos en su interior (fig. 3). Junto con los histiocitos se observó la presencia de un abundante infiltrado inflamatorio, constituido en su mayor parte por células plasmáticas, con linfocitos, células gigantes multinucleadas e histiocitos xantomizados de núcleos pequeños. Se apreciaba un estroma fibroso prominente de patrón estoriforme ampliamente vascularizado. Las tinciones inmunohistoquímicas fueron positivas para S-100 y CD68, y negativas para CD1a. La presencia de emperipolesis y el perfil inmunohistoquímico sugirieron el diagnóstico de una forma cutánea de enfermedad de Rosai-Dorfman. El estudio de extensión del paciente no mostró alteraciones hematológicas ni presencia de adenopatías o alteraciones en otros órganos.

Figura 3.

Detalle histológico donde se observan histiocitos de citoplasmas eosinófilos y vacuolados y núcleos redondos y homogéneos. Algunos de estos histiocitos contenían linfocitos intactos en su interior (emperipolesis) (hematoxilina-eosina x400).

(0.29MB).

La ERD o linfadenopatía masiva con histiocitosis sinusal es una proliferación histiocítica en la que aproximadamente el 40% de los pacientes tienen afectación extranodal, siendo la piel el órgano más frecuentemente afecto1,2. Las formas puramente cutáneas de ERD son infrecuentes. Las lesiones cutáneas son inespecíficas y pueden ser solitarias o múltiples, de diferente tamaño y morfología. Pueden localizarse en cualquier región anatómica y su diagnóstico diferencial clínico es amplio, incluyendo paniculitis, vasculitis, acné vulgaris, hidradenitis supurativa, granuloma anular, sarcoidosis, además de otras histiocitosis3. Kong et al. propusieron una clasificación morfológica basada en las características morfológicas de 39 lesiones, siendo la forma «pápulo-nodular» la más frecuente (casi el 80%), seguida de la forma en «placa infiltrada» (12,5%) y la «tumoral» (7,7%)4. Los hallazgos histológicos de las lesiones cutáneas son similares a los encontrados en los tejidos linfáticos. El hallazgo principal es un denso infiltrado de histiocitos de gran tamaño de citoplasma amplio y pálido, con núcleos redondeados, que contienen en su citoplasma leucocitos intactos, habitualmente linfocitos, fenómeno denominado linfofagocitosis o emperipolesis. Típicamente estos histiocitos son positivos para S-100, negativos para CD1a, y con positividad variable para CD68. El perfil inmunohistoquímico es fundamental para el diagnóstico histológico, ya que la presencia variable de fibrosis, proliferación vascular, agregados linfoides, células espumosas o células gigantes multinucleadas de tipo Touton pueden confundirnos con otros procesos histiocíticos, especialmente con el xantogranuloma juvenil.

Las características dermatoscópicas de la ERD descritas en la literatura son escasas5,6. Rodríguez Blanco et al. describen un caso de ERD localizado en la planta, caracterizado por presentar estructuras ovoideas «algodonosas» sobre un fondo eritematoso. Nuestro caso, en cambio, presenta unas características dermatoscópicas similares a las descritas en el xantogranuloma juvenil (XGJ), caracterizado por un área central homogénea de coloración amarillo-anaranjada, con una zona periférica ligeramente más eritematosa. Esto es lo que se ha denominado «signo del sol poniente»7. La presencia de glóbulos amarillentos en forma de «nubes» se consideran un indicativo de histiocitos xantomizados en dermis superficial8. También se ha descrito la presencia de vasos en coma9, telangiectasias arboriformes10 y proyecciones lineales blanquecinas, sobre todo en estadios avanzados del XGJ. El diagnóstico diferencial dermatoscópico habría que hacerlo con lesiones solitarias con tonalidad amarillenta, como el xantogranuloma juvenil, el nevus organoide o nevus sebáceo, el dermatofibroma xantomizado y el reticulohistiocitoma solitario9–11.

Nuestro caso se trata de una lesión de gran tamaño, morfología irregular y estructuras dermatoscópicas similares a las descritas en el XGJ o el reticulohistiocitoma solitario, aunque más abigarradas, con una zona central rojo-lechosa, múltiples «nubes» amarillentas rodeadas de grandes vasos arboriformes y una zona periférica eritemo-anaranjada.

En conclusión, la ERD cutánea es una entidad infrecuente, que carece de características clínicas específicas. Debemos sospecharla cuando nos encontremos un infiltrado de histiocitos xantomizados, especialmente si presentan linfocitos intactos en su interior. La dermatoscopia puede ser útil para orientar el difícil diagnóstico diferencial de esta entidad, sobre todo ante la presencia de estructuras amarillentas como las presentes en nuestro caso.

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