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fen&#243;meno de Raynaud y episodios recortados de artritis de articulaciones metacarpofal&#225;ngicas&#44; epiescleritis y aftas orales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaban&#44; adem&#225;s de una livedo reticularis&#44; placas cicatriciales atr&#243;ficas regiones pretibiales y una &#250;lcera de aproximadamente 5-6 cm de di&#225;metro mayor&#44; bordes serpinginosos y sobreele-vados y centro de aspecto hemorr&#225;gico en cara interna de un tercio inferior de pierna izquierda &#40;Fig&#46; 1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n12-13022514fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 1&#46;--&#218;lcera de bordes serpinginosos y centro hemorr&#225;gico en cara interna de un tercio inferior de pierna&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la anal&#237;tica practicada detectamos anemia microc&#237;tica&#44; un aumento de la VSG y de la prote&#237;na C reactiva&#44; disminuci&#243;n de la fracci&#243;n hemol&#237;tica del complemento&#44; aumento de &#945;-1-globulinas y &#223;-globulinas&#44; anticuerpos antic&#233;lulas parietales de 1&#47;640 y ANA&#43; a t&#237;tulo de 1&#47;160&#46; El resto de los estudios complementarios fueron normales o negativos&#58; bioqu&#237;mica&#44; hemostasia&#44; inmunoglobulinas&#44; FR&#44; anticuerpos&#58; anti-Ro&#44; anti-DNA&#44; anti-Sm&#44; anti-Scl 70&#44; anticardiolipina&#44; antimicrosomales y antitiroglobulina&#44; crioglobulinas&#44; anticoagulante l&#250;pico&#44; coombs directo e indirecto&#44; estudio de poblaciones linfocitarias&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax y electrocardiograma&#46; La exploraci&#243;n oftalmol&#243;gica detect&#243; inyecci&#243;n periquer&#225;tica que se catalog&#243; de uve&#237;tis anterior&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La biopsia de la &#250;lcera demostr&#243; una necrosis de la dermis con un denso infiltrado neutrof&#237;lico difuso con linfocitos&#44; c&#233;lulas plasm&#225;ticas e histiocitos que se extend&#237;an hasta el pan&#237;culo adiposo&#46; Estos hallagos fueron compatibles con PG&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tres meses despu&#233;s la paciente comenz&#243; con inflamaci&#243;n en dorso nasal y pabellones auriculares &#40;que respetaba l&#243;bulos&#41; &#40;Fig&#46; 2&#41;&#44; artritis de articulaciones metacarpofal&#225;ngicas&#44; rodillas y codos&#44; aftas orales y genitales y sensaci&#243;n de v&#233;rtigo&#46; El cuadro fue compatible cl&#237;nicamente con PR&#44; por lo que no realizamos biopsia&#46; Se inici&#243; tratamiento t&#243;pico de las &#250;lceras con cromoglicato dis&#243;dico al 4&#37; y sist&#233;mico con ciclosporina A &#40;3 mg&#47;kg&#47;d&#41;&#44; con cierre completo de la &#250;lcera en 13 semanas y mejor&#237;a significativa del resto de la cl&#237;nica&#44; que se mantiene tras 1 a&#241;o de terapia inmunosupresora a la misma dosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n12-13022514fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 2&#46;--Eritema y edema de pabell&#243;n auricular que respeta l&#243;bulo&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">El PG y la PR son dos procesos de probable origen autoinmune que se asocian con frecuencia a una gran variedad de enfermedades sist&#233;micas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La PG es una dermatosis ulcerativa poco frecuente&#44; de curso t&#243;rpido que se caracteriza por la aparici&#243;n de &#250;lceras muy dolorosas&#44; sobre todo a nivel de las extremidades inferiores&#44; aunque pueden desarrollarse tambi&#233;n en zonas de trauma o tras procedimientos quir&#250;rgicos &#40;10&#41;&#46; La PG se relaciona con enfermedad inflamatoria intestinal&#44; artritis &#40;artritis reumatoide&#44; poliartritis seronegativa&#44; artritis col&#237;tica&#41;&#44; alteraciones hematol&#243;gicas &#40;s&#237;ndromes mieloproliferativos&#44; paraproteinemias&#41;&#44; enfermedades tiroideas &#40;tiroiditis de Hashimoto&#44; bocio normotiroideo&#44; hipertiroidimo&#44; hipotiroidismo&#41;&#44; acn&#233; n&#243;dulo-qu&#237;stico o dermatosis pustulosa subc&#243;rnea &#40;1&#44; 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por su parte&#44; la PR es una enfermedad inflamatoria infrecuente que cursa con inflamaci&#243;n del tejido cartilaginoso y posterior destrucci&#243;n del mismo &#40;3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Cl&#237;nicamente se manifiesta por episodios recortados de inflamaci&#243;n de los cart&#237;lagos auricular y nasal&#44; que con el tiempo producen una deformidad de los mismos&#44; con orejas en coliflor y nariz en silla de montar&#46; La condritis auricular suele ser bilateral y respeta l&#243;bulos&#46; La PR puede acompa&#241;arse de afectaci&#243;n articular&#44; ocular &#40;queratitis&#44; uve&#237;tis&#44; conjuntivitis&#44; escleritis&#47;epiescleritis&#41;&#44; respiratoria &#40;tos seca&#44; disfon&#237;a&#44; disnea&#44; obstrucci&#243;n&#41;&#44; auricular &#40;v&#233;rtigo&#44; ac&#250;fenos&#44; sordera&#41;&#44; cardiovascular &#40;insuficiencia valvular a&#243;rtica&#44; pericarditis&#44; isquemia card&#237;aca&#44; aneurismas de grandes vasos&#44; flebitis y fen&#243;meno de Raynaud&#41;&#44; renal y cutaneomucosa &#40;livedo reticularis&#44; eritema nudoso&#44; urticaria&#47;angioedema&#44; eritema polimorfo&#44; p&#250;rpura&#44; aftas orales&#41;&#46; La PR se asocia hasta en un 30&#37; de los casos con otras enfermedades sist&#233;micas como artritis reumatoide&#44; lupus eritematoso sist&#233;mico&#44; s&#237;ndrome de Sj&#246;gren&#44; enfermedad de Beh&#231;et &#40;formando parte del s&#237;ndrome Magic&#58; &#250;lceras orales y genitales con inflamaci&#243;n del cart&#237;lago&#41;&#44; esclerosis sist&#233;mica&#44; Reiter&#47;artritis psori&#225;sica&#44; s&#237;ndrome de Raynaud&#44; enfermedades tiroideas&#44; colitis ulcerosa&#44; glomerulonefritis&#44; anemia perniciosa&#44; procesos mieloproliferativos &#40;s&#237;ndrome mielodispl&#225;sico&#41;&#44; sinusitis&#47; mastoiditis o diabetes mellitus &#40;3-7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La asociaci&#243;n de cada uno de estos procesos con otras enfermedades inmunol&#243;gicas &#40;muchas de ellas compartidas&#41; parecen apoyar el origen autoinmune de ambos procesos&#46; Como sabemos&#44; la funci&#243;n del sistema inmune y de la inflamaci&#243;n es proteger al individuo contra organismos invasores &#40;bacterias&#44; virus&#44; par&#225;sitos&#44; hongos&#41; e injurias qu&#237;micas o mec&#225;nicas&#46; Estas respuestas inflamatorias dirigidas a destruir determinados organismos invasores o inapropiadas reacciones inmunol&#243;gicas frente a un tejido u &#243;rgano diana podr&#237;an conducir a la destrucci&#243;n de otros tejidos del hu&#233;sped&#44; precipitando el desarrollo del proceso o los procesos de enfermedad &#40;9&#41;&#46; En nuestro caso&#44; la alteraci&#243;n del sistema inmunol&#243;gico y de los procesos de inflamaci&#243;n explicar&#237;an la coexistencia de PG y PR en el mismo paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento del PG no difiere mucho del de la PR&#46; En ambos procesos est&#225;n indicados los AINE&#44; la dapsona&#44; los corticoides sist&#233;micos y los agentes inmunosupresores como ciclofosfamida&#44; azatioprina o ciclosporina A &#40;1&#44; 11&#41;&#46; En el caso que nos ocupa nos decidimos por la ciclosporina A para tratar la PG y la PR ante la escasa respuesta obtenida con terapias previas&#46; Desde hace 1 a&#241;o la paciente se encuentra con ciclosporina &#40;3 mg&#47;kg&#47;d&#41; y totalmente asintom&#225;tica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Finalmente destacar la necesidad de estudiar exhaustivamente a los pacientes con PG y PR para descartar tanto las enfermedades que cl&#225;sicamente se asocian con ambos procesos como aquellas otras que se asocian de forma espor&#225;dica&#44; como ocurre en nuestro caso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso de PR asociado a PG en el que el diagn&#243;stico de la PR fue posterior al de PG &#40;aunque la paciente presentaba signos y s&#237;ntomas de PR desde los 11 a&#241;os&#41; y destacamos la rareza de esta asociaci&#243;n&#44; hecho que viene confirmado porque hasta donde tenemos conocimiento s&#243;lo existen dos casos en la literatura que recojan en el mismo paciente ambas entidades &#40;8&#44; 9&#41;&#46;</p>"
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Vol. 92. Núm. 12.
Páginas 596-598 (diciembre 2001)
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Piodermia gangrenosa asociada a policondritis recidivante
Pyoderma gangrenosum associated to relapsing polichondritis.
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M. Moreno Presmanesa, S. Aparicio Fernándeza, I. Rodríguez Nevadoa, Y. Hilara Sáncheza, E. Muñoz Zatoa, A. Harto Castañoa, R. Moreno Izquierdoa
a Servicio de Dermatología Hospital Ramón y Caja. Madrid.
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Figuras (2)
La piodermia gangrenosa y la policondritis recidivante son enfermedades infrecuentes de etiología desconocida a menudo asociadas con procesos autoinmunes. Presentamos el caso de una mujer de 28 años con piodermia gangrenosa y policondritis recidivante que fue tratada con ciclosporina A, mejorando gradualmente los síntomas de ambas entidades. Hasta donde tenemos conocimiento éste es el tercer caso publicado de esta asociación.
Palabras clave:
Policondritis recidivante
Piodermia gangrenosa
Pyoderma gangrenosum and relapsing polychondritis are uncommon diseases, often associated with autoimmune disorders. We report the case of a 28-year-old woman with pyoderma gangrenosum and relapsing polychondritis. The patient was treated with cyclosporine A, and her symptoms gradually improved. To our knowledge, this is the third case reported in the literature of such an association.
Keywords:
Relapsing polychondritis
Pyoderma gangrenosum
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INTRODUCCIÓN

La piodermia gangrenosa son dos procesos de probable naturaleza autoinmune que se asocian sistémicas, muchas de ellas comunes (1-7).

Presentamos un caso de PG asociado a PR y destacamos la rareza de dicha asociación, hecho que viene confirmado porque hasta donde tenemos conocimiento sólo existen dos casos en la literatura que recojan en el mismo paciente ambos procesos (8, 9).

DESCRIPCIÓN DEL CASO

Presentamos el caso de una mujer de 28 años ingresada en nuestros Servicio por úlceras en las piernas de 4 años de evolución que habían sido diagnosticadas de PG. Hasta entonces había recibido tratamiento sistémico con corticoides, dapsona, metotrexato y ciclofosfamida, con respuesta parcial.

Como antecedentes personales presentaba desde los 11 años livedo reticularis en miembros inferiores, fenómeno de Raynaud y episodios recortados de artritis de articulaciones metacarpofalángicas, epiescleritis y aftas orales.

En la exploración física se observaban, además de una livedo reticularis, placas cicatriciales atróficas regiones pretibiales y una úlcera de aproximadamente 5-6 cm de diámetro mayor, bordes serpinginosos y sobreele-vados y centro de aspecto hemorrágico en cara interna de un tercio inferior de pierna izquierda (Fig. 1).

FIG. 1.--Úlcera de bordes serpinginosos y centro hemorrágico en cara interna de un tercio inferior de pierna.

En la analítica practicada detectamos anemia microcítica, un aumento de la VSG y de la proteína C reactiva, disminución de la fracción hemolítica del complemento, aumento de α-1-globulinas y ß-globulinas, anticuerpos anticélulas parietales de 1/640 y ANA+ a título de 1/160. El resto de los estudios complementarios fueron normales o negativos: bioquímica, hemostasia, inmunoglobulinas, FR, anticuerpos: anti-Ro, anti-DNA, anti-Sm, anti-Scl 70, anticardiolipina, antimicrosomales y antitiroglobulina, crioglobulinas, anticoagulante lúpico, coombs directo e indirecto, estudio de poblaciones linfocitarias, radiografía de tórax y electrocardiograma. La exploración oftalmológica detectó inyección periquerática que se catalogó de uveítis anterior.

La biopsia de la úlcera demostró una necrosis de la dermis con un denso infiltrado neutrofílico difuso con linfocitos, células plasmáticas e histiocitos que se extendían hasta el panículo adiposo. Estos hallagos fueron compatibles con PG.

Tres meses después la paciente comenzó con inflamación en dorso nasal y pabellones auriculares (que respetaba lóbulos) (Fig. 2), artritis de articulaciones metacarpofalángicas, rodillas y codos, aftas orales y genitales y sensación de vértigo. El cuadro fue compatible clínicamente con PR, por lo que no realizamos biopsia. Se inició tratamiento tópico de las úlceras con cromoglicato disódico al 4% y sistémico con ciclosporina A (3 mg/kg/d), con cierre completo de la úlcera en 13 semanas y mejoría significativa del resto de la clínica, que se mantiene tras 1 año de terapia inmunosupresora a la misma dosis.

FIG. 2.--Eritema y edema de pabellón auricular que respeta lóbulo.

DISCUSIÓN

El PG y la PR son dos procesos de probable origen autoinmune que se asocian con frecuencia a una gran variedad de enfermedades sistémicas.

La PG es una dermatosis ulcerativa poco frecuente, de curso tórpido que se caracteriza por la aparición de úlceras muy dolorosas, sobre todo a nivel de las extremidades inferiores, aunque pueden desarrollarse también en zonas de trauma o tras procedimientos quirúrgicos (10). La PG se relaciona con enfermedad inflamatoria intestinal, artritis (artritis reumatoide, poliartritis seronegativa, artritis colítica), alteraciones hematológicas (síndromes mieloproliferativos, paraproteinemias), enfermedades tiroideas (tiroiditis de Hashimoto, bocio normotiroideo, hipertiroidimo, hipotiroidismo), acné nódulo-quístico o dermatosis pustulosa subcórnea (1, 2).

Por su parte, la PR es una enfermedad inflamatoria infrecuente que cursa con inflamación del tejido cartilaginoso y posterior destrucción del mismo (3).

Clínicamente se manifiesta por episodios recortados de inflamación de los cartílagos auricular y nasal, que con el tiempo producen una deformidad de los mismos, con orejas en coliflor y nariz en silla de montar. La condritis auricular suele ser bilateral y respeta lóbulos. La PR puede acompañarse de afectación articular, ocular (queratitis, uveítis, conjuntivitis, escleritis/epiescleritis), respiratoria (tos seca, disfonía, disnea, obstrucción), auricular (vértigo, acúfenos, sordera), cardiovascular (insuficiencia valvular aórtica, pericarditis, isquemia cardíaca, aneurismas de grandes vasos, flebitis y fenómeno de Raynaud), renal y cutaneomucosa (livedo reticularis, eritema nudoso, urticaria/angioedema, eritema polimorfo, púrpura, aftas orales). La PR se asocia hasta en un 30% de los casos con otras enfermedades sistémicas como artritis reumatoide, lupus eritematoso sistémico, síndrome de Sjögren, enfermedad de Behçet (formando parte del síndrome Magic: úlceras orales y genitales con inflamación del cartílago), esclerosis sistémica, Reiter/artritis psoriásica, síndrome de Raynaud, enfermedades tiroideas, colitis ulcerosa, glomerulonefritis, anemia perniciosa, procesos mieloproliferativos (síndrome mielodisplásico), sinusitis/ mastoiditis o diabetes mellitus (3-7).

La asociación de cada uno de estos procesos con otras enfermedades inmunológicas (muchas de ellas compartidas) parecen apoyar el origen autoinmune de ambos procesos. Como sabemos, la función del sistema inmune y de la inflamación es proteger al individuo contra organismos invasores (bacterias, virus, parásitos, hongos) e injurias químicas o mecánicas. Estas respuestas inflamatorias dirigidas a destruir determinados organismos invasores o inapropiadas reacciones inmunológicas frente a un tejido u órgano diana podrían conducir a la destrucción de otros tejidos del huésped, precipitando el desarrollo del proceso o los procesos de enfermedad (9). En nuestro caso, la alteración del sistema inmunológico y de los procesos de inflamación explicarían la coexistencia de PG y PR en el mismo paciente.

El tratamiento del PG no difiere mucho del de la PR. En ambos procesos están indicados los AINE, la dapsona, los corticoides sistémicos y los agentes inmunosupresores como ciclofosfamida, azatioprina o ciclosporina A (1, 11). En el caso que nos ocupa nos decidimos por la ciclosporina A para tratar la PG y la PR ante la escasa respuesta obtenida con terapias previas. Desde hace 1 año la paciente se encuentra con ciclosporina (3 mg/kg/d) y totalmente asintomática.

Finalmente destacar la necesidad de estudiar exhaustivamente a los pacientes con PG y PR para descartar tanto las enfermedades que clásicamente se asocian con ambos procesos como aquellas otras que se asocian de forma esporádica, como ocurre en nuestro caso.

Presentamos un caso de PR asociado a PG en el que el diagnóstico de la PR fue posterior al de PG (aunque la paciente presentaba signos y síntomas de PR desde los 11 años) y destacamos la rareza de esta asociación, hecho que viene confirmado porque hasta donde tenemos conocimiento sólo existen dos casos en la literatura que recojan en el mismo paciente ambas entidades (8, 9).

Bibliograf¿a
[1]
Pioderma gangrenoso, hipotiroidismo primario, artritis seronegativa y acné conglobata. Actas Dermosifiliogr 1989;4:195-8.
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Pioderma gangrenoso asociado a dermatosis pustulosa subcórnea (enfermedad de Sneddon-Wilkinson). Med Cutan Ibero Lat Am 1989; 17:105-9.
[3]
Relapsing polychondritis: prospective study of 23 pa-tients and review of the literature. Medicine 1976; 55: 193-215.
[4]
Policondritis recidivante: a propósito de siete casos. Actas Dermosifiliogr 1991;82:817-23.
[5]
Chronditis in systemic lupus erythematosus: silent symmetric osteonecrosis. Am J Med 1979;67:83-8.
[6]
Classical rheumatoid arthri-tis associated with nondeforming relapsing polychondritis. J Rheumatol. 1987;14:367-8.
[7]
The Magic syndrome (mouth and genital ulcers with inflamed cartilage). Arch Dermatol 1990;126:940-4.
[8]
T helper-suppressor cell imbalance in pyoderma gangrenosum, with relapsing polychondritis and corneal keratolysis. Am J Clin Pathol 1983;80:396-9.
[9]
Rheumatoid arthritis, relapsing polychondritis, and pyoderma gangrenosum envolving into non-Hodkin's lymphoma. J Am Osteopath Assoc 1993;93:240-8.
[10]
Pyoderma gangrenosum of the breast treated with low-dose cyclosporin A. Clin Exp Dermatol 1997;22:92-5.
[11]
Miscellaneous disorders of bone, cartilage, and synovium. En: Maddison PJ, Isenberg DA, Woo P, Glass DN, eds. Oxford textbook of rheumatology. Oxford: University Press; 1993. p. 1038-42.
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