Mujer de 59 años, con lupus eritematoso sistémico en tratamiento con metotrexato 15mg/semana, hidroxicloroquina 400mg/día, trimetoprim/sulfametoxazol 160/800mg 3 días a la semana, acenocumarol, prednisona y adalimumab 40mg/sc quincenal. La paciente presentó un empeoramiento del estado general de una semana de evolución asociando poliartritis de carpos y rodillas. En la exploración física se apreciaba un engrosamiento del dorso de la lengua, úlceras múltiples en el paladar, así como lesiones eritematovioláceas papulosas en los dedos de las manos y las palmas. Se decidió ingreso. En una biopsia gástrica realizada semanas antes del mismo se evidenció la existencia de inclusiones intracelulares indicativas de leishmania. En la biopsia de mucosa oral también se observaron microorganismos compatibles con leishmania. Se inició tratamiento empírico con anfotericina a 1mg/kg/día los días 1-5, 10, 17, 24, 31 y 38, se suspendió adalimumab y se aumentó la prednisona a 20mg/día. La evolución posterior fue favorable.

Varón de 62 años, trasplantado hepático, con antecedentes de insuficiencia renal crónica, gota y EPOC. Estaba en tratamiento con micofenolato, tiotropio y alopurinol. Consultó por una lesión ulcerada en el labio superior de 2cm. Se realizó extirpación/biopsia de la lesión, cuya descripción anatomopatológica fue de lesión granulomatosa con microorganismos intracelulares concordantes con leishmania. Se inició tratamiento con antimoniato de meglumina IM a dosis de 20mg/kg/día durante 20 días, con una adecuada evolución y sin recidivas.

Mujer de 90 años con antecedentes de HTA, DM tipo 2, dislipidemia, insuficiencia cardíaca, obesidad y enfermedad de Parkinson. Presentaba una lesión papulosa de consistencia dura en el párpado inferior derecho con tumefacción leve de más de un año de evolución. Se realizó escisión de la lesión cutánea sobreelevada, que medía 1,5×1,5cm en superficie con fondo excavado que afectaba a la mucosa conjuntival. El estudio anatomopatológico confirmó el diagnóstico de LMC. No se realizaron estudios adicionales ni seguimiento, ya que el hallazgo fue incidental.

Varón de 60 años de edad, con antecedentes de artropatía psoriásica en tratamiento con adalimumab 40mg sc quincenal y metotrexato 12,5mg semanal. Presentaba desde hacía 3 meses lesiones papulonodulares en la región sublingual, asociadas a engrosamiento gingival y erosiones (fig. 1). Se realizó una biopsia de la mucosa en la que se observaba la presencia de microoganismos intracelulares compatibles con Leishmania. Se suspendió adalimumab y se inició tratamiento con anfotericina B liposomal a dosis de 3mg/kg/día durante 5 días (1-5), y luego los días 14 y 21, con una adecuada tolerancia y evolución favorable tras el tratamiento, remitiendo las lesiones cutaneomucosas.

Figura 1.

Lesiones en la base de la lengua, friables y con erosión.

(0.08MB).

En España la leishmaniasis es endémica en varias comunidades autónomas7. Se ha descrito un incremento en la incidencia en pacientes inmunodeprimidos8. El compromiso mucoso de la leishmaniasis es muy infrecuente en el viejo mundo9 y, por otro lado, la mayoría de los casos de LMC se han reportado en pacientes inmunodeprimidos8. La afectación mucocutánea de la leishmaniasis es debida en un 90% a L. braziliensis, la cual se encuentra casi exclusivamente en regiones de América del Sur; sin embargo, existe un incremento gradual de casos comunicados con lesiones mucosas causados por L. infantum y L. major1.

En nuestra revisión de casos se observó que los 4 pacientes con afectación de mucosas se encontraban inmunocomprometidos. Se puede inferir con ello que en los pacientes en los que se observen lesiones en diversas mucosas cuyo origen no se haya aclarado, es importante descartar la Leishmania. Los 4 pacientes con afectación en mucosa eran de origen español. En este sentido hay que señalar que este tipo de afectación (mucocutánea) es muy infrecuente en España y en el resto de Europa9. Aunque no se pudo tipificar el tipo de Leishmania, es muy poco probable que se trate del subtipo L. braziliensis por ser infrecuente en esta región.

En cuanto al tratamiento de la LMC, existe discrepancia ya que algunos casos han evolucionado de manera favorable con la resección de la lesión mientras otros autores recomiendan tratamiento sistémico por el riesgo de afectación visceral10,11. Dentro de las opciones terapéuticas tenemos: la administración de compuestos pentavalente antimoniales, pentamidina, anfotericina B, azoles, miltefosina. En el caso de pacientes con terapias inmunosupresoras, se debería intentar suspender el medicamento hasta la finalización del tratamiento10. Tampoco hay unanimidad en la reintroducción del fármaco inmunosupresor por riesgo de recaída, especialmente los anti-TNF-alfa10. En este sentido, la mayoría de los casos reportados en la literatura de pacientes tratados con anti-TNF-alfa vuelve a dicha terapia después de haber tratado de manera óptima la leishmaniasis10.

En conclusión, en áreas endémicas de leishmaniasis, y ante pacientes con estado de inmunosupresión en los que se objetiven lesiones en cualquier superficie mucosa, hay que considerar la Leishmania como agente causal.

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.