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un labio superior engrosado y de consistencia dura al tacto sin &#250;lceras asociadas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; No se palparon adenopat&#237;as locorregionales ni hepatoesplenomegalia&#46; No se observaron otras lesiones en la exploraci&#243;n cut&#225;neo-mucosa&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Histopatolog&#237;a</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ac&#250;mulos linfoides de predominio de c&#233;lulas plasm&#225;ticas de distribuci&#243;n periglandular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico fue positivo a CD20 y negativo para IgG e IgG4 mostrando componente monoclonal a cadenas lambda y negativo a kappa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Otras pruebas complementarias</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ex&#225;menes complementarios mostraron inicialmente un hemograma y una bioqu&#237;mica general normal&#46; La cuantificaci&#243;n de IgG lambda en suero segu&#237;a mostrando unos niveles elevados &#40;3&#44;20 g&#47;dL&#41;&#46; El estudio de autoinmunidad fue normal&#46; La punci&#243;n aspiraci&#243;n de m&#233;dula &#243;sea &#40;PAMO&#41; ofreci&#243; resultados dentro de la normalidad&#46; El primer PET-TC mostr&#243; focos de actividad metab&#243;lica leve-moderada con relaci&#243;n a adenopat&#237;as paratraqueales sugerente de patolog&#237;a benigna-inflamatoria&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">&#191;Cu&#225;l es el diagn&#243;stico&#63;</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Diagn&#243;stico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hiperplasia linfocitoide con plasmocitosis monoclonal IgG lambda&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Evoluci&#243;n y tratamiento</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tres meses m&#225;s tarde se repiti&#243; la PAMO&#44; la cual revel&#243; un incremento de c&#233;lulas plasm&#225;ticas &#40;2&#44;5&#37;&#41; y linfocitos B clonales con expresi&#243;n d&#233;bil y citoplasm&#225;tica de IgG lambda&#46; Un segundo PET-TC seis meses despu&#233;s y en comparaci&#243;n con im&#225;genes previas&#44; mostr&#243; hallazgos compatibles con adenopat&#237;as sugestivas de diseminaci&#243;n linfomatosa&#44; lo que concluy&#243; diagn&#243;stico probable de linfoma linfoplasmoc&#237;tico IgG lambda&#46; Se instaur&#243; tratamiento con ciclos de rituximab&#44; ciclofosfamida y dexametasona &#40;RCD&#41; con los que se obtuvo un descenso progresivo del componente monoclonal&#44; pero sin modificaci&#243;n de la afecci&#243;n labial&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Comentario</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La plasmocitosis monoclonal en biopsias de gl&#225;ndula salivar menor se observa en enfermedades autoinmunes&#44; como en el s&#237;ndrome de Sj&#246;gren&#44; as&#237; como tambi&#233;n en las formas iniciales de linfoma MALT o&#44; incluso&#44; en la gammapat&#237;a monoclonal de significado incierto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Como en el caso presentado&#44; la afectaci&#243;n labial y el concurso de las gl&#225;ndulas salivares menores pueden ser la primera manifestaci&#243;n de un linfoma con compromiso sist&#233;mico&#46; La transici&#243;n entre infiltrados linfoc&#237;ticos de caracter&#237;sticas aparentemente benignas y linfomas ocurre con cierta frecuencia y&#44; en ocasiones&#44; se atraviesan estadios intermedios de dif&#237;cil clasificaci&#243;n&#46; Por ello&#44; la caracterizaci&#243;n de proliferaciones clonales en localizaciones cl&#237;nicamente accesibles como el labio &#40;que en nuestro caso se manifest&#243; por un engrosamiento asintom&#225;tico progresivo&#41; deben ser evaluadas con cautela&#46; Es necesario descartar cl&#237;nicamente procesos como la queilitis granulomatosa del s&#237;ndrome de Melkersson-Roshental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y el s&#237;ndrome de Sj&#246;gren donde estas proliferaciones clonales han sido tambi&#233;n descritas&#44; as&#237; como la enfermedad relacionada con IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; que se descart&#243; en nuestra paciente&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde un punto de vista histol&#243;gico&#44; las caracter&#237;sticas que sugieren benignidad incluyen la arquitectura de los acinos preservada y la presencia de linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas de tama&#241;o peque&#241;o en las regiones interfoliculares pero con un patr&#243;n no difuso&#44; a diferencia los infiltrados linfoproliferativos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Finalmente&#44; la paciente fue diagnosticada con un linfoma linfoplasmoc&#237;tico IgG lambda&#46; La Organizaci&#243;n Mundial de la Salud en 2008<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> lo define como una neoplasia de linfocitos B compuesta por la coexistencia de poblaciones clonales de linfocitos B peque&#241;os&#44; linfoplasmocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46; Frecuentemente se asocia a un componente monoclonal IgM &#40;macroglobulinemia de Waldenstrom&#41; y menos del 5&#37; de los pacientes presentan una banda monoclonal IgG&#44; un hallazgo que s&#237; se observ&#243; en el caso descrito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiaci&#243;n</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este trabajo no ha recibido ning&#250;n tipo de financiaci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0050" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 112. Núm. 7.
Páginas 645-646 (julio - agosto 2021)
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CASOS PARA EL DIAGNÓSTICO
Open Access
Engrosamiento labial progresivo asintomático
Progressive Asymptomatic Thickening of a Lip
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R. Ruiz-Villaverde
Autor para correspondencia
ismenios@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, B. Rueda-Villafranca, M. Galvez-Moreno
Servicio de Dermatología. Hospital Universitario San Cecilio, Granada, España
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Historia clínica

Una mujer de 65 años con antecedentes personales de diabetes mellitus tipo II, dislipemia y espondiloartropatía seronegativa HLAB27+, sin alergias medicamentosas, fue remitida desde la consulta de Hematología por un engrosamiento labial progresivo y asintomático de varios meses de evolución. La paciente se encontraba en estudio por una anemia ferropénica moderada y una banda monoclonal IgG lambda, sin otros hallazgos en los estudios realizados hasta la fecha.

Exploración física

Se observó un labio superior engrosado y de consistencia dura al tacto sin úlceras asociadas (fig. 1). No se palparon adenopatías locorregionales ni hepatoesplenomegalia. No se observaron otras lesiones en la exploración cutáneo-mucosa.

Figura 1.

Engrosamiento simétrico de labio inferior.

(0.07MB).
Histopatología

Acúmulos linfoides de predominio de células plasmáticas de distribución periglandular (fig. 2). El estudio inmunohistoquímico fue positivo a CD20 y negativo para IgG e IgG4 mostrando componente monoclonal a cadenas lambda y negativo a kappa (fig. 3).

Figura 2.

Hematoxilina-eosina (HE), × 10.

(0.25MB).
Figura 3.

Inmunohistoquímica × 10. Izquierda: negatividad para cadenas kappa. Derecha: positividad para cadenas kappa.

(0.24MB).
Otras pruebas complementarias

Los exámenes complementarios mostraron inicialmente un hemograma y una bioquímica general normal. La cuantificación de IgG lambda en suero seguía mostrando unos niveles elevados (3,20 g/dL). El estudio de autoinmunidad fue normal. La punción aspiración de médula ósea (PAMO) ofreció resultados dentro de la normalidad. El primer PET-TC mostró focos de actividad metabólica leve-moderada con relación a adenopatías paratraqueales sugerente de patología benigna-inflamatoria.

¿Cuál es el diagnóstico?Diagnóstico

Hiperplasia linfocitoide con plasmocitosis monoclonal IgG lambda.

Evolución y tratamiento

Tres meses más tarde se repitió la PAMO, la cual reveló un incremento de células plasmáticas (2,5%) y linfocitos B clonales con expresión débil y citoplasmática de IgG lambda. Un segundo PET-TC seis meses después y en comparación con imágenes previas, mostró hallazgos compatibles con adenopatías sugestivas de diseminación linfomatosa, lo que concluyó diagnóstico probable de linfoma linfoplasmocítico IgG lambda. Se instauró tratamiento con ciclos de rituximab, ciclofosfamida y dexametasona (RCD) con los que se obtuvo un descenso progresivo del componente monoclonal, pero sin modificación de la afección labial.

Comentario

La plasmocitosis monoclonal en biopsias de glándula salivar menor se observa en enfermedades autoinmunes, como en el síndrome de Sjögren, así como también en las formas iniciales de linfoma MALT o, incluso, en la gammapatía monoclonal de significado incierto1. Como en el caso presentado, la afectación labial y el concurso de las glándulas salivares menores pueden ser la primera manifestación de un linfoma con compromiso sistémico. La transición entre infiltrados linfocíticos de características aparentemente benignas y linfomas ocurre con cierta frecuencia y, en ocasiones, se atraviesan estadios intermedios de difícil clasificación. Por ello, la caracterización de proliferaciones clonales en localizaciones clínicamente accesibles como el labio (que en nuestro caso se manifestó por un engrosamiento asintomático progresivo) deben ser evaluadas con cautela. Es necesario descartar clínicamente procesos como la queilitis granulomatosa del síndrome de Melkersson-Roshental2 y el síndrome de Sjögren donde estas proliferaciones clonales han sido también descritas, así como la enfermedad relacionada con IgG43, que se descartó en nuestra paciente.

Desde un punto de vista histológico, las características que sugieren benignidad incluyen la arquitectura de los acinos preservada y la presencia de linfocitos y células plasmáticas de tamaño pequeño en las regiones interfoliculares pero con un patrón no difuso, a diferencia los infiltrados linfoproliferativos4.

Finalmente, la paciente fue diagnosticada con un linfoma linfoplasmocítico IgG lambda. La Organización Mundial de la Salud en 20085 lo define como una neoplasia de linfocitos B compuesta por la coexistencia de poblaciones clonales de linfocitos B pequeños, linfoplasmocitos y células plasmáticas. Frecuentemente se asocia a un componente monoclonal IgM (macroglobulinemia de Waldenstrom) y menos del 5% de los pacientes presentan una banda monoclonal IgG, un hallazgo que sí se observó en el caso descrito6.

Financiación

Este trabajo no ha recibido ningún tipo de financiación.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Bibliografía
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