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Inicialmente&#44; dos a&#241;os despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#44; mostr&#243; un cuadro de frinoderma y ceguera nocturna por d&#233;ficit de vitamina A&#46; Posteriormente&#44; ocho a&#241;os despu&#233;s de la cirug&#237;a&#44; tuvo lesiones cut&#225;neas consistentes con el s&#237;ndrome de dermatosis-artritis asociado a intestino &#40;DAAI&#41;&#46;</p><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 40 a&#241;os de edad&#44; con antecedentes personales de obesidad m&#243;rbida por la que hab&#237;a sido intervenida quir&#250;rgicamente en mayo de 2000 mediante la t&#233;cnica de DBP&#46; Desde la intervenci&#243;n realizaba tratamiento con suplementos vitam&#237;nicos de forma irregular&#46; En septiembre de 2002&#44; estando la paciente embarazada a t&#233;rmino&#44; se nos solicita consulta por presentar desde hac&#237;a un mes un cuadro de ceguera nocturna y lesiones cut&#225;neas&#46; 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menores de 0&#44;02<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l &#40;valores normales entre 0&#44;3 y 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#41;&#46; Durante esos d&#237;as la paciente tuvo un parto normal del que naci&#243; una ni&#241;a sana&#44; pero con niveles indetectables de vitamina A&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de frinoderma por d&#233;ficit de vitamina A asociado a anemia y otras deficiencias vitam&#237;nicas se inici&#243; tratamiento sustitutivo de la madre con vitaminas A&#44; B6&#44; B12&#44; D&#44; &#225;cido f&#243;lico y sulfato ferroso&#46; Con ello se logr&#243; la recuperaci&#243;n de la visi&#243;n nocturna y la resoluci&#243;n de las lesiones cut&#225;neas&#46; Simult&#225;neamente se administr&#243; a la ni&#241;a vitamina A&#44; siendo su posterior desarrollo normal&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pasados seis a&#241;os&#44; m&#225;s tarde en abril de 2008&#44; la paciente acude de nuevo por presentar desde hac&#237;a una semana&#44; de forma bilateral y sim&#233;trica en la parte baja de abdomen&#44; nalgas&#44; ingles y miembros inferiores&#44; lesiones papulosas&#44; eritemato-viol&#225;ceas&#44; algunas con superficie excoriada o escamo-costrosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El cuadro cut&#225;neo se acompa&#241;aba de astenia&#44; anorexia y febr&#237;cula&#46; Los niveles de vitamina A se encontraban en el l&#237;mite de la normalidad&#46; La biopsia cut&#225;nea mostr&#243; en la dermis un infiltrado inflamatorio de distribuci&#243;n perivascular&#44; compuesto predominantemente por linfocitos y neutr&#243;filos&#44; algunos de ellos con fragmentaci&#243;n nuclear&#44; sin necrosis en la pared de los vasos&#46; Con el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de dermatosis-artritis asociado a intestino&#44; de intensidad leve&#44; se pautaron corticoides t&#243;picos y se reintervino quir&#250;rgicamente&#44; alargando el asa distal de la DBP&#44; con resoluci&#243;n de las lesiones&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las deficiencias de vitaminas liposolubles son un problema relativamente com&#250;n en los pacientes que han sufrido una DBP&#44; estim&#225;ndose una incidencia muy variable&#44; entre un 6 y un 69&#37; seg&#250;n los estudios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46; Nuestro caso ilustra como una ingesta irregular de suplementos vitam&#237;nicos en una persona intervenida de DBP&#44; y en particular si est&#225; embarazada&#44; puede tener consecuencias importantes&#46; La paciente mostraba niveles casi indetectables de vitamina A con las consiguientes lesiones caracter&#237;sticas de frinoderma y ceguera nocturna&#46; La administraci&#243;n por v&#237;a oral de vitamina A&#44; as&#237; como del resto de vitaminas deficientes y la correcci&#243;n de la anemia&#44; conllev&#243; la regresi&#243;n total de las lesiones cut&#225;neas y la recuperaci&#243;n de la visi&#243;n nocturna&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El DAAI es una entidad incluida en el grupo de enfermedades cut&#225;neas denominadas dermatosis neutrof&#237;licas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Se ha descrito en pacientes sometidos a cirug&#237;a de cortocircuito intestinal yeyuno-ileal por obesidad m&#243;rbida&#44; en relaci&#243;n con procedimientos quir&#250;rgicos que dejan un asa ciega y en la enfermedad inflamatoria intestinal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente se caracteriza por brotes de lesiones cut&#225;neas localizadas predominantemente en tronco y extremidades&#46; Estas comienzan como m&#225;culas eritematosas que progresan a p&#225;pulas&#44; p&#225;pulo-pustulas o p&#225;pulo-ves&#237;culas&#44; persisten entre 2 y 8 d&#237;as y recurren cada 4 a 6 semanas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;8</span></a>&#46; Generalmente se acompa&#241;an de un cuadro pseudogripal y poliarticular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1991 Cantatore et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> publicaron por primera vez la observaci&#243;n del DAAI en una paciente intervenida previamente de una DBP para tratamiento de su obesidad m&#243;rbida&#46; Posteriormente&#44; en 2004&#44; Slater et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> describieron un caso similar en una mujer de 47 a&#241;os que present&#243; artralgias y exantema cut&#225;neo 4 meses despu&#233;s de la intervenci&#243;n de DBP&#46; En nuestra paciente llama la atenci&#243;n el desarrollo tard&#237;o del DAAI&#44; ya que las lesiones cut&#225;neas se desarrollaron ocho a&#241;os despu&#233;s de la intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; aportamos un nuevo caso de cirug&#237;a mediante DBP para tratamiento de la obesidad m&#243;rbida que present&#243; como complicaciones dos tipos de lesiones cut&#225;neas con diferente mecanismo de producci&#243;n&#46; En primer lugar&#44; coincidiendo con el embarazo&#44; un cuadro de frinoderma por d&#233;ficit de vitamina A debido a la malabsorci&#243;n de l&#237;pidos y&#44; en segundo lugar&#44; un DAAI que cl&#225;sicamente se ha atribuido a la formaci&#243;n de inmunocomplejos circulantes producidos por el asa ciega de la derivaci&#243;n&#46; Aunque ambos procesos ya han sido descritos de forma aislada como complicaciones de la DBP&#44; en el caso que nosotros aportamos ocurrieron en la misma paciente y en un amplio intervalo de tiempo&#46;</p></span></span>"
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Vol. 101. Núm. 10.
Páginas 900-902 (diciembre 2010)
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
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Deficiencia de vitamina A y síndrome de dermatosis-artritis asociado a intestino secundario a derivación biliopancreática por obesidad
Vitamin A Deficiency and Bowel-Associated Dermatosis-Arthritis Syndrome secondary to Biliopancreatic Diversion for Obesity
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S. Gómez-Dieza,
Autor para correspondencia
sangodi@telefonica.net

Autor para correspondencia.
, A. Mas Vidala, T. Solerb, F. Vázquez-Lópeza, N. Pérez Olivaa
a Servicio de Dermatología, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, España
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Sr. Director:

La obesidad mórbida representa un problema de salud pública en el mundo desarrollado y es considerada la segunda causa prevenible de mortalidad después del tabaco. La derivación biliopancreática (DBP) es una técnica quirúrgica utilizada para el tratamiento de la obesidad. Consiste en una gastrectomía distal con reconstrucción en Y de Roux1,2. Este procedimiento permite una reducción del 75% del exceso de peso inicial, y un mantenimiento posterior, debido a la disminución en la absorción de grasas e hidratos de carbono2. Describimos el caso de una paciente intervenida de DBP que presentó dos tipos diferentes de lesiones cutáneas. Inicialmente, dos años después de la intervención, mostró un cuadro de frinoderma y ceguera nocturna por déficit de vitamina A. Posteriormente, ocho años después de la cirugía, tuvo lesiones cutáneas consistentes con el síndrome de dermatosis-artritis asociado a intestino (DAAI).

Caso clínico

Mujer de 40 años de edad, con antecedentes personales de obesidad mórbida por la que había sido intervenida quirúrgicamente en mayo de 2000 mediante la técnica de DBP. Desde la intervención realizaba tratamiento con suplementos vitamínicos de forma irregular. En septiembre de 2002, estando la paciente embarazada a término, se nos solicita consulta por presentar desde hacía un mes un cuadro de ceguera nocturna y lesiones cutáneas. A la exploración se observaban pápulas foliculares, eritematosas, muchas de ellas con hiperqueratosis central, diseminadas, aunque más acentuadas en parte alta de espalda y superficie de extensión de brazos y piernas (fig. 1).

Figura 1.

En piernas pápulas foliculares, eritematosas, con hiperqueratosis central.

(0.1MB).

El estudio histológico de las lesiones mostró dilatación del infundíbulo folicular y tapón queratósico central con restos celulares, perforación del epitelio del folículo e inflamación perifolicular asociada (fig. 2). Los análisis de sangre realizados mostraron como datos más relevantes anemia moderada, hipoproteinemia y déficit de hierro, ácido fólico, zinc y vitaminas A, B6, B12 y D. Los niveles de vitamina A eran casi indetectables, menores de 0,02mg/l (valores normales entre 0,3 y 1mg/l). Durante esos días la paciente tuvo un parto normal del que nació una niña sana, pero con niveles indetectables de vitamina A.

Figura 2.

Dilatación del infundíbulo folicular y tapón queratósico central (H-E×10).

(0.13MB).

Con el diagnóstico de frinoderma por déficit de vitamina A asociado a anemia y otras deficiencias vitamínicas se inició tratamiento sustitutivo de la madre con vitaminas A, B6, B12, D, ácido fólico y sulfato ferroso. Con ello se logró la recuperación de la visión nocturna y la resolución de las lesiones cutáneas. Simultáneamente se administró a la niña vitamina A, siendo su posterior desarrollo normal.

Pasados seis años, más tarde en abril de 2008, la paciente acude de nuevo por presentar desde hacía una semana, de forma bilateral y simétrica en la parte baja de abdomen, nalgas, ingles y miembros inferiores, lesiones papulosas, eritemato-violáceas, algunas con superficie excoriada o escamo-costrosa (fig. 3). El cuadro cutáneo se acompañaba de astenia, anorexia y febrícula. Los niveles de vitamina A se encontraban en el límite de la normalidad. La biopsia cutánea mostró en la dermis un infiltrado inflamatorio de distribución perivascular, compuesto predominantemente por linfocitos y neutrófilos, algunos de ellos con fragmentación nuclear, sin necrosis en la pared de los vasos. Con el diagnóstico de síndrome de dermatosis-artritis asociado a intestino, de intensidad leve, se pautaron corticoides tópicos y se reintervino quirúrgicamente, alargando el asa distal de la DBP, con resolución de las lesiones.

Figura 3.

Pápulas eritematosas, algunas con superficie excoriada o escamo-costrosa, localizadas en nalgas y muslos.

(0.1MB).

Las deficiencias de vitaminas liposolubles son un problema relativamente común en los pacientes que han sufrido una DBP, estimándose una incidencia muy variable, entre un 6 y un 69% según los estudios3,4. Nuestro caso ilustra como una ingesta irregular de suplementos vitamínicos en una persona intervenida de DBP, y en particular si está embarazada, puede tener consecuencias importantes. La paciente mostraba niveles casi indetectables de vitamina A con las consiguientes lesiones características de frinoderma y ceguera nocturna. La administración por vía oral de vitamina A, así como del resto de vitaminas deficientes y la corrección de la anemia, conllevó la regresión total de las lesiones cutáneas y la recuperación de la visión nocturna.

El DAAI es una entidad incluida en el grupo de enfermedades cutáneas denominadas dermatosis neutrofílicas5. Se ha descrito en pacientes sometidos a cirugía de cortocircuito intestinal yeyuno-ileal por obesidad mórbida, en relación con procedimientos quirúrgicos que dejan un asa ciega y en la enfermedad inflamatoria intestinal6. Clínicamente se caracteriza por brotes de lesiones cutáneas localizadas predominantemente en tronco y extremidades. Estas comienzan como máculas eritematosas que progresan a pápulas, pápulo-pustulas o pápulo-vesículas, persisten entre 2 y 8 días y recurren cada 4 a 6 semanas6–8. Generalmente se acompañan de un cuadro pseudogripal y poliarticular6,7.

En 1991 Cantatore et al9 publicaron por primera vez la observación del DAAI en una paciente intervenida previamente de una DBP para tratamiento de su obesidad mórbida. Posteriormente, en 2004, Slater et al10 describieron un caso similar en una mujer de 47 años que presentó artralgias y exantema cutáneo 4 meses después de la intervención de DBP. En nuestra paciente llama la atención el desarrollo tardío del DAAI, ya que las lesiones cutáneas se desarrollaron ocho años después de la intervención quirúrgica.

En conclusión, aportamos un nuevo caso de cirugía mediante DBP para tratamiento de la obesidad mórbida que presentó como complicaciones dos tipos de lesiones cutáneas con diferente mecanismo de producción. En primer lugar, coincidiendo con el embarazo, un cuadro de frinoderma por déficit de vitamina A debido a la malabsorción de lípidos y, en segundo lugar, un DAAI que clásicamente se ha atribuido a la formación de inmunocomplejos circulantes producidos por el asa ciega de la derivación. Aunque ambos procesos ya han sido descritos de forma aislada como complicaciones de la DBP, en el caso que nosotros aportamos ocurrieron en la misma paciente y en un amplio intervalo de tiempo.

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Actas Dermosifiliogr, 95 (2004), pp. 374-377
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[10]
G.H. Slater, P. Kerlin, P.R. Georghiou, G.A. Fielding.
Bowel-associated dermatosis-arthritis syndrome after biliopancreatic diversion.
Obes Surg, 14 (2004), pp. 133-135
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