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La paciente presentaba ANA positivos y el estudio de autoinmunidad de DM mostr&#243; &#250;nicamente positividad para el anticuerpo anti-SAE1&#8211;de <span class="elsevierStyleItalic">small ubiquitin-like modifier activating enzime&#8211;&#46;</span> Fue tratada con corticoides sist&#233;micos&#44; azatioprina y metotrexato&#44; control&#225;ndose la miositis&#44; pero no las lesiones cut&#225;neas&#44; que se fueron haciendo m&#225;s intensas&#44; llegando a producirse lesiones necr&#243;ticas en las regiones lumbar y gl&#250;tea&#46; En las mamograf&#237;as se observ&#243; un aumento de densidad focal retroareolar derecho dif&#237;cil de valorar&#44; que no se biopsi&#243; hasta que&#44; sobre este&#44; aparecieron microcalcificaciones 3 a&#241;os despu&#233;s del inicio de la DM&#46; Se diagnostic&#243; en este momento un carcinoma de mama ductal infiltrante grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii&#44;</span> que se trat&#243; con cirug&#237;a y quimioterapia&#44; obteniendo una remisi&#243;n completa&#46; Tras el tratamiento del c&#225;ncer de mama&#44; la paciente present&#243; una gran mejor&#237;a de la afectaci&#243;n cut&#225;nea&#44; y solo persistieron unas lesiones leves poiquilod&#233;rmicas en la cara y el tronco&#44; que no requirieron de tratamiento inmunosupresor&#46; Unos 4 a&#241;os despu&#233;s del diagn&#243;stico de DM&#44; comenz&#243; a presentar n&#243;dulos dolorosos e indurados&#44; algunos de ellos ulcerados&#44; empezando en el brazo&#44; en la zona de la cicatriz de la biopsia&#44; y luego en ambas regiones malares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; los antebrazos&#44; las piernas y la regi&#243;n gl&#250;tea&#46; En las pruebas radiogr&#225;ficas se confirm&#243; la presencia de calcio en dichas localizaciones&#46; Se realiz&#243; una TAC craneofacial&#44; en la que se observ&#243; un engrosamiento de partes blandas periorbitarias y calcificaciones en el tejido subcut&#225;neo de ambas regiones malares y en la regi&#243;n preauricular izquierda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; La ecograf&#237;a cut&#225;nea mostr&#243; un engrosamiento de la dermis y dep&#243;sitos hiperecoicos en el tejido celular subcut&#225;neo que produc&#237;an sombra ac&#250;stica posterior&#44; sin aumento de vascularizaci&#243;n con doppler &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Las pruebas de metabolismo fosfoc&#225;lcico fueron normales&#46; En ese momento la paciente se trat&#243; con diltiazem&#44; colchicina y &#225;cido alendr&#243;nico &#40;70<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;sem&#41;&#44; que consigui&#243; evitar la progresi&#243;n de la calcificaci&#243;n&#46; En el curso de su evoluci&#243;n ha presentado alg&#250;n nuevo brote de lesiones cut&#225;neas sin miositis&#44; que se han contralado bien con metotrexato y ciclos de inmunoglobulinas intravenosas&#46; La paciente se mantiene en remisi&#243;n completa del c&#225;ncer de mama y no se han detectado nuevas neoplasias&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La calcinosis cutis distr&#243;fica es una complicaci&#243;n relativamente frecuente de la DM juvenil&#46; Sin embargo&#44; es infrecuente en la DM del adulto &#40;45-75&#37; en ni&#241;os frente a 19-20&#37; en adultos&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Habitualmente aparece en pacientes que han presentado lesiones cut&#225;neas intensas de DM&#44; como en nuestro caso&#46; Su aparici&#243;n en DM paraneopl&#225;sica es extremadamente rara&#46; En una de las mayores series de DM paraneopl&#225;sica publicadas&#44; con 12 pacientes&#44; no hab&#237;a ninguno con calcinosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y solo hemos encontrado esta asociaci&#243;n en alg&#250;n caso aislado en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Seg&#250;n Callen y Wortmann<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; el curso de la DM paraneopl&#225;sica puede ser dependiente o no de la neoplasia subyacente&#44; aunque lo m&#225;s habitual es que s&#237; lo sea&#46; En el caso de nuestra paciente&#44; si bien la DM no desapareci&#243; por completo tras el tratamiento de su neoplasia de base&#44; la modificaci&#243;n de la intensidad del cuadro y la respuesta al tratamiento que tuvo lugar tras la remisi&#243;n de su c&#225;ncer de mama s&#237; parecen evidenciar que existe una relaci&#243;n entre la DM y la neoplasia&#44; que puede haber actuado como desencadenante sobre una persona predispuesta&#46; Por otra parte&#44; otro rasgo cl&#237;nico de la DM que se ha relacionado con asociaci&#243;n a neoplasia en la literatura es la necrosis cut&#225;nea como la que present&#243; nuestra paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La calcinosis cutis en DM suele localizarse en la zona proximal de los miembros&#44; los m&#250;sculos y las grandes articulaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Nuestra paciente&#44; a lo largo de su evoluci&#243;n&#44; ha desarrollado lesiones de calcinosis en las localizaciones t&#237;picas&#44; pero tambi&#233;n en la regi&#243;n facial&#46; En la literatura&#44; se han descrito casos aislados de calcinosis facial en el contexto de esclerodermia sist&#233;mica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#44; s&#237;ndrome antisintetasa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; acn&#233; inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y 5 casos de DM juvenil con calcinosis en la regi&#243;n cef&#225;lica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#44; pero no hemos encontrado casos de DM del adulto ni de DM paraneopl&#225;sica con esta localizaci&#243;n facial tan inusual&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El anticuerpo anti-SAE1 positivo se ha asociado a enfermedad cut&#225;nea severa y a una mayor frecuencia de neoplasia asociada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; Desconocemos si tiene alguna relaci&#243;n con el desarrollo de la calcinosis&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos el caso de una mujer con DM paraneopl&#225;sica que desarroll&#243; una calcinosis cutis distr&#243;fica en las zonas cl&#225;sicas y en la regi&#243;n facial&#44; una complicaci&#243;n excepcionalmente descrita en esta forma cl&#237;nica&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información de la revista
Vol. 109. Núm. 8.
Páginas 760-762 (octubre 2018)
Vol. 109. Núm. 8.
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
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Calcinosis cutis facial en una paciente con dermatomiositis paraneoplásica
Facial Calcinosis Cutis in a Woman with Paraneoplastic Dermatomyositis
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M. Herrero-Moyano
Autor para correspondencia
mariaherreromoyano@gmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Martínez-Mera, C. García-García, E. Dauden
Servicio de Dermatología, Hospital Universitario de La Princesa, Madrid, España
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Disponible módulo formativo: Volumen 109 - Número 8. Saber más
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Sra. Directora:

La calcinosis es una complicación infrecuente de la dermatomiositis (DM) del adulto y extremadamente rara en la DM paraneoplásica, que aparece fundamentalmente en las regiones de presión de las extremidades. La afectación de la región facial por la calcinosis es un hecho excepcionalmente descrito en la literatura1. Presentamos una paciente con DM paraneoplásica y calcinosis cutis afectando a la región facial.

Se trata de una mujer de 50 años en seguimiento por una DM diagnosticada hace 8 años, que presentaba lesiones cutáneas de DM extensas en la región facial, el tronco y las extremidades, junto con una afectación muscular de las cinturas escapular y pélvica demostrada por electromiografía y biopsia muscular. La paciente presentaba ANA positivos y el estudio de autoinmunidad de DM mostró únicamente positividad para el anticuerpo anti-SAE1–de small ubiquitin-like modifier activating enzime–. Fue tratada con corticoides sistémicos, azatioprina y metotrexato, controlándose la miositis, pero no las lesiones cutáneas, que se fueron haciendo más intensas, llegando a producirse lesiones necróticas en las regiones lumbar y glútea. En las mamografías se observó un aumento de densidad focal retroareolar derecho difícil de valorar, que no se biopsió hasta que, sobre este, aparecieron microcalcificaciones 3 años después del inicio de la DM. Se diagnosticó en este momento un carcinoma de mama ductal infiltrante grado iii, que se trató con cirugía y quimioterapia, obteniendo una remisión completa. Tras el tratamiento del cáncer de mama, la paciente presentó una gran mejoría de la afectación cutánea, y solo persistieron unas lesiones leves poiquilodérmicas en la cara y el tronco, que no requirieron de tratamiento inmunosupresor. Unos 4 años después del diagnóstico de DM, comenzó a presentar nódulos dolorosos e indurados, algunos de ellos ulcerados, empezando en el brazo, en la zona de la cicatriz de la biopsia, y luego en ambas regiones malares (fig. 1), los antebrazos, las piernas y la región glútea. En las pruebas radiográficas se confirmó la presencia de calcio en dichas localizaciones. Se realizó una TAC craneofacial, en la que se observó un engrosamiento de partes blandas periorbitarias y calcificaciones en el tejido subcutáneo de ambas regiones malares y en la región preauricular izquierda (fig. 2). La ecografía cutánea mostró un engrosamiento de la dermis y depósitos hiperecoicos en el tejido celular subcutáneo que producían sombra acústica posterior, sin aumento de vascularización con doppler (fig. 3). Las pruebas de metabolismo fosfocálcico fueron normales. En ese momento la paciente se trató con diltiazem, colchicina y ácido alendrónico (70mg/sem), que consiguió evitar la progresión de la calcificación. En el curso de su evolución ha presentado algún nuevo brote de lesiones cutáneas sin miositis, que se han contralado bien con metotrexato y ciclos de inmunoglobulinas intravenosas. La paciente se mantiene en remisión completa del cáncer de mama y no se han detectado nuevas neoplasias.

Figura 1.

Placa de consistencia pétrea y bordes bien delimitados, de unos 3cm de diámetro, en ambas regiones malares.

(0.08MB).
Figura 2.

Imagen de TAC donde se observan lesiones hiperintensas con densidad calcio (flechas amarillas) sobre ambas regiones malares, en un corte coronal y transversal.

(0.06MB).
Figura 3.

Imagen de la ecografía dermatológica (modo M, sonda 18MHz), donde se aprecian lesiones hiperecogénicas (flechas amarillas) con sombra acústica posterior en el tejido celular subcutáneo, compatibles con calcinosis.

(0.03MB).

La calcinosis cutis distrófica es una complicación relativamente frecuente de la DM juvenil. Sin embargo, es infrecuente en la DM del adulto (45-75% en niños frente a 19-20% en adultos)1. Habitualmente aparece en pacientes que han presentado lesiones cutáneas intensas de DM, como en nuestro caso. Su aparición en DM paraneoplásica es extremadamente rara. En una de las mayores series de DM paraneoplásica publicadas, con 12 pacientes, no había ninguno con calcinosis2 y solo hemos encontrado esta asociación en algún caso aislado en la literatura3.

Según Callen y Wortmann4, el curso de la DM paraneoplásica puede ser dependiente o no de la neoplasia subyacente, aunque lo más habitual es que sí lo sea. En el caso de nuestra paciente, si bien la DM no desapareció por completo tras el tratamiento de su neoplasia de base, la modificación de la intensidad del cuadro y la respuesta al tratamiento que tuvo lugar tras la remisión de su cáncer de mama sí parecen evidenciar que existe una relación entre la DM y la neoplasia, que puede haber actuado como desencadenante sobre una persona predispuesta. Por otra parte, otro rasgo clínico de la DM que se ha relacionado con asociación a neoplasia en la literatura es la necrosis cutánea como la que presentó nuestra paciente2.

La calcinosis cutis en DM suele localizarse en la zona proximal de los miembros, los músculos y las grandes articulaciones1. Nuestra paciente, a lo largo de su evolución, ha desarrollado lesiones de calcinosis en las localizaciones típicas, pero también en la región facial. En la literatura, se han descrito casos aislados de calcinosis facial en el contexto de esclerodermia sistémica5,6, síndrome antisintetasa7, acné inflamatorio8 y 5 casos de DM juvenil con calcinosis en la región cefálica1, pero no hemos encontrado casos de DM del adulto ni de DM paraneoplásica con esta localización facial tan inusual.

El anticuerpo anti-SAE1 positivo se ha asociado a enfermedad cutánea severa y a una mayor frecuencia de neoplasia asociada9,10. Desconocemos si tiene alguna relación con el desarrollo de la calcinosis.

En conclusión, presentamos el caso de una mujer con DM paraneoplásica que desarrolló una calcinosis cutis distrófica en las zonas clásicas y en la región facial, una complicación excepcionalmente descrita en esta forma clínica.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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