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principalmente la alopecia areata &#40;AA&#41;&#44; con la que a menudo se confunde<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En la literatura se han descrito distintas patolog&#237;as que coexisten en pacientes con ATC&#44; nosotros presentamos la asociaci&#243;n de ATC bilateral con un s&#237;ndrome polimalformativo&#46;</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 7 a&#241;os de edad&#44; con los antecedentes personales de cardiopat&#237;a cong&#233;nita tipo comunicaci&#243;n interventricular perimembranosa y comunicaci&#243;n interauricular sin repercusi&#243;n hemodin&#225;mica&#44; dilataci&#243;n pielocalicial renal izquierda&#44; hipospadia subcoronal&#44; huesos wormianos y bronquiolitis de repetici&#243;n&#44; remitido por la presencia de dos zonas de cuero cabelludo con pelo m&#225;s fino y claro&#44; que sus padres recordaban desde el nacimiento&#46; En ning&#250;n momento esa zona present&#243; una p&#233;rdida total de pelo&#44; y no se hab&#237;a obtenido respuesta alguna con el tratamiento con corticoides t&#243;picos&#46; Negaban antecedentes traum&#225;ticos y antecedentes familiares de procesos similares&#46;</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaron en las regiones temporales dos &#225;reas de morfolog&#237;a m&#225;s o menos oval&#44; bien delimitadas de unos 2 &#215; 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; cubiertas por un pelo de tipo velloso&#44; sin pelos pel&#225;dicos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#f0005">figs&#46; 1 y 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La pilotracci&#243;n fue negativa&#44; y la superficie de la piel subyacente de caracter&#237;sticas normales &#40;no exist&#237;a atrofia&#44; descamaci&#243;n&#44; p&#250;stulas foliculares ni cambios de coloraci&#243;n&#41;&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ATC&#44; pese a los pocos casos publicados&#44; no es una entidad infrecuente&#44; en alg&#250;n trabajo se encontr&#243; una frecuencia del 0&#44;11 &#37;&#46; No parece tener predilecci&#243;n por ning&#250;n sexo&#44; y se ha descrito sobre todo en cauc&#225;sicos&#44; pero tambi&#233;n en asi&#225;ticos y afroamericanos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#237;nicamente se caracteriza por un pelo m&#225;s fino en una zona de morfolog&#237;a m&#225;s o menos triangular&#44; con &#225;ngulos romos y con la base del tri&#225;ngulo hacia la l&#237;nea de implantaci&#243;n del pelo&#44; aunque en ocasiones puede ser ovalada o redonda<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Suele localizarse de manera unilateral en el &#225;rea frontoparietotemporal&#44; y tambi&#233;n se han descrito lesiones en otras zonas como la regi&#243;n occipital y casos bilaterales &#40;20 &#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; A pesar de ser denominada como cong&#233;nita&#44; se hace evidente con frecuencia entre los 3 y 6 a&#241;os&#44; y en ocasiones en la adolescencia o en la edad adulta&#46; Debido a la variabilidad en la edad de diagn&#243;stico&#44; algunos autores prefieren denominarla alopecia triangular temporal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La patogenia de la ATC permanece desconocida&#44; y su base gen&#233;tica no est&#225; clara&#46; Se ha sugerido una herencia paradominante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> que explica que sea un proceso espor&#225;dico&#44; con pocos casos familiares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y con un n&#250;mero limitado de miembros afectos&#44; su tendencia a ser unilateral y su asociaci&#243;n con la facomatosis pigmentovascular como un componente de las manchas gemelas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Algunos de los trastornos con los que se ha relacionado son el s&#237;ndrome de Down&#44; la leuconiquia&#44; la hiperpigmentaci&#243;n sectorial del iris&#44; el nevus de cabello lanoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; el retraso mental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; la epilepsia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; la malformaci&#243;n de Dandy-Walker<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; el s&#237;ndrome de LEOPARD<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> y la aplasia de cutis cong&#233;nita&#46; Algunos autores consideran que las alteraciones neurol&#243;gicas del desarrollo y la facomatosis pigmentovascular no son simples asociaciones casuales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histopatolog&#237;a presenta una densidad normal de fol&#237;culos pilosos&#44; pero de tipo velloso en vez de pelo terminal&#44; sin alteraciones inflamatorias ni cicatriciales a&#241;adidas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico se basa en su naturaleza estable y en su patr&#243;n cl&#237;nico caracter&#237;stico&#44; y no suele ser necesario el estudio histopatol&#243;gico&#46; Adem&#225;s de la historia cl&#237;nica y la localizaci&#243;n&#44; es muy importante el aspecto normal de la piel del &#225;rea afecta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial debe hacerse con otras causas de alopecia circunscrita no cicatricial&#44; sobre todo con la AA&#46; Esta entidad puede presentarse tambi&#233;n en la infancia&#44; incluso de forma cong&#233;nita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; pero presenta pilotracci&#243;n positiva&#44; pelos pel&#225;dicos y zonas de piel con ausencia total de pelo&#44; no es est&#225;tica y a menudo regresa de forma espont&#225;nea o tras aplicar corticoides de forma t&#243;pica o de forma intralesional<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;10</span></a>&#46; En algunos casos es preciso recurrir al estudio histopatol&#243;gico para diferenciar ambas entidades&#44; pero no en todos los casos es definitivo&#46; En la AA se observa una inflamaci&#243;n perifolicular&#44; salvo en algunos casos de AA cr&#243;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ATC carece de tratamiento efectivo&#44; que tampoco suele ser necesario&#46; Se debe explicar la naturaleza de la entidad a los padres para que eviten tratamientos infructuosos o perjudiciales &#40;sobre todo el uso t&#243;pico de esteroides&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; El cuadro permanece estable de por vida&#44; y tanto en varones como en mujeres se puede realizar una extirpaci&#243;n quir&#250;rgica del &#225;rea afecta&#44; en alg&#250;n caso se ha implantado pelo mediante microinjertos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos un nuevo caso de ATC bilateral en un paciente con un s&#237;ndrome polimalformativo&#44; un ejemplo m&#225;s de que quiz&#225; estas asociaciones no sean casuales&#46;</p><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0005">Agradecimientos</span><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Agradecemos a Ux&#237;a y a Amparo &#40;biblioteca y centro de documentaci&#243;n&#41; por su colaboraci&#243;n indispensable y su eficacia para conseguir nuestra bibliograf&#237;a&#46;</p></span></span>"
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Vol. 99. Núm. 7.
Páginas 578-579 (septiembre 2008)
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Alopecia triangular congénita bilateral asociada a cardiopatía congénita y anormalidades renales y genitales
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E. León-Muiñosa, B. Monteagudob, J. Labandeirac, M. Cabanillasa
a Servicio de Pediatría. Complejo Hospitalario Arquitecto Marcide-Novoa Santos. Ferrol. La Coruña. España
b Servicio de Dermatología. Complejo Hospitalario Arquitecto Marcide-Novoa Santos. Ferrol. La Coruña. España
c Servicio de Dermatología. Complejo Hospitalario Universitario. Facultad de Medicina. Santiago de Compostela. La Coruña. España
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Señor Director:

La alopecia triangular congénita (ATC), también denominada alopecia triangular temporal o nevus de Brauer, es una alopecia circunscrita no cicatricial, permanente y asintomática, descrita por primera vez por Sabouraud en 1905. Suele localizarse en el área frontotemporal de manera unilateral. El estudio histopatológico de la zona afectada muestra una disminución del tamaño de los folículos pilosos, pero con una densidad normal, sin otras alteraciones significativas1. Habitualmente el diagnóstico es clínico. Deben descartarse otras causas de alopecia circunscrita no cicatricial, principalmente la alopecia areata (AA), con la que a menudo se confunde2. En la literatura se han descrito distintas patologías que coexisten en pacientes con ATC, nosotros presentamos la asociación de ATC bilateral con un síndrome polimalformativo.

Varón de 7 años de edad, con los antecedentes personales de cardiopatía congénita tipo comunicación interventricular perimembranosa y comunicación interauricular sin repercusión hemodinámica, dilatación pielocalicial renal izquierda, hipospadia subcoronal, huesos wormianos y bronquiolitis de repetición, remitido por la presencia de dos zonas de cuero cabelludo con pelo más fino y claro, que sus padres recordaban desde el nacimiento. En ningún momento esa zona presentó una pérdida total de pelo, y no se había obtenido respuesta alguna con el tratamiento con corticoides tópicos. Negaban antecedentes traumáticos y antecedentes familiares de procesos similares.

En la exploración física se observaron en las regiones temporales dos áreas de morfología más o menos oval, bien delimitadas de unos 2 × 4cm de diámetro, cubiertas por un pelo de tipo velloso, sin pelos peládicos (figs. 1 y 2).

Figura 1.

Placa alopécica de morfología oval localizada en la región temporal derecha.

(0.1MB).
Figura 2.

Alopecia triangular congénita en la región frontotemporal izquierda, alcanzando el borde de implantación del pelo.

(0.11MB).

La pilotracción fue negativa, y la superficie de la piel subyacente de características normales (no existía atrofia, descamación, pústulas foliculares ni cambios de coloración).

La ATC, pese a los pocos casos publicados, no es una entidad infrecuente, en algún trabajo se encontró una frecuencia del 0,11 %. No parece tener predilección por ningún sexo, y se ha descrito sobre todo en caucásicos, pero también en asiáticos y afroamericanos2.

Clínicamente se caracteriza por un pelo más fino en una zona de morfología más o menos triangular, con ángulos romos y con la base del triángulo hacia la línea de implantación del pelo, aunque en ocasiones puede ser ovalada o redonda3. Suele localizarse de manera unilateral en el área frontoparietotemporal, y también se han descrito lesiones en otras zonas como la región occipital y casos bilaterales (20 %)4. A pesar de ser denominada como congénita, se hace evidente con frecuencia entre los 3 y 6 años, y en ocasiones en la adolescencia o en la edad adulta. Debido a la variabilidad en la edad de diagnóstico, algunos autores prefieren denominarla alopecia triangular temporal3.

La patogenia de la ATC permanece desconocida, y su base genética no está clara. Se ha sugerido una herencia paradominante5 que explica que sea un proceso esporádico, con pocos casos familiares6 y con un número limitado de miembros afectos, su tendencia a ser unilateral y su asociación con la facomatosis pigmentovascular como un componente de las manchas gemelas7. Algunos de los trastornos con los que se ha relacionado son el síndrome de Down, la leuconiquia, la hiperpigmentación sectorial del iris, el nevus de cabello lanoso8, el retraso mental6, la epilepsia6, la malformación de Dandy-Walker6, el síndrome de LEOPARD9 y la aplasia de cutis congénita. Algunos autores consideran que las alteraciones neurológicas del desarrollo y la facomatosis pigmentovascular no son simples asociaciones casuales6,9.

La histopatología presenta una densidad normal de folículos pilosos, pero de tipo velloso en vez de pelo terminal, sin alteraciones inflamatorias ni cicatriciales añadidas1.

El diagnóstico se basa en su naturaleza estable y en su patrón clínico característico, y no suele ser necesario el estudio histopatológico. Además de la historia clínica y la localización, es muy importante el aspecto normal de la piel del área afecta2,4. El diagnóstico diferencial debe hacerse con otras causas de alopecia circunscrita no cicatricial, sobre todo con la AA. Esta entidad puede presentarse también en la infancia, incluso de forma congénita10, pero presenta pilotracción positiva, pelos peládicos y zonas de piel con ausencia total de pelo, no es estática y a menudo regresa de forma espontánea o tras aplicar corticoides de forma tópica o de forma intralesional1,10. En algunos casos es preciso recurrir al estudio histopatológico para diferenciar ambas entidades, pero no en todos los casos es definitivo. En la AA se observa una inflamación perifolicular, salvo en algunos casos de AA crónica1.

La ATC carece de tratamiento efectivo, que tampoco suele ser necesario. Se debe explicar la naturaleza de la entidad a los padres para que eviten tratamientos infructuosos o perjudiciales (sobre todo el uso tópico de esteroides)1,2. El cuadro permanece estable de por vida, y tanto en varones como en mujeres se puede realizar una extirpación quirúrgica del área afecta, en algún caso se ha implantado pelo mediante microinjertos1.

En conclusión, presentamos un nuevo caso de ATC bilateral en un paciente con un síndrome polimalformativo, un ejemplo más de que quizá estas asociaciones no sean casuales.

Agradecimientos

Agradecemos a Uxía y a Amparo (biblioteca y centro de documentación) por su colaboración indispensable y su eficacia para conseguir nuestra bibliografía.

Bibliografía
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Congenital alopecia areata.
J Am Acad Dermatol, 52 (2005), pp. 8-11
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