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exponemos nuestra experiencia en el tratamiento de tres casos de TPP en el Hospital de San Jos&#233; en Bogot&#225;&#44; Colombia y realizamos una revisi&#243;n de la literatura sobre esta rara neoplasia&#44; los distintos abordajes terap&#233;uticos disponibles y sus altas tasas de recidiva&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Casos cl&#237;nicos&#44; m&#233;todos y resultados</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Caso 1</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 59 a&#241;os consult&#243; por la aparici&#243;n de una lesi&#243;n m&#243;vil y asintom&#225;tica en el cuero cabelludo de 6 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; Sin antecedentes de importancia&#46; Al examen f&#237;sico presentaba un n&#243;dulo eritematoso indurado de 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro localizado en la regi&#243;n parietal izquierda&#46; Con el diagn&#243;stico presuntivo de un quiste infundibular&#44; se tom&#243; biopsia de piel&#46; El estudio de histopatolog&#237;a document&#243; una lesi&#243;n d&#233;rmica en el cuero cabelludo&#44; bien circunscrita y parcialmente qu&#237;stica&#44; constituida por una pared formada por un cord&#243;n de c&#233;lulas pavimentosas&#44; at&#237;picas y anastomosadas&#44; y la presencia de queratina lamelar en la luz&#46; Los hallazgos histopatol&#243;gicos fueron congruentes con un TPP&#46; La lesi&#243;n se trat&#243; mediante una resecci&#243;n local amplia con m&#225;rgenes laterales de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y en profundidad hasta el plano muscular con una histolog&#237;a libre de tumor&#46; Despu&#233;s de 12 meses de seguimiento la paciente no hab&#237;a presentado recidiva tumoral&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Caso 2</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 29 a&#241;os fue atendida para la evaluaci&#243;n de una lesi&#243;n dolorosa&#44; de crecimiento progresivo en el cuero cabelludo de 4 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; Sin antecedentes patol&#243;gicos&#46; Previamente hab&#237;a consultado otra instituci&#243;n donde tomaron biopsia de piel que reportaba proliferaci&#243;n de queratinocitos con atipia moderada&#44; queratinizaci&#243;n triquilemal&#44; disqueratosis y ocasionales mitosis&#46; Con estos hallazgos se plantearon varios diagn&#243;sticos diferenciales como carcinoma espinocelular infiltrante vs&#46; tumor pilar proliferante&#46; Al ingreso a nuestro hospital se identific&#243; en el examen f&#237;sico la presencia de un n&#243;dulo exof&#237;tico de aspecto tumoral&#44; semiblando y doloroso a la palpaci&#243;n localizado en la regi&#243;n parietal izquierda&#46; Por no tener una claridad diagn&#243;stica se decidi&#243; realizar una nueva biopsia de piel&#44; la cual mostr&#243; en la dermis un denso infiltrado linfocitario y neutrof&#237;lico&#44; asociado a una hemorragia de predominio perianexial&#44; adem&#225;s en la dermis profunda se identificaron unos nidos de queratinocitos escamosos&#44; con un ligero pleomorfismo y ocasionales mitosis adem&#225;s de la presencia de globos de queratina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>A y B</a>&#41;&#46; Se realizaron estudios complementarios de inmunohistoqu&#237;mica los cuales mostraron una positividad para CKAE1&#44; AE3y EMA y un positivo focal en la periferia para CK8&#47;CK18 &#40;CAM 5&#46;2&#41;&#46; La CK7&#44; actina de m&#250;sculo liso &#40;AML&#41;&#44; CD34&#44; BER EP4&#44; S100 y P53 fueron negativos&#46; El &#237;ndice de proliferaci&#243;n celular Ki 67 fue del 20&#37;&#46; Los hallazgos morfol&#243;gicos e inmunofenot&#237;picos fueron compatibles con TPP&#46; Se extirp&#243; mediante CMM obteniendo m&#225;rgenes libres despu&#233;s del segundo tiempo&#46; La paciente no present&#243; recidiva tumoral tras 17 meses de seguimiento&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Caso 3</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un hombre de 71 a&#241;os consult&#243; por la reaparici&#243;n de una lesi&#243;n asintom&#225;tica en el cuero cabelludo de 3 a&#241;os de evoluci&#243;n&#44; previamente resecada con el diagn&#243;stico de quiste infundibular 5 a&#241;os atr&#225;s&#46; Al examen f&#237;sico se identific&#243; un n&#243;dulo fijo a planos profundos de 50 x 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro localizado en la regi&#243;n occipital izquierda&#46; Por considerarse como un posible quiste infundibular recidivante se program&#243; para resecci&#243;n&#46; Durante la cirug&#237;a se evidenci&#243; una masa irregular adherida a planos profundos con un dif&#237;cil control hemost&#225;tico&#46; El estudio histopatol&#243;gico revel&#243; la presencia&#44; en la piel y el tejido celular subcut&#225;neo&#44; de un tumor formado por m&#250;ltiples n&#243;dulos con proliferaciones exo- y endof&#237;ticas de c&#233;lulas epiteliales escamosas con queratinizaci&#243;n abrupta y otras &#225;reas de queratinizaci&#243;n triquilemal adem&#225;s de amplios islotes de queratina compacta e invasi&#243;n estromal con zonas de crecimiento&#46; No se evidenci&#243; invasi&#243;n linfovascular ni perineural&#46; Congruente con la cl&#237;nica e histopatolog&#237;a se diagnostic&#243; de TPP y se trat&#243; mediante CMM&#44; logrando m&#225;rgenes libres al segundo tiempo&#46; Despu&#233;s de 10 meses de seguimiento no present&#243; recidiva tumoral&#46;</p></span></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Discusi&#243;n</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TPP es una neoplasia cut&#225;nea rara&#44; derivada de la vaina de la ra&#237;z externa de los fol&#237;culos pilosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Su formaci&#243;n tumoral aparentemente surge despu&#233;s de un trauma&#44; infecci&#243;n&#44; inflamaci&#243;n o irritaci&#243;n de un quiste tricol&#233;mico preexistente&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">EL TPP tiene una predilecci&#243;n por el sexo femenino entre 40 y 80 a&#241;os&#44; dado por el 80&#37; con un pico de incidencia en la sexta d&#233;cada&#44; el 90&#37; de los casos ocurren en el cuero cabelludo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tama&#241;o var&#237;a desde 2-15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm con dimensiones m&#225;ximas reportadas de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Se presenta como un n&#243;dulo o p&#225;pula exof&#237;tica&#44; frecuentemente ulcerada en su superficie&#44; a menudo aparece en &#225;reas expuestas al sol con crecimiento del cabello&#44; sin embargo&#44; tambi&#233;n se puede presentar en &#225;reas como la frente&#44; el cuello&#44; la regi&#243;n mamaria y la vulva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente existe una marcada queratinizaci&#243;n amorfa del epitelio que recubre la pared del quiste&#44; con la ausencia de la capa granular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ye et al&#46;&#44; estudiaron 76 casos y clasificaron los TPP en 3 grupos&#44; seg&#250;n su histopatolog&#237;a&#44; detallados en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Conforme a lo descrito en la literatura&#44; el primer caso cl&#237;nico descrito se corresponde a un TPP del grupo 1&#44; mientras que los otros dos casos cumplen caracter&#237;sticas histopatol&#243;gicas de los TPP del grupo 2&#46; Es importante resaltar que ning&#250;n paciente present&#243; recidiva y tampoco requirieron procedimientos adicionales&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico se realiza principalmente por la histopatolog&#237;a&#44; sin embargo&#44; la inmunohistoqu&#237;mica ayuda al diagn&#243;stico diferencial&#44; debido a que los tumores del grupo 1 expresan fuertemente CK10 e involucrina&#44; por su parte&#44; los TPP malignos expresan ant&#237;genos de proliferaci&#243;n nuclear y CK16 con una p&#233;rdida de expresi&#243;n de CD34<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de que las pruebas de imagen no son frecuentemente utilizadas para el diagn&#243;stico&#44; se puede realizar una resonancia nuclear magn&#233;tica donde se observa al TPP como una masa s&#243;lida o como un tumor qu&#237;stico&#46; Cuando el tumor es s&#243;lido&#44; generalmente se encuentra asociado a malignidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0010">tabla 2</a> se resumen los hallazgos que pueden ser referencia para realizar un adecuado diagn&#243;stico diferencial histopatol&#243;gico&#46; Sin embargo&#44; cl&#237;nicamente resulta pertinente diferenciarlos de n&#243;dulos que se puedan ulcerar en el cuero cabelludo como el carcinoma basocelular&#44; los cilindromas&#44; el dermatofibrosarcoma protuberans&#44; el carcinoma de c&#233;lulas de Merkel y las met&#225;stasis cut&#225;neas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0010"></elsevierMultimedia><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La escisi&#243;n quir&#250;rgica es el tratamiento de elecci&#243;n con m&#225;rgenes laterales de al menos 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm para aquellos TPP de bajo grado de malignidad&#46; La CMM puede considerarse como una t&#233;cnica adicional para el tratamiento de dichos tumores&#46; Aunque no existe una comparaci&#243;n con evidencia cient&#237;fica en la literatura&#44; la CMM ayuda en el ahorro de tejidos por medio del control de m&#225;rgenes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para los TPP malignos&#44; es necesario realizar una disecci&#243;n ganglionar en caso de met&#225;stasis&#46; Se ha descrito la radioterapia adyuvante con buenos resultados incluso como monoterapia&#44; alternativa que toma importancia en pacientes de edad avanzada o con tumores en &#225;reas cosm&#233;ticas o funcionalmente relevantes y la radioterapia paliativa en la enfermedad metast&#225;sica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; Existe la posibilidad de realizar quimioterapia sist&#233;mica con cisplatino y 5 fluorouracilo&#44; debido a que el r&#233;gimen quimioterap&#233;utico &#40;cisplatino- adriamicina vindesina&#41; previamente utilizado para estadios avanzados de CEC&#44; ha dado resultados limitados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Jo et al&#46; describieron un caso exitoso de terapia inmunomoduladora t&#243;pica realizada con imiquimod al 5&#37; durante 8 semanas sin recurrencia posterior a 16 meses de seguimiento como opci&#243;n alternativa a la cirug&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han comunicado tasas de recurrencia de met&#225;stasis local del 3&#44;7&#37; a 6&#44;6&#37; y regional a ganglios linf&#225;ticos del 1&#44;2&#37; al 2&#44;6&#37; en un tiempo variable entre 6 meses a m&#225;s de 10 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Sau et al&#46; mostraron una recidiva del 1&#44;7&#37; posterior a 87 meses de seguimiento&#44; adem&#225;s&#44; en un paciente se encontr&#243; met&#225;stasis a nivel regional sin met&#225;stasis a distancia&#44; ni recurrencia durante 7 a&#241;os de seguimiento posterior a la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tasa de met&#225;stasis para TPP del grupo 3 es del 25&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;15</span></a> por esto toma relevancia realizar estudios complementarios una vez el diagn&#243;stico se ha establecido&#44; la tomograf&#237;a craneal con contraste es la modalidad de elecci&#243;n con el fin de evaluar afectaci&#243;n &#243;sea local y erosi&#243;n&#44; por su parte la tomograf&#237;a computarizada de cuello es utilizada para evaluar met&#225;stasis regionales y ganglionares en base de cr&#225;neo y cuello y finalmente la resonancia magn&#233;tica es conveniente para valorar infiltraci&#243;n en tejidos blandos o afectaci&#243;n de senos durales cuando la localizaci&#243;n es en cuero cabelludo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La escasa literatura encontrada sobre la biopsia selectiva de ganglio centinela en los TPP no es contundente&#46; En concordancia con su pobre difusi&#243;n&#44; solo se ha publicado un caso de TPP maligno recurrente al cual se le realiz&#243; la biopsia selectiva de ganglio centinela siendo esta negativa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46; Dado que no existen estudios adecuados que permitan comparar el desenlace de este procedimiento no lo podemos recomendar como parte del estudio rutinario de estos pacientes&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Grupo 3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Queratinizaci&#243;n tricolemal y una modesta atipia nuclear&#44; con un tejido adyacente que muestra infiltraci&#243;n de c&#233;lulas mononucleares&#44; plasm&#225;ticas y gigantes&#44; ausencia de mitosis patol&#243;gicas&#44; de necrosis e invasi&#243;n de nervios o vasos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Atipia citol&#243;gica moderada&#44; con focos de necrosis unicelular&#44; afectaci&#243;n de la dermis profunda y queratinizaci&#243;n abrupta&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Marcada atipia nuclear con formas mit&#243;ticas patol&#243;gicas y un estroma desmopl&#225;sico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Tasa de recurrencia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Hallazgos histopatol&#243;gicos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Inmunohistoqu&#237;mica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">- Tricolemoma- Queratosis tricolemal- Siringoma de c&#233;lulas claras- Hidradenoma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Carecen del patr&#243;n de crecimiento infiltrante y de la atipia citol&#243;gica caracter&#237;stica del TPP&#46;Cierto grado de atipia nuclear&#44; con algunas figuras mit&#243;ticas y un patr&#243;n arquitect&#243;nico ligeramente desordenado pueden estar presentes en la queratosis tricol&#233;mica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">CD34&#43;CK8&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">- Carcinoma escamocelular&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Presencia de c&#233;lulas con citoplasma p&#225;lido o claro del citoplasma&#44; que posiblemente representan cambios degenerativos&#44; pueden componer los lobulillos epiteliales del carcinoma de c&#233;lulas escamosas&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Anticuerpo AE13 y AE14CK 34&#946;E12&#47;CK 903&#43;CK8-CK14&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">- Hidradenoma maligno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Ausencia de empalizada perif&#233;rica y presencia de diferenciaci&#243;n acinar o ductal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Ant&#237;geno carcinoembrionario &#40;ACE&#41; inmunorreactivo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">- Carcinoma seb&#225;ceo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">C&#233;lulas seb&#225;ceas diferenciadas con citoplasma espumoso&#44; rico en l&#237;pidos y n&#250;cleos indentados localizados centralmente&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Inmunorreactivo para&#58;ant&#237;geno epitelial de membrana &#40;EMA&#41;AdipofilinaComponente de membrana del receptor de progesterona 1 &#40;PGRMC1&#41;Escualeno sintasa &#40;SQS&#41;dominio alfa&#47;beta hidrolasa que contieneprote&#237;na 5 &#40;ABHD5&#41;CK7&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Journal Information
Vol. 110. Issue 10.
Pages 850-854 (December 2019)
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12550
Vol. 110. Issue 10.
Pages 850-854 (December 2019)
COMUNICACIÓN BREVE
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Experiencia en el manejo de 3 tumores pilares proliferantes: definición, diagnósticos diferenciales y alternativas terapéuticas
Management of 3 Proliferating Pilar Tumors: Definition, Differential Diagnosis, and Treatment Options
Visits
12550
C.E. Alarcón Péreza,
Corresponding author
camilo.alarcon.perez@gmail.com

Autor para correspondencia.
, D. Gómez Ángulob, M. Olmos Pérezc, O. Mora Hernándezc, S.D. Moralesd
a Dermatología, Fundación Universitaria de Ciencias de la Salud, Hospital (FUCS), Hospital San José, Bogotá D.C, Colombia
b Epidemiología, Universidad El Bosque, Bogotá, Colombia
c Dermatología, Fundación Universitaria de Ciencias de la Salud (FUCS), Bogotá, Colombia
d Patología, Fundación Universitaria de Ciencias de la Salud (FUCS), Bogotá, Colombia
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Tabla 1. Clasificación histopatológica de TPP
Tabla 2. Diagnósticos diferenciales histopatológicos
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Resumen

El tumor pilar proliferante es una neoplasia cutánea rara, que se deriva de la vaina de la raíz externa de los folículos pilosos con un amplio espectro en su presentación dado a que puede variar desde la benignidad hasta la malignidad con alta probabilidad de recurrencia posterior a su escisión. En este artículo describimos la experiencia del Hospital de San José en Bogotá, Colombia en el manejo de 3 tumores pilares proliferantes, con una presentación clínica y un comportamiento patológico distinto.

Palabras clave:
Tumor pilar proliferante
Tumor triquilemal proliferante
Tumor folículo piloso
Carcinoma escamocelular
Recidiva
Cirugía micrográfica de Mohs
Escisión local
Abstract

A proliferating pilar tumor is a rare skin neoplasm that arises from the outer root sheath of a hair follicle. Presentation varies widely, as the tumor can be benign or malignant and has a high probability of recurring after excision.

We report our experience managing 3 proliferating pilar tumors with different clinical presentations and pathology findings at Hospital de San José, Bogota, Colombia.

Keywords:
Proliferating pilar tumor
Proliferating trichilemmal tumor
Follicular carcinoma
Squamous cell carcinoma
Recurrent
Mohs micrographic surgery
Local excision.
Full Text
Introducción

El tumor pilar proliferante (TPP) es una neoplasia cutánea rara, que se deriva de la vaina de la raíz externa de los folículos pilosos. Se presenta predominantemente en mujeres mayores de 40 años. El 90% de los casos ocurren en el cuero cabelludo y se ha descrito un amplio espectro en su presentación que puede variar desde la benignidad hasta la malignidad con recurrencias posterior a su escisión y metástasis. A pesar de que la resección quirúrgica es el tratamiento de elección, la cirugía micrográfica de Mohs (CMM) ha surgido como herramienta útil y novedosa para la escisión de estas neoplasias.

A continuación, exponemos nuestra experiencia en el tratamiento de tres casos de TPP en el Hospital de San José en Bogotá, Colombia y realizamos una revisión de la literatura sobre esta rara neoplasia, los distintos abordajes terapéuticos disponibles y sus altas tasas de recidiva.

Casos clínicos, métodos y resultadosCaso 1

Una mujer de 59 años consultó por la aparición de una lesión móvil y asintomática en el cuero cabelludo de 6 años de evolución. Sin antecedentes de importancia. Al examen físico presentaba un nódulo eritematoso indurado de 18×15mm de diámetro localizado en la región parietal izquierda. Con el diagnóstico presuntivo de un quiste infundibular, se tomó biopsia de piel. El estudio de histopatología documentó una lesión dérmica en el cuero cabelludo, bien circunscrita y parcialmente quística, constituida por una pared formada por un cordón de células pavimentosas, atípicas y anastomosadas, y la presencia de queratina lamelar en la luz. Los hallazgos histopatológicos fueron congruentes con un TPP. La lesión se trató mediante una resección local amplia con márgenes laterales de 2cm y en profundidad hasta el plano muscular con una histología libre de tumor. Después de 12 meses de seguimiento la paciente no había presentado recidiva tumoral.

Caso 2

Una mujer de 29 años fue atendida para la evaluación de una lesión dolorosa, de crecimiento progresivo en el cuero cabelludo de 4 años de evolución. Sin antecedentes patológicos. Previamente había consultado otra institución donde tomaron biopsia de piel que reportaba proliferación de queratinocitos con atipia moderada, queratinización triquilemal, disqueratosis y ocasionales mitosis. Con estos hallazgos se plantearon varios diagnósticos diferenciales como carcinoma espinocelular infiltrante vs. tumor pilar proliferante. Al ingreso a nuestro hospital se identificó en el examen físico la presencia de un nódulo exofítico de aspecto tumoral, semiblando y doloroso a la palpación localizado en la región parietal izquierda. Por no tener una claridad diagnóstica se decidió realizar una nueva biopsia de piel, la cual mostró en la dermis un denso infiltrado linfocitario y neutrofílico, asociado a una hemorragia de predominio perianexial, además en la dermis profunda se identificaron unos nidos de queratinocitos escamosos, con un ligero pleomorfismo y ocasionales mitosis además de la presencia de globos de queratina (figs. 1A y B). Se realizaron estudios complementarios de inmunohistoquímica los cuales mostraron una positividad para CKAE1, AE3y EMA y un positivo focal en la periferia para CK8/CK18 (CAM 5.2). La CK7, actina de músculo liso (AML), CD34, BER EP4, S100 y P53 fueron negativos. El índice de proliferación celular Ki 67 fue del 20%. Los hallazgos morfológicos e inmunofenotípicos fueron compatibles con TPP. Se extirpó mediante CMM obteniendo márgenes libres después del segundo tiempo. La paciente no presentó recidiva tumoral tras 17 meses de seguimiento.

Figura 1.

A y B Tinción: hematoxilina eosina. Aumentos: 10x/20x.

(0.3MB).
Caso 3

Un hombre de 71 años consultó por la reaparición de una lesión asintomática en el cuero cabelludo de 3 años de evolución, previamente resecada con el diagnóstico de quiste infundibular 5 años atrás. Al examen físico se identificó un nódulo fijo a planos profundos de 50 x 30mm de diámetro localizado en la región occipital izquierda. Por considerarse como un posible quiste infundibular recidivante se programó para resección. Durante la cirugía se evidenció una masa irregular adherida a planos profundos con un difícil control hemostático. El estudio histopatológico reveló la presencia, en la piel y el tejido celular subcutáneo, de un tumor formado por múltiples nódulos con proliferaciones exo- y endofíticas de células epiteliales escamosas con queratinización abrupta y otras áreas de queratinización triquilemal además de amplios islotes de queratina compacta e invasión estromal con zonas de crecimiento. No se evidenció invasión linfovascular ni perineural. Congruente con la clínica e histopatología se diagnosticó de TPP y se trató mediante CMM, logrando márgenes libres al segundo tiempo. Después de 10 meses de seguimiento no presentó recidiva tumoral.

Discusión

El TPP es una neoplasia cutánea rara, derivada de la vaina de la raíz externa de los folículos pilosos1. Su formación tumoral aparentemente surge después de un trauma, infección, inflamación o irritación de un quiste tricolémico preexistente.

EL TPP tiene una predilección por el sexo femenino entre 40 y 80 años, dado por el 80% con un pico de incidencia en la sexta década, el 90% de los casos ocurren en el cuero cabelludo1.

El tamaño varía desde 2-15cm con dimensiones máximas reportadas de 24cm2. Se presenta como un nódulo o pápula exofítica, frecuentemente ulcerada en su superficie, a menudo aparece en áreas expuestas al sol con crecimiento del cabello, sin embargo, también se puede presentar en áreas como la frente, el cuello, la región mamaria y la vulva3.

Histológicamente existe una marcada queratinización amorfa del epitelio que recubre la pared del quiste, con la ausencia de la capa granular4.

Ye et al., estudiaron 76 casos y clasificaron los TPP en 3 grupos, según su histopatología, detallados en la tabla 1.

Tabla 1.

Clasificación histopatológica de TPP

  Grupo 1  Grupo 2  Grupo 3 
Hallazgos histológicos  Queratinización tricolemal y una modesta atipia nuclear, con un tejido adyacente que muestra infiltración de células mononucleares, plasmáticas y gigantes, ausencia de mitosis patológicas, de necrosis e invasión de nervios o vasos  Atipia citológica moderada, con focos de necrosis unicelular, afectación de la dermis profunda y queratinización abrupta  Marcada atipia nuclear con formas mitóticas patológicas y un estroma desmoplásico 
Descripción  Benignos  Localmente agresivos  Malignos 
Tasa de recurrencia  0%  15%  50% 

Las diferencias entre los grupos 1 y 3 y entre los grupos 2 y 3 fueron estadísticamente significativas dados por un valor de P de 0,0002 en términos de control local y potencial metastásico de los ganglios linfáticos5..

Tomada de Ye et al.5.

Conforme a lo descrito en la literatura, el primer caso clínico descrito se corresponde a un TPP del grupo 1, mientras que los otros dos casos cumplen características histopatológicas de los TPP del grupo 2. Es importante resaltar que ningún paciente presentó recidiva y tampoco requirieron procedimientos adicionales.

El diagnóstico se realiza principalmente por la histopatología, sin embargo, la inmunohistoquímica ayuda al diagnóstico diferencial, debido a que los tumores del grupo 1 expresan fuertemente CK10 e involucrina, por su parte, los TPP malignos expresan antígenos de proliferación nuclear y CK16 con una pérdida de expresión de CD346.

A pesar de que las pruebas de imagen no son frecuentemente utilizadas para el diagnóstico, se puede realizar una resonancia nuclear magnética donde se observa al TPP como una masa sólida o como un tumor quístico. Cuando el tumor es sólido, generalmente se encuentra asociado a malignidad7.

En la tabla 2 se resumen los hallazgos que pueden ser referencia para realizar un adecuado diagnóstico diferencial histopatológico. Sin embargo, clínicamente resulta pertinente diferenciarlos de nódulos que se puedan ulcerar en el cuero cabelludo como el carcinoma basocelular, los cilindromas, el dermatofibrosarcoma protuberans, el carcinoma de células de Merkel y las metástasis cutáneas.

Tabla 2.

Diagnósticos diferenciales histopatológicos

Diagnóstico diferencial  Hallazgos histopatológicos  Inmunohistoquímica 
- Tricolemoma- Queratosis tricolemal- Siringoma de células claras- Hidradenoma  Carecen del patrón de crecimiento infiltrante y de la atipia citológica característica del TPP.Cierto grado de atipia nuclear, con algunas figuras mitóticas y un patrón arquitectónico ligeramente desordenado pueden estar presentes en la queratosis tricolémica  CD34+CK8+ 
- Carcinoma escamocelular  Presencia de células con citoplasma pálido o claro del citoplasma, que posiblemente representan cambios degenerativos, pueden componer los lobulillos epiteliales del carcinoma de células escamosas  Anticuerpo AE13 y AE14CK 34βE12/CK 903+CK8-CK14+ 
- Hidradenoma maligno  Ausencia de empalizada periférica y presencia de diferenciación acinar o ductal  Antígeno carcinoembrionario (ACE) inmunorreactivo 
- Carcinoma sebáceo  Células sebáceas diferenciadas con citoplasma espumoso, rico en lípidos y núcleos indentados localizados centralmente  Inmunorreactivo para:antígeno epitelial de membrana (EMA)AdipofilinaComponente de membrana del receptor de progesterona 1 (PGRMC1)Escualeno sintasa (SQS)dominio alfa/beta hidrolasa que contieneproteína 5 (ABHD5)CK7 

Tomada de Reis et al.8, Fuertes et al.9 y Plaza et al.10.

La escisión quirúrgica es el tratamiento de elección con márgenes laterales de al menos 1cm para aquellos TPP de bajo grado de malignidad. La CMM puede considerarse como una técnica adicional para el tratamiento de dichos tumores. Aunque no existe una comparación con evidencia científica en la literatura, la CMM ayuda en el ahorro de tejidos por medio del control de márgenes11.

Para los TPP malignos, es necesario realizar una disección ganglionar en caso de metástasis. Se ha descrito la radioterapia adyuvante con buenos resultados incluso como monoterapia, alternativa que toma importancia en pacientes de edad avanzada o con tumores en áreas cosméticas o funcionalmente relevantes y la radioterapia paliativa en la enfermedad metastásica12. Existe la posibilidad de realizar quimioterapia sistémica con cisplatino y 5 fluorouracilo, debido a que el régimen quimioterapéutico (cisplatino- adriamicina vindesina) previamente utilizado para estadios avanzados de CEC, ha dado resultados limitados13.

Jo et al. describieron un caso exitoso de terapia inmunomoduladora tópica realizada con imiquimod al 5% durante 8 semanas sin recurrencia posterior a 16 meses de seguimiento como opción alternativa a la cirugía14.

Se han comunicado tasas de recurrencia de metástasis local del 3,7% a 6,6% y regional a ganglios linfáticos del 1,2% al 2,6% en un tiempo variable entre 6 meses a más de 10 años6. Sau et al. mostraron una recidiva del 1,7% posterior a 87 meses de seguimiento, además, en un paciente se encontró metástasis a nivel regional sin metástasis a distancia, ni recurrencia durante 7 años de seguimiento posterior a la extirpación quirúrgica15.

La tasa de metástasis para TPP del grupo 3 es del 25%6,15 por esto toma relevancia realizar estudios complementarios una vez el diagnóstico se ha establecido, la tomografía craneal con contraste es la modalidad de elección con el fin de evaluar afectación ósea local y erosión, por su parte la tomografía computarizada de cuello es utilizada para evaluar metástasis regionales y ganglionares en base de cráneo y cuello y finalmente la resonancia magnética es conveniente para valorar infiltración en tejidos blandos o afectación de senos durales cuando la localización es en cuero cabelludo11.

La escasa literatura encontrada sobre la biopsia selectiva de ganglio centinela en los TPP no es contundente. En concordancia con su pobre difusión, solo se ha publicado un caso de TPP maligno recurrente al cual se le realizó la biopsia selectiva de ganglio centinela siendo esta negativa16. Dado que no existen estudios adecuados que permitan comparar el desenlace de este procedimiento no lo podemos recomendar como parte del estudio rutinario de estos pacientes.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Agradecimientos

A todos los residentes de Dermatología del Hospital de San José, Bogotá, Colombia.

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