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Entre sus antecedentes destacan tuberculosis ganglionar&#44; neumon&#237;a por Pneumocystis carinii&#44; hepatitis C aguda&#44; candidiasis orofar&#237;ngea&#44; herpes z&#243;ster&#44; aftas orales menores y foliculitis eosinof&#237;lica&#46; El paciente adem&#225;s hab&#237;a sido diagnosticado por punci&#243;n medular 10 meses antes de una leishmaniasis visceral&#44; tras un s&#237;ndrome constitucional con esplenomegalia y pancitopenia que inicialmente respondieron bien a antimoniales&#46; No hab&#237;a referencias a viajes de inter&#233;s epidemiol&#243;gico&#46; El paciente consult&#243; por unas lesiones labiales algo dolorosas de semanas de evoluci&#243;n&#46; A la exploraci&#243;n constituyen una placa casi continua a lo largo del labio inferior&#44; con alguna lesi&#243;n sat&#233;lite y un importante componente eritematoexudativo perioral en ambas comisuras&#46; A pesar de distintos tratamientos t&#243;picos y fluconazol oral&#44; pautados tras una observaci&#243;n directa de Candida albicans&#44; las lesiones progresaron en las semanas siguientes adquiriendo un aspecto hipertr&#243;fico &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; No exist&#237;an otras lesiones cutaneomucosas relevantes en ese momento&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061973fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones labiales con afectaci&#243;n sim&#233;trica perioral de comisuras&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La biopsia con hematoxilina-eosina demostr&#243; un infiltrado difuso cr&#243;nico con tendencia focal a la formaci&#243;n de granulomas no necrosantes&#44; con numerosos histiocitos cargados de amastigotes de Leishmania &#40;fig&#46; 2&#41; y c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; No se observaron otros g&#233;rmenes con tinciones adecuadas ni datos de dermatitis espec&#237;fica&#46; No se realiz&#243; cultivo espec&#237;fico de leishmaniasis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061973fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--A&#41; Infiltrado cut&#225;neo granulomatoso&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x100&#46;&#41; B&#41; Numerosas formas amastigotes de leishmania&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x400&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">En el momento de las lesiones periorales&#44; la biopsia de m&#233;dula &#243;sea demostr&#243; la presencia de leishmanias y la serolog&#237;a por hemaglutinaci&#243;n para leishmaniasis fue negativa&#46; Las lesiones dermatol&#243;gicas remitieron un mes despu&#233;s de completar un ciclo mensual de antimoniales a altas dosis &#40;antimoniato de meglumina 1&#46;275 mg&#47;d&#237;a&#41;&#44; pero las biopsias medulares siguieron siendo positivas a pesar de distintos reg&#237;menes terap&#233;uticos &#40;antimoniales&#44; anfotericina liposomal y esplenectom&#237;a&#41; en a&#241;os posteriores&#44; por lo que 5 a&#241;os despu&#233;s del brote descrito se est&#225; ensayando la pentamidina por v&#237;a intravenosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">La leishmaniasis visceral es una infecci&#243;n oportunista frecuentemente asociada a la inmunosupresi&#243;n del paciente con infecci&#243;n por VIH en una zona end&#233;mica como la nuestra&#46; En Espa&#241;a se registraron 835 casos entre los a&#241;os 1990 y 1998 y en Francia o Italia cerca de 200 casos para el mismo periodo<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Estos casos en nuestro medio est&#225;n causados por zimodemos&#44; tanto viscerotropos como dermatotropos&#44; de Leishmania infantum<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La afectaci&#243;n cut&#225;nea por leishmaniasis en pacientes con infecci&#243;n por VIH se considera rara y poco uniforme&#59; nosotros la encontramos en un 18 &#37; de los pacientes hospitalarios&#44; predominando como forma cl&#237;nica m&#225;s habitual la de placas y p&#225;pulas de pigmentaci&#243;n viol&#225;cea o gris y de localizaci&#243;n sim&#233;trica acral<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; En nuestro paciente&#44; la afectaci&#243;n de la semimucosa es at&#237;pica para una infecci&#243;n aut&#243;ctona<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; No se pudo atribuir la posible presencia cut&#225;nea inespec&#237;fica de este organismo<span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span>&#44; intencionadamente buscada&#44; a ninguna otra dermatosis de base&#44; quedando descartada tras la respuesta a la reintroducci&#243;n del tratamiento antimonial&#46; No hemos encontrado casos publicados de leishmaniasis visceral asociada al VIH con afectaci&#243;n perioral local como &#233;ste&#44; aunque en alg&#250;n caso se describen lesiones orales&#44; sobre todo a nivel de paladar&#44; como parte de un cuadro diseminado<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; De hecho&#44; los casos descritos en VIH con afectaci&#243;n mucosa aislada pueden tratarse de formas de inicio de leishmaniasis visceral sin afectaci&#243;n medular inicialmente detectable<span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span>&#46; Las lesiones de nuestro paciente pueden recordar a las lesiones periorificiales de la leishmaniasis cutaneomucosa americana o sudanesa&#44; pero &#233;sta no se produce en el contexto de una leishmaniasis visceral y cursa con afecci&#243;n de mucosas nasal y oral<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Este proceso est&#225; causado por otras especies de Leishmania y los casos europeos aut&#243;ctonos se consideran excepcionales<span class="elsevierStyleSup">11-13</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">De la literatura m&#233;dica revisada s&#243;lo hemos encontrado un caso con una iconograf&#237;a parecida&#44; publicado por Navarro et al<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; Las lesiones eran m&#225;s edematosas&#44; pero tambi&#233;n los autores se plantearon el diagn&#243;stico diferencial con otras queilitis infecciosas de afectaci&#243;n marginal&#46; Desconocemos si dicho caso&#44; tambi&#233;n con infecci&#243;n VIH&#44; era de origen aut&#243;ctono&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La serolog&#237;a negativa para Leishmania y la presencia de numeros&#237;simos amastigotes en la biopsia cut&#225;nea son datos frecuentes en las leishmaniasis viscerales asociadas a VIH y pruebas del papel que desempe&#241;a la inmunosupresi&#243;n en estas formas cl&#237;nicas<span class="elsevierStyleSup">3&#44;15</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La extensi&#243;n cut&#225;nea en este caso es una expresi&#243;n primordial de la infecci&#243;n sist&#233;mica&#44; marcando su recidiva&#44; pero&#44; a diferencia de otros casos de nuestra serie&#44; a la respuesta terap&#233;utica del cuadro dermatol&#243;gico no se acompa&#241;&#243; la curaci&#243;n de su leishmaniasis visceral&#44; que fue resistente incluso a la anfotericina liposomal&#46;</p>"
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Vol. 95. Núm. 4.
Páginas 246-248 (mayo 2004)
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Expresión cutánea atípica de leishmaniasis visceral en la infección por VIH
Atypical cutaneous expression of visceral leishmaniasis in VIH infection
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Carlos Zarcoa, Rafael Llamasa, Concepción Postigoa, Francisco Vanaclochaa, Luis Iglesiasa
a Servicio de Dermatología. Hospital Universitario 12 de Octubre. Madrid. España.
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Presentamos un caso de leishmaniasis visceral asociada a infección por virus de la inmunodeficiencia humana (VIH). Un rebrote sistémico de la leishmaniasis se manifestó con lesiones excepcionalmente atípicas en nuestro medio, en forma de placas infiltradas en labios y zona perioral como única afectación cutaneomucosa. La histología mostraba un infiltrado histiocitario difuso cargado de leishmanias. El cuadro cutáneo cedió tras un ciclo de antimoniales en dosis elevadas.
Palabras clave:
leishmaniasis, VIH, queilitis
We present a case of visceral leishmaniasis associated with human immunodeficience virus (HIV) infection. In our patient, systemic leishmaniasis exhibited lesions that are exceptionally atypical in our environment, in the form of infiltrated plaques on the lips and perioral area as the sole skin-mucous membrane involvement. The histology showed a leishmania-bearing diffuse histiocytic infiltrate containing high numbers of leishmanias. The skin symptoms subsided after a cycle of high doses of antimonials.
Keywords:
leishmaniasis, HIV, cheilitis
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INTRODUCCION

La inmunodepresión propia de la infección por el virus de la inmunodeficiencia humana (VIH) modifica las formas habituales de presentación y evolución de numerosas enfermedades cutáneas o sistémicas. Aportamos un caso de leishmaniasis visceral asociada al VIH con una expresión cutánea excepcionalmente rara en la Cuenca Mediterránea.

DESCRIPCION DEL CASO

Se trata de un varón de 30 años, ex adicto a drogas por vía parenteral, con infección VIH en estadio C3 bajo tratamiento antirretroviral (lamivudina, estavudina e indinavir) y profilaxis con sulfona. En el momento de la consulta tenía una cifra de 300 linfocitos CD4/ml y una carga viral inferior a 500 copias/ml aunque 9 meses antes tenía tan solo 1 linfocito CD4/mm3. Entre sus antecedentes destacan tuberculosis ganglionar, neumonía por Pneumocystis carinii, hepatitis C aguda, candidiasis orofaríngea, herpes zóster, aftas orales menores y foliculitis eosinofílica. El paciente además había sido diagnosticado por punción medular 10 meses antes de una leishmaniasis visceral, tras un síndrome constitucional con esplenomegalia y pancitopenia que inicialmente respondieron bien a antimoniales. No había referencias a viajes de interés epidemiológico. El paciente consultó por unas lesiones labiales algo dolorosas de semanas de evolución. A la exploración constituyen una placa casi continua a lo largo del labio inferior, con alguna lesión satélite y un importante componente eritematoexudativo perioral en ambas comisuras. A pesar de distintos tratamientos tópicos y fluconazol oral, pautados tras una observación directa de Candida albicans, las lesiones progresaron en las semanas siguientes adquiriendo un aspecto hipertrófico (fig. 1). No existían otras lesiones cutaneomucosas relevantes en ese momento.

Fig. 1.--Lesiones labiales con afectación simétrica perioral de comisuras.

La biopsia con hematoxilina-eosina demostró un infiltrado difuso crónico con tendencia focal a la formación de granulomas no necrosantes, con numerosos histiocitos cargados de amastigotes de Leishmania (fig. 2) y células gigantes multinucleadas. No se observaron otros gérmenes con tinciones adecuadas ni datos de dermatitis específica. No se realizó cultivo específico de leishmaniasis.

Fig. 2.--A) Infiltrado cutáneo granulomatoso. (Hematoxilina-eosina, x100.) B) Numerosas formas amastigotes de leishmania. (Hematoxilina-eosina, x400.)

En el momento de las lesiones periorales, la biopsia de médula ósea demostró la presencia de leishmanias y la serología por hemaglutinación para leishmaniasis fue negativa. Las lesiones dermatológicas remitieron un mes después de completar un ciclo mensual de antimoniales a altas dosis (antimoniato de meglumina 1.275 mg/día), pero las biopsias medulares siguieron siendo positivas a pesar de distintos regímenes terapéuticos (antimoniales, anfotericina liposomal y esplenectomía) en años posteriores, por lo que 5 años después del brote descrito se está ensayando la pentamidina por vía intravenosa.

DISCUSION

La leishmaniasis visceral es una infección oportunista frecuentemente asociada a la inmunosupresión del paciente con infección por VIH en una zona endémica como la nuestra. En España se registraron 835 casos entre los años 1990 y 1998 y en Francia o Italia cerca de 200 casos para el mismo periodo1. Estos casos en nuestro medio están causados por zimodemos, tanto viscerotropos como dermatotropos, de Leishmania infantum2.

La afectación cutánea por leishmaniasis en pacientes con infección por VIH se considera rara y poco uniforme; nosotros la encontramos en un 18 % de los pacientes hospitalarios, predominando como forma clínica más habitual la de placas y pápulas de pigmentación violácea o gris y de localización simétrica acral3. En nuestro paciente, la afectación de la semimucosa es atípica para una infección autóctona4. No se pudo atribuir la posible presencia cutánea inespecífica de este organismo5,6, intencionadamente buscada, a ninguna otra dermatosis de base, quedando descartada tras la respuesta a la reintroducción del tratamiento antimonial. No hemos encontrado casos publicados de leishmaniasis visceral asociada al VIH con afectación perioral local como éste, aunque en algún caso se describen lesiones orales, sobre todo a nivel de paladar, como parte de un cuadro diseminado7. De hecho, los casos descritos en VIH con afectación mucosa aislada pueden tratarse de formas de inicio de leishmaniasis visceral sin afectación medular inicialmente detectable8,9. Las lesiones de nuestro paciente pueden recordar a las lesiones periorificiales de la leishmaniasis cutaneomucosa americana o sudanesa, pero ésta no se produce en el contexto de una leishmaniasis visceral y cursa con afección de mucosas nasal y oral10. Este proceso está causado por otras especies de Leishmania y los casos europeos autóctonos se consideran excepcionales11-13.

De la literatura médica revisada sólo hemos encontrado un caso con una iconografía parecida, publicado por Navarro et al14. Las lesiones eran más edematosas, pero también los autores se plantearon el diagnóstico diferencial con otras queilitis infecciosas de afectación marginal. Desconocemos si dicho caso, también con infección VIH, era de origen autóctono.

La serología negativa para Leishmania y la presencia de numerosísimos amastigotes en la biopsia cutánea son datos frecuentes en las leishmaniasis viscerales asociadas a VIH y pruebas del papel que desempeña la inmunosupresión en estas formas clínicas3,15.

La extensión cutánea en este caso es una expresión primordial de la infección sistémica, marcando su recidiva, pero, a diferencia de otros casos de nuestra serie, a la respuesta terapéutica del cuadro dermatológico no se acompañó la curación de su leishmaniasis visceral, que fue resistente incluso a la anfotericina liposomal.

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