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Describimos a continuaci&#243;n un caso infrecuente en el que una LC simulando una ros&#225;cea granulomatosa fue la forma de comienzo de una LLC&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un var&#243;n sano de 60 a&#241;os&#44; con antecedente de ros&#225;cea eritematotelangiect&#225;sica&#44; consult&#243; por unas lesiones asintom&#225;ticas en ambas mejillas de un a&#241;o de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n presentaba unas p&#225;pulas eritematosas sobre una piel congestiva &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Con la sospecha cl&#237;nica de una ros&#225;cea papulopustulosa&#44; se trat&#243; con doxiciclina por v&#237;a oral e ivermectina t&#243;pica&#46; La evoluci&#243;n fue desfavorable y el paciente desarroll&#243;&#44; en pocas semanas&#44; m&#250;ltiples n&#243;dulos eritematosos y firmes en las mejillas y los pabellones auriculares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a> C y D&#41;&#46; En la exploraci&#243;n ganglionar se identific&#243; una adenopat&#237;a submandibular derecha blanda&#44; m&#243;vil y no dolorosa&#46; No presentaba s&#237;ntomas B&#46; La biopsia cut&#225;nea mostr&#243; un infiltrado linfocitario d&#233;rmico difuso&#44; sin epidermotropismo y con una zona Grenz subepid&#233;rmica&#46; Estaba constituido por unos linfocitos peque&#241;os con n&#250;cleos hipercrom&#225;ticos y redondeados&#44; y de citoplasma escaso &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; No se identific&#243; <span class="elsevierStyleItalic">Demodex folliculorum &#40;D&#46; folliculorum&#41;</span>&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; un fenotipo predominantemente B &#40;CD5&#44; CD20 CD23&#44; CD43&#44; BCL-2&#44; LEF-1 y PAX5 positivos&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> B-D&#41;&#46; El conjunto de hallazgos morfol&#243;gicos e inmunohistoqu&#237;micos fue compatible con una infiltraci&#243;n cut&#225;nea por una LLC&#46; El estudio anal&#237;tico mostr&#243; un hemograma normal y una hipogammaglobulinemia sin bandas monoclonales &#40;IgG 6&#44;21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;l&#44; IgM 0&#44;13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;l&#41;&#46; Las serolog&#237;as para VHB&#44; VHC&#44; VIH&#44; VEB&#44; CMV&#44; VVZ y toxoplasma fueron negativas&#46; En la TC de cuerpo completo se identificaron m&#250;ltiples adenopat&#237;as en diferentes localizaciones sin hepatoesplenomegalia&#46; En el mielograma se identific&#243; una infiltraci&#243;n del 83&#37; por linfocitos maduros y de peque&#241;o tama&#241;o&#44; indicativos de LLC&#46; La citometr&#237;a de flujo en MO mostr&#243; un 50&#37; de c&#233;lulas B con inmunofenotipo id&#233;ntico al cut&#225;neo&#46; No se identific&#243; la deleci&#243;n 17p13 en m&#233;dula &#243;sea&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras el diagn&#243;stico de LLC estadio RAI I y Binet B&#44; el paciente realiz&#243; 6 ciclos de quimioterapia con fludarabina&#44; ciclofosfamida y rituximab&#44; con lo que se consigui&#243; una remisi&#243;n cl&#237;nica completa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>A y B&#41;&#46; No ha presentado recurrencia&#46; Tras 2 a&#241;os de seguimiento&#44; el paciente no ha presentado recurrencia cut&#225;nea o medular&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La LC puede observarse en un 4-20&#37; de los pacientes con LLC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Aunque suele ocurrir en estadios avanzados&#44; la LC puede representar la primera manifestaci&#243;n de una LLC hasta en un 16&#44;7&#37; de lo casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Su presentaci&#243;n cl&#237;nica es muy variable e incluye p&#225;pulas&#44; placas&#44; n&#243;dulos o tumores eritemato-viol&#225;ceos localizados&#44; fundamentalmente en la cabeza y el cuello&#44; o generalizados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El inicio de una LLC simulando una ros&#225;cea es una forma de presentaci&#243;n infrecuente&#44; de la que se han descrito &#250;nicamente 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos hasta la actualidad&#44; 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>de ellos en mujeres<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">5-7</span></a>&#46; Tambi&#233;n se han descrito pacientes con LLC que&#44; a&#241;os despu&#233;s del diagn&#243;stico&#44; desarrollaron una infiltraci&#243;n cut&#225;nea facial rosaceiforme<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Esta manifestaci&#243;n cut&#225;nea at&#237;pica de la LLC se observa mayoritariamente en mujeres en torno a la sexta d&#233;cada de la vida&#44; lo que hace m&#225;s plausible el diagn&#243;stico diferencial con una ros&#225;cea&#46; Este hecho conlleva un retraso en el diagn&#243;stico&#44; que puede ser desde meses a a&#241;os&#44; dado que los pacientes son tratados con antibi&#243;ticos t&#243;picos o sist&#233;micos ante la sospecha cl&#237;nica de una ros&#225;cea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiopatogenia de esta forma de presentaci&#243;n de la LLC es desconocida&#46; La aparici&#243;n de una LC en la misma localizaci&#243;n donde previamente hubo lesiones de ros&#225;cea podr&#237;a representar un fen&#243;meno isot&#243;pico de Wolf&#44; de igual forma que ocurre en pacientes con una infecci&#243;n previa por el virus herpes z&#243;ster o el virus herpes simple<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;9</span></a>&#46; Por otra parte&#44; se ha planteado si la estimulaci&#243;n cr&#243;nica por parte del <span class="elsevierStyleItalic">D&#46; folliculorum</span> podr&#237;a conducir al desarrollo de un linfoma&#44; similar a lo que ocurre entre el <span class="elsevierStyleItalic">Helicobacter pylori</span> y el linfoma MALT g&#225;strico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Sin embargo&#44; la presencia de <span class="elsevierStyleItalic">D&#46; folliculorum</span> en el estudio histol&#243;gico no se ha demostrado en todos los casos de LLC rosaceiforme<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n cut&#225;nea espec&#237;fica por c&#233;lulas leuc&#233;micas en aquellos pacientes con LLC no se ha asociado con un peor pron&#243;stico&#44; siempre y cuando no existan una progresi&#243;n sist&#233;mica o signos de una transformaci&#243;n a un linfoma de c&#233;lulas grandes &#40;s&#237;ndrome de Richter&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento en estos casos incluye los an&#225;logos de nucle&#243;sidos como fludarabina y cladribina&#44; agentes alquilantes como el clorambucilo&#44; ciclofosfamida o la radioterapia local&#46; La combinaci&#243;n de rituximab con corticoides sist&#233;micos tambi&#233;n ha demostrado ser eficaz&#44; sobre todo en los pacientes con una mala tolerancia a los agentes quimioter&#225;picos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7&#44;11</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por tanto&#44; el comienzo de una LLC simulando una ros&#225;cea es una forma de presentaci&#243;n cl&#237;nica extremadamente infrecuente&#46; Por ello&#44; debemos de incluir las lesiones rosaceiformes at&#237;picas o con escasa respuesta a los tratamientos habituales&#44; dentro de las formas de presentaci&#243;n cl&#237;nica de la LLC para evitar retrasos en su diagn&#243;stico&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 113. Issue 3.
Pages 326-328 (March 2022)
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
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Leucemia cutis simulando una rosácea granulomatosa: presentación clínica de una leucemia linfoide crónica
Leukemia Cutis Mimicking Granulomatous Rosacea at the Onset of Chronic Lymphocytic Leukemia
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8117
I. Vázquez-Osorioa,
Corresponding author
rogivaos@gmail.com

Autor para correspondencia.
, P. Chamorro-Chamorrob, P. Gonzalvo-Rodríguezc, E. Rodríguez-Díazd
a Servicio de Dermatología, Hospital Clínico Universitario, Santiago de Compostela, A Coruña, España
b Servicio de Hematología, Hospital Universitario de Cabueñes, Gijón, Asturias, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de Cabueñes, Gijón, Asturias, España
d Servicio de Dermatología, Hospital Universitario de Cabueñes, Gijón, Asturias, España
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Sr. Director:

La leucemia linfática crónica (LLC) es el tipo de leucemia más frecuente en adultos de Europa y América del Norte. Se caracteriza por adenopatías, visceromegalias y linfocitosis clonal en sangre periférica con un inmunofenotipo B. La afectación cutánea puede observarse hasta en un 25% de los pacientes, principalmente en forma de manifestaciones no específicas como neoplasias, infecciones víricas, vasculitis o síndrome de Sweet, entre otras1. Sin embargo, la leucemia cutis (LC) o la infiltración cutánea por células leucémicas es una manifestación clínica poco frecuente en la LLC y, casi siempre, ocurre en estadios avanzados de la enfermedad1,2. Describimos a continuación un caso infrecuente en el que una LC simulando una rosácea granulomatosa fue la forma de comienzo de una LLC.

Un varón sano de 60 años, con antecedente de rosácea eritematotelangiectásica, consultó por unas lesiones asintomáticas en ambas mejillas de un año de evolución. En la exploración presentaba unas pápulas eritematosas sobre una piel congestiva (fig. 1A y B). Con la sospecha clínica de una rosácea papulopustulosa, se trató con doxiciclina por vía oral e ivermectina tópica. La evolución fue desfavorable y el paciente desarrolló, en pocas semanas, múltiples nódulos eritematosos y firmes en las mejillas y los pabellones auriculares (fig. 1 C y D). En la exploración ganglionar se identificó una adenopatía submandibular derecha blanda, móvil y no dolorosa. No presentaba síntomas B. La biopsia cutánea mostró un infiltrado linfocitario dérmico difuso, sin epidermotropismo y con una zona Grenz subepidérmica. Estaba constituido por unos linfocitos pequeños con núcleos hipercromáticos y redondeados, y de citoplasma escaso (fig. 2A). No se identificó Demodex folliculorum (D. folliculorum). El estudio inmunohistoquímico mostró un fenotipo predominantemente B (CD5, CD20 CD23, CD43, BCL-2, LEF-1 y PAX5 positivos) (fig. 2 B-D). El conjunto de hallazgos morfológicos e inmunohistoquímicos fue compatible con una infiltración cutánea por una LLC. El estudio analítico mostró un hemograma normal y una hipogammaglobulinemia sin bandas monoclonales (IgG 6,21g/l, IgM 0,13g/l). Las serologías para VHB, VHC, VIH, VEB, CMV, VVZ y toxoplasma fueron negativas. En la TC de cuerpo completo se identificaron múltiples adenopatías en diferentes localizaciones sin hepatoesplenomegalia. En el mielograma se identificó una infiltración del 83% por linfocitos maduros y de pequeño tamaño, indicativos de LLC. La citometría de flujo en MO mostró un 50% de células B con inmunofenotipo idéntico al cutáneo. No se identificó la deleción 17p13 en médula ósea.

Figura 1.

A y B) Pápulas eritematosas sobre una piel congestiva. C y D) Nódulos eritematosos, de consistencia firmes, con tendencia a confluir en las mejillas y los pabellones auriculares.

(0.23MB).
Figura 2.

A) Biopsia de una lesión nodular. Infiltrado linfocitario dérmico compuesto por linfocitos de pequeño tamaño con núcleos hipercromáticos y redondeados, y con un citoplasma escaso (hematoxilina-eosina×20). B-D) Positividad para CD20 (B), BCL-2 (C) y PAX-5 (D) del infiltrado linfocitario.

(0.43MB).

Tras el diagnóstico de LLC estadio RAI I y Binet B, el paciente realizó 6 ciclos de quimioterapia con fludarabina, ciclofosfamida y rituximab, con lo que se consiguió una remisión clínica completa (fig. 3A y B). No ha presentado recurrencia. Tras 2 años de seguimiento, el paciente no ha presentado recurrencia cutánea o medular.

Figura 3.

A y B) Remisión clínica completa 2años tras el tratamiento.

(0.12MB).

La LC puede observarse en un 4-20% de los pacientes con LLC3. Aunque suele ocurrir en estadios avanzados, la LC puede representar la primera manifestación de una LLC hasta en un 16,7% de lo casos4. Su presentación clínica es muy variable e incluye pápulas, placas, nódulos o tumores eritemato-violáceos localizados, fundamentalmente en la cabeza y el cuello, o generalizados1.

El inicio de una LLC simulando una rosácea es una forma de presentación infrecuente, de la que se han descrito únicamente 4casos hasta la actualidad, 3de ellos en mujeres5-7. También se han descrito pacientes con LLC que, años después del diagnóstico, desarrollaron una infiltración cutánea facial rosaceiforme8. Esta manifestación cutánea atípica de la LLC se observa mayoritariamente en mujeres en torno a la sexta década de la vida, lo que hace más plausible el diagnóstico diferencial con una rosácea. Este hecho conlleva un retraso en el diagnóstico, que puede ser desde meses a años, dado que los pacientes son tratados con antibióticos tópicos o sistémicos ante la sospecha clínica de una rosácea6.

La etiopatogenia de esta forma de presentación de la LLC es desconocida. La aparición de una LC en la misma localización donde previamente hubo lesiones de rosácea podría representar un fenómeno isotópico de Wolf, de igual forma que ocurre en pacientes con una infección previa por el virus herpes zóster o el virus herpes simple4,9. Por otra parte, se ha planteado si la estimulación crónica por parte del D. folliculorum podría conducir al desarrollo de un linfoma, similar a lo que ocurre entre el Helicobacter pylori y el linfoma MALT gástrico10. Sin embargo, la presencia de D. folliculorum en el estudio histológico no se ha demostrado en todos los casos de LLC rosaceiforme6-8.

La afectación cutánea específica por células leucémicas en aquellos pacientes con LLC no se ha asociado con un peor pronóstico, siempre y cuando no existan una progresión sistémica o signos de una transformación a un linfoma de células grandes (síndrome de Richter)1,4.

El tratamiento en estos casos incluye los análogos de nucleósidos como fludarabina y cladribina, agentes alquilantes como el clorambucilo, ciclofosfamida o la radioterapia local. La combinación de rituximab con corticoides sistémicos también ha demostrado ser eficaz, sobre todo en los pacientes con una mala tolerancia a los agentes quimioterápicos6,7,11.

Por tanto, el comienzo de una LLC simulando una rosácea es una forma de presentación clínica extremadamente infrecuente. Por ello, debemos de incluir las lesiones rosaceiformes atípicas o con escasa respuesta a los tratamientos habituales, dentro de las formas de presentación clínica de la LLC para evitar retrasos en su diagnóstico.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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