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Los hemangiomas generalmente involucionan de forma espont&#225;nea&#44; por lo que no suelen requerir de estudios adicionales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; a nivel lumbar y perineal&#44; especialmente si se trata de las variantes segmentarias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">4-9</span></a>&#44; hasta en un 35&#37; de los casos asociar&#225;n alguna malformaci&#243;n subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Entre las malformaciones existentes podemos enumerar a las anormalidades anorrectales&#44; las del tracto urinario&#44; espinales y de genitales externos&#46; As&#237; mismo los hemangiomas localizados a nivel de la l&#237;nea media&#44; especialmente los lumbares&#44; se asociar&#225;n en mayor medida a un disrafismo espinal oculto &#40;DEO&#41;&#44; por lo que ser&#225;n considerados como lesiones de alto riesgo&#44; sobre todo si se asocian a hipertricosis&#44; a lipomas subcut&#225;neos o ap&#233;ndices caudales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46; As&#237; mismo&#44; la combinaci&#243;n de 2 o m&#225;s lesiones ser&#225; un indicador de la presencia de una disrafia subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2006&#44; Girard et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> propusieron el acr&#243;nimo PELVIS &#40;del ingl&#233;s &#171;perineal hemangiomas&#44; external genitalia malformations&#44; lipomyelomeningocele&#44; vesicorenal abnormalities&#44; imperforate anus&#44; and skin tag&#187;&#41; para describir 2 pacientes con hemangiomas sacros y perineales de gran tama&#241;o que adem&#225;s presentaban malformaciones graves a nivel de los genitales externos&#44; del tracto urinario y ano imperforado&#46; Posteriormente&#44; se propuso otro acr&#243;nimo para describir entidades cl&#237;nicas similares&#44; el s&#237;ndrome &#171;SACRAL&#187; o &#171;LUMBAR&#187;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">15-17</span></a>&#46; Seg&#250;n la literatura&#44; los hemangiomas de gran tama&#241;o perineales o de zona lumbosacra son los que suelen asociar una malformaci&#243;n&#44; as&#237; como requerir un estudio de neuroimagen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Sin embargo&#44; el momento m&#225;s indicado para realizar este estudio sigue siendo una inc&#243;gnita&#46; Por otro lado&#44; en las lesiones de peque&#241;o tama&#241;o y que no producen desviaci&#243;n de la l&#237;nea media o que no tienen s&#237;ntomas o signos adicionales&#44; el manejo y seguimiento no est&#225;n del todo claro&#46; Finalmente&#44; hasta este momento no se cuenta con un consenso acerca de cu&#225;les son las pruebas que se deben solicitar en estos casos&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Casos cl&#237;nicos</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Caso n&#46;&#176; 1</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una ni&#241;a sana de 2 meses de edad es valorada en nuestro servicio por presentar un hemangioma lumbar&#46; La paciente no ten&#237;a antecedentes patol&#243;gicos de importancia ni hab&#237;a tenido complicaciones durante la gestaci&#243;n&#46; La ni&#241;a hab&#237;a nacido de parto vaginal espont&#225;neo y a t&#233;rmino&#46; Sus padres negaban consanguineidad&#44; as&#237; como antecedentes familiares de malformaciones cong&#233;nitas&#46; En el examen dermatol&#243;gico se observaba la presencia de un hemangioma lumbosacro segmentario que produc&#237;a una desviaci&#243;n de la l&#237;nea media hacia la izquierda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#59; no presentaba otra lesi&#243;n cut&#225;nea o sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica asociada&#46; Tras un examen cl&#237;nico normal&#44; se inicia tratamiento con propranolol&#46; Despu&#233;s de recibir algunas dosis la paciente present&#243; hipotensi&#243;n en repetidas oportunidades&#44; por lo que se decide suspender el tratamiento y realizar &#250;nicamente un seguimiento cl&#237;nico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una ecograf&#237;a lumbar como parte de la valoraci&#243;n inicial de la ni&#241;a&#44; sin encontrarse ninguna anormalidad estructural&#46; Pocos meses despu&#233;s&#44; a pesar de que la lesi&#243;n hab&#237;a disminuido de tama&#241;o&#44; se solicit&#243; una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41;&#44; observ&#225;ndose un lipoma de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm asociado al cono medular y una m&#233;dula espinal anclada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Por otro lado&#44; con esta prueba se descart&#243; la presencia de alguna anormalidad urol&#243;gica&#46; La m&#233;dula espinal anclada fue tratada por el servicio de neurocirug&#237;a pedi&#225;trica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#44; con una respuesta cl&#237;nica posterior adecuada y un desarrollo psicomotriz normal&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Caso n&#46;&#176; 2</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un lactante de 5 meses acudi&#243; a nuestro servicio por presentar un hemangioma a nivel sacro&#46; Se trataba de un ni&#241;o sano&#44; nacido de parto a t&#233;rmino sin incidencias&#46; En la exploraci&#243;n cl&#237;nica se evidenciaba un hemangioma ulcerado de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm localizado en el pliegue intergl&#250;teo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41; pero que no desviaba la l&#237;nea media&#46; La madre del paciente refer&#237;a que la lesi&#243;n se hab&#237;a ulcerado en los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>d&#237;as previos a la consulta&#46; El ni&#241;o no presentaba ning&#250;n otro s&#237;ntoma o signo&#46; Tras un examen cl&#237;nico normal se inici&#243; tratamiento con propranolol&#44; siendo este bien tolerado por el paciente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicit&#243; una ecograf&#237;a de la regi&#243;n afectada&#44; con lo que se constat&#243; la presencia de un sinus d&#233;rmico persistente&#46; La RM mostr&#243; adem&#225;s un lipoma a nivel de filum terminale &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig&#46; 5</a>&#41;&#46; Con estos hallazgos se deriv&#243; al paciente para valoraci&#243;n por urolog&#237;a descart&#225;ndose alguna anomal&#237;a a este nivel&#46; Dada la ausencia de cl&#237;nica neurol&#243;gica&#44; en la unidad de neurocirug&#237;a pedi&#225;trica se decidi&#243; realizar &#250;nicamente seguimiento&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso n&#46;&#176; 3</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un lactante de un mes de edad acudi&#243; a nuestro servicio por presentar un hemangioma sacro asintom&#225;tico&#46; Los padres negaban antecedentes patol&#243;gicos relevantes&#46; El ni&#241;o hab&#237;a nacido de una gestaci&#243;n y un parto sin complicaciones&#46; En el examen f&#237;sico presentaba un hemangioma ulcerado de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; asociado a una fosa sacra&#44; as&#237; como asimetr&#237;a del pliegue intergl&#250;teo&#46; Tras iniciar tratamiento con propranolol&#44; el paciente tuvo una respuesta cl&#237;nica muy favorable&#46; Se realiz&#243; una ecograf&#237;a&#44; la cual result&#243; dentro de la normalidad&#46; Sin embargo&#44; en la RM se detect&#243; un lipoma a nivel del filum terminale&#44; el cual no asociaba una m&#233;dula espinal anclada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0030">fig&#46; 6</a>&#41;&#46; El paciente fue derivado al servicio de neurolog&#237;a pedi&#225;trica para valoraci&#243;n&#44; donde se opt&#243; por realizar un manejo conservador y seguimiento cl&#237;nico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia></span></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la literatura existen escasas publicaciones acerca de cu&#225;les son las pruebas de imagen necesarias para valorar las alteraciones neurol&#243;gicas en pacientes con hemangiomas lumbares o perineales&#44; as&#237; como acerca de cu&#225;l es el mejor momento para su realizaci&#243;n&#46; Algunos autores han publicado casos donde hemangiomas se encontraban asociados a malformaciones internas&#44; lo que nos indica que&#44; en los pacientes con lesiones perineales extensas&#44; incluso en aquellos neurol&#243;gicamente asintom&#225;ticos&#44; se deber&#237;a realizar una ecograf&#237;a renal&#44; abdominal y espinal para descartar la existencia de una malformaci&#243;n asociada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; Otros autores proponen la realizaci&#243;n de una RM para la detecci&#243;n de un disrafismo espinal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> y de una RM p&#233;lvica para la detecci&#243;n de otra anormalidad interna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0220"><span class="elsevierStyleSup">16&#44;19</span></a>&#46; Sin embargo&#44; no existe consenso acerca de cu&#225;l ser&#237;a el mejor momento para la realizaci&#243;n de estas pruebas&#46; Otros autores han sugerido igualmente que en todos los ni&#241;os que presenten un hemangioma segmentario a nivel lumbosacro&#44; se deber&#237;a descartar de forma sistem&#225;tica la presencia de un DEO&#44; realizar una ecograf&#237;a de m&#233;dula espinal antes de los 4 meses&#44; idealmente durante el periodo neonatal&#44; y una RM lumbosacra en ni&#241;os mayores de 4 meses<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">17&#44;20</span></a> con la finalidad de evitar la aparici&#243;n s&#237;ntomas neurol&#243;gicos tard&#237;os que requieran tratamientos m&#225;s complejos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0245"><span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1989&#44; Albright et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> describieron 6 pacientes con hemangiomas perineales extensos estudiados con RM y uno con mielograf&#237;a&#46; De estos&#44; 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ni&#241;os presentaban una lesi&#243;n cut&#225;nea lumbar en la l&#237;nea media&#44; otro un lipoma subcut&#225;neo subyacente al hemangioma y el &#250;ltimo adem&#225;s del hemangioma presentaba un sinus d&#233;rmico a nivel de la l&#237;nea media&#46; A pesar de carecer de sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#44; todos los pacientes fueron diagnosticados de m&#233;dula espinal anclada&#44; 4 presentaron lipomas intraespinales y 2 asociaban un s&#237;ndrome del filum terminale&#46; Con base en dichos resultados&#44; estos autores propusieron que los hemangiomas perineales de gran tama&#241;o deber&#237;an ser valorados como norma general mediante una RM&#44; buscando as&#237; descartar la presencia de una m&#233;dula espinal anclada&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A&#241;os m&#225;s tarde&#44; en un estudio multic&#233;ntrico prospectivo que inclu&#237;a a 41 ni&#241;os con hemangiomas lumbosacros de la l&#237;nea media de m&#225;s de 2&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; y en quienes se hab&#237;a realizado una RM&#44; qued&#243; demostrado que el riesgo relativo en pacientes con hemangiomas infantiles lumbosacros de presentar anormalidades espinales fue de 640&#44; con un valor predictivo positivo del 51&#44;2&#37;&#46; En el mismo estudio estos autores compararon los resultados entre la ecograf&#237;a y la RM&#46; La ecograf&#237;a tuvo un 50&#37; de falsos positivos&#46; El coeficiente kappa de Cohen que se utiliz&#243; para determinar la concordancia entre la ecograf&#237;a y la RM fue de 0&#44;27&#44; por lo cual se consider&#243; que la concordancia presentada se deb&#237;a al azar&#46; Los resultados de este estudio demostraron un aumento significativo del riesgo de presentar anormalidades medulares en ni&#241;os con hemangiomas lumbosacros de la l&#237;nea media&#44; y que la valoraci&#243;n con ecograf&#237;a&#44; incluso si se realiza antes de los 4 meses de edad&#44; no es un instrumento diagn&#243;stico que tenga la suficiente sensibilidad para ser utilizado en pacientes con un riesgo elevado&#46; Por este motivo&#44; se concluye que en estos ni&#241;os se deber&#237;a realizar siempre una RM diagn&#243;stica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; A esta misma conclusi&#243;n llegaron O&#8217;Neill et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0255"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#44; cuando compararon la ecograf&#237;a y la RM en 2017&#46; Estos estudiaron a 522 ni&#241;os a quienes se les hab&#237;a realizado una RM de la columna lumbar para descartar la presencia de un DEO&#59; de estos&#44; en el 5&#37; la indicaci&#243;n del estudio de imagen se deb&#237;a a la presencia de un hemangioma&#46; El rango de DEO vari&#243; desde un 12&#37; en pacientes que presentaban &#250;nicamente una desviaci&#243;n asim&#233;trica del pliegue intergl&#250;teo hasta un 55&#37; 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En este estudio se incluy&#243; a ni&#241;os con hemangiomas de m&#225;s de 2&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm que asociaban una disrafia medular en la RM&#46; Veinte casos casos fueron analizados&#44; donde en el 60&#37; se hall&#243; una m&#233;dula espinal anclada&#44; en el 50&#37; un lipoma medular&#44; en el 45&#37; hemangiomas intramedulares y en el 40&#37; un tracto sinusal&#46; Producto de estos resultados se realiz&#243; la recomendaci&#243;n de que&#44; ante la presencia de un hemangioma cut&#225;neo a nivel lumbosacro&#44; se deber&#237;a realizar una RM con secuencias del &#225;rea de la uni&#243;n toracolumbar y de la columna lumbosacra<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0270"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM es la prueba diagn&#243;stica por excelencia para diagnosticar un DEO&#44; pero el momento en el que mejor se observar&#225; la presencia de anomal&#237;as estructurales a&#250;n no est&#225; establecido&#46; Algunos autores consideran que&#44; si no existe la evidencia de un tracto sinusal&#44; ulceraci&#243;n o signos o s&#237;ntomas neurol&#243;gicos al diagn&#243;stico&#44; la RM podr&#237;a ser pospuesta hasta los 4 a 6 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Cuanto mayor sea el ni&#241;o al realizar la RM&#44; se realizar&#225; un mejor estudio de la anatom&#237;a y habr&#225; una mejor tolerancia a la sedaci&#243;n si es que esta fuera necesario&#46; De acuerdo con la literatura&#44; a los 6 meses es la mejor edad para realizar una RM diagn&#243;stica&#44; ya que la formaci&#243;n de la grasa a nivel del filum terminale se ha incrementado&#46; Por otro lado&#44; la ecograf&#237;a se debe realizar lo antes posible&#44; ya que no ser&#225; viable una vez que los elementos espinales posteriores se hayan osificado&#44; hecho que ocurre usualmente a los 6 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0255"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#46; Por este motivo&#44; algunos autores consideran la ecograf&#237;a como una prueba diagn&#243;stica de primera l&#237;nea y la RM como una prueba a realizar &#250;nicamente si hay limitaciones o se ha hallado alguna alteraci&#243;n en la ecograf&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0275"><span class="elsevierStyleSup">27</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conclusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo de los hemangiomas lumbosacros y perineales localizados en la l&#237;nea media carecen de consenso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0280"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a>&#46; Aportamos 3 casos de ni&#241;os con hemangiomas en estas localizaciones y que han tenido buena evoluci&#243;n&#46; En todos los casos los ni&#241;os estaban neurol&#243;gicamente asintom&#225;ticos&#59; a pesar de ello&#44; se les realiz&#243; una RM lumbar y en los 3 casos se evidenci&#243; la presencia de un lipoma a nivel del filum terminale&#46; En uno de los pacientes se diagnostic&#243; adem&#225;s una m&#233;dula espinal anclada&#44; por lo que se le realiz&#243; un tratamiento quir&#250;rgico&#46; Si nos basamos tanto en nuestros hallazgos&#44; como en la revisi&#243;n bibliogr&#225;fica&#44; en la evoluci&#243;n cl&#237;nica de esta entidad&#44; donde la sintomatolog&#237;a generalmente se presenta en fases tard&#237;as&#44; as&#237; como en la utilidad de cada prueba en relaci&#243;n con el desarrollo del &#225;rea lumbar en los pacientes pedi&#225;tricos&#44; consideramos que se deber&#237;a de realizar una RM a los 6 meses de edad en todos los ni&#241;os con un hemangioma lumbar o perineal&#44; independientemente del tama&#241;o de la lesi&#243;n&#44; la presencia o ausencia de s&#237;ntomas neurol&#243;gicos o los resultados de la ecograf&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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CONTROVERSIAS EN DERMATOLOGÍA
Papel de la resonancia magnética en niños con hemangiomas lumbosacros y perineales: informe de 3casos clínicos y revisión de la literatura
Role of Magnetic Resonance Image in Children with Lumbosacral and Perineal Hemangiomas: Case Reports and Review of the Literature
D. Subiabre-Ferrera,
Autor para correspondencia
dani_subi@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, A. García-Rabascoa, N. Correa-Gonzálezb, J.M. Ortiz-Salvadora, M. Barreda-Solanac
a Servicio de Dermatología, Hospital General Universitario de Valencia, Valencia, España
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Los hemangiomas generalmente involucionan de forma espont&#225;nea&#44; por lo que no suelen requerir de estudios adicionales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; a nivel lumbar y perineal&#44; especialmente si se trata de las variantes segmentarias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">4-9</span></a>&#44; hasta en un 35&#37; de los casos asociar&#225;n alguna malformaci&#243;n subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Entre las malformaciones existentes podemos enumerar a las anormalidades anorrectales&#44; las del tracto urinario&#44; espinales y de genitales externos&#46; As&#237; mismo los hemangiomas localizados a nivel de la l&#237;nea media&#44; especialmente los lumbares&#44; se asociar&#225;n en mayor medida a un disrafismo espinal oculto &#40;DEO&#41;&#44; por lo que ser&#225;n considerados como lesiones de alto riesgo&#44; sobre todo si se asocian a hipertricosis&#44; a lipomas subcut&#225;neos o ap&#233;ndices caudales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46; As&#237; mismo&#44; la combinaci&#243;n de 2 o m&#225;s lesiones ser&#225; un indicador de la presencia de una disrafia subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2006&#44; Girard et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> propusieron el acr&#243;nimo PELVIS &#40;del ingl&#233;s &#171;perineal hemangiomas&#44; external genitalia malformations&#44; lipomyelomeningocele&#44; vesicorenal abnormalities&#44; imperforate anus&#44; and skin tag&#187;&#41; para describir 2 pacientes con hemangiomas sacros y perineales de gran tama&#241;o que adem&#225;s presentaban malformaciones graves a nivel de los genitales externos&#44; del tracto urinario y ano imperforado&#46; Posteriormente&#44; se propuso otro acr&#243;nimo para describir entidades cl&#237;nicas similares&#44; el s&#237;ndrome &#171;SACRAL&#187; o &#171;LUMBAR&#187;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">15-17</span></a>&#46; Seg&#250;n la literatura&#44; los hemangiomas de gran tama&#241;o perineales o de zona lumbosacra son los que suelen asociar una malformaci&#243;n&#44; as&#237; como requerir un estudio de neuroimagen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Sin embargo&#44; el momento m&#225;s indicado para realizar este estudio sigue siendo una inc&#243;gnita&#46; Por otro lado&#44; en las lesiones de peque&#241;o tama&#241;o y que no producen desviaci&#243;n de la l&#237;nea media o que no tienen s&#237;ntomas o signos adicionales&#44; el manejo y seguimiento no est&#225;n del todo claro&#46; Finalmente&#44; hasta este momento no se cuenta con un consenso acerca de cu&#225;les son las pruebas que se deben solicitar en estos casos&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Casos cl&#237;nicos</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Caso n&#46;&#176; 1</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una ni&#241;a sana de 2 meses de edad es valorada en nuestro servicio por presentar un hemangioma lumbar&#46; La paciente no ten&#237;a antecedentes patol&#243;gicos de importancia ni hab&#237;a tenido complicaciones durante la gestaci&#243;n&#46; La ni&#241;a hab&#237;a nacido de parto vaginal espont&#225;neo y a t&#233;rmino&#46; Sus padres negaban consanguineidad&#44; as&#237; como antecedentes familiares de malformaciones cong&#233;nitas&#46; En el examen dermatol&#243;gico se observaba la presencia de un hemangioma lumbosacro segmentario que produc&#237;a una desviaci&#243;n de la l&#237;nea media hacia la izquierda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#59; no presentaba otra lesi&#243;n cut&#225;nea o sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica asociada&#46; Tras un examen cl&#237;nico normal&#44; se inicia tratamiento con propranolol&#46; Despu&#233;s de recibir algunas dosis la paciente present&#243; hipotensi&#243;n en repetidas oportunidades&#44; por lo que se decide suspender el tratamiento y realizar &#250;nicamente un seguimiento cl&#237;nico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una ecograf&#237;a lumbar como parte de la valoraci&#243;n inicial de la ni&#241;a&#44; sin encontrarse ninguna anormalidad estructural&#46; Pocos meses despu&#233;s&#44; a pesar de que la lesi&#243;n hab&#237;a disminuido de tama&#241;o&#44; se solicit&#243; una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41;&#44; observ&#225;ndose un lipoma de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm asociado al cono medular y una m&#233;dula espinal anclada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Por otro lado&#44; con esta prueba se descart&#243; la presencia de alguna anormalidad urol&#243;gica&#46; La m&#233;dula espinal anclada fue tratada por el servicio de neurocirug&#237;a pedi&#225;trica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#44; con una respuesta cl&#237;nica posterior adecuada y un desarrollo psicomotriz normal&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Caso n&#46;&#176; 2</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un lactante de 5 meses acudi&#243; a nuestro servicio por presentar un hemangioma a nivel sacro&#46; Se trataba de un ni&#241;o sano&#44; nacido de parto a t&#233;rmino sin incidencias&#46; En la exploraci&#243;n cl&#237;nica se evidenciaba un hemangioma ulcerado de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm localizado en el pliegue intergl&#250;teo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41; pero que no desviaba la l&#237;nea media&#46; La madre del paciente refer&#237;a que la lesi&#243;n se hab&#237;a ulcerado en los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>d&#237;as previos a la consulta&#46; El ni&#241;o no presentaba ning&#250;n otro s&#237;ntoma o signo&#46; Tras un examen cl&#237;nico normal se inici&#243; tratamiento con propranolol&#44; siendo este bien tolerado por el paciente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicit&#243; una ecograf&#237;a de la regi&#243;n afectada&#44; con lo que se constat&#243; la presencia de un sinus d&#233;rmico persistente&#46; La RM mostr&#243; adem&#225;s un lipoma a nivel de filum terminale &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig&#46; 5</a>&#41;&#46; Con estos hallazgos se deriv&#243; al paciente para valoraci&#243;n por urolog&#237;a descart&#225;ndose alguna anomal&#237;a a este nivel&#46; Dada la ausencia de cl&#237;nica neurol&#243;gica&#44; en la unidad de neurocirug&#237;a pedi&#225;trica se decidi&#243; realizar &#250;nicamente seguimiento&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso n&#46;&#176; 3</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un lactante de un mes de edad acudi&#243; a nuestro servicio por presentar un hemangioma sacro asintom&#225;tico&#46; Los padres negaban antecedentes patol&#243;gicos relevantes&#46; El ni&#241;o hab&#237;a nacido de una gestaci&#243;n y un parto sin complicaciones&#46; En el examen f&#237;sico presentaba un hemangioma ulcerado de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; asociado a una fosa sacra&#44; as&#237; como asimetr&#237;a del pliegue intergl&#250;teo&#46; Tras iniciar tratamiento con propranolol&#44; el paciente tuvo una respuesta cl&#237;nica muy favorable&#46; Se realiz&#243; una ecograf&#237;a&#44; la cual result&#243; dentro de la normalidad&#46; Sin embargo&#44; en la RM se detect&#243; un lipoma a nivel del filum terminale&#44; el cual no asociaba una m&#233;dula espinal anclada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0030">fig&#46; 6</a>&#41;&#46; El paciente fue derivado al servicio de neurolog&#237;a pedi&#225;trica para valoraci&#243;n&#44; donde se opt&#243; por realizar un manejo conservador y seguimiento cl&#237;nico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia></span></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la literatura existen escasas publicaciones acerca de cu&#225;les son las pruebas de imagen necesarias para valorar las alteraciones neurol&#243;gicas en pacientes con hemangiomas lumbares o perineales&#44; as&#237; como acerca de cu&#225;l es el mejor momento para su realizaci&#243;n&#46; Algunos autores han publicado casos donde hemangiomas se encontraban asociados a malformaciones internas&#44; lo que nos indica que&#44; en los pacientes con lesiones perineales extensas&#44; incluso en aquellos neurol&#243;gicamente asintom&#225;ticos&#44; se deber&#237;a realizar una ecograf&#237;a renal&#44; abdominal y espinal para descartar la existencia de una malformaci&#243;n asociada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; Otros autores proponen la realizaci&#243;n de una RM para la detecci&#243;n de un disrafismo espinal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> y de una RM p&#233;lvica para la detecci&#243;n de otra anormalidad interna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0220"><span class="elsevierStyleSup">16&#44;19</span></a>&#46; Sin embargo&#44; no existe consenso acerca de cu&#225;l ser&#237;a el mejor momento para la realizaci&#243;n de estas pruebas&#46; Otros autores han sugerido igualmente que en todos los ni&#241;os que presenten un hemangioma segmentario a nivel lumbosacro&#44; se deber&#237;a descartar de forma sistem&#225;tica la presencia de un DEO&#44; realizar una ecograf&#237;a de m&#233;dula espinal antes de los 4 meses&#44; idealmente durante el periodo neonatal&#44; y una RM lumbosacra en ni&#241;os mayores de 4 meses<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">17&#44;20</span></a> con la finalidad de evitar la aparici&#243;n s&#237;ntomas neurol&#243;gicos tard&#237;os que requieran tratamientos m&#225;s complejos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0245"><span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1989&#44; Albright et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> describieron 6 pacientes con hemangiomas perineales extensos estudiados con RM y uno con mielograf&#237;a&#46; De estos&#44; 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ni&#241;os presentaban una lesi&#243;n cut&#225;nea lumbar en la l&#237;nea media&#44; otro un lipoma subcut&#225;neo subyacente al hemangioma y el &#250;ltimo adem&#225;s del hemangioma presentaba un sinus d&#233;rmico a nivel de la l&#237;nea media&#46; A pesar de carecer de sintomatolog&#237;a neurol&#243;gica&#44; todos los pacientes fueron diagnosticados de m&#233;dula espinal anclada&#44; 4 presentaron lipomas intraespinales y 2 asociaban un s&#237;ndrome del filum terminale&#46; Con base en dichos resultados&#44; estos autores propusieron que los hemangiomas perineales de gran tama&#241;o deber&#237;an ser valorados como norma general mediante una RM&#44; buscando as&#237; descartar la presencia de una m&#233;dula espinal anclada&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A&#241;os m&#225;s tarde&#44; en un estudio multic&#233;ntrico prospectivo que inclu&#237;a a 41 ni&#241;os con hemangiomas lumbosacros de la l&#237;nea media de m&#225;s de 2&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; y en quienes se hab&#237;a realizado una RM&#44; qued&#243; demostrado que el riesgo relativo en pacientes con hemangiomas infantiles lumbosacros de presentar anormalidades espinales fue de 640&#44; con un valor predictivo positivo del 51&#44;2&#37;&#46; En el mismo estudio estos autores compararon los resultados entre la ecograf&#237;a y la RM&#46; La ecograf&#237;a tuvo un 50&#37; de falsos positivos&#46; El coeficiente kappa de Cohen que se utiliz&#243; para determinar la concordancia entre la ecograf&#237;a y la RM fue de 0&#44;27&#44; por lo cual se consider&#243; que la concordancia presentada se deb&#237;a al azar&#46; Los resultados de este estudio demostraron un aumento significativo del riesgo de presentar anormalidades medulares en ni&#241;os con hemangiomas lumbosacros de la l&#237;nea media&#44; y que la valoraci&#243;n con ecograf&#237;a&#44; incluso si se realiza antes de los 4 meses de edad&#44; no es un instrumento diagn&#243;stico que tenga la suficiente sensibilidad para ser utilizado en pacientes con un riesgo elevado&#46; Por este motivo&#44; se concluye que en estos ni&#241;os se deber&#237;a realizar siempre una RM diagn&#243;stica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; A esta misma conclusi&#243;n llegaron O&#8217;Neill et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0255"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#44; cuando compararon la ecograf&#237;a y la RM en 2017&#46; Estos estudiaron a 522 ni&#241;os a quienes se les hab&#237;a realizado una RM de la columna lumbar para descartar la presencia de un DEO&#59; de estos&#44; en el 5&#37; la indicaci&#243;n del estudio de imagen se deb&#237;a a la presencia de un hemangioma&#46; El rango de DEO vari&#243; desde un 12&#37; en pacientes que presentaban &#250;nicamente una desviaci&#243;n asim&#233;trica del pliegue intergl&#250;teo hasta un 55&#37; en aquellos pacientes que ten&#237;an alguna lesi&#243;n cut&#225;nea aislada&#46; En el grupo de los hemangiomas&#44; el 15&#37; de los pacientes presentaba un DEO&#44; siendo en uno de los casos de tipo complejo&#46; Estos resultados fueron comparados con los de otro estudio publicado previamente&#44; donde la ecograf&#237;a hab&#237;a sido la principal herramienta diagn&#243;stica y se pudo concluir que la prevalencia del DEO identificado mediante una RM de alta resoluci&#243;n hab&#237;a sido significativamente m&#225;s alta que la hallada por medio de una ecograf&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0260"><span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span></a>&#44; lo que se debi&#243; a la mejor resoluci&#243;n de la primera y a la baja sensibilidad de la segunda&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otro estudio retrospectivo clasific&#243; a los diferentes tipos de anormalidades medulares asociadas a hemangiomas cut&#225;neos del &#225;rea lumbosacra&#46; En este estudio se incluy&#243; a ni&#241;os con hemangiomas de m&#225;s de 2&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm que asociaban una disrafia medular en la RM&#46; Veinte casos casos fueron analizados&#44; donde en el 60&#37; se hall&#243; una m&#233;dula espinal anclada&#44; en el 50&#37; un lipoma medular&#44; en el 45&#37; hemangiomas intramedulares y en el 40&#37; un tracto sinusal&#46; Producto de estos resultados se realiz&#243; la recomendaci&#243;n de que&#44; ante la presencia de un hemangioma cut&#225;neo a nivel lumbosacro&#44; se deber&#237;a realizar una RM con secuencias del &#225;rea de la uni&#243;n toracolumbar y de la columna lumbosacra<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0270"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM es la prueba diagn&#243;stica por excelencia para diagnosticar un DEO&#44; pero el momento en el que mejor se observar&#225; la presencia de anomal&#237;as estructurales a&#250;n no est&#225; establecido&#46; Algunos autores consideran que&#44; si no existe la evidencia de un tracto sinusal&#44; ulceraci&#243;n o signos o s&#237;ntomas neurol&#243;gicos al diagn&#243;stico&#44; la RM podr&#237;a ser pospuesta hasta los 4 a 6 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Cuanto mayor sea el ni&#241;o al realizar la RM&#44; se realizar&#225; un mejor estudio de la anatom&#237;a y habr&#225; una mejor tolerancia a la sedaci&#243;n si es que esta fuera necesario&#46; De acuerdo con la literatura&#44; a los 6 meses es la mejor edad para realizar una RM diagn&#243;stica&#44; ya que la formaci&#243;n de la grasa a nivel del filum terminale se ha incrementado&#46; Por otro lado&#44; la ecograf&#237;a se debe realizar lo antes posible&#44; ya que no ser&#225; viable una vez que los elementos espinales posteriores se hayan osificado&#44; hecho que ocurre usualmente a los 6 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0255"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#46; Por este motivo&#44; algunos autores consideran la ecograf&#237;a como una prueba diagn&#243;stica de primera l&#237;nea y la RM como una prueba a realizar &#250;nicamente si hay limitaciones o se ha hallado alguna alteraci&#243;n en la ecograf&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0275"><span class="elsevierStyleSup">27</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conclusi&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo de los hemangiomas lumbosacros y perineales localizados en la l&#237;nea media carecen de consenso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0280"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a>&#46; Aportamos 3 casos de ni&#241;os con hemangiomas en estas localizaciones y que han tenido buena evoluci&#243;n&#46; En todos los casos los ni&#241;os estaban neurol&#243;gicamente asintom&#225;ticos&#59; a pesar de ello&#44; se les realiz&#243; una RM lumbar y en los 3 casos se evidenci&#243; la presencia de un lipoma a nivel del filum terminale&#46; En uno de los pacientes se diagnostic&#243; adem&#225;s una m&#233;dula espinal anclada&#44; por lo que se le realiz&#243; un tratamiento quir&#250;rgico&#46; Si nos basamos tanto en nuestros hallazgos&#44; como en la revisi&#243;n bibliogr&#225;fica&#44; en la evoluci&#243;n cl&#237;nica de esta entidad&#44; donde la sintomatolog&#237;a generalmente se presenta en fases tard&#237;as&#44; as&#237; como en la utilidad de cada prueba en relaci&#243;n con el desarrollo del &#225;rea lumbar en los pacientes pedi&#225;tricos&#44; consideramos que se deber&#237;a de realizar una RM a los 6 meses de edad en todos los ni&#241;os con un hemangioma lumbar o perineal&#44; independientemente del tama&#241;o de la lesi&#243;n&#44; la presencia o ausencia de s&#237;ntomas neurol&#243;gicos o los resultados de la ecograf&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 124 67 191
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2019 Enero 2 0 2
2018 Diciembre 3 4 7
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