Carta científico-clínica
Síndrome de Stewart-Bluefarb: caso clínico y revisión de la literatura
Stewart-Bluefarb Syndrome: Case Report and Review of the Literature
V.E. García Blanco
, E. Dóiz Artázcoz, M.C. Galera Martínez, M. Rodríguez Piñero
Autor para correspondencia
Angiología y Cirugía Vascular, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España
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Presentamos un caso clínico y revisión bibliográfica de esta patología.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 46 años, dislipidémico y fumador activo, remitido por úlcera tórpida dolorosa desde hacía 3 meses en miembro inferior derecho. Presentaba lesiones papulosas marronáceas sobreelevadas autolimitadas y recurrentes sin filiar desde la infancia. A la exploración física, pulsos presentes simétricos y bilaterales, sin soplo ni <span class="elsevierStyleItalic">thrill</span>; además, lesiones tumorales sobreelevadas marrón-violáceas en región pretibial y borde externo supramaleolar con eccema perilesional y úlcera de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm con bordes irregulares, fibrina en fondo y signos leves de infección (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>); sin dismetría en las extremidades inferiores. El estudio hematimétrico y bioquímico fue normal, con estudio serológico negativo. Ante la presencia de lesiones atípicas cutáneas se realizó un estudio ecografía-doppler completo de ambos miembros y una biopsia cutánea.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histología mostró la presencia de proliferación de capilares en la dermis profunda y papilar junto con fibrosis y extravasación de hematíes, depósitos de hemosiderina y vénulas tortuosas, compatibles con SBS. La ecografía-doppler confirmó la presencia de fístulas arteriovenosas subyacentes dependientes de las arterias tibiales anterior y posterior con flujo venoso arterializado distal a la comunicación (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Iniciamos tratamiento conservador con antibioterapia dirigida durante 10 días tras hallar <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus</span> en el cultivo microbiológico, terapia compresiva con medias tipo calcetín sistema 2 en 1 con cremallera lateral y curas locales con un apósito lípido-coloide. A los 3 meses presentaba cicatrización de la úlcera y desaparición del dolor. Al año continúa asintomático con terapia compresiva (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las AD son enfermedades angioproliferativas manifestadas mediante lesiones cutáneas clínicamente similares al sarcoma de Kaposi (KS)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>. Consisten en una hiperplasia benigna de las estructuras vasculares preexistentes y pueden estar asociadas a AVM, como en el caso del SBS.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SBS es una rara entidad benigna angioproliferativa, histológicamente similar al KS, publicada por primera vez por Earhart et al. en 1974<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, con menos de 20 casos publicados en la literatura. Afecta generalmente a pacientes varones jóvenes a partir de la segunda década de la vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> y se caracteriza por lesiones cutáneas tipo maculopápulas de color marrón o violáceo de crecimiento progresivo y malformaciones arteriovenosas subyacentes. Se manifiesta en extremidades inferiores de forma unilateral a nivel del dorso del pie, tobillo y pantorrilla, con edema, aumento local de la temperatura, hipertrofia de tejidos blandos y varices, como consecuencia del estasis venoso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a>. Pueden complicarse con la aparición de úlceras y lesiones verrugosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es necesario realizar un diagnóstico diferencial con la AD de Mali, típica de pacientes ancianos con insuficiencia venosa crónica y afectación bilateral, el SK, el liquen plano, la vasculitis, y enfermedades linfoproliferativas con fístulas arteriovenosas congénitas como el síndrome de Klippel-Trenaunay-Weber o iatrogénicas en pacientes dializados o con hepatitis C<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,7,8</span></a>. Existen varias teorías sobre su etiopatogenia; el aumento de la presión venosa secundario a la AVM o la isquemia por robo arteriovenoso pueden suponer un estímulo para la proliferación de células endoteliales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha es puramente clínica (lesiones venosas atípicas, hipertrofia de partes blandas, palpación de <span class="elsevierStyleItalic">thrill</span> o auscultación de un soplo) con confirmación histológica, por lo que debemos familiarizarnos con esta infrecuente patología<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Histológicamente se caracteriza por proliferación de células endoteliales, angiogénesis con patrón lobular en dermis profunda y papilar y extravasación de hematíes, sin células neoplásicas fusiformes ni proliferación independiente a estructuras normales (típico del KS)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,7</span></a>. La ecografía-doppler permite detectar la presencia de comunicaciones arteriovenosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>, aunque la arteriografía continúa siendo el <span class="elsevierStyleItalic">gold standard</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,7</span></a> para el diagnóstico y tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Actualmente el tratamiento es controvertido. La mayoría de expertos recomiendan tratamiento conservador<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y preventivo con medias de compresión y elevación del miembro si asocia edema<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. El tratamiento sintomático de las complicaciones locales es crucial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, mientras que el tratamiento específico pocas veces es posible por la presencia de varias comunicaciones a nivel distal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>. La cirugía está indicada en pacientes con impotencia funcional, dolor refractario al tratamiento, infecciones de repetición, hemorragia o descompensación cardiaca<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,8</span></a>. En ocasiones la amputación del miembro es la única opción<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. La embolización selectiva con diferentes partículas, el láser intravenoso, la ablación con radiofrecuencia y la esclerosis guiada por ecografía pueden ser una alternativa para los casos complejos y sintomáticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En un caso publicado recientemente han utilizado glucosaminoglucano Cacipliq20<span class="elsevierStyleSup">®</span> (heparin-sulfato mimético) en un paciente con SBS, con resolución completa de la úlcera<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen, este caso ilustra un raro síndrome de AD manifestado con una úlcera crónica dolorosa y lesiones cutáneas similares al KS que resultaron de una comunicación arteriovenosa de base. Acercamos una nueva visión para el diagnóstico mediante ecografía-doppler y se revisan las escasas y controvertidas medidas terapéuticas de esta patología en la literatura actual.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1134 "Ancho" => 850 "Tamanyo" => 160094 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen de lesiones sobreelevadas con eccema perilesional en borde anterior pretibial y borde externo supramaleolar. 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A la derecha, estudio eco-doppler que muestra fístula arteriovenosa dependiente de arteria tibial posterior (A), tibial anterior (B) y flujo venoso arterializado distal a nivel de la vena tibial anterior (C).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 390 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 46948 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Úlcera cicatrizada tras tratamiento médico conservador y terapia compresiva.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A rare case of acroangiodermatitis associated with a congenital arteriovenous malformation (Stewart-Bluefarb Syndrome) in a young veteran: case report and review of the literature" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "M. 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| 2024 Noviembre | 9 | 6 | 15 |
| 2024 Octubre | 50 | 43 | 93 |
| 2024 Septiembre | 56 | 23 | 79 |
| 2024 Agosto | 78 | 47 | 125 |
| 2024 Julio | 86 | 30 | 116 |
| 2024 Junio | 66 | 35 | 101 |
| 2024 Mayo | 70 | 22 | 92 |
| 2024 Abril | 75 | 23 | 98 |
| 2024 Marzo | 61 | 29 | 90 |
| 2024 Febrero | 52 | 30 | 82 |
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| 2021 Noviembre | 54 | 37 | 91 |
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| 2021 Junio | 41 | 36 | 77 |
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| 2021 Marzo | 51 | 31 | 82 |
| 2021 Febrero | 55 | 20 | 75 |
| 2021 Enero | 47 | 15 | 62 |
| 2020 Diciembre | 47 | 13 | 60 |
| 2020 Noviembre | 24 | 23 | 47 |
| 2020 Octubre | 52 | 18 | 70 |
| 2020 Septiembre | 32 | 13 | 45 |
| 2020 Agosto | 26 | 16 | 42 |
| 2020 Julio | 21 | 16 | 37 |
| 2020 Junio | 35 | 21 | 56 |
| 2020 Mayo | 20 | 15 | 35 |
| 2020 Abril | 17 | 13 | 30 |
| 2020 Marzo | 33 | 11 | 44 |
| 2020 Febrero | 4 | 0 | 4 |
| 2020 Enero | 22 | 0 | 22 |
| 2019 Octubre | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Agosto | 0 | 2 | 2 |
| 2019 Julio | 4 | 2 | 6 |
| 2019 Junio | 1 | 0 | 1 |
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| 2019 Abril | 7 | 3 | 10 |
| 2019 Marzo | 4 | 2 | 6 |
| 2019 Febrero | 9 | 2 | 11 |
| 2019 Enero | 24 | 4 | 28 |
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