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axilar ni inguinal&#46; El an&#225;lisis de la membrana mucosa no arroj&#243; nada especial y las gl&#225;ndulas lacrimales no parec&#237;an agrandadas&#46; El an&#225;lisis histol&#243;gico rutinario de la lesi&#243;n en la regi&#243;n derecha del cuello revel&#243; presencia de un infiltrado denso rico en c&#233;lulas mononucleares d&#233;rmicas nodulares con un importante n&#250;mero de c&#233;lulas plasm&#225;ticas y numerosos histiocitos multinucleados diseminados positivos para S100 acompa&#241;ado&#44; todo ello&#44; de una marcada emperipolesis y eosin&#243;filos discretos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El recuento completo de gl&#243;bulos rojos con &#237;ndice de sedimentaci&#243;n eritroc&#237;tica&#44; lactato deshidrogenasa&#44; transaminasas hep&#225;ticas&#44; alcalina fosfatasa&#44; bilirrubina y creatinina dio negativo o dentro de los l&#237;mites normales&#46; Las im&#225;genes por resonancia magn&#233;tica tor&#225;cicas y abdominales fueron normales&#46; Recibi&#243; tratamiento con 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de prednisona oral que fue reduci&#233;ndose en el transcurso de 6 meses y que result&#243; en la resoluci&#243;n completa de las lesiones cut&#225;neas&#46; El seguimiento que se hizo 10 meses despu&#233;s del comienzo de la enfermedad confirm&#243; la completa remisi&#243;n del cuadro&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Rosai-Dorfman &#40;ERD&#41; es un trastorno de la proliferaci&#243;n histioc&#237;tica&#44; relativamente raro&#44; descrito por primera vez en 1969<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aunque la ERD suele comenzar con un cuadro de linfadenopat&#237;a masiva bilateral y s&#237;ntomas sist&#233;micos&#44; suele tener un curso benigno y un pron&#243;stico favorable&#46; 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v&#237;ricas y gen&#233;ticas&#44; incluidas mutaciones del gen SLC29A3<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n cl&#225;sica de la ERDC es la de una placa auto-involutiva&#44; relativamente asintom&#225;tica&#44; de n&#243;dulos acompa&#241;ada de p&#225;pulas sat&#233;lite circundantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; se ha descrito tambi&#233;n&#44; la evoluci&#243;n de un amplio espectro de presentaciones morfol&#243;gicas cl&#237;nicas&#46; Las ubicaciones m&#225;s frecuentes son el rostro&#44; seguido de los muslos y el tronco&#46; Se han descrito recurrencias transcurridos al cabo de uno y 3&#44;5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Que sepamos&#44; esta es la primera descripci&#243;n de un cuadro de ERD similar a la infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">molluscum contagiosum&#46;</span></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El hallazgo histol&#243;gico patognom&#243;nico de la ERD es la emperipolesis de linfocitos intactos por histiocitos p&#225;lidos positivos para S100 y CD68&#44; as&#237; como para CD1a y negativos para langerina&#44; caracterizados tambi&#233;n&#44; por n&#250;cleos vesiculares y peque&#241;os nucl&#233;olos&#46; Cabe destacar que la emperipolesis propicia la fagocitaci&#243;n de c&#233;lulas hematol&#243;gicas intactas&#44; al contrario que ocurre con la hemofagocitosis que degrada las c&#233;lulas fagocitadas&#44; por los histiocitos o megacariocitos&#46; Las llamadas &#171;c&#233;lulas de Rosai-Dorfman&#187; son un tipo de histiocitos caracterizados por la emperipolesis de solo linfocitos con halo&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estos caracter&#237;sticos histiocitos pueden ser abundantes o estar discretamente diseminados en mitad de otras c&#233;lulas inflamatorias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Las c&#233;lulas plasm&#225;ticas est&#225;n presentes&#44; virtualmente&#44; en todas las lesiones de la ERDC&#46; Las c&#233;lulas polimorfonucleares&#44; 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adem&#225;s del s&#237;ndrome H&#44; entran dentro del mismo espectro de la ERD&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El reconocimiento de presentaciones pleom&#243;rficas y fenot&#237;picas de enfermedades asociadas al SCL29A3 es importante tanto para el diagn&#243;stico como para poder tener en cuenta el diagn&#243;stico diferencial de emperipolesis&#46; Adem&#225;s de las enfermedades asociadas al SCL29A3&#44; las enfermedades relacionadas con la IgG4 tambi&#233;n se solapan a la ERD&#44; ya que un subgrupo de la ERD ha resultado contener n&#250;meros m&#225;s altos de c&#233;lulas plasm&#225;ticas positivas para la IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En cualquier caso&#44; sigue habiendo mucha pol&#233;mica al respecto&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad&#44; no existen directrices est&#225;ndar para el manejo de la ERDC&#46; El curso cl&#237;nico de esta enfermedad suele ser benigno y autolimitado&#46; La resoluci&#243;n espont&#225;nea es variable y puede durar meses&#44; o incluso varios a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En el caso de lesiones resistentes y&#47;o recurrentes&#44; diversas intervenciones terap&#233;uticas tales como extirpaciones quir&#250;rgicas&#44; crioterapia&#44; radioterapia&#44; corticosteroides lesionales y sist&#233;micos&#44; talidomida&#44; metotrexato y hasta quimioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> han tenido &#233;xito&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; presentamos&#44; por primera vez&#44; un caso de ERDC con una particular erupci&#243;n que recuerda a la infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">molluscum contagiousum</span>&#44; ampliando&#44; por tanto&#44; el espectro de la presentaci&#243;n cl&#237;nica cut&#225;nea de esta enfermedad y convirtiendo a la ERDC en otro impostor dermatol&#243;gico&#46; La presentaci&#243;n cl&#237;nica inespec&#237;fica y el discreto e infrecuente hallazgo de c&#233;lulas de Rosai-Dorfman en las muestras de piel acompa&#241;ado de una resoluci&#243;n espont&#225;nea ser&#237;an las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-patol&#243;gicas que est&#225;n llevando a la tangible posibilidad de que la ERDC est&#233; siendo pasada por alto&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Carta científico-clínica
Enfermedad de Rosai-Dorfman cutánea: una nueva presentación clínica
Cutaneous Rosai-Dorfman Disease: A Novel Clinical Presentation
J.M. Condea,
Autor para correspondencia
docmoscoso@gmail.com

Autor para correspondencia.
, A.Y. Kimb, R. de Miguelc, C.H. Nousaria
a Dermatology, Broward Health Medical Center/Nova Southeastern University College of Osteopathic Medicine, Fort Lauderdale, FL, EE.UU.
b Nova Southeastern University College of Osteopathic Medicine, Fort Lauderdale, FL, EE.UU.
c Celimar Central Clinic, West Bay, Islas Caimán
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axilar ni inguinal&#46; El an&#225;lisis de la membrana mucosa no arroj&#243; nada especial y las gl&#225;ndulas lacrimales no parec&#237;an agrandadas&#46; El an&#225;lisis histol&#243;gico rutinario de la lesi&#243;n en la regi&#243;n derecha del cuello revel&#243; presencia de un infiltrado denso rico en c&#233;lulas mononucleares d&#233;rmicas nodulares con un importante n&#250;mero de c&#233;lulas plasm&#225;ticas y numerosos histiocitos multinucleados diseminados positivos para S100 acompa&#241;ado&#44; todo ello&#44; de una marcada emperipolesis y eosin&#243;filos discretos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El recuento completo de gl&#243;bulos rojos con &#237;ndice de sedimentaci&#243;n eritroc&#237;tica&#44; lactato deshidrogenasa&#44; transaminasas hep&#225;ticas&#44; alcalina fosfatasa&#44; bilirrubina y creatinina dio negativo o dentro de los l&#237;mites normales&#46; Las im&#225;genes por resonancia magn&#233;tica tor&#225;cicas y abdominales fueron normales&#46; Recibi&#243; tratamiento con 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de prednisona oral que fue reduci&#233;ndose en el transcurso de 6 meses y que result&#243; en la resoluci&#243;n completa de las lesiones cut&#225;neas&#46; El seguimiento que se hizo 10 meses despu&#233;s del comienzo de la enfermedad confirm&#243; la completa remisi&#243;n del cuadro&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Rosai-Dorfman &#40;ERD&#41; es un trastorno de la proliferaci&#243;n histioc&#237;tica&#44; relativamente raro&#44; descrito por primera vez en 1969<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aunque la ERD suele comenzar con un cuadro de linfadenopat&#237;a masiva bilateral y s&#237;ntomas sist&#233;micos&#44; suele tener un curso benigno y un pron&#243;stico favorable&#46; En la ERD&#44; el 43&#37; de los pacientes presentan compromiso de otras zonas extranodales&#44; siendo la piel la ubicaci&#243;n m&#225;s habitual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Aunque la piel supone el 10&#37; de las regiones extranodales comprometidas&#44; aproximadamente el 3&#37; son solo enfermedad de Rosai-Dorfman Cut&#225;nea &#40;ERDC&#41;&#44; sin compromiso de otras regiones nodales o extranodales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Aunque la incidencia es baja&#44; la ERDC es m&#225;s prevalente en mujeres asi&#225;ticas y de raza blanca de mediana edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La etiolog&#237;a de la ERDC no termina de estar clara&#44; aunque se han planteado posibles causas inmunol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; v&#237;ricas y gen&#233;ticas&#44; incluidas mutaciones del gen SLC29A3<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n cl&#225;sica de la ERDC es la de una placa auto-involutiva&#44; relativamente asintom&#225;tica&#44; de n&#243;dulos acompa&#241;ada de p&#225;pulas sat&#233;lite circundantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; se ha descrito tambi&#233;n&#44; la evoluci&#243;n de un amplio espectro de presentaciones morfol&#243;gicas cl&#237;nicas&#46; Las ubicaciones m&#225;s frecuentes son el rostro&#44; seguido de los muslos y el tronco&#46; Se han descrito recurrencias transcurridos al cabo de uno y 3&#44;5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Que sepamos&#44; esta es la primera descripci&#243;n de un cuadro de ERD similar a la infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">molluscum contagiosum&#46;</span></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El hallazgo histol&#243;gico patognom&#243;nico de la ERD es la emperipolesis de linfocitos intactos por histiocitos p&#225;lidos positivos para S100 y CD68&#44; as&#237; como para CD1a y negativos para langerina&#44; caracterizados tambi&#233;n&#44; por n&#250;cleos vesiculares y peque&#241;os nucl&#233;olos&#46; Cabe destacar que la emperipolesis propicia la fagocitaci&#243;n de c&#233;lulas hematol&#243;gicas intactas&#44; al contrario que ocurre con la hemofagocitosis que degrada las c&#233;lulas fagocitadas&#44; por los histiocitos o megacariocitos&#46; Las llamadas &#171;c&#233;lulas de Rosai-Dorfman&#187; son un tipo de histiocitos caracterizados por la emperipolesis de solo linfocitos con halo&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estos caracter&#237;sticos histiocitos pueden ser abundantes o estar discretamente diseminados en mitad de otras c&#233;lulas inflamatorias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Las c&#233;lulas plasm&#225;ticas est&#225;n presentes&#44; virtualmente&#44; en todas las lesiones de la ERDC&#46; Las c&#233;lulas polimorfonucleares&#44; llamadas eosin&#243;filos&#44; suelen encontrarse en lesiones cut&#225;neas&#46; No es raro identificar una mayor vascularidad con endotelio grueso&#44; con o sin fibrosis&#44; concretamente&#44; en lesiones de larga duraci&#243;n&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La emperipolesis en los trastornos cut&#225;neos se ha asociado tradicionalmente a la ERD hasta recientes descripciones de otros trastornos asociados al llamado s&#237;ndrome H<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Este trastorno est&#225; caracterizado por la presencia de hiperpigmentaci&#243;n&#44; hipertricosis&#44; p&#233;rdida auditiva&#44; anomal&#237;as card&#237;acas&#44; hepatoesplenomegalia&#44; hipogonadismo y <span class="elsevierStyleItalic">hallux valgus</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; y est&#225; provocado por una mutaci&#243;n del gen SLC29A3&#46; Muchos autores creen que s&#237;ndromes asociados con mutaciones del gen SLC29A3 incluida la ERD familiar y la hipertricosis pigmentada con diabetes insulinodependiente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; adem&#225;s del s&#237;ndrome H&#44; entran dentro del mismo espectro de la ERD&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El reconocimiento de presentaciones pleom&#243;rficas y fenot&#237;picas de enfermedades asociadas al SCL29A3 es importante tanto para el diagn&#243;stico como para poder tener en cuenta el diagn&#243;stico diferencial de emperipolesis&#46; Adem&#225;s de las enfermedades asociadas al SCL29A3&#44; las enfermedades relacionadas con la IgG4 tambi&#233;n se solapan a la ERD&#44; ya que un subgrupo de la ERD ha resultado contener n&#250;meros m&#225;s altos de c&#233;lulas plasm&#225;ticas positivas para la IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En cualquier caso&#44; sigue habiendo mucha pol&#233;mica al respecto&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad&#44; no existen directrices est&#225;ndar para el manejo de la ERDC&#46; El curso cl&#237;nico de esta enfermedad suele ser benigno y autolimitado&#46; La resoluci&#243;n espont&#225;nea es variable y puede durar meses&#44; o incluso varios a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En el caso de lesiones resistentes y&#47;o recurrentes&#44; diversas intervenciones terap&#233;uticas tales como extirpaciones quir&#250;rgicas&#44; crioterapia&#44; radioterapia&#44; corticosteroides lesionales y sist&#233;micos&#44; talidomida&#44; metotrexato y hasta quimioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> han tenido &#233;xito&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; presentamos&#44; por primera vez&#44; un caso de ERDC con una particular erupci&#243;n que recuerda a la infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">molluscum contagiousum</span>&#44; ampliando&#44; por tanto&#44; el espectro de la presentaci&#243;n cl&#237;nica cut&#225;nea de esta enfermedad y convirtiendo a la ERDC en otro impostor dermatol&#243;gico&#46; La presentaci&#243;n cl&#237;nica inespec&#237;fica y el discreto e infrecuente hallazgo de c&#233;lulas de Rosai-Dorfman en las muestras de piel acompa&#241;ado de una resoluci&#243;n espont&#225;nea ser&#237;an las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-patol&#243;gicas que est&#225;n llevando a la tangible posibilidad de que la ERDC est&#233; siendo pasada por alto&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 55 11 66
2024 Octubre 553 58 611
2024 Septiembre 550 38 588
2024 Agosto 519 76 595
2024 Julio 498 48 546
2024 Junio 378 68 446
2024 Mayo 386 55 441
2024 Abril 358 50 408
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2024 Febrero 521 46 567
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