Carta científico-clínica
Rapamicina tópica: otra opción terapéutica del angioma en penacho en el adulto
Topical Rapamycin: An Additional Therapeutic Option for Tufted Angioma in Adults
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Se manifiesta como placas o nódulos eritemato-violáceos en la parte alta del tronco, del cuello o en los miembros superiores. El diagnóstico definitivo se establece mediante el estudio histológico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Presentamos 3 casos de adultos con angiomas en penacho diagnosticados en nuestro centro en los últimos 20 años y resaltamos la utilidad de la rapamicina por vía tópica en uno de ellos.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Casos clínicos</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso 1 es una mujer de 51 años sin antecedentes médicos de interés que consultaba por una lesión de aspecto vascular de 9 años de evolución. La lesión inicialmente era asintomática, pero en los últimos 6 meses había aumentado de tamaño y se acompañaba de dolor. Clínicamente se trataba de una lesión eritematosa de tonalidad irregular con telangiectasias en su superficie, de aproximadamente 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, ligeramente indurada, sin frémito ni aumento de temperatura, localizada en la región anterior y lateral derecha del cuello (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>a). En la imagen dermatoscópica se observaba un retículo eritematoso (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>b). Histológicamente se evidenció una proliferación de vasos agrupados en lóbulos y distribuidos en perdigonada en la dermis reticular, diagnosticándose de angioma en penacho (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>c). Debido a las molestias que le ocasionaba se propuso tratamiento con rapamicina tópica, el principio activo en polvo al 0,4% en pomada. Tras 5 meses la lesión ya no era palpable, presentaba una disminución en la coloración (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>d) y la paciente refería ausencia de dolor.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso 2 es una mujer de 24 años de edad con antecedentes de fiebre mediterránea familiar, que consultaba por una lesión macular eritematoviólacea de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro y de 11 años de evolución (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a>a y b). Estaba localizada en la mama izquierda y era asintomática. En el estudio histológico se detectaron varios lóbulos compuestos por células endoteliales agrupadas y localizadas en la dermis reticular; estos lóbulos hacían protrusión sobre canales dilatados de paredes finas formando hendiduras (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>c), confirmándose el diagnóstico de angioma en penacho. Dada la ausencia de sintomatología se decidió la abstención terapéutica.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso 3 corresponde a un varón de 66 años que consultó hace 17 años por una lesión de aspecto verrucoso de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro aproximadamente, en la cara ventral de la mano derecha, de meses de evolución, que le sangraba frecuentemente. Se realizó una exéresis quirúrgica completa de la lesión dada la sintomatología y el estudio histológico fue diagnóstico de angioma en penacho.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos de angioma en penacho en adultos son muy escasos, con menos de 50 descritos en la literatura, de los cuales solo uno presentó como complicación fenómeno de Kassabach-Merritt<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En general presentan un crecimiento lento y progresivo con una estabilización posterior, habiéndose descrito también la regresión espontánea. No existen diferencias clínicas entre la presentación en adultos y en niños. La morbilidad de estas lesiones está relacionada principalmente con las molestias de la tumoración, como en nuestra primera paciente.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe un solapamiento clínico e histológico entre el angioma en penacho y el hemangioendotelioma kaposiforme, por lo que se consideran ambas entidades como los polos opuestos de un espectro de lesiones vasculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Además, ambas entidades comparten una complicación: la aparición de una coagulopatía por consumo con trombocitopenia grave conocido como síndrome de Kassabach-Merritt (excepcional en el adulto). En el angioma en penacho es característico el hallazgo histológico de agregados de lóbulos capilares en la dermis formando penachos. El diagnóstico diferencial se plantea con otras anomalías vasculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la infancia el angioma en penacho complicado se trata por vía sistémica con vincristina, ticlopidina y ácido acetilsalicílico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, y recientemente la rapamicina se está posicionando como una alternativa muy eficaz<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. En los casos no complicados Frieden et al. proponen dosis bajas de ácido acetilsalicílico con buenos resultados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. El manejo clínico en adultos no se encuentra bien establecido y los datos disponibles no permiten extraer conclusiones en cuanto a cúal debe ser la primera línea terapéutica. Entre las distintas opciones recogidas en la literatura se encuentran el láser de colorante pulsado, los corticoides tópicos, el interferón-alfa intralesional, la cirugía o mantener una actitud expectante, con resultados variables<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De nuestros 3 casos uno se resolvió con cirugía, otro está en seguimiento clínico y el tercero, correspondiente a una lesión dolorosa en el cuello, mejoró tras iniciar tratamiento con rapamicina tópica al 0,4%.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La rapamicina por vía oral se ha convertido en el tratamiento de elección del hemangioma en penacho complicado de la infancia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. No hay experiencia sobre el uso de la rapamicina tópicamente para tratar este tumor. Sin embargo, en función de su eficacia en los angiofibromas faciales de la esclerosis tuberosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>, y en algún caso aislado de malformación linfática, sugerimos que el uso tópico de la rapamicina podría ser una alternativa al tratamiento del hemangioma en penacho sintomático no asociado a coagulopatía.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Casos clínicos" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2188 "Ancho" => 2917 "Tamanyo" => 323266 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">a: Imagen clínica. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 10 | 12 | 22 |
| 2024 Octubre | 118 | 57 | 175 |
| 2024 Septiembre | 90 | 36 | 126 |
| 2024 Agosto | 116 | 54 | 170 |
| 2024 Julio | 108 | 34 | 142 |
| 2024 Junio | 95 | 33 | 128 |
| 2024 Mayo | 108 | 27 | 135 |
| 2024 Abril | 95 | 39 | 134 |
| 2024 Marzo | 90 | 46 | 136 |
| 2024 Febrero | 104 | 27 | 131 |
| 2024 Enero | 95 | 29 | 124 |
| 2023 Diciembre | 112 | 42 | 154 |
| 2023 Noviembre | 111 | 73 | 184 |
| 2023 Octubre | 91 | 57 | 148 |
| 2023 Septiembre | 105 | 49 | 154 |
| 2023 Agosto | 80 | 17 | 97 |
| 2023 Julio | 89 | 70 | 159 |
| 2023 Junio | 100 | 21 | 121 |
| 2023 Mayo | 115 | 24 | 139 |
| 2023 Abril | 97 | 19 | 116 |
| 2023 Marzo | 94 | 20 | 114 |
| 2023 Febrero | 107 | 34 | 141 |
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| 2022 Diciembre | 103 | 30 | 133 |
| 2022 Noviembre | 149 | 63 | 212 |
| 2022 Octubre | 143 | 43 | 186 |
| 2022 Septiembre | 101 | 58 | 159 |
| 2022 Agosto | 90 | 68 | 158 |
| 2022 Julio | 102 | 35 | 137 |
| 2022 Junio | 106 | 26 | 132 |
| 2022 Mayo | 134 | 46 | 180 |
| 2022 Abril | 186 | 50 | 236 |
| 2022 Marzo | 181 | 61 | 242 |
| 2022 Febrero | 167 | 30 | 197 |
| 2022 Enero | 180 | 60 | 240 |
| 2021 Diciembre | 90 | 51 | 141 |
| 2021 Noviembre | 123 | 61 | 184 |
| 2021 Octubre | 91 | 68 | 159 |
| 2021 Septiembre | 84 | 71 | 155 |
| 2021 Agosto | 64 | 32 | 96 |
| 2021 Julio | 80 | 31 | 111 |
| 2021 Junio | 83 | 43 | 126 |
| 2021 Mayo | 78 | 52 | 130 |
| 2021 Abril | 153 | 66 | 219 |
| 2021 Marzo | 85 | 45 | 130 |
| 2021 Febrero | 101 | 29 | 130 |
| 2021 Enero | 59 | 32 | 91 |
| 2020 Diciembre | 62 | 21 | 83 |
| 2020 Noviembre | 40 | 38 | 78 |
| 2020 Octubre | 50 | 29 | 79 |
| 2020 Septiembre | 77 | 27 | 104 |
| 2020 Agosto | 52 | 41 | 93 |
| 2020 Julio | 46 | 20 | 66 |
| 2020 Junio | 46 | 39 | 85 |
| 2020 Mayo | 42 | 40 | 82 |
| 2020 Abril | 40 | 28 | 68 |
| 2020 Marzo | 38 | 37 | 75 |
| 2020 Febrero | 6 | 10 | 16 |
| 2020 Enero | 4 | 22 | 26 |
| 2019 Diciembre | 8 | 15 | 23 |
| 2019 Noviembre | 4 | 9 | 13 |
| 2019 Octubre | 0 | 3 | 3 |
| 2019 Septiembre | 11 | 4 | 15 |
| 2019 Agosto | 4 | 1 | 5 |
| 2019 Julio | 4 | 15 | 19 |
| 2019 Junio | 5 | 20 | 25 |
| 2019 Mayo | 8 | 27 | 35 |
| 2019 Abril | 3 | 0 | 3 |
| 2019 Febrero | 12 | 7 | 19 |
| 2019 Enero | 2 | 2 | 4 |
| 2018 Diciembre | 7 | 2 | 9 |
| 2018 Noviembre | 6 | 2 | 8 |
| 2018 Octubre | 5 | 4 | 9 |
| 2018 Septiembre | 3 | 1 | 4 |
| 2018 Agosto | 1 | 0 | 1 |
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| 2017 Noviembre | 0 | 5 | 5 |
| 2017 Octubre | 0 | 2 | 2 |
| 2017 Septiembre | 0 | 3 | 3 |
| 2017 Agosto | 0 | 4 | 4 |
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