Carta científico-clínica
Malformación capilar adquirida (síndrome de Fegeler): 3 casos
Acquired Port-Wine Stain (Fegeler Syndrome): A Report of 3 Cases
J.F. Millán-Cayetano
, J. del Boz, P. García-Montero, M. de Troya-Martín
Autor para correspondencia
Servicio de Dermatología, Hospital Costa del Sol, Marbella, Málaga, España
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Clínicamente se manifiesta como una mácula eritematosa, homogénea, de bordes bien definidos, habitualmente unilateral y que suele estar presente desde el nacimiento. Sin embargo, se han descrito casos de malformaciones capilares adquiridas en pacientes que previamente no presentaban ningún tipo de lesión.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 1: se trata de una niña de 9 años seguida desde el primer año de vida por una mastocitosis tipo urticaria pigmentosa tratada con cromoglicato sódico y cetirizina. Con 7 años se comenzó a percibir una mácula rosada bien delimitada que afectaba de forma segmentaria al área de la primera rama del trigémino, y a la porción superior de la segunda, presentando un área más violácea en la zona periocular. No presentaba otras lesiones ni antecedentes familiares de interés. La biopsia cutánea reveló una proliferación capilar, con negatividad para GLUT-1, siendo compatible con el diagnóstico de malformación capilar.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 2: una niña de 8 años, sin antecedentes de interés, fue remitida a nuestra consulta por manchas en la hemicara izquierda; sus padres las percibieron a los 4 años de edad y estas sufrieron una extensión progresiva. Referían que se tornaban más evidentes con situaciones de calor y tras esfuerzos físicos. A la exploración presentaba máculas de aspecto rosado, parcheadas, distribuidas de forma segmentaria a lo largo de la rama mandibular izquierda y que se volvieron más evidentes tras realizar la paciente esfuerzo físico.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 3: un niño de 7 años, sin antecedentes de interés, que consultó por una lesión sobre la zona mandibular derecha. Sus padres comenzaron a notarla con unos 4 años de edad. Referían que era asintomática, aunque su intensidad aumentaba con la actividad física y el calor. A la exploración se apreció una mácula rosada parcheada con telangiectasias superficiales, que se tornó más evidente tras realizar el paciente ejercicio físico.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno de los 3 pacientes tenía antecedentes familiares de interés ni presentaba otras lesiones. Clínicamente no se percibió <span class="elsevierStyleItalic">thrill</span> y ecográficamente no eran perceptibles. Además, se solicitaron imágenes de los años previos para comprobar que no hubiesen pasado desapercibidas por sus familiares. Se les remitió a un centro de referencia para tratamiento láser que únicamente rechazó el tercer paciente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La inmensa mayoría de malformaciones capilares suelen estar presentes ya en el momento del nacimiento o aparecen en los primeros años de vida. Los casos de malformaciones capilares adquiridas son poco frecuentes y se describieron por primera vez en 1939 en un paciente que sufrió un traumatismo medular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Años más tarde Fegeler describió un nuevo caso postraumático<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> acuñándose desde entonces el epónimo de síndrome de Fegeler. No se conocen los factores etiológicos que pueden desencadenar su aparición <span class="elsevierStyleItalic">de novo</span>. No obstante, se ha relacionado hasta en un tercio de los casos con traumatismos. Ya se propuso anteriormente que la aparición de malformaciones capilares congénitas podría deberse a un déficit en la inervación por parte del sistema nervioso simpático (responsable de la vasoconstricción), conduciendo a una ectasia vascular y manifestándose como esta malformación vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Por tanto, los casos adquiridos relacionados con traumatismos medulares estarían en consonancia con esta hipótesis. Por otro lado, se han comunicado otras posibles etiologías como la impregnación estrogénica, ya sea durante el embarazo o durante la edad puberal-adulta.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a> En otros casos aislados se ha relacionado con medicamentos, herpes zóster, daño solar, cefalea en racimos o neuroma del nervio acústico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>. Cabría plantearse también que, en el caso de tratarse de una malformación capilar tipo mancha en vino de Oporto esta estuviera originada por una mutación posnatal del gen GNAQ<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Aun así en muchos de los casos no se ha encontrado un desencadenante evidente. Con respecto a la edad de aparición comunicada en la literatura, oscila entre los 3 y los 69 años, con una media de edad de 25 años. Los casos afectan sobre todo a la cara y a los miembros superiores, y no se han asociado a otro tipo de malformaciones o lesiones cutáneas. Histológica y morfológicamente la malformación capilar habitual y la adquirida son entidades indistinguibles.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por el tipo de lesión vascular es amplio el diagnóstico diferencial a llevar a cabo. Pero quizá lo más importante es descartar su pertenencia a un cuadro sindrómico que conlleve repercusiones más allá de las puramente estéticas. Entre ellos podríamos nombrar el síndrome de malformación capilar-malformación arteriovenosa (suelen tener antecedentes familiares de lesiones similares o de malformaciones arteriovenosas, las malformaciones capilares se presentan de forma múltiple, con una coloración más parduzca, con aumento de temperatura local, un halo blanquecino periférico y ecográficamente pueden mostrar flujo arterial) o el síndrome de Sturge Weber (lesiones que afectan a una hemicara, pero que suelen estar ya presentes al nacimiento)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,10</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En definitiva, la malformación capilar adquirida podría considerarse simplemente una malformación capilar de comienzo tardío con un periodo de latencia variable.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1586 "Ancho" => 3417 "Tamanyo" => 446360 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 17 | 11 | 28 |
| 2024 Octubre | 100 | 42 | 142 |
| 2024 Septiembre | 105 | 28 | 133 |
| 2024 Agosto | 138 | 66 | 204 |
| 2024 Julio | 123 | 42 | 165 |
| 2024 Junio | 107 | 45 | 152 |
| 2024 Mayo | 92 | 34 | 126 |
| 2024 Abril | 123 | 29 | 152 |
| 2024 Marzo | 137 | 43 | 180 |
| 2024 Febrero | 91 | 34 | 125 |
| 2024 Enero | 93 | 36 | 129 |
| 2023 Diciembre | 68 | 13 | 81 |
| 2023 Noviembre | 110 | 30 | 140 |
| 2023 Octubre | 78 | 33 | 111 |
| 2023 Septiembre | 95 | 43 | 138 |
| 2023 Agosto | 75 | 22 | 97 |
| 2023 Julio | 121 | 39 | 160 |
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| 2023 Mayo | 103 | 28 | 131 |
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| 2023 Marzo | 89 | 35 | 124 |
| 2023 Febrero | 84 | 27 | 111 |
| 2023 Enero | 73 | 25 | 98 |
| 2022 Diciembre | 72 | 28 | 100 |
| 2022 Noviembre | 101 | 44 | 145 |
| 2022 Octubre | 90 | 45 | 135 |
| 2022 Septiembre | 118 | 52 | 170 |
| 2022 Agosto | 83 | 65 | 148 |
| 2022 Julio | 183 | 70 | 253 |
| 2022 Junio | 89 | 47 | 136 |
| 2022 Mayo | 139 | 45 | 184 |
| 2022 Abril | 121 | 41 | 162 |
| 2022 Marzo | 124 | 71 | 195 |
| 2022 Febrero | 138 | 35 | 173 |
| 2022 Enero | 132 | 41 | 173 |
| 2021 Diciembre | 85 | 42 | 127 |
| 2021 Noviembre | 116 | 38 | 154 |
| 2021 Octubre | 74 | 56 | 130 |
| 2021 Septiembre | 60 | 37 | 97 |
| 2021 Agosto | 102 | 32 | 134 |
| 2021 Julio | 109 | 36 | 145 |
| 2021 Junio | 125 | 41 | 166 |
| 2021 Mayo | 83 | 50 | 133 |
| 2021 Abril | 229 | 104 | 333 |
| 2021 Marzo | 95 | 36 | 131 |
| 2021 Febrero | 117 | 33 | 150 |
| 2021 Enero | 50 | 28 | 78 |
| 2020 Diciembre | 77 | 22 | 99 |
| 2020 Noviembre | 54 | 29 | 83 |
| 2020 Octubre | 85 | 22 | 107 |
| 2020 Septiembre | 61 | 20 | 81 |
| 2020 Agosto | 62 | 25 | 87 |
| 2020 Julio | 66 | 28 | 94 |
| 2020 Junio | 67 | 24 | 91 |
| 2020 Mayo | 60 | 25 | 85 |
| 2020 Abril | 40 | 26 | 66 |
| 2020 Marzo | 58 | 21 | 79 |
| 2020 Febrero | 2 | 1 | 3 |
| 2020 Enero | 7 | 0 | 7 |
| 2019 Diciembre | 12 | 0 | 12 |
| 2019 Noviembre | 6 | 0 | 6 |
| 2019 Octubre | 6 | 3 | 9 |
| 2019 Septiembre | 13 | 0 | 13 |
| 2019 Agosto | 20 | 4 | 24 |
| 2019 Julio | 104 | 4 | 108 |
| 2019 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Mayo | 10 | 3 | 13 |
| 2019 Abril | 6 | 1 | 7 |
| 2019 Marzo | 11 | 4 | 15 |
| 2019 Febrero | 5 | 0 | 5 |
| 2019 Enero | 15 | 4 | 19 |
| 2018 Diciembre | 33 | 2 | 35 |
| 2018 Noviembre | 13 | 2 | 15 |
| 2018 Octubre | 18 | 2 | 20 |
| 2018 Septiembre | 7 | 1 | 8 |
| 2018 Agosto | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Julio | 5 | 0 | 5 |
| 2018 Junio | 6 | 5 | 11 |
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| 2018 Febrero | 11 | 5 | 16 |
| 2018 Enero | 20 | 8 | 28 |
| 2017 Diciembre | 47 | 23 | 70 |
| 2017 Noviembre | 3 | 3 | 6 |
| 2017 Octubre | 0 | 1 | 1 |
| 2017 Septiembre | 0 | 1 | 1 |
| 2017 Agosto | 0 | 3 | 3 |
| 2017 Julio | 0 | 9 | 9 |
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