CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Dermatomiositis edematosa asociada a probable síndrome de Evans
Edematous Dermatomyositis with Probable Evans Syndrome
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La dermatomiositis (DM) es un trastorno inflamatorio idiopático que asocia manifestaciones cutáneas y/o musculares características. La presentación clínica con edema, la DM edematosa (DM-E), es una variante rara. Describimos un nuevo caso de DM-E y se revisa la literatura.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 52 años, sin antecedentes de interés, consultó por una erupción pruriginosa de un mes de evolución consistente en eritema violáceo centrofacial y periorbitario, máculas eritematosas en el dorso de las articulaciones metacarpofalángicas y lesiones eritematosas de aspecto flagelado en la espalda; todo ello estaba asociado a debilidad muscular incapacitante de predominio proximal, e intensa disfagia y disfonía. En la analítica destacaba un aumento del perfil muscular y hepático sin otros hallazgos: CPK 4.005<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>140), aldolasa 44,4 UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7,5), GOT 336<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>31), GPT 187<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40), GGT 109<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>30), LDH 1.022<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>385); los autoanticuerpos fueron negativos (ANA, anti-RNP, anti-Jo1, anti-p155). Se realizó una biopsia cutánea que evidenció cambios vacuolares en la interface dermoepidérmica, queratinocitos necróticos aislados y depósitos de mucina en la dermis. El electromiograma mostró signos de una miopatía inflamatoria y se descartó neoplasia oculta subyacente mediante marcadores tumorales y PET-TAC. Con estos hallazgos se realizó el diagnóstico de DM y se inició tratamiento con metilprednisolona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/d intravenosa, añadiéndose, 5 días después, 4 dosis de inmunoglobulinas (1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/kg/dosis), con escasa mejoría del cuadro. Durante los meses posteriores evolucionó con un intenso edema facial, cervical y de los miembros superiores, objetivable con resonancia, junto con miositis (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1–3</a>). Por tal motivo se asoció a los 2 meses metotrexato, a los 4 meses hidroxicloroquina y, ante la falta de mejoría, a los 6 meses finalmente se pautó rituximab (1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g), 2 dosis separadas por 2 semanas, con buena respuesta, fundamentalmente cutánea. Durante el seguimiento, la paciente presentó ocasionalmente trombocitopenia y anemia (Hb 10,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl; plaqueta: 58.000/mcl), además de elevación de la bilirrubina indirecta (1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl [><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,7]) y la LDH (641<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l [><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>385]). Todo ello fue indicativo de un síndrome de Evans asociado a la DM coincidiendo con un empeoramiento del perfil muscular. Sin embargo, al encontrarse en tratamiento con corticoides no se pudo realizar el test de Coombs para confirmar esta etiología autoinmune asociada; tampoco fue posible descartar otras etiologías.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La DM es una enfermedad autoinmune con afectación principalmente cutánea y muscular; clásicamente se ha descrito edema leve periorbitario acompañado de rash en heliotropo. Sin embargo, la DM-E hace referencia a un edema más extenso, siendo una variante clínica rara, con tan solo 23 casos descritos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La etiopatogenia no está esclarecida; se ha postulado una intensa actividad inflamatoria con activación y depósito del complemento, provocando una vasculopatía con microinfartos musculares, que daría lugar a un aumento de la permeabilidad vascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1–5</span></a>, manifestándose clínicamente con edema a nivel muscular y/o subcutáneo, con o sin fóvea. La edad de presentación es variable<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,6</span></a>, siendo la mayoría de los casos adultos de sexo femenino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El edema afecta principalmente a las extremidades, aunque puede ser generalizado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,6,7</span></a>; también se han descrito casos localizados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,8,9</span></a>. En general, la DM-E suele ser de más rápida evolución que la DM clásica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Habitualmente el edema se desarrolla posterior a la afectación cutánea, aunque también puede ser la presentación inicial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>; incluso se ha reportado DM-E sin otros hallazgos cutáneos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La afectación muscular y la disfagia están asociadas frecuentemente a DM-E<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>, tal como ocurrió en nuestro caso.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se ha establecido si esta presentación clínica de la DM tiene mayor riesgo de neoplasias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>; según una revisión de la literatura publicada recientemente, el riesgo de neoplasia ocurrió en menos del 30% de los casos (6 de los 23 casos revisados)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antes de establecer el diagnóstico de DM-E se deben descartar otras etiologías de edema secundarias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, como enfermedad renal, tiroidea, cardiaca e hipoproteinemia, entre otras. El tratamiento de la DM-E debe ser precoz e intensivo debido a que estos pacientes suelen tener una clínica potencialmente grave<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,4,5,9,10</span></a>, y probablemente de peor pronóstico que la DM clásica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,6,10</span></a>. La asociación de dosis altas de corticoides intravenosos con inmunosupresores parece ser una buena alternativa, asociando inmunoglobulinas si no hay respuesta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5,8</span></a>, o rituximab en casos refractarios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado, el síndrome de Evans (anemia y/o trombocitopenia autoinmune) asociado a DM es raro. El primer caso fue descrito en 1990, y tan solo se ha reportado en una paciente con DM-E generalizada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En el presente caso, aunque no se pudo confirmar esta etiología autoinmune, los datos clínicos y de laboratorio fueron compatibles con este diagnóstico.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este es un nuevo caso de DM-E grave refractaria a varios tratamientos sistémicos y buena respuesta a rituximab, con probable síndrome de Evans asociado.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1020 "Ancho" => 899 "Tamanyo" => 130883 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Erupción eritematoviolácea facial con marcado edema facial y cervical, siendo muy llamativo a nivel palpebral bilateral y simétrico.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1164 "Ancho" => 1625 "Tamanyo" => 213516 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lesiones maculares eritematosas sobre las articulaciones metacarpofalángicas y el dorso de los dedos, con edema (nótese la presión del anillo, flecha).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1694 "Ancho" => 1133 "Tamanyo" => 128429 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RMN de miembro superior izquierdo donde se evidencia hiperintensidad de señal en varios grupos musculares compatible con miositis, además de edema muscular y en el tejido celular subcutáneo (se señala un grupo muscular afectado con una flecha roja grande, y una zona de edema en el tejido celular subcutáneo con una flecha roja pequeña).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Severe edematous dermatomyositis" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "R. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 30 | 18 | 48 |
| 2024 Octubre | 114 | 43 | 157 |
| 2024 Septiembre | 101 | 47 | 148 |
| 2024 Agosto | 137 | 67 | 204 |
| 2024 Julio | 112 | 42 | 154 |
| 2024 Junio | 124 | 46 | 170 |
| 2024 Mayo | 120 | 52 | 172 |
| 2024 Abril | 89 | 44 | 133 |
| 2024 Marzo | 115 | 46 | 161 |
| 2024 Febrero | 135 | 36 | 171 |
| 2024 Enero | 132 | 42 | 174 |
| 2023 Diciembre | 97 | 19 | 116 |
| 2023 Noviembre | 148 | 32 | 180 |
| 2023 Octubre | 116 | 24 | 140 |
| 2023 Septiembre | 103 | 33 | 136 |
| 2023 Agosto | 415 | 25 | 440 |
| 2023 Julio | 127 | 39 | 166 |
| 2023 Junio | 76 | 24 | 100 |
| 2023 Mayo | 121 | 23 | 144 |
| 2023 Abril | 114 | 21 | 135 |
| 2023 Marzo | 140 | 26 | 166 |
| 2023 Febrero | 120 | 33 | 153 |
| 2023 Enero | 97 | 34 | 131 |
| 2022 Diciembre | 101 | 48 | 149 |
| 2022 Noviembre | 132 | 51 | 183 |
| 2022 Octubre | 184 | 52 | 236 |
| 2022 Septiembre | 110 | 52 | 162 |
| 2022 Agosto | 103 | 68 | 171 |
| 2022 Julio | 95 | 52 | 147 |
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| 2022 Mayo | 127 | 50 | 177 |
| 2022 Abril | 85 | 31 | 116 |
| 2022 Marzo | 77 | 53 | 130 |
| 2022 Febrero | 86 | 33 | 119 |
| 2022 Enero | 96 | 57 | 153 |
| 2021 Diciembre | 56 | 48 | 104 |
| 2021 Noviembre | 79 | 38 | 117 |
| 2021 Octubre | 96 | 69 | 165 |
| 2021 Septiembre | 86 | 48 | 134 |
| 2021 Agosto | 72 | 47 | 119 |
| 2021 Julio | 71 | 46 | 117 |
| 2021 Junio | 85 | 48 | 133 |
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| 2021 Abril | 225 | 113 | 338 |
| 2021 Marzo | 124 | 55 | 179 |
| 2021 Febrero | 100 | 44 | 144 |
| 2021 Enero | 81 | 39 | 120 |
| 2020 Diciembre | 41 | 29 | 70 |
| 2020 Noviembre | 58 | 25 | 83 |
| 2020 Octubre | 51 | 24 | 75 |
| 2020 Septiembre | 57 | 26 | 83 |
| 2020 Agosto | 74 | 30 | 104 |
| 2020 Julio | 65 | 31 | 96 |
| 2020 Junio | 45 | 38 | 83 |
| 2020 Mayo | 50 | 30 | 80 |
| 2020 Abril | 34 | 29 | 63 |
| 2020 Marzo | 27 | 27 | 54 |
| 2020 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Enero | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Diciembre | 8 | 0 | 8 |
| 2019 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Septiembre | 11 | 2 | 13 |
| 2019 Agosto | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Junio | 4 | 0 | 4 |
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| 2019 Marzo | 10 | 6 | 16 |
| 2019 Febrero | 5 | 0 | 5 |
| 2019 Enero | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Noviembre | 7 | 0 | 7 |
| 2018 Octubre | 2 | 0 | 2 |
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| 2018 Julio | 1 | 0 | 1 |
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| 2017 Diciembre | 5 | 0 | 5 |
| 2017 Noviembre | 12 | 3 | 15 |
| 2017 Octubre | 8 | 5 | 13 |
| 2017 Septiembre | 31 | 14 | 45 |
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| 2017 Julio | 0 | 4 | 4 |
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| 2017 Abril | 0 | 7 | 7 |
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