Carta científico-clínica
Disqueratosis acantolítica papular de la vulva en una mujer con pénfigo benigno familiar
Papular Acantholytic Dyskeratosis of the Vulva in a Woman With Benign Familial Pemphigus
C. Baliu-Piqué
, P. Iranzo
Autor para correspondencia
Servicio de Dermatología, Hospital Clínic, Universitat de Barcelona, Barcelona, España
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Durante estos años ha ido presentando brotes recurrentes de lesiones erosivas en las ingles, zona perianal y pliegues submamarios (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), a menudo con sobreinfecciones bacterianas. Ha hecho tratamiento tópico con corticoides, antibióticos, tacrolimus y diclofenaco, con una respuesta parcial. Ha recibido también, en varias ocasiones, acitretino sistémico a dosis de 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día. En una visita de control, se observaron lesiones en la zona perianal sugestivas de PBF, y en ambos labios mayores pápulas blanquecinas, brillantes, de 2-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro dispuestas en empedrado asintomáticas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La biopsia de una de estas lesiones vulvares mostró una hiperqueratosis con acantosis irregular y una acantólisis suprabasal con disqueratosis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>); la inmunofluorescencia directa fue negativa.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La disqueratosis acantolítica papular (DAP) de la vulva, descrita por primera vez en 1984 por Chorzelski et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, afecta con mayor frecuencia a mujeres jóvenes, localizándose preferentemente en los labios mayores, aunque también se ha descrito en el pene, el canal anal y los pliegues inguinales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Suele manifestarse como múltiples pápulas, blanquecinas que pueden confluir formando placas o rara vez como pápulas solitarias. En general es asintomática, aunque puede asociarse a prurito intenso. Histopatológicamente presenta acantólisis con grados variables de disqueratosis, y la inmunofluorescencia directa e indirecta es negativa en casi todos los casos estudiados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Inicialmente considerada una entidad independiente, su relación con la enfermedad de Darier (ED) o con el PBF ha sido discutida debido a la semejanza histológica con ambas entidades<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La etiología de la DAP no está muy clara, la mayoría de los casos son esporádicos, pero en los últimos años se han reportado casos de DAP debidos a mutaciones en los genes <span class="elsevierStyleItalic">ATP2A2</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y <span class="elsevierStyleItalic">ATP2C1</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7–9</span></a>, mutaciones conocidas en la ED y PBF, respectivamente. Pernet et al. describen un caso familiar de DAP en el que identifican en madre e hija la misma mutación en ATP2C1, lo que sugiere que la DAP es alélica con PFB. Yu et al. publican el caso de una mujer con DAP y antecedentes familiares de PBF, plantean la posibilidad de que la paciente con DAP desarrolle posteriormente lesiones de PBF, y sugieren que ambos procesos pertenecen a un espectro común de dermatosis disqueratósicas acantolíticas, ligado genéticamente. En el presente caso está pendiente la realización de estudio genético, pero la coexistencia de DAP y PBF en la misma paciente apoya esta hipótesis.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso de una paciente con presencia simultánea de lesiones típicas clínica e histológicamente de PBF y DAP; pendiente de realizar el estudio mutacional en ambas lesiones. A día de hoy, no hemos encontrado en la literatura ningún caso descrito de la asociación entre PBF y DAP en un mismo paciente.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1030 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 237331 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Placa erosiva en la zona submamaria, compatible con pénfigo benigno familiar.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1777 "Ancho" => 1333 "Tamanyo" => 588072 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples pápulas blanquecinas, brillantes, de 2-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro dispuestas en empedrado en los labios mayores.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1067 "Ancho" => 800 "Tamanyo" => 247691 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia tipo <span class="elsevierStyleItalic">punch</span> (H&E ×20) de una pápula vulvar donde se observa pápula intraepidérmica acantolítica con disqueratosis.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Papular acantholytic dyskeratosis of the vulva a new entity?" 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 5 | 12 |
| 2024 Octubre | 94 | 43 | 137 |
| 2024 Septiembre | 112 | 17 | 129 |
| 2024 Agosto | 121 | 56 | 177 |
| 2024 Julio | 135 | 26 | 161 |
| 2024 Junio | 148 | 24 | 172 |
| 2024 Mayo | 133 | 23 | 156 |
| 2024 Abril | 125 | 24 | 149 |
| 2024 Marzo | 108 | 33 | 141 |
| 2024 Febrero | 110 | 34 | 144 |
| 2024 Enero | 88 | 21 | 109 |
| 2023 Diciembre | 111 | 16 | 127 |
| 2023 Noviembre | 108 | 30 | 138 |
| 2023 Octubre | 118 | 21 | 139 |
| 2023 Septiembre | 92 | 23 | 115 |
| 2023 Agosto | 63 | 17 | 80 |
| 2023 Julio | 87 | 30 | 117 |
| 2023 Junio | 79 | 27 | 106 |
| 2023 Mayo | 115 | 23 | 138 |
| 2023 Abril | 76 | 20 | 96 |
| 2023 Marzo | 48 | 28 | 76 |
| 2023 Febrero | 54 | 20 | 74 |
| 2023 Enero | 50 | 31 | 81 |
| 2022 Diciembre | 65 | 32 | 97 |
| 2022 Noviembre | 76 | 45 | 121 |
| 2022 Octubre | 105 | 44 | 149 |
| 2022 Septiembre | 67 | 45 | 112 |
| 2022 Agosto | 54 | 51 | 105 |
| 2022 Julio | 51 | 50 | 101 |
| 2022 Junio | 51 | 29 | 80 |
| 2022 Mayo | 57 | 33 | 90 |
| 2022 Abril | 51 | 33 | 84 |
| 2022 Marzo | 52 | 46 | 98 |
| 2022 Febrero | 25 | 24 | 49 |
| 2022 Enero | 49 | 42 | 91 |
| 2021 Diciembre | 58 | 39 | 97 |
| 2021 Noviembre | 51 | 46 | 97 |
| 2021 Octubre | 104 | 42 | 146 |
| 2021 Septiembre | 75 | 36 | 111 |
| 2021 Agosto | 67 | 28 | 95 |
| 2021 Julio | 59 | 36 | 95 |
| 2021 Junio | 60 | 31 | 91 |
| 2021 Mayo | 54 | 30 | 84 |
| 2021 Abril | 106 | 90 | 196 |
| 2021 Marzo | 94 | 32 | 126 |
| 2021 Febrero | 72 | 35 | 107 |
| 2021 Enero | 54 | 18 | 72 |
| 2020 Diciembre | 43 | 11 | 54 |
| 2020 Noviembre | 35 | 20 | 55 |
| 2020 Octubre | 40 | 31 | 71 |
| 2020 Septiembre | 51 | 17 | 68 |
| 2020 Agosto | 29 | 14 | 43 |
| 2020 Julio | 45 | 18 | 63 |
| 2020 Junio | 54 | 24 | 78 |
| 2020 Mayo | 41 | 22 | 63 |
| 2020 Abril | 44 | 45 | 89 |
| 2020 Marzo | 48 | 53 | 101 |
| 2020 Febrero | 8 | 2 | 10 |
| 2019 Diciembre | 5 | 2 | 7 |
| 2019 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Octubre | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Septiembre | 9 | 0 | 9 |
| 2019 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2019 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Mayo | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Abril | 4 | 4 | 8 |
| 2019 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Febrero | 3 | 0 | 3 |
| 2019 Enero | 2 | 2 | 4 |
| 2018 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
| 2018 Noviembre | 5 | 0 | 5 |
| 2018 Octubre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
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| 2018 Marzo | 2 | 2 | 4 |
| 2018 Febrero | 3 | 1 | 4 |
| 2018 Enero | 5 | 2 | 7 |
| 2017 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2017 Noviembre | 13 | 4 | 17 |
| 2017 Octubre | 4 | 0 | 4 |
| 2017 Septiembre | 4 | 1 | 5 |
| 2017 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2017 Julio | 6 | 1 | 7 |
| 2017 Junio | 9 | 0 | 9 |
| 2017 Mayo | 5 | 1 | 6 |
| 2017 Abril | 9 | 2 | 11 |
| 2017 Marzo | 8 | 3 | 11 |
| 2017 Febrero | 10 | 8 | 18 |
| 2017 Enero | 29 | 19 | 48 |
| 2016 Diciembre | 2 | 3 | 5 |
| 2016 Octubre | 0 | 3 | 3 |
| 2016 Septiembre | 0 | 3 | 3 |
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