Carta científico-clínica
Poroqueratosis pruriginosa diseminada inflamatoria. Buena respuesta a ciclosporina
Inflammatory Disseminated Pruritic Porokeratosis With a Good Response to Ciclosporin
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C) (H&E ×40) y D) (H&E ×40): células con citoplasma claro y escaso, que delimitan luces glandulares tubulares; en otras zonas, las células muestran menos diferenciación, con predominio claro de células basaloides, hipercromáticas y con escaso citoplasma, sin formación de estructuras ductales y con mitosis; se muestra calcificación. El estroma exhibe edema y canales vasculares dilatados y congestivos.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "J.F. Ruiz-González, R. Quiñones-Venegas, R. Valdes-Rodriguez, G. Solís-Ledezma" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "J.F." "apellidos" => "Ruiz-González" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "R." "apellidos" => "Quiñones-Venegas" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "R." "apellidos" => "Valdes-Rodriguez" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "G." 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Las lesiones se habían iniciado de forma brusca en antebrazos y tercio inferior de piernas, extendiéndose a ambas extremidades y tronco con variaciones en el número, y actividad inflamatoria durante su evolución (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Sucesivas biopsias cutáneas revelaron la presencia de finas columnas de células paraqueratósicas que atravesaban el estrato córneo junto con ausencia y/o disminución del estrato granuloso subyacente, importante espongiosis y un denso infiltrado inflamatorio perivascular superficial compuesto por linfocitos y algunos eosinófilos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Ante el intenso prurito que manifestaba el paciente, se realizó tratamiento de forma sucesiva o combinada con numerosos agentes tópicos, fototerapia UVB de banda estrecha, prednisona oral a dosis variables, acitretino, antihistamínicos orales e inhibidores de la recaptación de serotonina, con escasa o nula mejoría. En junio de 2011 se inició tratamiento con ciclosporina oral a la dosis de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día consiguiéndose la remisión casi completa de la sintomatología. Los descensos de dosis por debajo de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día o su suspensión se sucedían siempre de un incremento en el número y la actividad inflamatoria de las lesiones, y de un prurito incoercible muy mal tolerado por el paciente. Desde su inicio se ha mantenido el tratamiento con ciclosporina (dosis variables 1-4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día), con tendencia a buscar la dosis mínima efectiva, dejando breves periodos de interrupción del mismo, lo que ha permitido al paciente mantener una adecuada calidad de vida. No ha presentado efectos adversos hasta la actualidad, manteniéndose los controles analíticos y de la tensión arterial dentro de la normalidad.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Kanzaki et al. acuñaron en 1992 el término PQ papular pruriginosa eruptiva para referirse a un cuadro brusco, previamente no descrito, de lesiones monomorfas intensamente pruriginosas en 3 pacientes asiáticos con PSD asintomática de varios años de evolución<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En 1995, un cuarto caso clínico idéntico a los previos fue publicado bajo el término de PQ superficial diseminada inflamatoria, tras evidenciar en la biopsia cutánea espongiosis y un denso infiltrado inflamatorio linfocitario, apoyando la hipótesis de una reacción inmunológica frente a clones de queratinocitos mutados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En 1997, se describió el primer caso en caucásicos que mostraba ausencia de lesiones previas de PQ, y la necesidad de tratamiento sistémico para el control de la enfermedad, hecho que contrastaba con la resolución espontánea observada en los casos previos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Más recientemente, fue publicado el caso de un varón asiático con historia de 13 años de evolución de frecuentes periodos de exacerbación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Al igual que en nuestro caso, no se pudo identificar ninguna enfermedad subyacente capaz de justificar la persistencia de actividad.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Recientemente, a fin de disminuir la confusión conceptual existente en torno a esta variante inusual, Shoimer et al. han propuesto unificar toda la terminología previamente utilizada bajo el nombre de PQ eruptiva diseminada (PED) englobando aquellos cuadros de inicio abrupto (inferior a 2 meses), con múltiples lesiones e histología compatible con PQ. Además, determinan que aproximadamente un 60% de los casos corresponderían a un síndrome paraneoplásico o estarían asociados a inmunosupresión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. En nuestra opinión, el término PED no es quizás el más adecuado. Por un lado, en muchos de los casos previamente publicados, el tiempo medio de evolución supera los 2 meses propuestos o incluso no llega a ser especificado. Por otro, consideramos la intensidad del prurito, presente en la práctica totalidad de los casos, y frecuentemente refractario al tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5,6,8</span></a>, como uno de sus rasgos más llamativos. 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Probablemente, el curso clínico habitualmente limitado de esta entidad explique la ausencia del desarrollo de tumores malignos. Destacar en nuestro paciente la persistencia de actividad tras 7 años de seguimiento y la buena respuesta a ciclosporina, opción terapéutica no descrita previamente en la literatura.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Proponemos, por tanto, el término «Poroqueratosis pruriginosa diseminada inflamatoria» para designar a esta variante, y presentamos un caso con frecuentes periodos de exacerbación, prurito incoercible y buena respuesta a ciclosporina, resaltando su uso como opción terapéutica en casos recalcitrantes.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1597 "Ancho" => 1000 "Tamanyo" => 232332 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A-C) Múltiples pápulas eritemato-parduzcas distribuidas por el tronco y los miembros superiores e inferiores. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 4 | 2 | 6 |
| 2024 Octubre | 80 | 37 | 117 |
| 2024 Septiembre | 43 | 27 | 70 |
| 2024 Agosto | 72 | 71 | 143 |
| 2024 Julio | 71 | 44 | 115 |
| 2024 Junio | 77 | 38 | 115 |
| 2024 Mayo | 58 | 31 | 89 |
| 2024 Abril | 60 | 36 | 96 |
| 2024 Marzo | 57 | 26 | 83 |
| 2024 Febrero | 39 | 34 | 73 |
| 2024 Enero | 46 | 28 | 74 |
| 2023 Diciembre | 55 | 13 | 68 |
| 2023 Noviembre | 66 | 34 | 100 |
| 2023 Octubre | 61 | 38 | 99 |
| 2023 Septiembre | 36 | 22 | 58 |
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| 2022 Noviembre | 44 | 35 | 79 |
| 2022 Octubre | 57 | 47 | 104 |
| 2022 Septiembre | 50 | 46 | 96 |
| 2022 Agosto | 54 | 47 | 101 |
| 2022 Julio | 35 | 40 | 75 |
| 2022 Junio | 28 | 33 | 61 |
| 2022 Mayo | 33 | 35 | 68 |
| 2022 Abril | 43 | 44 | 87 |
| 2022 Marzo | 39 | 45 | 84 |
| 2022 Febrero | 24 | 18 | 42 |
| 2022 Enero | 26 | 45 | 71 |
| 2021 Diciembre | 28 | 28 | 56 |
| 2021 Noviembre | 36 | 44 | 80 |
| 2021 Octubre | 89 | 51 | 140 |
| 2021 Septiembre | 62 | 38 | 100 |
| 2021 Agosto | 50 | 23 | 73 |
| 2021 Julio | 42 | 27 | 69 |
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| 2021 Mayo | 26 | 35 | 61 |
| 2021 Abril | 93 | 56 | 149 |
| 2021 Marzo | 66 | 23 | 89 |
| 2021 Febrero | 51 | 32 | 83 |
| 2021 Enero | 35 | 19 | 54 |
| 2020 Diciembre | 32 | 26 | 58 |
| 2020 Noviembre | 35 | 15 | 50 |
| 2020 Octubre | 36 | 26 | 62 |
| 2020 Septiembre | 34 | 17 | 51 |
| 2020 Agosto | 23 | 19 | 42 |
| 2020 Julio | 38 | 11 | 49 |
| 2020 Junio | 33 | 28 | 61 |
| 2020 Mayo | 24 | 22 | 46 |
| 2020 Abril | 36 | 19 | 55 |
| 2020 Marzo | 22 | 14 | 36 |
| 2020 Febrero | 3 | 3 | 6 |
| 2020 Enero | 5 | 2 | 7 |
| 2019 Diciembre | 8 | 0 | 8 |
| 2019 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Septiembre | 14 | 0 | 14 |
| 2019 Agosto | 6 | 0 | 6 |
| 2019 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Mayo | 11 | 1 | 12 |
| 2019 Abril | 4 | 1 | 5 |
| 2019 Marzo | 1 | 5 | 6 |
| 2019 Febrero | 6 | 2 | 8 |
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| 2018 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
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| 2017 Noviembre | 4 | 1 | 5 |
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| 2017 Abril | 7 | 1 | 8 |
| 2017 Marzo | 1 | 1 | 2 |
| 2017 Febrero | 1 | 2 | 3 |
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| 2016 Octubre | 1 | 0 | 1 |
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| 2016 Julio | 1 | 2 | 3 |
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