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La afectaci&#243;n del sistema nervioso central &#40;SNC&#41; es muy infrecuente&#44; m&#225;s a&#250;n en ausencia de afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de una mujer de 47 a&#241;os con lesiones eritematodescamativas de 6 a&#241;os de evoluci&#243;n&#44; que tras 4 biopsias no concluyentes fue diagnosticada de MF estadio <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>b&#46; Durante 4 a&#241;os de seguimiento recibi&#243; tratamiento con corticoides t&#243;picos potentes&#44; PUVA&#44; interfer&#243;n y bexaroteno oral&#46; En el &#250;ltimo a&#241;o desarroll&#243; lesiones tumorales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; con presencia en sangre perif&#233;rica de un 14&#37; de c&#233;lulas de S&#233;zary &#40;&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#46;000&#47;&#956;L&#41; y TAC toracoabdominop&#233;lvica sin hallazgos relevantes &#40;estadio <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>b&#41;&#46; Se decidi&#243; aumentar la dosis de bexaroteno oral y realizar radioterapia local&#44; con respuesta parcial&#46; Una biopsia cut&#225;nea de una lesi&#243;n tumoral de r&#225;pido crecimiento mostr&#243; transformaci&#243;n de c&#233;lula grande &#40;TCG&#41; con positividad acusada para CD30 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B-D&#41;&#44; no presente en las biopsias previas&#46; Escasos meses despu&#233;s la paciente refiri&#243; alteraci&#243;n de la memoria reciente&#44; as&#237; como &#225;nimo depresivo&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se apreci&#243; nistagmo y dismetr&#237;a&#44; por lo que se realiz&#243; TAC cerebral urgente que descart&#243; enfermedad aguda&#44; y nueva TAC toracoabdominop&#233;lvica en la que tampoco se hallaron alteraciones significativas&#44; pese a lo cual&#44; se decidi&#243; ingreso hospitalario&#46; En la RMN cerebral se apreci&#243; alteraci&#243;n difusa de la se&#241;al de la sustancia blanca&#44; especialmente a nivel frontal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#44; compatible inicialmente con encefalitis infecciosa&#46; El estudio del l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo mostr&#243; pleocitosis linfocitaria T sin atipia&#44; con cultivos negativos&#46; Finalmente se realiz&#243; biopsia cerebral&#44; que mostr&#243; una infiltraci&#243;n por linfoma T CD4&#43; CD8&#8722; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> B y C&#41; sin TCG y presencia de c&#233;lulas CD30&#43; aisladas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>D&#41;&#46; Inici&#243; tratamiento quimioter&#225;pico seg&#250;n protocolo BAM &#40;carmustina&#44; metotrexato y citarabina&#41;&#46; Sin embargo&#44; se produjo una progresi&#243;n de la enfermedad&#44; con aparici&#243;n de lesiones metast&#225;sicas renales confirmadas mediante biopsia y m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares indicativos de met&#225;stasis&#46; No se apreci&#243; TCG ni en tejido cerebral ni renal&#44; por lo que en este caso en concreto se trat&#243; de un fen&#243;meno localizado a nivel cut&#225;neo&#46; Desgraciadamente&#44; la paciente falleci&#243; debido a una insuficiencia respiratoria aguda&#44; 3 meses despu&#233;s de iniciarse la cl&#237;nica neurol&#243;gica&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n del SNC por MF&#44; a diferencia de lo que sucede con otros linfomas cut&#225;neos como el epidermotropo agresivo de c&#233;lulas T CD8&#43;&#44; es excepcional&#44; llegando a representar el 1&#44;6&#37; en una serie de 187 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; se han hallado signos de afectaci&#243;n del SNC en el 11-14&#37; de las autopsias de los pacientes fallecidos por MF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La afectaci&#243;n men&#237;ngea ser&#237;a lo m&#225;s frecuente seg&#250;n algunos autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; mientras otros afirman que lo m&#225;s com&#250;n ser&#237;a la afectaci&#243;n cerebral intraparenquimatosa&#44; pudi&#233;ndose dar ambas formas a la vez<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La proporci&#243;n de varones&#58;mujeres es de 4&#58;1&#44; y en la mayor&#237;a de los casos los s&#237;ntomas aparecen entre 3 y 5 a&#241;os tras el diagn&#243;stico de MF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Entre los s&#237;ntomas m&#225;s frecuentes se encuentran la confusi&#243;n y la depresi&#243;n&#44; asociadas a letargia y n&#225;useas&#46; La afectaci&#243;n de los nervios &#243;ptico y facial es tambi&#233;n habitual&#44; as&#237; como las alteraciones de la marcha&#46; El pron&#243;stico es infausto&#44; con una media de supervivencia de 4&#44;5 meses tras el diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a los factores de riesgo asociados a la afectaci&#243;n del SNC&#44; Stein et al&#46; demostraron en su serie que aquellos pacientes que ten&#237;an 2 o m&#225;s de los siguientes 4 factores de riesgo&#58; T3-T4&#44; N3&#44; M1 y B1&#44; presentaban un riesgo del 15&#44;6&#37; de desarrollar afectaci&#243;n del SNC a los 10 a&#241;os de seguimiento&#44; en comparaci&#243;n con el 1&#44;1&#37; de los pacientes que ten&#237;an solo uno o ninguno de dichos factores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hay apenas 10 casos en la literatura de pacientes con afectaci&#243;n del SNC por MF asociada a TCG<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7&#44;8</span></a>&#46; Los pacientes con MF y TCG tienen una probabilidad del 5&#37; de presentar afectaci&#243;n del SNC&#44; en comparaci&#243;n con el 1&#44;6&#37; de los pacientes sin TCG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Adem&#225;s&#44; mientras los pacientes sin TCG suelen presentar s&#237;ntomas extracut&#225;neos previos a la afectaci&#243;n cerebral &#40;ganglionar y&#47;o visceral&#41;&#44; algunos enfermos con TCG desarrollan las met&#225;stasis cerebrales sin haber presentado previamente s&#237;ntomas extracut&#225;neos&#44; tal y como ocurri&#243; en nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En estos pacientes ser&#237;a recomendable la realizaci&#243;n de una TAC cerebral anual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En cuanto a la expresi&#243;n de CD30&#44; hay estudios que demuestran un mejor pron&#243;stico en pacientes con TCG y CD30&#43;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n del SNC por MF es excepcional&#46; Los pacientes con TCG pueden presentar un riesgo aumentado&#44; en ocasiones sin haber presentado cl&#237;nica extracut&#225;nea&#46; Ante estos casos&#44; ser&#237;a recomendable la realizaci&#243;n de pruebas radiol&#243;gicas y estar alerta ante la posible aparici&#243;n de s&#237;ntomas neurol&#243;gicos&#46;</p></span>"
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Micosis fungoide con afectación cerebral como primera manifestación extracutánea
Cerebral Involvement as the First Extracutaneous Manifestation of Mycosis Fungoides
A. de Quintana-Sanchoa,
Autor para correspondencia
adriandeq@gmail.com

Autor para correspondencia.
, E. Acebo-Mariñasa, J. Gardeazabal-Garcíaa, A. Aperribay-Esparzab
a Servicio de Dermatología, Hospital Universitario Cruces, Barakaldo, Vizcaya, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Cruces, Barakaldo, Vizcaya, España
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La afectaci&#243;n del sistema nervioso central &#40;SNC&#41; es muy infrecuente&#44; m&#225;s a&#250;n en ausencia de afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de una mujer de 47 a&#241;os con lesiones eritematodescamativas de 6 a&#241;os de evoluci&#243;n&#44; que tras 4 biopsias no concluyentes fue diagnosticada de MF estadio <span class="elsevierStyleSmallCaps">i</span>b&#46; Durante 4 a&#241;os de seguimiento recibi&#243; tratamiento con corticoides t&#243;picos potentes&#44; PUVA&#44; interfer&#243;n y bexaroteno oral&#46; En el &#250;ltimo a&#241;o desarroll&#243; lesiones tumorales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; con presencia en sangre perif&#233;rica de un 14&#37; de c&#233;lulas de S&#233;zary &#40;&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#46;000&#47;&#956;L&#41; y TAC toracoabdominop&#233;lvica sin hallazgos relevantes &#40;estadio <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>b&#41;&#46; Se decidi&#243; aumentar la dosis de bexaroteno oral y realizar radioterapia local&#44; con respuesta parcial&#46; Una biopsia cut&#225;nea de una lesi&#243;n tumoral de r&#225;pido crecimiento mostr&#243; transformaci&#243;n de c&#233;lula grande &#40;TCG&#41; con positividad acusada para CD30 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B-D&#41;&#44; no presente en las biopsias previas&#46; Escasos meses despu&#233;s la paciente refiri&#243; alteraci&#243;n de la memoria reciente&#44; as&#237; como &#225;nimo depresivo&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se apreci&#243; nistagmo y dismetr&#237;a&#44; por lo que se realiz&#243; TAC cerebral urgente que descart&#243; enfermedad aguda&#44; y nueva TAC toracoabdominop&#233;lvica en la que tampoco se hallaron alteraciones significativas&#44; pese a lo cual&#44; se decidi&#243; ingreso hospitalario&#46; En la RMN cerebral se apreci&#243; alteraci&#243;n difusa de la se&#241;al de la sustancia blanca&#44; especialmente a nivel frontal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#44; compatible inicialmente con encefalitis infecciosa&#46; El estudio del l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo mostr&#243; pleocitosis linfocitaria T sin atipia&#44; con cultivos negativos&#46; Finalmente se realiz&#243; biopsia cerebral&#44; que mostr&#243; una infiltraci&#243;n por linfoma T CD4&#43; CD8&#8722; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a> B y C&#41; sin TCG y presencia de c&#233;lulas CD30&#43; aisladas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>D&#41;&#46; Inici&#243; tratamiento quimioter&#225;pico seg&#250;n protocolo BAM &#40;carmustina&#44; metotrexato y citarabina&#41;&#46; Sin embargo&#44; se produjo una progresi&#243;n de la enfermedad&#44; con aparici&#243;n de lesiones metast&#225;sicas renales confirmadas mediante biopsia y m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares indicativos de met&#225;stasis&#46; No se apreci&#243; TCG ni en tejido cerebral ni renal&#44; por lo que en este caso en concreto se trat&#243; de un fen&#243;meno localizado a nivel cut&#225;neo&#46; Desgraciadamente&#44; la paciente falleci&#243; debido a una insuficiencia respiratoria aguda&#44; 3 meses despu&#233;s de iniciarse la cl&#237;nica neurol&#243;gica&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n del SNC por MF&#44; a diferencia de lo que sucede con otros linfomas cut&#225;neos como el epidermotropo agresivo de c&#233;lulas T CD8&#43;&#44; es excepcional&#44; llegando a representar el 1&#44;6&#37; en una serie de 187 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; se han hallado signos de afectaci&#243;n del SNC en el 11-14&#37; de las autopsias de los pacientes fallecidos por MF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La afectaci&#243;n men&#237;ngea ser&#237;a lo m&#225;s frecuente seg&#250;n algunos autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; mientras otros afirman que lo m&#225;s com&#250;n ser&#237;a la afectaci&#243;n cerebral intraparenquimatosa&#44; pudi&#233;ndose dar ambas formas a la vez<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La proporci&#243;n de varones&#58;mujeres es de 4&#58;1&#44; y en la mayor&#237;a de los casos los s&#237;ntomas aparecen entre 3 y 5 a&#241;os tras el diagn&#243;stico de MF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Entre los s&#237;ntomas m&#225;s frecuentes se encuentran la confusi&#243;n y la depresi&#243;n&#44; asociadas a letargia y n&#225;useas&#46; La afectaci&#243;n de los nervios &#243;ptico y facial es tambi&#233;n habitual&#44; as&#237; como las alteraciones de la marcha&#46; El pron&#243;stico es infausto&#44; con una media de supervivencia de 4&#44;5 meses tras el diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a los factores de riesgo asociados a la afectaci&#243;n del SNC&#44; Stein et al&#46; demostraron en su serie que aquellos pacientes que ten&#237;an 2 o m&#225;s de los siguientes 4 factores de riesgo&#58; T3-T4&#44; N3&#44; M1 y B1&#44; presentaban un riesgo del 15&#44;6&#37; de desarrollar afectaci&#243;n del SNC a los 10 a&#241;os de seguimiento&#44; en comparaci&#243;n con el 1&#44;1&#37; de los pacientes que ten&#237;an solo uno o ninguno de dichos factores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hay apenas 10 casos en la literatura de pacientes con afectaci&#243;n del SNC por MF asociada a TCG<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7&#44;8</span></a>&#46; Los pacientes con MF y TCG tienen una probabilidad del 5&#37; de presentar afectaci&#243;n del SNC&#44; en comparaci&#243;n con el 1&#44;6&#37; de los pacientes sin TCG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Adem&#225;s&#44; mientras los pacientes sin TCG suelen presentar s&#237;ntomas extracut&#225;neos previos a la afectaci&#243;n cerebral &#40;ganglionar y&#47;o visceral&#41;&#44; algunos enfermos con TCG desarrollan las met&#225;stasis cerebrales sin haber presentado previamente s&#237;ntomas extracut&#225;neos&#44; tal y como ocurri&#243; en nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En estos pacientes ser&#237;a recomendable la realizaci&#243;n de una TAC cerebral anual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En cuanto a la expresi&#243;n de CD30&#44; hay estudios que demuestran un mejor pron&#243;stico en pacientes con TCG y CD30&#43;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n del SNC por MF es excepcional&#46; Los pacientes con TCG pueden presentar un riesgo aumentado&#44; en ocasiones sin haber presentado cl&#237;nica extracut&#225;nea&#46; Ante estos casos&#44; ser&#237;a recomendable la realizaci&#243;n de pruebas radiol&#243;gicas y estar alerta ante la posible aparici&#243;n de s&#237;ntomas neurol&#243;gicos&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 95 46 141
2024 Septiembre 107 27 134
2024 Agosto 129 69 198
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