Carta científico-clínica
Eritrodermia como forma de presentación inicial de histiocitosis sinusal de células de Langerhans
Erythroderma as an Initial Presentation of Langerhans Cell Histiocytosis Involving the Sinus
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En el citoplasma de los histiocitos se identifican estructuras puntiformes basófilas (flecha) correspondientes a <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania</span> (tinción Giemsa ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "G. Blasco Morente, J. Rodríguez-Granger, J. Tercedor Sánchez, J.M. Latorre Fuentes" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "G." "apellidos" => "Blasco Morente" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "J." "apellidos" => "Rodríguez-Granger" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "J." "apellidos" => "Tercedor Sánchez" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "J.M." 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Un mayor aumento (C [H-E ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40]) permite ver en detalle los eosinófilos (flechas) y los núcleos elongados con hendiduras o plegamientos de las células de Langerhans (D [CD1a] ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10). Expresión positiva de CD1a en las células de Langerhans.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un varón de 56 años, con antecedentes personales de EPOC e hipertensión arterial en tratamiento con eprosartan/hidroclorotiacida y atorvastatina/amlodipino, que acudió a la consulta de dermatología por un cuadro cutáneo eccematoso, pruriginoso, de 2 meses de evolución.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración física destacaban placas eritematosas coalescentes en los miembros superiores, la cara y el tercio superior del tronco, afectando aproximadamente al 25% de la superficie corporal. No existía afectación palmoplantar ni compromiso de mucosas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>.). Realizamos una biopsia de piel de la zona afectada que mostró una dermatitis perivascular superficial con presencia de eosinófilos y queratinocitos necróticos intraepidérmicos, sugestiva de toxicodermia. Los análisis de sangre practicados revelaron leucocitosis (15.330<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10e9/l) con predominio de neutrófilos (82,2%), elevación de VSG, PCR y niveles de IgE (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5.000 UI/ml).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagnóstico de toxicodermia se suspendió la medicación antihipertensiva y se pautó prednisona a dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día con posterior pauta descendente. Tras 40 días de tratamiento, y debido al desarrollo de hábito cushingoide, optamos por reducir la dosis de corticoterapia hasta 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día. Teniendo en cuenta la progresión de la dermatosis hacia una afectación eritrodérmica de casi el 90% de superficie corporal, se introdujo acitretino 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día, que permitió estabilizar el cuadro disminuyendo la intensidad de la eritrodermia y el prurito. Su hipertensión basal fue controlada mediante medidas dietéticas tras un nuevo rebrote al adicionar temporalmente enalapril.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todas las analíticas practicadas y los estudios de imagen realizados mensualmente no ofrecieron resultados diferentes de los iniciales. Ocho meses más tarde se detectó una eosinofilia del 20,8% (2.310<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10e9/l). Una nueva biopsia cutánea no ofreció hallazgos adicionales y la punción-aspiración de médula ósea fue normal.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Semanas más tarde el paciente notó una adenopatía inguinal derecha de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro mayor. La TAC tóraco-abdominal mostró adenopatías mediastínicas de tamaño significativo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A), así como otras de localización axilar e inguinal bilaterales de tamaño superior a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>B). No se observaron hepatoesplenomegalia, adenopatías mesentéricas ni alteraciones óseas. El estudio histológico de la adenopatía inguinal mostró un ganglio caracterizado por una ocupación paracortical de agregados celulares formados por células grandes de núcleo cromatínico y hendiduras, junto a un amplio citoplasma eosinófilo. Además, se observaban microabscesos junto a ocasionales histiocitos y células plasmáticas. Las células eran positivas a S-100/CD1a y negativas a mieloperoxidasa y CD-117 y mostraban bajo índice proliferativo. Ante estos hallazgos se concluyó el diagnóstico histológico de histiocitosis sinusal de células de Langerhans (HCL) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">figs. 3</a> A-D). Por tal motivo se suspendió el tratamiento con acitretino y se inició tratamiento con vinblastina (6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>) en bolos por vía endovenosa durante 6 semanas y prednisona 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>/día vía oral 4 semanas y posterior pauta descendente, con mejoría de su clínica basal. Tras un seguimiento de 3 meses el paciente se encuentra asintomático.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La eritrodermia, como estado patológico de la piel, se produce cuando al menos el 90% de la misma se encuentra afectada. Su diagnóstico etiológico es complejo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.Cuando cursa de manera insidiosa, es resistente al tratamiento, el paciente experimenta una pérdida de peso más o menos acentuada o hay una ausencia de dermatosis previa el dermatólogo debe estar en alertar ante la posibilidad de una neoplasia subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La histología es inespecífica, y si bien puede haber hallazgos propios de la enfermedad primaria a menudo el diagnóstico etiológico es desconocido<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La HCL es una entidad relativamente infrecuente, caracterizada por la proliferación oligoclonal de células de Langerhans. Su incidencia es desconocida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> y su diagnóstico complejo. Desde el punto de vista cutáneo se han descrito presentaciones que se asemejan<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a> al pioderma gangrenoso, granuloma anular, amebiasis, xantomas eruptivos o verrugas planas, entre otros. La HCL puede afectar a uno o varios órganos, lo cual marcará el pronóstico y el tratamiento. Se ha descrito su asociación con neoplasias sólidas, linfomas o leucemias, y su origen común con neoplasias hematológicas ha sido ampliamente discutido<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen diferentes estrategias terapéuticas en el manejo de la HCL en los pacientes adultos, determinadas por el número de órganos afectados y por el curso clínico de la enfermedad. En nuestro caso, aunque solo había afectación inicial linfática, se decidió una terapéutica agresiva, ya que se considera que aquella reduce considerablemente la morbimortalidad tal y como marcan las guías de práctica clínica de la Sociedad para la Evaluación y Tratamiento de los Desórdenes Histiocitarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tan solo en la serie presentada por Li et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> se hace referencia a la eritrodermia como forma de presentación inicial de HCL, como ocurrió en nuestro caso. El principal inconveniente en el abordaje de nuestro paciente fue el tiempo transcurrido entre la aparición de la eritrodermia y las adenopatías, cuyo estudio histológico permitió el diagnóstico definitivo, siendo todos los hallazgos hasta entonces inespecíficos. Creemos importante insistir en la repetición de pruebas complementarias y reevaluación estrecha de este tipo de pacientes, con eritrodermias de curso clínico atípico y mala respuesta terapéutica.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 747 "Ancho" => 999 "Tamanyo" => 91821 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A. Eritema violáceo uniforme que afecta a la totalidad del tronco.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 598 "Ancho" => 1447 "Tamanyo" => 117025 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A. Adenopatías mediastínicas de diferente tamaño. B. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 9 | 16 |
| 2024 Octubre | 58 | 36 | 94 |
| 2024 Septiembre | 68 | 22 | 90 |
| 2024 Agosto | 97 | 59 | 156 |
| 2024 Julio | 70 | 28 | 98 |
| 2024 Junio | 105 | 36 | 141 |
| 2024 Mayo | 100 | 30 | 130 |
| 2024 Abril | 84 | 29 | 113 |
| 2024 Marzo | 72 | 31 | 103 |
| 2024 Febrero | 100 | 36 | 136 |
| 2024 Enero | 56 | 27 | 83 |
| 2023 Diciembre | 57 | 11 | 68 |
| 2023 Noviembre | 64 | 48 | 112 |
| 2023 Octubre | 67 | 22 | 89 |
| 2023 Septiembre | 63 | 33 | 96 |
| 2023 Agosto | 56 | 12 | 68 |
| 2023 Julio | 62 | 34 | 96 |
| 2023 Junio | 70 | 20 | 90 |
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| 2023 Abril | 44 | 18 | 62 |
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| 2023 Enero | 42 | 25 | 67 |
| 2022 Diciembre | 55 | 35 | 90 |
| 2022 Noviembre | 75 | 43 | 118 |
| 2022 Octubre | 90 | 37 | 127 |
| 2022 Septiembre | 88 | 56 | 144 |
| 2022 Agosto | 106 | 53 | 159 |
| 2022 Julio | 78 | 64 | 142 |
| 2022 Junio | 62 | 36 | 98 |
| 2022 Mayo | 73 | 54 | 127 |
| 2022 Abril | 52 | 37 | 89 |
| 2022 Marzo | 48 | 48 | 96 |
| 2022 Febrero | 49 | 27 | 76 |
| 2022 Enero | 45 | 43 | 88 |
| 2021 Diciembre | 46 | 45 | 91 |
| 2021 Noviembre | 48 | 41 | 89 |
| 2021 Octubre | 46 | 41 | 87 |
| 2021 Septiembre | 54 | 36 | 90 |
| 2021 Agosto | 55 | 20 | 75 |
| 2021 Julio | 39 | 30 | 69 |
| 2021 Junio | 60 | 25 | 85 |
| 2021 Mayo | 38 | 31 | 69 |
| 2021 Abril | 89 | 49 | 138 |
| 2021 Marzo | 51 | 14 | 65 |
| 2021 Febrero | 50 | 24 | 74 |
| 2021 Enero | 41 | 24 | 65 |
| 2020 Diciembre | 52 | 11 | 63 |
| 2020 Noviembre | 35 | 19 | 54 |
| 2020 Octubre | 36 | 20 | 56 |
| 2020 Septiembre | 31 | 14 | 45 |
| 2020 Agosto | 38 | 23 | 61 |
| 2020 Julio | 37 | 14 | 51 |
| 2020 Junio | 23 | 24 | 47 |
| 2020 Mayo | 30 | 19 | 49 |
| 2020 Abril | 31 | 24 | 55 |
| 2020 Marzo | 29 | 30 | 59 |
| 2020 Febrero | 3 | 3 | 6 |
| 2020 Enero | 2 | 7 | 9 |
| 2019 Diciembre | 4 | 4 | 8 |
| 2019 Noviembre | 3 | 1 | 4 |
| 2019 Octubre | 0 | 8 | 8 |
| 2019 Septiembre | 6 | 10 | 16 |
| 2019 Agosto | 6 | 16 | 22 |
| 2019 Julio | 6 | 24 | 30 |
| 2019 Junio | 4 | 18 | 22 |
| 2019 Mayo | 11 | 27 | 38 |
| 2019 Abril | 22 | 32 | 54 |
| 2019 Marzo | 6 | 14 | 20 |
| 2019 Febrero | 6 | 8 | 14 |
| 2019 Enero | 7 | 7 | 14 |
| 2018 Diciembre | 2 | 7 | 9 |
| 2018 Noviembre | 3 | 9 | 12 |
| 2018 Octubre | 5 | 17 | 22 |
| 2018 Septiembre | 4 | 2 | 6 |
| 2018 Agosto | 0 | 8 | 8 |
| 2018 Julio | 0 | 18 | 18 |
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| 2018 Mayo | 0 | 17 | 17 |
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| 2018 Marzo | 1 | 4 | 5 |
| 2018 Febrero | 39 | 10 | 49 |
| 2018 Enero | 45 | 12 | 57 |
| 2017 Diciembre | 40 | 16 | 56 |
| 2017 Noviembre | 37 | 22 | 59 |
| 2017 Octubre | 42 | 17 | 59 |
| 2017 Septiembre | 42 | 25 | 67 |
| 2017 Agosto | 25 | 18 | 43 |
| 2017 Julio | 30 | 24 | 54 |
| 2017 Junio | 36 | 21 | 57 |
| 2017 Mayo | 30 | 21 | 51 |
| 2017 Abril | 26 | 21 | 47 |
| 2017 Marzo | 25 | 13 | 38 |
| 2017 Febrero | 39 | 7 | 46 |
| 2017 Enero | 18 | 17 | 35 |
| 2016 Diciembre | 41 | 13 | 54 |
| 2016 Noviembre | 48 | 19 | 67 |
| 2016 Octubre | 55 | 27 | 82 |
| 2016 Septiembre | 63 | 17 | 80 |
| 2016 Agosto | 43 | 12 | 55 |
| 2016 Julio | 42 | 6 | 48 |
| 2016 Junio | 9 | 13 | 22 |
| 2016 Mayo | 5 | 21 | 26 |
| 2016 Abril | 5 | 2 | 7 |
| 2016 Marzo | 5 | 9 | 14 |
| 2016 Febrero | 4 | 2 | 6 |
| 2016 Enero | 4 | 7 | 11 |
| 2015 Diciembre | 9 | 2 | 11 |
| 2015 Noviembre | 9 | 5 | 14 |
| 2015 Octubre | 3 | 5 | 8 |
| 2015 Septiembre | 3 | 8 | 11 |
| 2015 Agosto | 9 | 1 | 10 |
| 2015 Julio | 33 | 3 | 36 |
| 2015 Junio | 31 | 4 | 35 |
| 2015 Mayo | 48 | 7 | 55 |
| 2015 Abril | 17 | 6 | 23 |
| 2015 Marzo | 23 | 3 | 26 |
| 2015 Febrero | 25 | 13 | 38 |
| 2015 Enero | 15 | 13 | 28 |
| 2014 Diciembre | 18 | 4 | 22 |
| 2014 Noviembre | 21 | 3 | 24 |
| 2014 Octubre | 28 | 6 | 34 |
| 2014 Septiembre | 2 | 3 | 5 |
| 2014 Agosto | 5 | 4 | 9 |
| 2014 Julio | 6 | 7 | 13 |
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