Carta científico-clínica
Histiocitosis eruptiva generalizada en paciente con leucemia mielomonocítica crónica
Generalized eruptive histiocytosis in a patient with chronic myelomonocytic leukemia
I. Montero
, E. Gutiérrez-González, M. Ginarte, J. Toribio
Autor para correspondencia
Departamento de Dermatología, Complejo Hospitalario Universitario, Facultad de Medicina, Santiago de Compostela, España
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No refería tratamientos habituales ni administración de fármacos nuevos, negaba fiebre u otra sintomatología acompañante y no recordaba haber sufrido ningún tipo de picadura.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración se observaban en la parte superior del tronco pápulas eritematosas, de aproximadamente 3 mm de diámetro, de consistencia firme y centro deprimido (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>). Algunas de ellas confluían formando placas. No había afectación de mucosas ni palmoplantar.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la biopsia cutánea se observó un denso infiltrado ocupando la dermis papilar y media compuesto fundamentalmente por histiocitos, algunos de ellos vacuolados, linfocitos y alguna célula gigante multinucleada (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0015">figs. 3 y 4</a>). El estudio inmunohistoquímico mostró positividad para CD68 y negatividad para S100, CD1a y FXIIIa.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los estudios analíticos y radiológicos únicamente destacaba una monocitosis ya conocida y en seguimiento por el servicio de Hematología con el diagnóstico de leucemia mielomonocítica crónica (LMMC) con escasos rasgos displásicos en la médula ósea y cariotipo normal.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se diagnosticó al paciente de histiocitosis eruptiva generalizada (HEG) y se adoptó una actitud expectante, desapareciendo las lesiones a los 6 meses del diagnóstico. La LMMC ha permanecido estable hasta la fecha.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las histiocitosis son un grupo infrecuente y heterogéneo de enfermedades caracterizadas por la proliferación de células del sistema histiocitario. La mayor parte de los autores continúa utilizando la división clásica de: histiocitosis de células de Langerhans (HCL), histiocitosis tipo I o histiocitosis X e histiocitosis de células no Langerhans (HCNL), tipo II o no X.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro del grupo de HCNL se incluyen múltiples enfermedades, como la HEG. Hay autores que defienden que no se trata de enfermedades independientes, sino que son estadios evolutivos de una misma enfermedad y que la HEG sería un estadio inicial del proceso, evolucionando posteriormente a lesiones de tipo xantomatoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1963, Winkelmann y Muller describieron la HEG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> como un cuadro infrecuente caracterizado por múltiples pápulas eritematosas no confluyentes y simétricas distribuidas por el tronco y las extremidades. No se acompaña de afectación extracutánea e histológicamente destaca un infiltrado monomorfo compuesto predominantemente por histiocitos negativos para S100 y lípidos. Es un cuadro benigno que afecta fundamentalmente a pacientes de edad media. Tiende a la remisión espontánea y, aunque no se ha establecido la causalidad de esta, hay autores que defienden el mecanismo apoptótico cómo responsable<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro paciente se planteó el diagnóstico diferencial clínico con el granuloma anular generalizado que fue descartado y mediante el estudio inmunohistoquímico se orientó el diagnóstico hacia un tipo de HCNL. Por el aspecto clínico de las lesiones, su localización y la edad de comienzo se descartan otras HCNL, como la histiocitiosis cefálica benigna, la reticulohistiocitosis multicéntrica o el histiocitoma nodular progresivo. El principal diagnóstico diferencial se plantea con otras HCNL de tipo xantomatoso, especialmente con el xantoma papular del adulto (XPA). Este XPA sería un estadio evolutivo posterior en el que las lesiones clínicas tendrían una coloración más amarillenta y que histológicamente se caracteriza por presentar más células xantomatosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Generalmente, se mantiene una actitud expectante ya que es habitual la resolución espontánea en pocos meses. Cuando no existe remisión se plantea la necesidad de tratamiento, describiéndose buenos resultados mediante tratamiento sistémico con corticoides, hidroxicloroquina y talidomida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, con PUVA<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> o incluso mediante el empleo de crioterapia, raspado o láser de dióxido de carbono en lesiones localizadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente presentaba 3 hechos singulares: la confluencia de las lesiones, la negatividad del FXIIIa y la asociación con una LMMC.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La confluencia de las lesiones se ha descrito tardíamente en esta entidad. Klemke et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> han relacionado esta característica clínica de esta histiocitosis con la leucemia monocítica aguda (LMA) y con un peor pronóstico de la enfermedad. Por eso, la presencia en nuestro paciente de lesiones confluentes y LMMC apoya esta observación.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otro hecho característico de nuestro caso es la negatividad para el FXIIIa, que generalmente se había descrito positivo en las HEG, existiendo en la literatura otros 2 casos con esta característica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6,8</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En general, las HCNL presentan un curso benigno en pacientes sanos y no suelen aparecer asociadas a enfermedades malignas. Sin embargo, algunas HCNL, como la histiocitosis nodular progresiva y el xantogranuloma juvenil, se han descrito asociadas a trastornos hematológicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Hasta el momento existen recogidos en la literatura 2 casos de HEG asociados a LMA<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,10</span></a> pero ningún caso a LMMC, como sería el nuestro.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, presentamos el que creemos el primer caso de un paciente con HEG asociada a LMMC. En nuestra opinión, la frecuencia de aparición de trastornos hematológicos en pacientes con HCNL obliga a investigar esta asociación en pacientes con estos cuadros y más concretamente en HEG con lesiones confluyentes.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:4 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2122 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 332628 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples pápulas eritematosas diseminadas por el tronco del paciente, algunas de ellas confluyendo en pequeñas placas.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1185 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 215343 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Detalle de las lesiones en el que se aprecian pápulas milimétricas umbilicadas.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1052 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 349595 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Denso infiltrado en dermis papilar y media (hematoxilina-eosina<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×100).</p>" ] ] 3 => array:7 [ "identificador" => "fig0020" "etiqueta" => "Figura 4" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr4.jpeg" "Alto" => 1048 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 244191 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Infiltrado compuesto por histiocitos algunos de ellos vacuolados, linfocitos y alguna célula multinucleada (hematoxilina-eosina<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×250).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Benign non-X histiocytosis: a unique case bridging several of the non-X histiocytic syndromes" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "B.M. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 13 | 9 | 22 |
| 2024 Octubre | 51 | 65 | 116 |
| 2024 Septiembre | 53 | 35 | 88 |
| 2024 Agosto | 93 | 66 | 159 |
| 2024 Julio | 84 | 28 | 112 |
| 2024 Junio | 78 | 39 | 117 |
| 2024 Mayo | 83 | 37 | 120 |
| 2024 Abril | 73 | 31 | 104 |
| 2024 Marzo | 75 | 30 | 105 |
| 2024 Febrero | 85 | 37 | 122 |
| 2024 Enero | 55 | 25 | 80 |
| 2023 Diciembre | 73 | 33 | 106 |
| 2023 Noviembre | 73 | 45 | 118 |
| 2023 Octubre | 81 | 27 | 108 |
| 2023 Septiembre | 97 | 34 | 131 |
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| 2023 Julio | 108 | 41 | 149 |
| 2023 Junio | 56 | 28 | 84 |
| 2023 Mayo | 54 | 10 | 64 |
| 2023 Abril | 62 | 14 | 76 |
| 2023 Marzo | 118 | 22 | 140 |
| 2023 Febrero | 72 | 19 | 91 |
| 2023 Enero | 80 | 29 | 109 |
| 2022 Diciembre | 73 | 34 | 107 |
| 2022 Noviembre | 104 | 39 | 143 |
| 2022 Octubre | 100 | 47 | 147 |
| 2022 Septiembre | 83 | 60 | 143 |
| 2022 Agosto | 111 | 56 | 167 |
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| 2022 Junio | 75 | 29 | 104 |
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| 2022 Marzo | 69 | 47 | 116 |
| 2022 Febrero | 91 | 22 | 113 |
| 2022 Enero | 66 | 37 | 103 |
| 2021 Diciembre | 54 | 50 | 104 |
| 2021 Noviembre | 68 | 45 | 113 |
| 2021 Octubre | 122 | 54 | 176 |
| 2021 Septiembre | 83 | 69 | 152 |
| 2021 Agosto | 75 | 32 | 107 |
| 2021 Julio | 67 | 48 | 115 |
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| 2021 Abril | 131 | 65 | 196 |
| 2021 Marzo | 101 | 56 | 157 |
| 2021 Febrero | 66 | 63 | 129 |
| 2021 Enero | 45 | 25 | 70 |
| 2020 Diciembre | 53 | 16 | 69 |
| 2020 Noviembre | 44 | 22 | 66 |
| 2020 Octubre | 58 | 15 | 73 |
| 2020 Septiembre | 68 | 17 | 85 |
| 2020 Agosto | 53 | 18 | 71 |
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| 2020 Junio | 50 | 20 | 70 |
| 2020 Mayo | 53 | 24 | 77 |
| 2020 Abril | 32 | 22 | 54 |
| 2020 Marzo | 34 | 23 | 57 |
| 2020 Febrero | 5 | 5 | 10 |
| 2020 Enero | 21 | 6 | 27 |
| 2019 Diciembre | 8 | 10 | 18 |
| 2019 Noviembre | 4 | 5 | 9 |
| 2019 Octubre | 2 | 5 | 7 |
| 2019 Septiembre | 5 | 4 | 9 |
| 2019 Agosto | 4 | 7 | 11 |
| 2019 Julio | 5 | 16 | 21 |
| 2019 Junio | 4 | 22 | 26 |
| 2019 Mayo | 6 | 60 | 66 |
| 2019 Abril | 2 | 48 | 50 |
| 2019 Marzo | 1 | 29 | 30 |
| 2019 Febrero | 3 | 19 | 22 |
| 2019 Enero | 2 | 20 | 22 |
| 2018 Diciembre | 4 | 7 | 11 |
| 2018 Noviembre | 3 | 14 | 17 |
| 2018 Octubre | 3 | 6 | 9 |
| 2018 Septiembre | 2 | 3 | 5 |
| 2018 Agosto | 1 | 12 | 13 |
| 2018 Julio | 0 | 5 | 5 |
| 2018 Junio | 0 | 5 | 5 |
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| 2018 Marzo | 17 | 7 | 24 |
| 2018 Febrero | 85 | 8 | 93 |
| 2018 Enero | 57 | 14 | 71 |
| 2017 Diciembre | 101 | 7 | 108 |
| 2017 Noviembre | 38 | 10 | 48 |
| 2017 Octubre | 58 | 10 | 68 |
| 2017 Septiembre | 55 | 15 | 70 |
| 2017 Agosto | 59 | 15 | 74 |
| 2017 Julio | 48 | 3 | 51 |
| 2017 Junio | 56 | 13 | 69 |
| 2017 Mayo | 42 | 22 | 64 |
| 2017 Abril | 50 | 16 | 66 |
| 2017 Marzo | 35 | 23 | 58 |
| 2017 Febrero | 67 | 18 | 85 |
| 2017 Enero | 43 | 20 | 63 |
| 2016 Diciembre | 63 | 12 | 75 |
| 2016 Noviembre | 95 | 9 | 104 |
| 2016 Octubre | 138 | 36 | 174 |
| 2016 Septiembre | 215 | 22 | 237 |
| 2016 Agosto | 115 | 24 | 139 |
| 2016 Julio | 46 | 16 | 62 |
| 2016 Junio | 9 | 10 | 19 |
| 2016 Mayo | 7 | 9 | 16 |
| 2016 Abril | 6 | 3 | 9 |
| 2016 Marzo | 10 | 1 | 11 |
| 2016 Febrero | 7 | 2 | 9 |
| 2016 Enero | 9 | 22 | 31 |
| 2015 Diciembre | 9 | 22 | 31 |
| 2015 Noviembre | 9 | 28 | 37 |
| 2015 Octubre | 10 | 16 | 26 |
| 2015 Septiembre | 10 | 6 | 16 |
| 2015 Agosto | 15 | 9 | 24 |
| 2015 Julio | 105 | 2 | 107 |
| 2015 Junio | 93 | 19 | 112 |
| 2015 Mayo | 141 | 27 | 168 |
| 2015 Abril | 101 | 24 | 125 |
| 2015 Marzo | 69 | 17 | 86 |
| 2015 Febrero | 53 | 18 | 71 |
| 2015 Enero | 97 | 19 | 116 |
| 2014 Diciembre | 86 | 19 | 105 |
| 2014 Noviembre | 61 | 18 | 79 |
| 2014 Octubre | 106 | 19 | 125 |
| 2014 Septiembre | 98 | 18 | 116 |
| 2014 Agosto | 59 | 5 | 64 |
| 2014 Julio | 40 | 7 | 47 |
| 2014 Junio | 59 | 10 | 69 |
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| 2014 Febrero | 51 | 10 | 61 |
| 2014 Enero | 56 | 13 | 69 |
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| 2013 Noviembre | 62 | 13 | 75 |
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| 2012 Noviembre | 3 | 3 | 6 |
| 2012 Octubre | 8 | 2 | 10 |
| 2012 Septiembre | 6 | 13 | 19 |
| 2012 Agosto | 5 | 5 | 10 |
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