Carta científico-clínica
Angiohistiocitomas de células multinucleadas eruptivos y generalizados en una gestante. Presentación de un caso y revisión de la literatura
Generalized Eruptive Multinucleate Cell Angiohistiocytoma in a Pregnant Woman: A Case Report and Review of the Literature
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Probablemente se infradiagnostica debido a su similitud con otras entidades, como los dermatofibromas, y a su carácter benigno y asintomático.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 35 años, embarazada de 36 semanas, sana, con 3 gestaciones previas. En la segunda tuvo un recién nacido que murió en las primeras 24 h posparto. Consultaba por presentar, desde hacía años, múltiples lesiones asintomáticas, localizadas en el tronco y en las extremidades, que se iniciaron en la primera gestación y habían aumentado en número durante los siguientes embarazos. A la exploración física se apreciaban más de 100 máculo-pápulas redondeadas, de entre 2 y 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro, coloración eritematoviolácea y superficie lisa, salpicadas por el tronco y las extremidades (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La imagen dermatoscópica mostraba un patrón de retículo pigmentado fino periférico y parche blanquecino central (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), compatible con la sospecha clínica de dermatofibromas múltiples y eruptivos. Teniendo en cuenta que esta forma de presentación de los dermatofibromas se ha asociado a enfermedades autoinmunes, se realizó estudio inmunológico, en el que destacaba la presencia de anticuerpos (Ac) anti Ro 60 con anticuerpos antinucleares de patrón moteado positivo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las biopsias de 2 pápulas mostraron lesiones mal delimitadas, que ocupaban todo el espesor de la dermis. Histológicamente se encontraban constituidas por numerosos vasos de pequeño calibre con endotelios prominentes, distribuidos entre el colágeno dérmico, sin un patrón definido. Junto a los vasos, se observaban frecuentes células mesenquimales multinucleadas, con menos de 10 núcleos, sin atipias, y con un citoplasma amplio de contornos angulados (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>a), así como algunos histiocitos y linfocitos perivasculares. El estudio inmunohistoquímico mostró expresión de receptor alfa de estrógenos en algunas células fusiformes perivasculares (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>b) y de receptor de progesterona en muy escasas células de la misma localización. No observamos positividad de receptores hormonales en las células multinucleadas. El diagnóstico fue angiohistiocitomas de células multinucleadas generalizados y eruptivos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se realizó tratamiento de las lesiones cutáneas dada su extensión. Ante el hallazgo de la positividad de Ac anti Ro 60 y el antecedente del recién nacido fallecido, la paciente fue derivada a la consulta de Obstetricia. El neonato fue seguido por el Servicio de Pediatría.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El ACM se incluye entre las proliferaciones dendrocíticas dérmicas. Algunos autores lo consideran una variante de dermatofibroma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Al igual que en este, es difícil determinar si el ACM es una verdadera neoplasia o un proceso reactivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Se presenta en personas sanas y las asociaciones descritas con otros procesos patológicos parecen fortuitas. La existencia de pacientes con lesiones múltiples, la localización en zonas expuestas a traumatismos y picaduras, la ausencia de asociación familiar y la regresión espontánea descrita en algunos casos apoyan la idea de una naturaleza reactiva. Se ha sugerido relación con factores hormonales, por la mayor frecuencia de presentación en mujeres (79% de los casos) y por el hallazgo de sobreexpresión de receptores estrogénicos alfa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hasta la fecha, se han descrito 5 casos de ACM de presentación generalizada, incluido el nuestro, que corresponden a 3 varones y 2 mujeres<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4–7</span></a>, de entre 24 y 56 años de edad, sin patologías asociadas. En nuestro caso, destaca la relación temporal entre la aparición eruptiva de las lesiones y cada gestación y el hallazgo de la positividad de Ac anti Ro 60 con el antecedente del recién nacido fallecido.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos dermatoscópicos coinciden con los descritos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y guardan similitud con el patrón dermatoscópico de los dermatofibromas. Los dermatofibromas múltiples y eruptivos se han relacionado con alteraciones del sistema inmunológico. Zaccaria et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> en su revisión de 67 casos, encontraron asociación con patología interrecurrente en el 69% de ellos, el 83% de los cuales correspondían a estados de inmunodeficiencia. Por todo ello, sugirieron que la presentación múltiple y eruptiva de los dermatofibromas podría ser un marcador diagnóstico para estados de inmunosupresión. Entre los casos revisados se encontraba el descrito por Stainforth y Goodfield<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> de una mujer sana que durante una gestación desarrolló 9 dermatofibromas en el tronco e incluyeron el embarazo entre los estados con alteración del sistema inmune. A la vista de nuestro caso, planteamos la posibilidad de que la forma múltiple y eruptiva del ACM pueda presentar similitudes con los dermatofibromas asociados al embarazo.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, se presenta el primer caso de ACM de aparición generalizada y eruptiva en relación con cada gestación, en una mujer con positividad mantenida a Ac anti SSA/Ro y sin otra sintomatología asociada hasta el momento actual. Nos planteamos si esta forma de presentación clínica, peculiar e infrecuente, en el futuro podría ser un indicador de alteración del sistema inmune y si podría apoyar la relación sugerida por algunos autores, de los ACM con factores hormonales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1170 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 183532 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples máculo-pápulas eritematovioláceas, redondeadas de hasta 6-7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en el abdomen.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 2373 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 161347 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen dermatoscópica de una lesión. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 6 | 14 | 20 |
| 2024 Octubre | 36 | 37 | 73 |
| 2024 Septiembre | 37 | 14 | 51 |
| 2024 Agosto | 47 | 51 | 98 |
| 2024 Julio | 59 | 29 | 88 |
| 2024 Junio | 83 | 35 | 118 |
| 2024 Mayo | 47 | 28 | 75 |
| 2024 Abril | 56 | 39 | 95 |
| 2024 Marzo | 48 | 45 | 93 |
| 2024 Febrero | 38 | 31 | 69 |
| 2024 Enero | 39 | 29 | 68 |
| 2023 Diciembre | 34 | 16 | 50 |
| 2023 Noviembre | 33 | 30 | 63 |
| 2023 Octubre | 37 | 22 | 59 |
| 2023 Septiembre | 52 | 26 | 78 |
| 2023 Agosto | 33 | 15 | 48 |
| 2023 Julio | 41 | 33 | 74 |
| 2023 Junio | 32 | 26 | 58 |
| 2023 Mayo | 24 | 10 | 34 |
| 2023 Abril | 40 | 19 | 59 |
| 2023 Marzo | 72 | 19 | 91 |
| 2023 Febrero | 48 | 22 | 70 |
| 2023 Enero | 40 | 29 | 69 |
| 2022 Diciembre | 62 | 31 | 93 |
| 2022 Noviembre | 59 | 34 | 93 |
| 2022 Octubre | 71 | 36 | 107 |
| 2022 Septiembre | 54 | 43 | 97 |
| 2022 Agosto | 72 | 64 | 136 |
| 2022 Julio | 40 | 65 | 105 |
| 2022 Junio | 55 | 42 | 97 |
| 2022 Mayo | 45 | 38 | 83 |
| 2022 Abril | 46 | 36 | 82 |
| 2022 Marzo | 48 | 60 | 108 |
| 2022 Febrero | 45 | 27 | 72 |
| 2022 Enero | 44 | 41 | 85 |
| 2021 Diciembre | 49 | 42 | 91 |
| 2021 Noviembre | 43 | 42 | 85 |
| 2021 Octubre | 58 | 46 | 104 |
| 2021 Septiembre | 30 | 53 | 83 |
| 2021 Agosto | 38 | 32 | 70 |
| 2021 Julio | 50 | 35 | 85 |
| 2021 Junio | 36 | 30 | 66 |
| 2021 Mayo | 31 | 37 | 68 |
| 2021 Abril | 38 | 63 | 101 |
| 2021 Marzo | 61 | 26 | 87 |
| 2021 Febrero | 56 | 22 | 78 |
| 2021 Enero | 31 | 22 | 53 |
| 2020 Diciembre | 32 | 11 | 43 |
| 2020 Noviembre | 25 | 23 | 48 |
| 2020 Octubre | 23 | 12 | 35 |
| 2020 Septiembre | 44 | 14 | 58 |
| 2020 Agosto | 28 | 17 | 45 |
| 2020 Julio | 30 | 18 | 48 |
| 2020 Junio | 30 | 25 | 55 |
| 2020 Mayo | 28 | 18 | 46 |
| 2020 Abril | 28 | 20 | 48 |
| 2020 Marzo | 33 | 24 | 57 |
| 2020 Febrero | 7 | 2 | 9 |
| 2020 Enero | 5 | 5 | 10 |
| 2019 Diciembre | 4 | 2 | 6 |
| 2019 Noviembre | 3 | 0 | 3 |
| 2019 Octubre | 1 | 3 | 4 |
| 2019 Septiembre | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Agosto | 4 | 1 | 5 |
| 2019 Julio | 6 | 4 | 10 |
| 2019 Junio | 6 | 15 | 21 |
| 2019 Mayo | 5 | 1 | 6 |
| 2019 Abril | 2 | 3 | 5 |
| 2019 Marzo | 1 | 4 | 5 |
| 2019 Febrero | 2 | 4 | 6 |
| 2018 Diciembre | 0 | 3 | 3 |
| 2018 Noviembre | 9 | 0 | 9 |
| 2018 Octubre | 2 | 3 | 5 |
| 2018 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Agosto | 0 | 4 | 4 |
| 2018 Julio | 1 | 1 | 2 |
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| 2018 Mayo | 0 | 3 | 3 |
| 2018 Marzo | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Febrero | 65 | 1 | 66 |
| 2018 Enero | 44 | 8 | 52 |
| 2017 Diciembre | 92 | 7 | 99 |
| 2017 Noviembre | 37 | 6 | 43 |
| 2017 Octubre | 44 | 3 | 47 |
| 2017 Septiembre | 39 | 7 | 46 |
| 2017 Agosto | 48 | 6 | 54 |
| 2017 Julio | 38 | 5 | 43 |
| 2017 Junio | 54 | 10 | 64 |
| 2017 Mayo | 41 | 5 | 46 |
| 2017 Abril | 33 | 5 | 38 |
| 2017 Marzo | 39 | 5 | 44 |
| 2017 Febrero | 34 | 6 | 40 |
| 2017 Enero | 31 | 6 | 37 |
| 2016 Diciembre | 66 | 3 | 69 |
| 2016 Noviembre | 75 | 8 | 83 |
| 2016 Octubre | 80 | 11 | 91 |
| 2016 Septiembre | 105 | 15 | 120 |
| 2016 Agosto | 76 | 14 | 90 |
| 2016 Julio | 37 | 7 | 44 |
| 2016 Junio | 8 | 0 | 8 |
| 2016 Mayo | 6 | 18 | 24 |
| 2016 Abril | 3 | 2 | 5 |
| 2016 Marzo | 5 | 0 | 5 |
| 2016 Febrero | 8 | 2 | 10 |
| 2016 Enero | 10 | 21 | 31 |
| 2015 Diciembre | 11 | 14 | 25 |
| 2015 Noviembre | 11 | 0 | 11 |
| 2015 Octubre | 16 | 17 | 33 |
| 2015 Septiembre | 12 | 7 | 19 |
| 2015 Agosto | 14 | 7 | 21 |
| 2015 Julio | 55 | 3 | 58 |
| 2015 Junio | 50 | 8 | 58 |
| 2015 Mayo | 87 | 13 | 100 |
| 2015 Abril | 56 | 9 | 65 |
| 2015 Marzo | 40 | 9 | 49 |
| 2015 Febrero | 33 | 9 | 42 |
| 2015 Enero | 63 | 18 | 81 |
| 2014 Diciembre | 62 | 7 | 69 |
| 2014 Noviembre | 46 | 11 | 57 |
| 2014 Octubre | 81 | 17 | 98 |
| 2014 Septiembre | 65 | 15 | 80 |
| 2014 Agosto | 67 | 22 | 89 |
| 2014 Julio | 66 | 26 | 92 |
| 2014 Junio | 87 | 25 | 112 |
| 2014 Mayo | 28 | 9 | 37 |
| 2014 Abril | 23 | 3 | 26 |
| 2014 Marzo | 35 | 8 | 43 |
| 2014 Febrero | 31 | 9 | 40 |
| 2014 Enero | 28 | 12 | 40 |
| 2013 Diciembre | 35 | 20 | 55 |
| 2013 Noviembre | 29 | 10 | 39 |
| 2013 Octubre | 23 | 10 | 33 |
| 2013 Septiembre | 15 | 9 | 24 |
| 2013 Agosto | 10 | 21 | 31 |
| 2013 Julio | 9 | 12 | 21 |
| 2013 Junio | 13 | 25 | 38 |
| 2013 Mayo | 10 | 5 | 15 |
| 2013 Abril | 7 | 6 | 13 |
| 2013 Marzo | 8 | 8 | 16 |
| 2013 Febrero | 24 | 14 | 38 |
| 2013 Enero | 23 | 5 | 28 |
| 2012 Diciembre | 14 | 4 | 18 |
| 2012 Noviembre | 1 | 2 | 3 |
| 2012 Octubre | 1 | 1 | 2 |
| 2012 Septiembre | 2 | 2 | 4 |
| 2012 Agosto | 2 | 1 | 3 |
| 2012 Julio | 1 | 0 | 1 |
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