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La radiograf&#237;a simple y la TAC tor&#225;cicas mostraron un patr&#243;n intersticial reticulonodulillar en los campos pulmonares medios y superiores con linfadenopat&#237;as mediast&#237;nicas&#44; sugestivos de sarcoidosis&#46; El test de funci&#243;n pulmonar determin&#243; un patr&#243;n ventilatorio de tipo restrictivo &#40;FVC 44&#37; y VEM1 38&#37;&#41; con DLCO del 38&#37; &#40;VN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>80&#37;&#41; en el test de difusi&#243;n de CO&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaron adem&#225;s p&#225;pulas y placas eritematodescamativas en la espalda y en los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; cuyo estudio histol&#243;gico mostr&#243; la presencia de granulomas no caseificantes con escasos linfocitos&#44; compatibles con el diagn&#243;stico de sarcoidosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; En la anal&#237;tica sangu&#237;nea se detectaron niveles elevados de la enzima conversora de la angiotensina &#40;ECA&#41; 271&#44;1U&#47;l &#40;valores normales &#91;VN&#93; 19-79 U&#47;l&#41; y aldolasa 13&#44;7 U&#47;l &#40;VN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7U&#47;l&#41;&#44; anticuerpos antinucleares positivos a t&#237;tulos altos &#40;ANA&#41; &#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#47;320&#44; con anticuerpos anti-centr&#243;mero y anticoagulante l&#250;pico positivos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente refer&#237;a tambi&#233;n haber presentado episodios de fen&#243;meno de Raynaud&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica detallada se observ&#243; la presencia de esclerodactilia con cicatrices en los pulpejos de los dedos y telangiectasias en pulpejos y labios &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Durante el seguimiento&#44; adem&#225;s&#44; se observ&#243; la aparici&#243;n de una placa eritematoviol&#225;cea&#44; pruriginosa&#44; en el antebrazo derecho&#44; cuyo an&#225;lisis histol&#243;gico evidenci&#243; la presencia de fibras de col&#225;geno engrosadas en la dermis&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiolog&#237;a simple de manos y antebrazos puso de manifiesto la presencia de calcinosis&#46; El estudio de la motilidad esof&#225;gica mostr&#243; la existencia de hipoton&#237;a del es&#243;fago medio y distal&#44; y el ecocardiograma permiti&#243; objetivar una disfunci&#243;n de tipo diast&#243;lico&#46; No se observaron alteraciones en la biopsia muscular&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de sarcoidosis y esclerosis sist&#233;mica &#40;ES&#41; tipo CREST &#40;calcinosis&#44; Raynaud&#44; alteraciones esof&#225;gicas&#44; esclerodactilia&#44; telangiectasias&#41; se inici&#243; tratamiento con prednisolona &#40;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y nifedipino &#40;10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#41;&#44; con lo que mejoraron tanto los aspectos cl&#237;nicos como radiol&#243;gicos de la afectaci&#243;n pulmonar y cut&#225;nea de la sarcoidosis&#46; Posteriormente se a&#241;adi&#243; azatioprina &#40;100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y la dosis de prednisolona se redujo lentamente hasta suprimirse al cabo de un a&#241;o de tratamiento&#44; manteni&#233;ndose el tratamiento con azatioprina&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el a&#241;o 2004 la paciente present&#243; un episodio de uve&#237;tis anterior&#44; y el mismo a&#241;o ingres&#243; en el hospital por progresi&#243;n de la sarcoidosis pulmonar&#46; Por este motivo&#44; a la azatioprina se asoci&#243; 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ya que las manifestaciones respiratorias que presentan los pacientes pueden ser similares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; Los hallazgos cut&#225;neos pueden desempe&#241;ar un papel crucial para el diagn&#243;stico de ambos procesos&#46; En nuestra paciente el estudio histopatol&#243;gico de las lesiones cut&#225;neas confirm&#243; el diagn&#243;stico de sarcoidosis&#46; En la revisi&#243;n de la literatura solo hemos encontrado otro caso adem&#225;s del nuestro en el que se describe la presencia de granulomas sarcoideos cut&#225;neos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Por otro lado&#44; la exploraci&#243;n minuciosa de la piel alert&#243; acerca de la existencia de la esclerodermia sist&#233;mica &#40;s&#237;ndrome CREST&#41;&#46; No est&#225; claro si la coexistencia de la sarcoidosis con enfermedades autoinmunes es una coincidencia o existe un mecanismo patog&#233;nico com&#250;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3-6</span></a>&#46; Seg&#250;n Cox et al&#46; y Takahashi et al&#46; estas dos entidades probablemente responden a mecanismos patog&#233;nicos diferentes&#44; porque su inicio no es siempre simult&#225;neo y su curso cl&#237;nico es distinto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46; En cambio&#44; De Bandt et al&#46; sugieren una etiolog&#237;a com&#250;n bas&#225;ndose en que observaron un inicio simult&#225;neo de la sarcoidosis y de la ES en la mayor&#237;a de sus pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel inmunol&#243;gico las alteraciones halladas en los pacientes con sarcoidosis consisten en un aumento de la producci&#243;n de citocinas derivadas de linfocitos Th1 &#40;IL-2&#44; IFN-&#947;&#41; durante la formaci&#243;n de granulomas y un aumento de citocinas derivadas de macr&#243;fagos &#40;IL-1&#44; IL-6&#44; IL-8&#44; IL-15&#44; TNF-&#945;&#44; IFN-&#947;&#44; GM-CSF&#41;&#44; quimiocinas &#40;MIP-1a&#44; IL-16&#41; y citocinas fibrog&#233;nicas &#40;TGF-&#946;&#44; PDGF e IGF-1&#41;&#44; que inducen fibrosis en los pacientes con enfermedad persistente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En el caso de la ES las citocinas implicadas en la inducci&#243;n de la fibrosis son el TGF-&#946; y PDGF&#44; coincidiendo con las citocinas implicadas en la sarcoidosis persistente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; es importante conocer ambos procesos y actuar en consecuencia ante la aparici&#243;n de granulomas sarcoideos en pacientes con esclerosis sist&#233;mica&#44; as&#237; como de lesiones propias de esclerodermia en los pacientes con sarcoidosis&#46;</p></span>"
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Carta científico-clínica
Esclerodermia sistémica asociada a sarcoidosis con afectación cutánea: a propósito de un caso
Systemic Sclerosis With Sarcoidosis and Skin Manifestations: A Case Report
A. López-Ferrera,
Autor para correspondencia
alopezferrer@gmail.com

Autor para correspondencia.
, M.A. Barnadasa, J.M. Rodríguez-Ariasb, C. Gelic, A. Alomara
a Servicio de Dermatología, Hospital de la Santa Creu i Sant Pau, Barcelona, España
b Servicio de Neumología, Hospital de la Santa Creu i Sant Pau, Barcelona, España
c Servicio de Reumatología, Hospital de la Santa Creu i Sant Pau, Barcelona, España
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La radiograf&#237;a simple y la TAC tor&#225;cicas mostraron un patr&#243;n intersticial reticulonodulillar en los campos pulmonares medios y superiores con linfadenopat&#237;as mediast&#237;nicas&#44; sugestivos de sarcoidosis&#46; El test de funci&#243;n pulmonar determin&#243; un patr&#243;n ventilatorio de tipo restrictivo &#40;FVC 44&#37; y VEM1 38&#37;&#41; con DLCO del 38&#37; &#40;VN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>80&#37;&#41; en el test de difusi&#243;n de CO&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaron adem&#225;s p&#225;pulas y placas eritematodescamativas en la espalda y en los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; cuyo estudio histol&#243;gico mostr&#243; la presencia de granulomas no caseificantes con escasos linfocitos&#44; compatibles con el diagn&#243;stico de sarcoidosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; En la anal&#237;tica sangu&#237;nea se detectaron niveles elevados de la enzima conversora de la angiotensina &#40;ECA&#41; 271&#44;1U&#47;l &#40;valores normales &#91;VN&#93; 19-79 U&#47;l&#41; y aldolasa 13&#44;7 U&#47;l &#40;VN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7U&#47;l&#41;&#44; anticuerpos antinucleares positivos a t&#237;tulos altos &#40;ANA&#41; &#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#47;320&#44; con anticuerpos anti-centr&#243;mero y anticoagulante l&#250;pico positivos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente refer&#237;a tambi&#233;n haber presentado episodios de fen&#243;meno de Raynaud&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica detallada se observ&#243; la presencia de esclerodactilia con cicatrices en los pulpejos de los dedos y telangiectasias en pulpejos y labios &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Durante el seguimiento&#44; adem&#225;s&#44; se observ&#243; la aparici&#243;n de una placa eritematoviol&#225;cea&#44; pruriginosa&#44; en el antebrazo derecho&#44; cuyo an&#225;lisis histol&#243;gico evidenci&#243; la presencia de fibras de col&#225;geno engrosadas en la dermis&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiolog&#237;a simple de manos y antebrazos puso de manifiesto la presencia de calcinosis&#46; El estudio de la motilidad esof&#225;gica mostr&#243; la existencia de hipoton&#237;a del es&#243;fago medio y distal&#44; y el ecocardiograma permiti&#243; objetivar una disfunci&#243;n de tipo diast&#243;lico&#46; No se observaron alteraciones en la biopsia muscular&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de sarcoidosis y esclerosis sist&#233;mica &#40;ES&#41; tipo CREST &#40;calcinosis&#44; Raynaud&#44; alteraciones esof&#225;gicas&#44; esclerodactilia&#44; telangiectasias&#41; se inici&#243; tratamiento con prednisolona &#40;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y nifedipino &#40;10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#41;&#44; con lo que mejoraron tanto los aspectos cl&#237;nicos como radiol&#243;gicos de la afectaci&#243;n pulmonar y cut&#225;nea de la sarcoidosis&#46; Posteriormente se a&#241;adi&#243; azatioprina &#40;100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y la dosis de prednisolona se redujo lentamente hasta suprimirse al cabo de un a&#241;o de tratamiento&#44; manteni&#233;ndose el tratamiento con azatioprina&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el a&#241;o 2004 la paciente present&#243; un episodio de uve&#237;tis anterior&#44; y el mismo a&#241;o ingres&#243; en el hospital por progresi&#243;n de la sarcoidosis pulmonar&#46; Por este motivo&#44; a la azatioprina se asoci&#243; el tratamiento con corticoides sist&#233;micos junto con colchicina oral&#46; Los corticoides sist&#233;micos fueron suspendidos el a&#241;o 2006&#44; la colchicina en 2008 y la azatioprina posteriormente&#44; en 2009&#46; La paciente se encuentra actualmente asintom&#225;tica sin tratamiento y sin lesiones cut&#225;neas de sarcoidosis&#44; siendo normales las pruebas funcionales respiratorias&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestra revisi&#243;n de la literatura hemos encontrado un total de 24 pacientes con ES y sarcoidosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;8</span></a>&#46; En 15 de estos pacientes la ES fue diagnosticada entre 2 y 30 a&#241;os antes que la sarcoidosis&#44; en 6 la aparici&#243;n de ambas enfermedades fue simult&#225;nea y solamente en tres pacientes la sarcoidosis se inici&#243; antes que la ES&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante destacar que la distinci&#243;n entre ambas enfermedades puede ser dif&#237;cil&#44; ya que las manifestaciones respiratorias que presentan los pacientes pueden ser similares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; Los hallazgos cut&#225;neos pueden desempe&#241;ar un papel crucial para el diagn&#243;stico de ambos procesos&#46; En nuestra paciente el estudio histopatol&#243;gico de las lesiones cut&#225;neas confirm&#243; el diagn&#243;stico de sarcoidosis&#46; En la revisi&#243;n de la literatura solo hemos encontrado otro caso adem&#225;s del nuestro en el que se describe la presencia de granulomas sarcoideos cut&#225;neos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Por otro lado&#44; la exploraci&#243;n minuciosa de la piel alert&#243; acerca de la existencia de la esclerodermia sist&#233;mica &#40;s&#237;ndrome CREST&#41;&#46; No est&#225; claro si la coexistencia de la sarcoidosis con enfermedades autoinmunes es una coincidencia o existe un mecanismo patog&#233;nico com&#250;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3-6</span></a>&#46; Seg&#250;n Cox et al&#46; y Takahashi et al&#46; estas dos entidades probablemente responden a mecanismos patog&#233;nicos diferentes&#44; porque su inicio no es siempre simult&#225;neo y su curso cl&#237;nico es distinto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46; En cambio&#44; De Bandt et al&#46; sugieren una etiolog&#237;a com&#250;n bas&#225;ndose en que observaron un inicio simult&#225;neo de la sarcoidosis y de la ES en la mayor&#237;a de sus pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel inmunol&#243;gico las alteraciones halladas en los pacientes con sarcoidosis consisten en un aumento de la producci&#243;n de citocinas derivadas de linfocitos Th1 &#40;IL-2&#44; IFN-&#947;&#41; durante la formaci&#243;n de granulomas y un aumento de citocinas derivadas de macr&#243;fagos &#40;IL-1&#44; IL-6&#44; IL-8&#44; IL-15&#44; TNF-&#945;&#44; IFN-&#947;&#44; GM-CSF&#41;&#44; quimiocinas &#40;MIP-1a&#44; IL-16&#41; y citocinas fibrog&#233;nicas &#40;TGF-&#946;&#44; PDGF e IGF-1&#41;&#44; que inducen fibrosis en los pacientes con enfermedad persistente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En el caso de la ES las citocinas implicadas en la inducci&#243;n de la fibrosis son el TGF-&#946; y PDGF&#44; coincidiendo con las citocinas implicadas en la sarcoidosis persistente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; es importante conocer ambos procesos y actuar en consecuencia ante la aparici&#243;n de granulomas sarcoideos en pacientes con esclerosis sist&#233;mica&#44; as&#237; como de lesiones propias de esclerodermia en los pacientes con sarcoidosis&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 10 14 24
2024 Octubre 67 47 114
2024 Septiembre 86 34 120
2024 Agosto 107 63 170
2024 Julio 89 54 143
2024 Junio 111 77 188
2024 Mayo 122 69 191
2024 Abril 87 42 129
2024 Marzo 76 34 110
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