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por erosiones y &#250;lceras orales de 6 meses de evoluci&#243;n&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen f&#237;sico destacaba una glositis erosiva&#44; queilitis&#44; conjuntivitis pseudomembranosa as&#237; como una queratitis erosiva&#46; El paciente presentaba adem&#225;s lesiones eritematodescamativas en la cabeza&#44; maculop&#225;pulas y placas eritematoviol&#225;ceas en tronco y piernas&#44; hiperqueratosis con fisuras palmoplantares y lesiones erosivas en glande y escroto &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs&#46; 1 y 2</a>&#41;&#44; todas ellas aparecidas dos meses antes de la consulta&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de piel mostr&#243; una dermatitis de interfase liquenoide con queratinocitos necr&#243;ticos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 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lleg&#225;ndose al diagn&#243;stico de SMAP asociado a LNH&#46; Se inici&#243; el tratamiento de la neoplasia de base con ocho ciclos de quimioterapia con vincristina&#44; rituximab&#44; ciclofosfamida y prednisona&#59; adem&#225;s&#44; se paut&#243; ciclosporina 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a y metilprednisona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a a dosis progresivamente decrecientes para el tratamiento de las manifestaciones cut&#225;neas&#46; En cuanto a la evoluci&#243;n&#44; el linfoma present&#243; una remisi&#243;n completa mantenida hasta la fecha y las lesiones cut&#225;neas se resolvieron completamente en dos semanas&#46; Tras tres a&#241;os de seguimiento el paciente presenta tan solo una leve estomatitis en tratamiento con ciclosporina 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SMAP es un s&#237;ndrome heterog&#233;neo&#44; autoinmune que compromete varios &#243;rganos internos&#44; se asocia a una neoplasia y presenta caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; histol&#243;gicas e inmunol&#243;gicas bien definidas&#46; Los hallazgos cl&#237;nicos del p&#233;nfigo paraneopl&#225;sico son variados y pueden remedar tanto un p&#233;nfigo&#44; un liquen plano&#44; un eritema multiforme o una enfermedad de injerto contra hu&#233;sped&#46; La estomatitis es constante y muchas veces es un signo temprano de la enfermedad&#44; tanto que su ausencia debe hacer dudar del diagn&#243;stico de PP&#46; Se caracteriza por la presencia de lesiones erosivas muy dolorosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anatom&#237;a patol&#243;gica puede mostrar acant&#243;lisis&#44; pero en contraste con el p&#233;nfigo vulgar &#233;sta es menos marcada y puede acompa&#241;arse de un intenso infiltrado mononuclear liquenoide en la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica con degeneraci&#243;n vacuolar&#44; despegamiento suprabasal y necrosis de queratinocitos &#40;dermatitis liquenoide&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos de la inmunofluorescencia directa muestran inmunoreactantes &#40;Ig G y complemento&#41; intercelulares&#44; como en el p&#233;nfigo&#44; aunque es frecuente tambi&#233;n hallar Ig G y&#47;o complemento en la membrana basal&#44; siendo este dato &#250;til en el diagn&#243;stico diferencial del penfigo vulgar con el PP o SMAP&#46; Debe recordarse que en algunos casos la IFD puede ser negativa&#59; este hecho puede deberse al predominio de lesiones liquenoides o a la presencia de tejido necr&#243;tico en las biopsias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el SMAP se describe la detecci&#243;n de anticuerpos en suero que reaccionan contra las plaquinas presentes en todos los epitelios &#40;envoplaquina&#44; periplaquina&#44; desmoplaquina 1 y 2&#44; plectina y una prote&#237;na de 170<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kD no caracterizada&#41;&#46; Sin embargo&#44; existe un subgrupo de pacientes en quienes los anticuerpos antidesmoplaquinas pueden estar ausentes&#44; por lo que los anticuerpos contra la envoplaquina y la periplaquina se consideran los m&#225;s espec&#237;ficos en el SMAP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El PP es la manifestaci&#243;n mucocut&#225;nea de un cuadro paraneopl&#225;sico autoinmune multiorg&#225;nico grave&#44; que precede en aproximadamente un tercio de los pacientes al diagn&#243;stico de la neoplasia&#59; su sospecha cl&#237;nica es esencial para un diagn&#243;stico y tratamiento precoz tanto del SAMP como de la neoplasia y as&#237; evitar complicaciones con pron&#243;stico fatal&#44; como la bronquilitis obliterante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso es importante destacar que se trata de un SMAP asociado a un linfoma&#44; que &#233;ste fue diagnosticado precozmente y que&#44; a diferencia de la mayor&#237;a de los casos asociados a tumores malignos comunicados en la literatura&#44; present&#243; una excelente evoluci&#243;n con una supervivencia de m&#225;s dos a&#241;os desde su diagn&#243;stico&#46;</p></span></span>"
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Carta científico-clínica
Síndrome multiorgánico autoinmune paraneoplásico asociado a linfoma folicular
Follicular Lymphoma With Paraneoplastic Autoimmune Multiorgan Syndrome
I. Hidalgoa,
Autor para correspondencia
ihidalgoparra@gmail.com

Autor para correspondencia.
, F. Martinezb, C. Graua, I. Gila, A. Azóna
a Sección de Dermatología, Hospital Universitari Sant Joan, Reus, España
b Servicio de Oncologia, Hospital Universitari Sant Joan, Reus, España
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por erosiones y &#250;lceras orales de 6 meses de evoluci&#243;n&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen f&#237;sico destacaba una glositis erosiva&#44; queilitis&#44; conjuntivitis pseudomembranosa as&#237; como una queratitis erosiva&#46; El paciente presentaba adem&#225;s lesiones eritematodescamativas en la cabeza&#44; maculop&#225;pulas y placas eritematoviol&#225;ceas en tronco y piernas&#44; hiperqueratosis con fisuras palmoplantares y lesiones erosivas en glande y escroto &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs&#46; 1 y 2</a>&#41;&#44; todas ellas aparecidas dos meses antes de la consulta&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de piel mostr&#243; una dermatitis de interfase liquenoide con queratinocitos necr&#243;ticos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 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lleg&#225;ndose al diagn&#243;stico de SMAP asociado a LNH&#46; Se inici&#243; el tratamiento de la neoplasia de base con ocho ciclos de quimioterapia con vincristina&#44; rituximab&#44; ciclofosfamida y prednisona&#59; adem&#225;s&#44; se paut&#243; ciclosporina 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a y metilprednisona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a a dosis progresivamente decrecientes para el tratamiento de las manifestaciones cut&#225;neas&#46; En cuanto a la evoluci&#243;n&#44; el linfoma present&#243; una remisi&#243;n completa mantenida hasta la fecha y las lesiones cut&#225;neas se resolvieron completamente en dos semanas&#46; Tras tres a&#241;os de seguimiento el paciente presenta tan solo una leve estomatitis en tratamiento con ciclosporina 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SMAP es un s&#237;ndrome heterog&#233;neo&#44; autoinmune que compromete varios &#243;rganos internos&#44; se asocia a una neoplasia y presenta caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; histol&#243;gicas e inmunol&#243;gicas bien definidas&#46; Los hallazgos cl&#237;nicos del p&#233;nfigo paraneopl&#225;sico son variados y pueden remedar tanto un p&#233;nfigo&#44; un liquen plano&#44; un eritema multiforme o una enfermedad de injerto contra hu&#233;sped&#46; La estomatitis es constante y muchas veces es un signo temprano de la enfermedad&#44; tanto que su ausencia debe hacer dudar del diagn&#243;stico de PP&#46; Se caracteriza por la presencia de lesiones erosivas muy dolorosas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anatom&#237;a patol&#243;gica puede mostrar acant&#243;lisis&#44; pero en contraste con el p&#233;nfigo vulgar &#233;sta es menos marcada y puede acompa&#241;arse de un intenso infiltrado mononuclear liquenoide en la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica con degeneraci&#243;n vacuolar&#44; despegamiento suprabasal y necrosis de queratinocitos &#40;dermatitis liquenoide&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos de la inmunofluorescencia directa muestran inmunoreactantes &#40;Ig G y complemento&#41; intercelulares&#44; como en el p&#233;nfigo&#44; aunque es frecuente tambi&#233;n hallar Ig G y&#47;o complemento en la membrana basal&#44; siendo este dato &#250;til en el diagn&#243;stico diferencial del penfigo vulgar con el PP o SMAP&#46; Debe recordarse que en algunos casos la IFD puede ser negativa&#59; este hecho puede deberse al predominio de lesiones liquenoides o a la presencia de tejido necr&#243;tico en las biopsias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el SMAP se describe la detecci&#243;n de anticuerpos en suero que reaccionan contra las plaquinas presentes en todos los epitelios &#40;envoplaquina&#44; periplaquina&#44; desmoplaquina 1 y 2&#44; plectina y una prote&#237;na de 170<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kD no caracterizada&#41;&#46; Sin embargo&#44; existe un subgrupo de pacientes en quienes los anticuerpos antidesmoplaquinas pueden estar ausentes&#44; por lo que los anticuerpos contra la envoplaquina y la periplaquina se consideran los m&#225;s espec&#237;ficos en el SMAP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El PP es la manifestaci&#243;n mucocut&#225;nea de un cuadro paraneopl&#225;sico autoinmune multiorg&#225;nico grave&#44; que precede en aproximadamente un tercio de los pacientes al diagn&#243;stico de la neoplasia&#59; su sospecha cl&#237;nica es esencial para un diagn&#243;stico y tratamiento precoz tanto del SAMP como de la neoplasia y as&#237; evitar complicaciones con pron&#243;stico fatal&#44; como la bronquilitis obliterante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso es importante destacar que se trata de un SMAP asociado a un linfoma&#44; que &#233;ste fue diagnosticado precozmente y que&#44; a diferencia de la mayor&#237;a de los casos asociados a tumores malignos comunicados en la literatura&#44; present&#243; una excelente evoluci&#243;n con una supervivencia de m&#225;s dos a&#241;os desde su diagn&#243;stico&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Septiembre 118 50 168
2024 Agosto 107 71 178
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