Carta científico-clínica
Angiohistiocitoma de células multinucleadas generalizado
Generalized Multinucleated Cell Angiohistiocytoma
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Se presenta más frecuentemente en mujeres en forma de pápulas eritematosas, violáceas o parduzcas agrupadas en un área anatómica, generalmente en las extremidades inferiores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, el dorso de manos, las muñecas o los dedos, aunque también se ha descrito en el tronco, la frente, las mejillas, la mucosa oral, los labios o las órbitas. Los casos generalizados son excepcionales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3–5</span></a>. Aunque usualmente es asintomático existen casos asociados a prurito.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 56 años sin antecedentes de interés que consultó por una erupción lentamente progresiva que se inició 6 años antes y que le ocasionaba prurito leve. En la exploración presentaba decenas de pápulas de entre 4-10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, bien circunscritas, eritematovioláceas, algunas con una coloración más marronácea y de consistencia firme. Las lesiones se distribuían en el tronco y las extremidades, afectando con mayor intensidad los flancos y la región inferior de la espalda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El paciente no refería traumatismos ni picaduras previas. La biopsia cutánea permitió comprobar la presencia de una proliferación de capilares en la dermis con un aumento de la celularidad a costa de células fibrohistiocitarias y células grandes multinucleadas de citoplasma angulado (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). En el estudio inmunohistoquímico se comprobó negatividad para CD34, S100, CD68, CK y EMA, con aumento de capilares CD31 positivos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clínica, en concordancia con el estudio histopatológico, permitió el diagnóstico de AHCM generalizado. Tras explicar al paciente la naturaleza benigna del proceso se acordó no realizar tratamiento alguno.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El AHCM se incluye entre las proliferaciones dendrocíticas dérmicas, como el dermatofibroma, y al igual que este, está bien definido si se trata de una verdadera neoplasia o de un proceso reactivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. El curso benigno de la enfermedad, su tendencia a presentar lesiones múltiples y eruptivas en áreas expuestas a traumatismos y picaduras de artrópodos, la ausencia de clonalidad y algunos casos de regresión espontánea van a favor de un proceso reactivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El AHCM se caracteriza desde un punto de vista histopatológico por una proliferación de capilares y vénulas en la dermis, acompañado de un infiltrado linfohistiocitario y de células multinucleadas de contorno angulado. Se ha descrito la presencia de mastocitos en el infiltrado dérmico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, ausentes en la biopsia de nuestro paciente. En los estudios inmunohistoquímicos las células endoteliales muestran positividad para los antígenos CD31 y CD34; las células mononucleares intersticiales expresan vimentina y factor XIIIa, pero no S100 ni CD1a; y las células multinucleares características expresan vimentina, con una positividad variable para CD68, que en nuestro caso resultó negativa.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La patogenia es desconocida. En cuanto al origen histogenético de las células gigantes multinucleadas características, Wilson Jones et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> proponen que se originarían a partir de fibroblastos o macrófagos que, en condiciones de estimulación crónica prolongada, perderían su capacidad de dividirse tras la mitosis y derivarían en células inactivas. Por otra parte, Puig et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> consideran que tanto el proceso de angiogénesis como el de formación de las células multinucleadas en la dermis serían secundarios a la liberación de citocinas por las células mononucleadas fibrohistiocitarias o los mastocitos presentes en las lesiones.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El principal diagnóstico diferencial (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>) ha de realizarse con el dermatofibroma. Requena et al<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a> consideran que el AHCM es una variante de dermatofibroma con un componente vascular prominente y células multinucleadas peculiares.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otro diagnóstico diferencial ha de establecerse con el sarcoma de Kaposi, del que se distingue tanto por los hallazgos microscópicos como por la negatividad para el virus del herpes humano tipo 8 en los estudios inmunohistoquímicos.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentación del AHCM con distribución generalizada es excepcional, con tan sólo tres casos publicados en la literatura. Chang et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, en 1996, comunican el caso de un varón de 24 años con pápulas rojo-marronáceas que afectaban al tronco y las extremidades. En 1994 Del Río et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> publicaron el caso de otro paciente varón de 42 años, afecto de lesiones cutáneas compatibles clínica e histológicamente con AHCM generalizado en el contexto de un síndrome POEMS. Más recientemente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> se ha reportado el caso de una mujer de 40 años con lesiones que afectaban el escote, el abdomen, la espalda y las extremidades. En todos los casos la morfología y distribución de las lesiones coinciden con las de nuestro paciente. Tres de los 4 pacientes con AHCM generalizado, incluyendo nuestro caso, son varones, a diferencia de los localizados, que predominan en mujeres. Además, aunque uno de los pacientes desarrolló la enfermedad en el contexto de un síndrome POEMS, en los otros tres casos el AHCM generalizado se presentó sin asociación a ninguna otra enfermedad, por lo que se podría considerar el hallazgo como casual, aunque sería necesaria una serie más amplia de pacientes para asegurarlo con certeza.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El AHCM generalizado es extraordinariamente raro, teniendo constancia de tan sólo tres casos en la literatura revisada. Aportamos un nuevo caso de AHCM generalizado sin asociación a ninguna otra enfermedad.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xack35244" "titulo" => "Agradecimientos" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1088 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 140021 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Erupción papulosa que afectaba al tronco, la espalda y los glúteos.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 711 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 210033 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Hematoxilina-eosina x100. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 23 | 15 | 38 |
| 2024 Octubre | 345 | 40 | 385 |
| 2024 Septiembre | 352 | 32 | 384 |
| 2024 Agosto | 376 | 53 | 429 |
| 2024 Julio | 374 | 52 | 426 |
| 2024 Junio | 315 | 48 | 363 |
| 2024 Mayo | 380 | 42 | 422 |
| 2024 Abril | 343 | 29 | 372 |
| 2024 Marzo | 386 | 43 | 429 |
| 2024 Febrero | 312 | 26 | 338 |
| 2024 Enero | 366 | 24 | 390 |
| 2023 Diciembre | 362 | 14 | 376 |
| 2023 Noviembre | 458 | 30 | 488 |
| 2023 Octubre | 345 | 31 | 376 |
| 2023 Septiembre | 322 | 34 | 356 |
| 2023 Agosto | 294 | 14 | 308 |
| 2023 Julio | 252 | 44 | 296 |
| 2023 Junio | 270 | 26 | 296 |
| 2023 Mayo | 261 | 23 | 284 |
| 2023 Abril | 189 | 27 | 216 |
| 2023 Marzo | 339 | 64 | 403 |
| 2023 Febrero | 225 | 36 | 261 |
| 2023 Enero | 229 | 41 | 270 |
| 2022 Diciembre | 196 | 37 | 233 |
| 2022 Noviembre | 248 | 47 | 295 |
| 2022 Octubre | 197 | 39 | 236 |
| 2022 Septiembre | 224 | 64 | 288 |
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| 2022 Mayo | 159 | 47 | 206 |
| 2022 Abril | 142 | 33 | 175 |
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| 2022 Febrero | 134 | 40 | 174 |
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| 2021 Diciembre | 116 | 41 | 157 |
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| 2021 Julio | 137 | 37 | 174 |
| 2021 Junio | 173 | 33 | 206 |
| 2021 Mayo | 141 | 43 | 184 |
| 2021 Abril | 383 | 63 | 446 |
| 2021 Marzo | 159 | 38 | 197 |
| 2021 Febrero | 124 | 31 | 155 |
| 2021 Enero | 84 | 20 | 104 |
| 2020 Diciembre | 79 | 16 | 95 |
| 2020 Noviembre | 79 | 16 | 95 |
| 2020 Octubre | 47 | 6 | 53 |
| 2020 Septiembre | 62 | 10 | 72 |
| 2020 Agosto | 73 | 17 | 90 |
| 2020 Julio | 48 | 13 | 61 |
| 2020 Junio | 44 | 17 | 61 |
| 2020 Mayo | 45 | 15 | 60 |
| 2020 Abril | 68 | 19 | 87 |
| 2020 Marzo | 43 | 14 | 57 |
| 2020 Febrero | 9 | 2 | 11 |
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| 2018 Febrero | 133 | 17 | 150 |
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| 2017 Diciembre | 121 | 20 | 141 |
| 2017 Noviembre | 103 | 15 | 118 |
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| 2017 Junio | 137 | 36 | 173 |
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| 2017 Enero | 119 | 18 | 137 |
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| 2016 Noviembre | 126 | 29 | 155 |
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| 2016 Septiembre | 200 | 20 | 220 |
| 2016 Agosto | 99 | 23 | 122 |
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| 2016 Mayo | 3 | 12 | 15 |
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| 2014 Diciembre | 91 | 12 | 103 |
| 2014 Noviembre | 75 | 21 | 96 |
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| 2014 Septiembre | 90 | 27 | 117 |
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