Carta Científico-Clínica
Histiocitosis congénita autolimitada (Hashimoto-Pritzker) de presentación solitaria
Solitary congenital self-healing histiocytosis (Hashimoto-Pritzker disease)
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Placa ligeramente sobreelevada de bordes bien delimitados, algo irregulares, con marcada disminución de la densidad de folículos pilosos. B. Tercio interno del párpado superior derecho: pápula de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro bien delimitada de coloración ligeramente amarillenta. Placa traslúcida de tonalidad amarillo-rosada y con telangiectasias en la superficie, sobrepasando el límite esclerocorneal.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "M. Llamas-Velasco, Á. Hernández, I. Colmenero, A. Torrelo" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "M." "apellidos" => "Llamas-Velasco" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Á." "apellidos" => "Hernández" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "I." "apellidos" => "Colmenero" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "A." 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Existen pocas series de casos publicados en la literatura, pero se cree que la incidencia real es mayor, existiendo muchos casos que no son reportados debido a la resolución espontánea de la enfermedad y a la falta de reconocimiento clínico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,4,5</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso clínico de una paciente mujer de dos meses, que presentó una lesión única en muslo izquierdo desde el nacimiento, en forma de un nódulo violáceo indurado descamativo, con centro ulcerado y cubierto de una costra serohemática (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La biopsia mostró una proliferación dermo-hipodérmica de células histiocitarias, con núcleo ovalado, vesiculoso y citoplasma amplio eosinófilo, acompañada de células gigantes multinucleadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), que demostraron positividad para S-100, CD1a y langherina (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Las pruebas de laboratorio y de imágenes descartaron afectación sistémica, por lo que se diagnosticó de CSHLCH. La lesión involucionó de forma espontánea, encontrándose la paciente libre de enfermedad después de 16 meses de seguimiento.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histiocitosis de células de Langerhans (HCL), corresponde a un grupo de entidades caracterizadas por proliferación en varios órganos de células que presentan positividad para S-100 y CD1a y que contienen gránulos de Birbeck en su citoplasma<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2,4,5</span></a>. En 1987, el <span class="elsevierStyleItalic">Writing Group of the Histiocyte Society</span> agrupó bajo el nombre HCL, a cuatro entidades según su forma de presentación clínica: la forma aguda y diseminada o enfermedad de Letterer-Siwe, la forma crónica multifocal y progresiva o enfermedad de Hand-Schüller-Christian, la forma crónica y localizada o granuloma eosinófilo y la forma congénita o enfermedad de Hashimoto-Pritzker. En 1997, el mismo grupo publicó otra clasificación, en la que recomendaron sólo el uso del término HCL y la gradación de los pacientes basándose en la extensión de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La CSHLCH es una enfermedad rara, que se caracteriza por pápulas o nódulos indoloros de color marrón-rojizo, que aparecen al nacimiento o en los primeros meses de vida, y que involucionan en pocas semanas o meses<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–6</span></a>. Se distribuyen más frecuentemente por el tronco, cara y cuero cabelludo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. Las lesiones suelen ser múltiples, siendo la presentación solitaria un hecho infrecuente, que fue descrito por primera vez en 1986 por Berger et al. A partir de entonces, poco más de 30 casos de afectación solitaria han sido publicados, constituyendo un 25% del total<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3,6</span></a>. No es típica la presencia de lesiones en mucosa oral o en órganos internos, sin embargo, existen pocos casos descritos con afectación sistémica o de mucosas que regresan junto con las lesiones cutáneas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,5,7,9</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente se caracterizan por un infiltrado en dermis superficial y profunda, constituido por células histiocitarias, con núcleos arriñonados y citoplasma amplio eosinófilo. Así mismo, se pueden encontrar células inflamatorias como linfocitos o eosinófilos y células gigantes multinucleadas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,4,5</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La positividad para S-100 y CD1a confirma el diagnóstico de HCL, pero no permite diferenciar entre las diferentes formas clínicas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4,6,7</span></a>. La introducción de técnicas de inmunohistoquímica que detectan la presencia de los gránulos de Birbeck, como la langherina, ha disminuido la importancia de la utilización del microscopio electrónico. Sin embargo, es necesario tener en cuenta que la negatividad de dicha técnica, y por lo tanto la ausencia de gránulos de Birbeck, no invalida el diagnóstico ya que sólo se detecta en un 50% de los casos de HCL y entre un 10-30% de los casos de CSHLCH<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4,7,8</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La CSHLCH se debe diferenciar principalmente de la afectación cutánea de formas más severas de HCL, que se caracterizan por afectación multisistémica y que demandan un tratamiento agresivo. Las lesiones cutáneas pueden ser la manifestación inicial y son similares a las halladas en CSHLCH, pero en vez de regresar después de unos meses, persisten o empeoran y comienzan los síntomas sistémicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,5,8,10</span></a>. La presencia de un nódulo solitario con necrosis central, el buen estado general y la falta de afectación de mucosas o sistémica sugiere el diagnóstico de una forma auto-involutiva, sin embargo, no existen criterios clínicos ni histológicos absolutos para predecir el comportamiento de las lesiones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8,10</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pronóstico de la CSHLCH es excelente. No se recomienda ningún tipo de tratamiento, sin embargo, es importante la monitorización clínica y a través de técnicas de imagen y de laboratorio, ya que se ha descrito la aparición de enfermedad multisistémica, incluso un año después del diagnóstico. En un artículo publicado en 2008, Zunino-Gooutorbe et al proponen un seguimiento clínico mensual durante un período de 6 meses y posteriormente cada 2-3 meses hasta los dos años, realizando pruebas de laboratorio y de imágenes en el momento del diagnóstico y repitiendo a los 6 meses sólo las de laboratorio, reservando las técnicas de imagen para casos con manifestaciones clínicas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,4,5,8</span></a>.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 867 "Ancho" => 975 "Tamanyo" => 160407 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Examen físico, muslo izquierdo. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 28 | 6 | 34 |
| 2024 Octubre | 124 | 52 | 176 |
| 2024 Septiembre | 94 | 36 | 130 |
| 2024 Agosto | 123 | 80 | 203 |
| 2024 Julio | 145 | 52 | 197 |
| 2024 Junio | 148 | 46 | 194 |
| 2024 Mayo | 91 | 56 | 147 |
| 2024 Abril | 84 | 34 | 118 |
| 2024 Marzo | 135 | 51 | 186 |
| 2024 Febrero | 124 | 52 | 176 |
| 2024 Enero | 76 | 37 | 113 |
| 2023 Diciembre | 97 | 22 | 119 |
| 2023 Noviembre | 104 | 43 | 147 |
| 2023 Octubre | 115 | 42 | 157 |
| 2023 Septiembre | 109 | 33 | 142 |
| 2023 Agosto | 154 | 35 | 189 |
| 2023 Julio | 112 | 44 | 156 |
| 2023 Junio | 163 | 42 | 205 |
| 2023 Mayo | 68 | 30 | 98 |
| 2023 Abril | 64 | 26 | 90 |
| 2023 Marzo | 92 | 47 | 139 |
| 2023 Febrero | 90 | 34 | 124 |
| 2023 Enero | 81 | 40 | 121 |
| 2022 Diciembre | 174 | 52 | 226 |
| 2022 Noviembre | 148 | 72 | 220 |
| 2022 Octubre | 162 | 62 | 224 |
| 2022 Septiembre | 168 | 77 | 245 |
| 2022 Agosto | 145 | 79 | 224 |
| 2022 Julio | 119 | 84 | 203 |
| 2022 Junio | 139 | 57 | 196 |
| 2022 Mayo | 122 | 63 | 185 |
| 2022 Abril | 167 | 62 | 229 |
| 2022 Marzo | 164 | 73 | 237 |
| 2022 Febrero | 121 | 44 | 165 |
| 2022 Enero | 207 | 82 | 289 |
| 2021 Diciembre | 90 | 70 | 160 |
| 2021 Noviembre | 199 | 71 | 270 |
| 2021 Octubre | 96 | 77 | 173 |
| 2021 Septiembre | 119 | 78 | 197 |
| 2021 Agosto | 83 | 64 | 147 |
| 2021 Julio | 60 | 62 | 122 |
| 2021 Junio | 56 | 69 | 125 |
| 2021 Mayo | 76 | 33 | 109 |
| 2021 Abril | 180 | 154 | 334 |
| 2021 Marzo | 129 | 67 | 196 |
| 2021 Febrero | 81 | 50 | 131 |
| 2021 Enero | 50 | 26 | 76 |
| 2020 Diciembre | 91 | 34 | 125 |
| 2020 Noviembre | 48 | 32 | 80 |
| 2020 Octubre | 52 | 33 | 85 |
| 2020 Septiembre | 75 | 23 | 98 |
| 2020 Agosto | 67 | 28 | 95 |
| 2020 Julio | 55 | 25 | 80 |
| 2020 Junio | 56 | 31 | 87 |
| 2020 Mayo | 56 | 31 | 87 |
| 2020 Abril | 43 | 23 | 66 |
| 2020 Marzo | 27 | 22 | 49 |
| 2020 Febrero | 0 | 10 | 10 |
| 2020 Enero | 2 | 7 | 9 |
| 2019 Diciembre | 6 | 17 | 23 |
| 2019 Noviembre | 1 | 7 | 8 |
| 2019 Octubre | 3 | 12 | 15 |
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| 2018 Octubre | 8 | 5 | 13 |
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| 2018 Agosto | 1 | 51 | 52 |
| 2018 Julio | 1 | 38 | 39 |
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| 2017 Noviembre | 45 | 32 | 77 |
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| 2017 Febrero | 57 | 45 | 102 |
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| 2016 Diciembre | 101 | 26 | 127 |
| 2016 Noviembre | 111 | 28 | 139 |
| 2016 Octubre | 121 | 41 | 162 |
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| 2016 Julio | 52 | 28 | 80 |
| 2016 Junio | 14 | 20 | 34 |
| 2016 Mayo | 8 | 24 | 32 |
| 2016 Abril | 11 | 2 | 13 |
| 2016 Marzo | 7 | 6 | 13 |
| 2016 Febrero | 7 | 4 | 11 |
| 2016 Enero | 4 | 27 | 31 |
| 2015 Diciembre | 5 | 24 | 29 |
| 2015 Noviembre | 15 | 20 | 35 |
| 2015 Octubre | 13 | 19 | 32 |
| 2015 Septiembre | 3 | 11 | 14 |
| 2015 Agosto | 9 | 6 | 15 |
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| 2015 Mayo | 132 | 21 | 153 |
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| 2015 Marzo | 100 | 22 | 122 |
| 2015 Febrero | 84 | 18 | 102 |
| 2015 Enero | 83 | 37 | 120 |
| 2014 Diciembre | 83 | 19 | 102 |
| 2014 Noviembre | 125 | 26 | 151 |
| 2014 Octubre | 125 | 20 | 145 |
| 2014 Septiembre | 150 | 25 | 175 |
| 2014 Agosto | 92 | 27 | 119 |
| 2014 Julio | 116 | 32 | 148 |
| 2014 Junio | 117 | 22 | 139 |
| 2014 Mayo | 142 | 37 | 179 |
| 2014 Abril | 118 | 14 | 132 |
| 2014 Marzo | 106 | 18 | 124 |
| 2014 Febrero | 90 | 23 | 113 |
| 2014 Enero | 99 | 18 | 117 |
| 2013 Diciembre | 106 | 31 | 137 |
| 2013 Noviembre | 80 | 25 | 105 |
| 2013 Octubre | 99 | 31 | 130 |
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| 2012 Noviembre | 0 | 1 | 1 |
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| 2011 Abril | 9 | 0 | 9 |
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