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que afectaban a toda la longitud de las extremidades y a la cara anterior y posterior del tronco &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig1">figs&#46; 1 y 2</a>&#41;&#46; Las lesiones no mostraban induraci&#243;n ni alopecia&#44; pero en algunas zonas estaban levemente deprimidas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Histopatolog&#237;a</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histol&#243;gico revel&#243; una llamativa hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal de la epidermis&#44; engrosamiento y homogeneizaci&#243;n del col&#225;geno en la dermis reticular y un leve infiltrado inflamatorio perivascular cr&#243;nico compuesto por linfocitos&#44; histiocitos y ocasionales c&#233;lulas plasm&#225;ticas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Los anejos cut&#225;neos y las gl&#225;ndulas sudor&#237;paras ecrinas estaban completamente preservados&#44; y la tinci&#243;n con orce&#237;na descart&#243; alteraci&#243;n de las fibras el&#225;sticas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Exploraciones complementarias</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hemograma completo y bioqu&#237;mica elemental normales&#46; ANA negativos&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Diagn&#243;stico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Atrofodermia lineal de Moulin &#40;ALM&#41;&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Evoluci&#243;n y tratamiento</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con la sospecha cl&#237;nica de morfea&#44; la paciente hab&#237;a sido tratada con fototerapia convencional tipo UVA &#40;tres sesiones por semana durante dos meses&#41; y cistina oral durante un mes&#44; sin observarse ninguna mejor&#237;a&#46; En la actualidad las lesiones permanecen estables&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Comentario</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ALM es una entidad rara de origen desconocido caracterizada por la aparici&#243;n de lesiones hiperpigmentadas lineales que siguen las l&#237;neas de Blaschko&#46; La mayor&#237;a de los casos descritos aparecen durante la infancia y afectan a un peque&#241;o segmento corporal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#44; siendo excepcional encontrar formas completamente hemicorporales como la de nuestra paciente&#46; Hasta el momento s&#243;lo se han descrito casos espor&#225;dicos&#44; y al igual que ocurre con otras enfermedades de distribuci&#243;n blaschkoide se cree que aparece como consecuencia de un mosaicismo postzig&#243;tico que afecta a un gen desconocido<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Las lesiones son asintom&#225;ticas y s&#243;lo ocasionalmente est&#225;n precedidas por un estadio inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; No se han descrito enfermedades sist&#233;micas asociadas a la ALM&#44; aunque en un caso aislado se detectaron anticuerpos antinucleares positivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Los hallazgos histol&#243;gicos son variables&#59; en los casos descritos inicialmente no se apreciaba esclerosis d&#233;rmica ni infiltraci&#243;n inflamatoria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; pero posteriormente se ha observado un grado variable de colagenizaci&#243;n d&#233;rmica y la presencia de infiltrados inflamatorios perivasculares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Hay hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal y&#44; a pesar de lo que su nombre implica&#44; no existe atrofia de la dermis&#44; probablemente porque la leve depresi&#243;n de las lesiones que se observa en la cl&#237;nica se produce a expensas de la reducci&#243;n del tejido celular subcut&#225;neo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los principales diagn&#243;sticos diferenciales son la atrofodermia de Pasini y Pierini y la morfea lineal&#46; La atrofodermia de Pasini y Pierini es histol&#243;gicamente indistinguible de la ALM&#44; pero en este caso las lesiones no son lineales&#44; sino parcheadas y generalmente se localizan en la espalda&#46; Las lesiones lineales de la morfea presentan un tono nacarado&#44; alopecia e induraci&#243;n&#44; pero en algunas ocasiones son pigmentadas y en la fase tard&#237;a pierden la induraci&#243;n&#46; Desde el punto de vista histol&#243;gico se observa una esclerosis mucho m&#225;s llamativa que en la ALM&#44; as&#237; como desaparici&#243;n de los anejos cut&#225;neos y afectaci&#243;n ocasional de tejidos profundos&#46; Teniendo en cuenta las similitudes cl&#237;nicas e histol&#243;gicas&#44; algunos autores consideran que la ALM podr&#237;a tratarse de un estadio final de la morfea lineal&#44; pero para otros hay suficientes datos que permiten diferenciarlas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ALM es de curso cr&#243;nico&#44; y no se conoce ning&#250;n tratamiento efectivo para la enfermedad&#46; En un caso aislado el aminobenzoato de potasio &#40;potaba&#41; demostr&#243; utilidad para estabilizar precozmente la progresi&#243;n de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Casos para el diagnóstico
Pigmentación lineal hemicorporal en una niña
Unilateral Linear Hyperpigmentation in a Girl
Á.. Á. Hernández-Martína,
Autor para correspondencia
ahernandez_hnj@yahoo.es

Autor para correspondencia.
, I. Colmenerob, A. Torreloa
a Servicio de Dermatología, Hospital del Niño Jesús, Madrid, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital del Niño Jesús, Madrid, España
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que afectaban a toda la longitud de las extremidades y a la cara anterior y posterior del tronco &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig1">figs&#46; 1 y 2</a>&#41;&#46; Las lesiones no mostraban induraci&#243;n ni alopecia&#44; pero en algunas zonas estaban levemente deprimidas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Histopatolog&#237;a</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histol&#243;gico revel&#243; una llamativa hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal de la epidermis&#44; engrosamiento y homogeneizaci&#243;n del col&#225;geno en la dermis reticular y un leve infiltrado inflamatorio perivascular cr&#243;nico compuesto por linfocitos&#44; histiocitos y ocasionales c&#233;lulas plasm&#225;ticas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Los anejos cut&#225;neos y las gl&#225;ndulas sudor&#237;paras ecrinas estaban completamente preservados&#44; 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Las lesiones son asintom&#225;ticas y s&#243;lo ocasionalmente est&#225;n precedidas por un estadio inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; No se han descrito enfermedades sist&#233;micas asociadas a la ALM&#44; aunque en un caso aislado se detectaron anticuerpos antinucleares positivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Los hallazgos histol&#243;gicos son variables&#59; en los casos descritos inicialmente no se apreciaba esclerosis d&#233;rmica ni infiltraci&#243;n inflamatoria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; pero posteriormente se ha observado un grado variable de colagenizaci&#243;n d&#233;rmica y la presencia de infiltrados inflamatorios perivasculares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Hay hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal y&#44; a pesar de lo que su nombre implica&#44; no existe atrofia de la dermis&#44; probablemente porque la leve depresi&#243;n de las lesiones que se observa en la cl&#237;nica se produce a expensas de la reducci&#243;n del tejido celular subcut&#225;neo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los principales diagn&#243;sticos diferenciales son la atrofodermia de Pasini y Pierini y la morfea lineal&#46; La atrofodermia de Pasini y Pierini es histol&#243;gicamente indistinguible de la ALM&#44; pero en este caso las lesiones no son lineales&#44; sino parcheadas y generalmente se localizan en la espalda&#46; Las lesiones lineales de la morfea presentan un tono nacarado&#44; alopecia e induraci&#243;n&#44; pero en algunas ocasiones son pigmentadas y en la fase tard&#237;a pierden la induraci&#243;n&#46; Desde el punto de vista histol&#243;gico se observa una esclerosis mucho m&#225;s llamativa que en la ALM&#44; as&#237; como desaparici&#243;n de los anejos cut&#225;neos y afectaci&#243;n ocasional de tejidos profundos&#46; Teniendo en cuenta las similitudes cl&#237;nicas e histol&#243;gicas&#44; algunos autores consideran que la ALM podr&#237;a tratarse de un estadio final de la morfea lineal&#44; pero para otros hay suficientes datos que permiten diferenciarlas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ALM es de curso cr&#243;nico&#44; y no se conoce ning&#250;n tratamiento efectivo para la enfermedad&#46; En un caso aislado el aminobenzoato de potasio &#40;potaba&#41; demostr&#243; utilidad para estabilizar precozmente la progresi&#243;n de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 72 38 110
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