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Las lesiones comenzaron a aparecer en el primer a&#241;o de vida en la regi&#243;n inguino-crural izquierda&#46; Progresivamente se fueron extendiendo&#44; siguiendo un patr&#243;n metam&#233;rico a lo largo del miembro inferior y de la regi&#243;n medial del pie izquierdo&#46; A los 4 a&#241;os de edad&#44; cuando parec&#237;a que el trastorno se hab&#237;a estabilizado&#44; comenz&#243; a desarrollar nuevas lesiones en la regi&#243;n escapular izquierda y en el miembro superior izquierdo siguiendo una distribuci&#243;n blaschkoide&#46; El paciente percibi&#243; el cese de aparici&#243;n de nuevas lesiones desde los 18 a&#241;os&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n f&#237;sica el paciente presentaba m&#250;ltiples lesiones anulares que conflu&#237;an conformando patrones polic&#237;clicos y serpiginosos&#46; La lesi&#243;n elemental constaba de una zona atr&#243;fica central&#44; con menor frecuencia verrugosa&#44; que estaba bien delimitada por un borde hiperquerat&#243;sico perif&#233;rico&#46; Se trataba de lesiones no infiltradas ni adheridas a planos profundos que presentaban un tama&#241;o variable que oscilaba entre 1 y 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor&#46; Las lesiones abarcaban el &#225;rea hemicorporal izquierda del paciente&#44; siguiendo una distribuci&#243;n lineal metam&#233;rica o blaschkoide&#44; incluyendo los miembros superiores e inferiores&#44; el tronco y la regi&#243;n genital&#44; y respetaban la regi&#243;n facial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una biopsia de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm que abarc&#243; el borde hiperquerat&#243;sico y la zona atr&#243;fica central de una lesi&#243;n localizada en el tobillo izquierdo&#46; La imagen panor&#225;mica de la lesi&#243;n mostr&#243; la existencia de una atrofia epid&#233;rmica central delimitada por una columna paraquerat&#243;sica perif&#233;rica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; A mayor detalle se observ&#243; la presencia de una columna de hiperqueratosis paraquerat&#243;sica&#44; conocida como laminilla cornoide&#44; acompa&#241;ada de una hipogranulosis y una discreta acantosis subyacente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso es el de una mujer de 58 a&#241;os&#44; sin antecedentes de inter&#233;s&#44; que fue remitida para valoraci&#243;n y tratamiento de unas lesiones cut&#225;neas localizadas en la regi&#243;n infraclavicular derecha de m&#225;s de 20 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploraci&#243;n f&#237;sica revel&#243; la existencia de m&#250;ltiples lesiones lineales de coloraci&#243;n parduzca&#44; con borde bien definido y sobreelevado&#46; Las lesiones se distribu&#237;an en el tercio superior del hemitronco derecho&#44; siguiendo un patr&#243;n blaschkoide &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">figs&#46; 3A</a> y <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">3B</a>&#41;&#46; Estas mismas lesiones aparec&#237;an en menor n&#250;mero en el miembro inferior y superior derechos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con la sospecha diagn&#243;stica se realiz&#243; una biopsia en sacabocados de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; que mostr&#243; hallazgos compatibles con PQ&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma lineal de PQ&#44; actualmente considerada un mosaicismo de la PQ cl&#225;sica&#44; es una variante rara cuya frecuencia dentro de la totalidad de las PQ oscila entre el 3&#44;5 y el 15 &#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Es una forma habitualmente espor&#225;dica que se manifiesta en el nacimiento o en la adolescencia temprana como una erupci&#243;n verrugosa que puede seguir las l&#237;neas de Blaschko o metam&#233;ricas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las lesiones son habitualmente asintom&#225;ticas&#44; siendo excepcional el prurito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Actualmente est&#225;n descritos dos subtipos&#44; que incluyen una forma localizada y otra generalizada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; La forma localizada es la m&#225;s frecuente&#59; las lesiones se distribuyen de forma unilateral y se encuentran confinadas en una extremidad&#44; habitualmente distal&#46; La forma generalizada es m&#225;s rara&#44; siendo las lesiones muy numerosas y afectando a m&#225;s de una regi&#243;n anat&#243;mica&#44; habitualmente de forma sim&#233;trica&#44; incluyendo el tronco<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; La presencia de erosiones o ulceraciones&#44; anomal&#237;as &#243;seas subyacentes&#44; as&#237; como onicodistrofia han sido descritas excepcionalmente en asociaci&#243;n con esta variante de PQ<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos expuestos en el presente art&#237;culo muestran lesiones cl&#237;nica e histol&#243;gicamente compatibles con PQ con un patr&#243;n de distribuci&#243;n caracter&#237;sticamente hemicorporal&#44; que afecta a los miembros superior e inferior&#44; as&#237; como al tronco&#44; y respeta la regi&#243;n facial&#46; Este patr&#243;n cl&#237;nico&#44; por tanto&#44; podr&#237;a considerarse como una variante cl&#237;nica dentro del grupo de las PQ generalizadas&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La principal complicaci&#243;n que asocia la PQ es el riesgo de transformaci&#243;n maligna de las lesiones &#40;principalmente hacia un carcinoma epidermoide y&#44; en menor medida&#44; a un carcinoma basocelular&#41; <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> en un rango que oscila entre el 7&#44;5 y el 19 &#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> de los casos en el seguimiento a largo plazo&#46; Las lesiones que presentan mayor riesgo de malignizaci&#243;n son aquellas de gran tama&#241;o&#44; de larga duraci&#243;n y la variante lineal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha sugerido que la p&#233;rdida al&#233;lica o una sobreexpresi&#243;n del gen supresor tumoral p53 detectadas en la PQ lineal podr&#237;an justificar este mayor riesgo de transformaci&#243;n neopl&#225;sica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El arsenal terap&#233;utico en la PQ es tan amplio como sub&#243;ptimo&#44; y el aspecto m&#225;s importante en estos pacientes es la revisi&#243;n peri&#243;dica para la detecci&#243;n precoz de la malignizaci&#243;n de alguna de las lesiones&#46; Ninguno de nuestros pacientes desarroll&#243; una tumoraci&#243;n maligna tras un seguimiento a largo plazo&#46;</p><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Conflicto de intereses</span></p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span>"
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Cartas científico-clínicas
Poroqueratosis lineal generalizada hemicorporal
A. Martorell-Calatayuda,
Autor para correspondencia
antmarto@hotmail.com

Antonio Martorell Calatayud. C/ San José de la Montaña. puerta 11. 46008 Valencia. España.
, M. Blanesb, C. Requenaa, R. Botella-Estradaa, C. Guillén-Baronaa
a Servicio de Dermatología. Instituto Valenciano de Oncología. Valencia. España
b Servicio de Dermatología. Hospital Marina Baixa. Villajoyosa. Alicante. España
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Las lesiones comenzaron a aparecer en el primer a&#241;o de vida en la regi&#243;n inguino-crural izquierda&#46; Progresivamente se fueron extendiendo&#44; siguiendo un patr&#243;n metam&#233;rico a lo largo del miembro inferior y de la regi&#243;n medial del pie izquierdo&#46; A los 4 a&#241;os de edad&#44; cuando parec&#237;a que el trastorno se hab&#237;a estabilizado&#44; comenz&#243; a desarrollar nuevas lesiones en la regi&#243;n escapular izquierda y en el miembro superior izquierdo siguiendo una distribuci&#243;n blaschkoide&#46; El paciente percibi&#243; el cese de aparici&#243;n de nuevas lesiones desde los 18 a&#241;os&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n f&#237;sica el paciente presentaba m&#250;ltiples lesiones anulares que conflu&#237;an conformando patrones polic&#237;clicos y serpiginosos&#46; La lesi&#243;n elemental constaba de una zona atr&#243;fica central&#44; con menor frecuencia verrugosa&#44; que estaba bien delimitada por un borde hiperquerat&#243;sico perif&#233;rico&#46; Se trataba de lesiones no infiltradas ni adheridas a planos profundos que presentaban un tama&#241;o variable que oscilaba entre 1 y 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor&#46; Las lesiones abarcaban el &#225;rea hemicorporal izquierda del paciente&#44; siguiendo una distribuci&#243;n lineal metam&#233;rica o blaschkoide&#44; incluyendo los miembros superiores e inferiores&#44; el tronco y la regi&#243;n genital&#44; y respetaban la regi&#243;n facial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una biopsia de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm que abarc&#243; el borde hiperquerat&#243;sico y la zona atr&#243;fica central de una lesi&#243;n localizada en el tobillo izquierdo&#46; La imagen panor&#225;mica de la lesi&#243;n mostr&#243; la existencia de una atrofia epid&#233;rmica central delimitada por una columna paraquerat&#243;sica perif&#233;rica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; A mayor detalle se observ&#243; la presencia de una columna de hiperqueratosis paraquerat&#243;sica&#44; conocida como laminilla cornoide&#44; acompa&#241;ada de una hipogranulosis y una discreta acantosis subyacente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso es el de una mujer de 58 a&#241;os&#44; sin antecedentes de inter&#233;s&#44; que fue remitida para valoraci&#243;n y tratamiento de unas lesiones cut&#225;neas localizadas en la regi&#243;n infraclavicular derecha de m&#225;s de 20 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploraci&#243;n f&#237;sica revel&#243; la existencia de m&#250;ltiples lesiones lineales de coloraci&#243;n parduzca&#44; con borde bien definido y sobreelevado&#46; Las lesiones se distribu&#237;an en el tercio superior del hemitronco derecho&#44; siguiendo un patr&#243;n blaschkoide &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">figs&#46; 3A</a> y <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">3B</a>&#41;&#46; Estas mismas lesiones aparec&#237;an en menor n&#250;mero en el miembro inferior y superior derechos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con la sospecha diagn&#243;stica se realiz&#243; una biopsia en sacabocados de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; que mostr&#243; hallazgos compatibles con PQ&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma lineal de PQ&#44; actualmente considerada un mosaicismo de la PQ cl&#225;sica&#44; es una variante rara cuya frecuencia dentro de la totalidad de las PQ oscila entre el 3&#44;5 y el 15 &#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Es una forma habitualmente espor&#225;dica que se manifiesta en el nacimiento o en la adolescencia temprana como una erupci&#243;n verrugosa que puede seguir las l&#237;neas de Blaschko o metam&#233;ricas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las lesiones son habitualmente asintom&#225;ticas&#44; siendo excepcional el prurito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Actualmente est&#225;n descritos dos subtipos&#44; que incluyen una forma localizada y otra generalizada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; La forma localizada es la m&#225;s frecuente&#59; las lesiones se distribuyen de forma unilateral y se encuentran confinadas en una extremidad&#44; habitualmente distal&#46; La forma generalizada es m&#225;s rara&#44; siendo las lesiones muy numerosas y afectando a m&#225;s de una regi&#243;n anat&#243;mica&#44; habitualmente de forma sim&#233;trica&#44; incluyendo el tronco<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46; La presencia de erosiones o ulceraciones&#44; anomal&#237;as &#243;seas subyacentes&#44; as&#237; como onicodistrofia han sido descritas excepcionalmente en asociaci&#243;n con esta variante de PQ<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos expuestos en el presente art&#237;culo muestran lesiones cl&#237;nica e histol&#243;gicamente compatibles con PQ con un patr&#243;n de distribuci&#243;n caracter&#237;sticamente hemicorporal&#44; que afecta a los miembros superior e inferior&#44; as&#237; como al tronco&#44; y respeta la regi&#243;n facial&#46; Este patr&#243;n cl&#237;nico&#44; por tanto&#44; podr&#237;a considerarse como una variante cl&#237;nica dentro del grupo de las PQ generalizadas&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La principal complicaci&#243;n que asocia la PQ es el riesgo de transformaci&#243;n maligna de las lesiones &#40;principalmente hacia un carcinoma epidermoide y&#44; en menor medida&#44; a un carcinoma basocelular&#41; <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> en un rango que oscila entre el 7&#44;5 y el 19 &#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> de los casos en el seguimiento a largo plazo&#46; Las lesiones que presentan mayor riesgo de malignizaci&#243;n son aquellas de gran tama&#241;o&#44; de larga duraci&#243;n y la variante lineal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha sugerido que la p&#233;rdida al&#233;lica o una sobreexpresi&#243;n del gen supresor tumoral p53 detectadas en la PQ lineal podr&#237;an justificar este mayor riesgo de transformaci&#243;n neopl&#225;sica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El arsenal terap&#233;utico en la PQ es tan amplio como sub&#243;ptimo&#44; y el aspecto m&#225;s importante en estos pacientes es la revisi&#243;n peri&#243;dica para la detecci&#243;n precoz de la malignizaci&#243;n de alguna de las lesiones&#46; Ninguno de nuestros pacientes desarroll&#243; una tumoraci&#243;n maligna tras un seguimiento a largo plazo&#46;</p><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Conflicto de intereses</span></p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 50 41 91
2024 Septiembre 61 39 100
2024 Agosto 85 59 144
2024 Julio 71 34 105
2024 Junio 86 54 140
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2024 Abril 59 40 99
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2022 Noviembre 79 40 119
2022 Octubre 81 30 111
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2022 Agosto 69 36 105
2022 Julio 54 37 91
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2021 Agosto 49 18 67
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2021 Enero 62 20 82
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2020 Noviembre 36 23 59
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2019 Junio 2 0 2
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2018 Diciembre 1 0 1
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2018 Octubre 2 0 2
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2018 Julio 1 1 2
2018 Junio 1 0 1
2018 Marzo 1 0 1
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2017 Octubre 30 4 34
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2017 Julio 34 9 43
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2015 Enero 102 15 117
2014 Diciembre 128 13 141
2014 Noviembre 119 12 131
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2014 Junio 122 17 139
2014 Mayo 146 29 175
2014 Abril 138 12 150
2014 Marzo 136 15 151
2014 Febrero 112 23 135
2014 Enero 96 12 108
2013 Diciembre 121 18 139
2013 Noviembre 134 19 153
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2012 Noviembre 182 5 187
2012 Octubre 287 4 291
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2012 Agosto 2 0 2
2011 Mayo 2 0 2
2011 Abril 23 0 23
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2010 Octubre 32 0 32
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