CARTAS CIENTÍFICO-CLÍNICAS
Hiperqueratosis lenticularis perstans (enfermedad de Flegel) con afectación palmo-plantar
P. Fernández-Crehueta,
, E. Rodríguez-Reya, J.J. Ríos-Martínb, F.M. Camachoa
Autor para correspondencia
pablocrehuet@hotmail.com
Correspondencia: Pablo Fernández Crehuet. Departamento de Dermatología. Hospital Universitario Virgen Macarena. Avda. Doctor Fedriani s/n. 41009 Sevilla. España.
Correspondencia: Pablo Fernández Crehuet. Departamento de Dermatología. Hospital Universitario Virgen Macarena. Avda. Doctor Fedriani s/n. 41009 Sevilla. España.
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Generalmente afectan de forma simétrica al dorso de los pies y las piernas y más raramente a los brazos, los antebrazos, las palmas y las plantas e incluso a la mucosa oral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. No hay acuerdo en relación al papel etiopatogénico de la luz ultravioleta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente se caracteriza por hiperqueratosis ortoqueratósica, eosinófila y compacta, hipogranulosis, adelgazamiento del estrato de Malpigio, dilatación vascular e infiltrado linfocitario en banda en la dermis papilar. El estudio inmunohistoquímico demuestra un predominio de linfocitos T CD4+, que es más evidente en los estadios precoces de la enfermedad. Se han descrito múltiples opciones terapéuticas, aunque ninguna ha demostrado ser eficaz<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un varón diabético de 64 años, que consultó por pápulas hiperqueratósicas, marrones, asintomáticas, que aparecieron progresivamente a lo largo de años, sin relación con la fotoexposición. Se localizaban fundamentalmente en el dorso de los pies, las piernas, los brazos y los antebrazos y, al desprenderse, dejaban puntos hemorrágicos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>). En las palmas y las plantas se evidenciaban depresiones puntiformes que recordaban a las lesiones punteadas ungueales de la psoriasis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>). No había antecedentes familiares y el estudio analítico que incluía bioquímica general y perfil tiroideo, resultó normal. La biopsia de una pápula del dorso del pie mostró leve atrofia epidérmica, hiperqueratosis ortoqueratósica eosinófila compacta y leve infiltrado inflamatorio liquenoide en la dermis papilar de predominio linfocitario. El estudio inmunohistoquímico con marcadores linfoides no objetivó predominio de los linfocitos CD4 sobre los CD8 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig. 3</a>). La aplicación de urea al 30 % cada 12 horas y posteriormente calcipotriol tópico, 2 veces al día, consiguió una mejoría parcial de las lesiones.</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La HLP, descrita por Flegel en 1958, se considera un trastorno de la queratinización de herencia autosómica dominante, aunque la mayoría de los casos son esporádicos, que afecta a pacientes de 40-50 años sin predominio de sexo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se ha descrito su asociación con alteraciones endocrinas como la diabetes y el hipertiroidismo, siendo más discutida su relación con tumores digestivos y cutáneos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Hay controversias en cuanto al papel etiopatogénico de la luz ultravioleta, diferenciando algunos autores una forma clásica, hereditaria, y otra esporádica o adquirida, relacionada con la fotoexposición crónica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente se caracteriza por pápulas eritematosas o marrones de 1-5 mm, asintomáticas, que al desprenderse dejan una depresión hemorrágica característica, que se localizan preferentemente en el dorso de los pies y las piernas y, más raramente en los brazos, los antebrazos y la mucosa oral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. También se ha descrito la posible afectación palmoplantar en forma de pequeñas depresiones, como presentaba nuestro paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, y formas unilaterales y localizadas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De Argila et al publicaron en 1994<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> una serie de 10 pacientes con HLP con edades comprendidas entre 41-80 años, de los cuales 3 eran casos familiares, 9 presentaron afectación de extremidades inferiores y 5 de extremidades superiores. Sólo 2 padecían alguna alteración endocrina (hipertiroidismo y diabetes tipo 2) y ninguno presentó lesiones palmo-plantares. Nuestro paciente padecía diabetes de años de evolución, pero ante la alta prevalencia de la diabetes en la población adulta y la falta de estudios controlados no podemos descartar su asociación casual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente se caracteriza por hiperqueratosis ortoqueratósica compacta, asociada o no a paraqueratosis, hipogranulosis, adelgazamiento del estrato de Malpigio e infiltrado linfocitario liquenoide en la dermis papilar. El estudio inmunohistoquímico muestra un predominio de linfocitos CD4+, que es más evidente en los estadios precoces de la enfermedad. Ultraestructuralmente se observa una alteración en el número y la forma de los cuerpos de Odland o queratinosomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ando et al, en 2006<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>, profundizaron en las diferencias histológicas, inmunohistoquímicas y ultraestructurales de la lesión precoz y tardía de la HLP, concluyendo que las características del estadio precoz eran hiperqueratosis compacta con paraqueratosis focal, hipogranulosis, atrofia epidérmica, marcado infiltrado mononuclear de tipo liquenoide con predominio de linfocitos CD4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>+ y dilatación vascular superficial. Con microscopio electrónico destacan la presencia de linfocitos con núcleos cerebriformes, cúmulos de filamentos y sustancia amorfa en los corneocitos y alteraciones morfológicas y numéricas de los cuerpos de Odland. Por el contrario, sugirieron que la ausencia, o presencia en menor intensidad, de estas características corresponderían a lesiones ya evolucionadas de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El principal diagnóstico diferencial debe realizarse con la poroqueratosis actínica superficial diseminada, la enfermedad de Kyrle, la estucoqueratosis, la acroqueratosis verruciforme de Hopf y el liquen <span class="elsevierStyleItalic">nitidus.</span></p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito múltiples opciones terapéuticas como los retinoides tópicos y sistémicos, 5-fluorouracilo, derivados de la vitamina D, la terapia PUVA (psoraleno más radiación ultravioleta A), la escisión y la dermoabrasión de las lesiones. Actualmente todas ellas se consideran insatisfactorias por las frecuentes recidivas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Destacamos la infrecuente presencia depresiones puntiformes palmo-plantares en la HLP y compartimos su controvertida asociación con la diabetes y la fotoexposición.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Conflicto de intereses</span></p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos no tener ningún conflicto de intereses.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 704 "Ancho" => 958 "Tamanyo" => 116524 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples pápulas eritematosas e hiperqueratósicas y depresión hemorrágica característica, en dorso de ambos pies.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "f0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 714 "Ancho" => 1430 "Tamanyo" => 181603 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Depresiones puntiformes plantares.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "f0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1064 "Ancho" => 1524 "Tamanyo" => 348197 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Pápula en el dorso del pie (hematoxilina-eosina, x10). 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 3 | 2 | 5 |
| 2024 Octubre | 244 | 52 | 296 |
| 2024 Septiembre | 198 | 44 | 242 |
| 2024 Agosto | 182 | 70 | 252 |
| 2024 Julio | 181 | 49 | 230 |
| 2024 Junio | 173 | 62 | 235 |
| 2024 Mayo | 254 | 101 | 355 |
| 2024 Abril | 298 | 60 | 358 |
| 2024 Marzo | 225 | 57 | 282 |
| 2024 Febrero | 262 | 59 | 321 |
| 2024 Enero | 227 | 50 | 277 |
| 2023 Diciembre | 160 | 31 | 191 |
| 2023 Noviembre | 190 | 42 | 232 |
| 2023 Octubre | 207 | 42 | 249 |
| 2023 Septiembre | 214 | 48 | 262 |
| 2023 Agosto | 186 | 32 | 218 |
| 2023 Julio | 265 | 81 | 346 |
| 2023 Junio | 274 | 55 | 329 |
| 2023 Mayo | 131 | 48 | 179 |
| 2023 Abril | 124 | 21 | 145 |
| 2023 Marzo | 172 | 43 | 215 |
| 2023 Febrero | 184 | 49 | 233 |
| 2023 Enero | 157 | 34 | 191 |
| 2022 Diciembre | 106 | 40 | 146 |
| 2022 Noviembre | 173 | 56 | 229 |
| 2022 Octubre | 183 | 64 | 247 |
| 2022 Septiembre | 232 | 63 | 295 |
| 2022 Agosto | 171 | 54 | 225 |
| 2022 Julio | 147 | 52 | 199 |
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| 2022 Mayo | 190 | 49 | 239 |
| 2022 Abril | 112 | 35 | 147 |
| 2022 Marzo | 156 | 64 | 220 |
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| 2021 Diciembre | 140 | 48 | 188 |
| 2021 Noviembre | 116 | 43 | 159 |
| 2021 Octubre | 176 | 59 | 235 |
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| 2020 Diciembre | 60 | 19 | 79 |
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| 2020 Octubre | 73 | 8 | 81 |
| 2020 Septiembre | 42 | 10 | 52 |
| 2020 Agosto | 64 | 24 | 88 |
| 2020 Julio | 80 | 30 | 110 |
| 2020 Junio | 59 | 28 | 87 |
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| 2017 Octubre | 79 | 14 | 93 |
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| 2016 Mayo | 10 | 11 | 21 |
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| 2015 Diciembre | 13 | 13 | 26 |
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| 2015 Octubre | 13 | 16 | 29 |
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| 2014 Junio | 159 | 27 | 186 |
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