Bruno Blaya. Servicio de Dermatología. Hospital de Cruces. Plaza de Cruces s/n. 48903 Barakaldo. Vizcaya. España.
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Se trata de una forma superficial de esclerodermia sin afectación sistémica en la que aparecen pequeñas placas infiltradas de 2 a 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de coloración normalmente violácea (aunque en ocasiones pueden ser blanquecinas) dispersas por el tegumento. Su curso es habitualmente autolimitado tras una fase inicial de progresión de las lesiones. Suele tener una extensión limitada, y acostumbra a combinarse con lesiones de mayor tamaño («en placa»), existiendo pocos casos de morfea en gotas generalizada publicados en la literatura.</p><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El liquen escleroatrófico (LEA) es también una dermatosis inflamatoria crónica de etiología desconocida que normalmente afecta el área genital, aunque en ocasiones también puede hacerlo en otras regiones anatómicas, como en el caso que nos ocupa.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El cuadro clínico consiste en la aparición de pequeñas placas blanquecinas de tonalidad brillante y aspecto atrófico («en papel de fumar»), que a menudo se fusionan formando placas de mayor tamaño.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">Caso clínico</span><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un varón de 7 años que acudió por primera vez a nuestra consulta en 1990 por el descubrimiento de una lesión en el talón del pie derecho, que pocas semanas después se acompañó de la aparición de multitud de lesiones de pequeño tamaño dispersas por el tronco y las extremidades superiores. No se encontraron antecedentes personales ni familiares de interés, ni estaba tomando ningún tratamiento farmacológico en el momento de la anamnesis. Presentaba un desarrollo pondo-estatural correcto para su edad y no refería clínica sistémica acompañante.</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración se apreciaba una placa marronácea de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro en el talón del pie derecho (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>), dura a la palpación y deprimida respecto de la piel normal circundante, que se acompañaba de dos lesiones de aspecto similar en el dorso del mismo pie. También se observaban múltiples lesiones aplanadas de pequeño tamaño (inferiores a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm), algunas de ellas confluentes en placas de mayor tamaño en el tórax anterior y posterior (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>), el abdomen, los brazos y la cara anterior de los antebrazos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig. 3</a>), de coloración más oscura que la piel sana circundante y levemente infiltradas al tacto. Las lesiones estaban ligeramente deprimidas y eran asintomáticas.</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicitó una analítica general de sangre y orina, con proteinograma, recuento de inmunoglobulinas, valoración de fracciones del complemento sérico, serología de <span class="elsevierStyleItalic">Borrelias,</span> ANA, anti-ADN, anti-centrómero y anti-ENA (entre ellos, anti Scl-70), obteniéndose como único valor patológico unos ANA positivos a título de 1:100. Se tomó una biopsia de la lesión del talón en la que se apreciaba una epidermis normal, con fibrosis en dermis reticular que se extendía al tejido celular subcutáneo y atrofia de glándulas sudoríparas. Todos estos cambios eran compatibles con el diagnóstico de morfea. Tomamos también biopsia de una de las lesiones del tronco, donde se encontró una discreta fibrosis de la dermis superficial y un escaso infiltrado inflamatorio perivascular con disminución en el número de anejos, hallazgos sugestivos de morfea superficial. Con estos datos clínicos y anatomopatológicos establecimos el diagnóstico de morfea en gotas generalizada.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente ha estado acudiendo a nuestra consulta durante los últimos 16 años, en los que se ha ensayado el tratamiento con corticoides tópicos, queratolíticos, tetraciclinas, penicilina G benzatina intramuscular, antipalúdicos de síntesis (hidroxicloroquina) y helioterapia, y sus lesiones han permanecido estables durante todo este período. No ha desarrollado disfagia, ni artralgias, ni fenómeno de Raynaud desde el inicio del cuadro cutáneo.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En octubre de 2004 consultó por dos lesiones asintomáticas de reciente aparición en la región pectoral derecha (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0020">fig. 4</a>) de características diferentes a las descritas anteriormente. Se trataba de dos placas de coloración blanquecino-nacarada de aproximadamente 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro con aspecto atrófico (en<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>«<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>papel de fumar»), no infiltradas al tacto y que en su superficie presentaban pequeñas equimosis. Se tomó biopsia de una de ellas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0025">fig. 5</a>), en la que se apreció una epidermis adelgazada y aplanada con hialinización de la dermis superficial y focos de degeneración hidrópica de la membrana basal, acompañados de un infiltrado inflamatorio escaso a nivel perianexial, hallazgos que junto al aspecto clínico de las lesiones nos permitieron establecer el diagnóstico de LEA. Las placas han permanecido estables desde el momento de su aparición y no han aparecido nuevas lesiones.</p><elsevierMultimedia ident="f0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0025"></elsevierMultimedia></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">Discusión</span><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La morfea es la forma más común de esclerodermia, con afectación limitada de la piel, del tejido subcutáneo y en ocasiones del músculo subyacente. Existen numerosas formas clínicas, siendo la variante en placas la más frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Afecta más a mujeres de 20 a 40 años de edad, aunque en un 15 % de los casos su inicio se produce antes de los 10 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Clínicamente consiste en la aparición de forma insidiosa de placas de tamaño variable, induradas al tacto, que en ocasiones se acompañan de un halo eritemato-violáceo periférico <span class="elsevierStyleItalic">(lilac ring),</span> que es una manifestación de actividad inflamatoria (y por tanto, un marcador de progresión de la lesión)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. La evolución de la enfermedad depende de la profundidad de la esclerosis, existiendo desde formas superficiales con una evolución benigna y escasa infiltración hasta formas severas en las que se ven implicadas estructuras profundas y que pueden resultar muy invalidantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En la mayoría de ocasiones, sin embargo, acostumbra a producirse una estabilización en el tamaño y el número de lesiones con el tiempo y se produce una mejoría de la esclerosis, persistiendo cierta discromía en las zonas afectadas. Existen pocos casos publicados de morfea en gotas, y la mayoría de estos se asocian a la variante en placas, aunque las lesiones acostumbran a estar menos infiltradas al tacto y a instaurarse a edades más precoces que en la forma en placas de la enfermedad.</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El LEA es una enfermedad inflamatoria crónica que afecta más a las mujeres y cuyas lesiones se circunscriben en el 85 % de los casos al área genital. Cursa con la aparición de pápulas aplanadas blanco-azuladas de tonalidad brillante que con el tiempo confluyen en placas de mayor tamaño en las que la piel toma un aspecto atrófico y arrugado. La localización extragenital de las lesiones es poco frecuente (15 % de los casos), pero es la que más a menudo se ha relacionado con la morfea en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>. Acostumbra a afectar la parte alta del tronco, el cuello y los brazos, así como las zonas sometidas a presión continua o traumatismos.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiología de estas dos patologías es desconocida, aunque ambas se han relacionado con numerosas enfermedades de base autoinmune como el lupus eritematoso sistémico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, la tiroiditis de Hashimoto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y la diabetes mellitus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. También se han relacionado con la infección por <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorferi,</span> aunque no existe unanimidad en los resultados obtenidos en diversas poblaciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. Además, en algunas formas generalizadas de morfea acostumbran a encontrarse títulos elevados de autoanticuerpos (ANA y anti-ADN)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la enfermedad del injerto contra el huésped (EICH) se ha descrito también con cierta frecuencia la aparición de lesiones de morfea y de LEA<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>, hecho que, asimismo, iría a favor de la naturaleza autoinmune de ambos procesos.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen múltiples referencias en la literatura de la asociación entre LEA y morfea, y la relación entre ambas patologías ha sido objeto de controversia por parte de numerosos autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. En contra de la asociación de ambos procesos encontraríamos autores como Patterson y Ackerman, que en 1984 enunciaron que era necesario analizar la dermis reticular y el tejido adiposo para diferenciarlos, independientemente de los cambios observados en la epidermis y la dermis papilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. La morfea afectaría a estructuras más profundas, mientras que el LEA no lo haría. Además, en 1991 Shono et al encontraron diferentes patrones tintoriales en el LEA y en la morfea utilizando técnicas inmunohistoquímicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0075"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>, hecho que también iría en contra de la asociación entre estas dos patologías.</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otros autores creen que existen evidencias acerca de la relación entre morfea y LEA, como Uitto et al, que en 1980 publicaron una serie de 10 pacientes en los que coexistían lesiones de ambos tipos a nivel clínico e histológico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. También Connelly y Winkelmann son partidarios de esta teoría<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, llegando a enunciar que el LEA es una forma de morfea de la dermis papilar (por lo tanto, en función del nivel donde se produzca la esclerosis tendríamos tres tipos de lesiones: LEA, morfea típica o morfea subcutánea). La coexistencia de ambos tipos de lesiones en el paciente que presentamos iría también a favor de la estrecha relación entre ambos procesos.</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, creemos que la asociación de ambas patologías en el caso que hemos descrito resulta interesante, pero lo más llamativo de este paciente es la inusual forma de morfea que padece, de la que no hemos podido encontrar otros ejemplos en la literatura.</p><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Conflicto de intereses</span></p><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres97792" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec84948" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres97793" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec84949" "titulo" => "Key words" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaAceptado" => "2007-12-13" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec84948" "palabras" => array:4 [ 0 => "morfea en gotas" 1 => "morfea en placas" 2 => "esclerodermia" 3 => "liquen escleroatrófico" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Key words" "identificador" => "xpalclavsec84949" "palabras" => array:4 [ 0 => "guttate morphea" 1 => "plaque morphea" 2 => "scleroderma" 3 => "lichen sclerosus et atrophicus" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La morfea en gotas generalizada es una entidad clínica muy poco frecuente, con escasas referencias en la literatura. Describimos el caso de un varón de 7 años que acudió por primera vez a nuestra consulta en 1990 presentando este tipo de morfea en el tronco y las extremidades superiores, asociado a la variante en placas en el pie derecho. Doce años después le aparecieron unas lesiones en la región pectoral derecha de aspecto diferente a las previas, y que resultaron ser características clínica e histopatológicamente de liquen escleroso y atrófico (LEA). La morfea y el LEA comparten algunas características clínico-patológicas, y por ello algunos autores creen que podría tratarse de entidades emparentadas, e incluso de dos presentaciones distintas de una misma enfermedad.</p><p id="sp0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Creemos que lo más llamativo del caso que describimos es el tipo de morfea que presenta, de la que no hemos encontrado ejemplos equiparables en la literatura.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="sp0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Generalized guttate morphea is a very uncommon clinical entity, and few reports are available in the literature. We report the case of a 7-year-old boy who first attended our clinic in 1990 with guttate morphea on the trunk and upper limbs. These lesions were associated with plaque morphea on his right foot. Twelve years later, lesions with a different appearance to the previous ones were observed in the right pectoral region. Clinically and histopathologically, they resembled lichen sclerosus et atrophicus. Given that morphea and lichen sclerosus et atrophicus share certain clinical and pathologic characteristics, some authors believe that these entities may be related or even different presentations of the same disease.</p><p id="sp0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The most noteworthy aspect of our case is the type of morphea, as we were unable to find equivalent examples in the literature.</p>" ] ] "multimedia" => array:5 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 574 "Ancho" => 958 "Tamanyo" => 59038 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Placa de morfea en el talón.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "f0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 972 "Ancho" => 958 "Tamanyo" => 102900 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lesiones de morfea en gotas en el antebrazo y la cara interna del brazo derecho. 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A nivel pectoral derecho se aprecian dos placas blanquecinas sugestivas de liquen escleroso y atrófico.</p>" ] ] 4 => array:7 [ "identificador" => "f0025" "etiqueta" => "Figura 5" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr5.jpeg" "Alto" => 707 "Ancho" => 958 "Tamanyo" => 86250 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia de la lesión pectoral derecha. Se aprecia hiperqueratosis, atrofia epidérmica, hialinización de la dermis papilar y vacuolización focal de la basal (hematoxilina-eosina, ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>400).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:15 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1." 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2024 Octubre | 137 | 66 | 203 |
2024 Septiembre | 140 | 39 | 179 |
2024 Agosto | 128 | 60 | 188 |
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2015 Abril | 106 | 33 | 139 |
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2014 Diciembre | 103 | 10 | 113 |
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2014 Septiembre | 91 | 32 | 123 |
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2014 Julio | 107 | 27 | 134 |
2014 Junio | 163 | 25 | 188 |
2014 Mayo | 145 | 22 | 167 |
2014 Abril | 128 | 19 | 147 |
2014 Marzo | 110 | 18 | 128 |
2014 Febrero | 108 | 19 | 127 |
2014 Enero | 102 | 25 | 127 |
2013 Diciembre | 96 | 17 | 113 |
2013 Noviembre | 79 | 21 | 100 |
2013 Octubre | 105 | 41 | 146 |
2013 Septiembre | 91 | 37 | 128 |
2013 Agosto | 101 | 65 | 166 |
2013 Julio | 75 | 70 | 145 |
2013 Junio | 88 | 65 | 153 |
2013 Mayo | 68 | 46 | 114 |
2013 Abril | 98 | 51 | 149 |
2013 Marzo | 96 | 31 | 127 |
2013 Febrero | 115 | 12 | 127 |
2013 Enero | 94 | 11 | 105 |
2012 Diciembre | 97 | 12 | 109 |
2012 Noviembre | 78 | 5 | 83 |
2012 Octubre | 72 | 6 | 78 |
2012 Septiembre | 58 | 6 | 64 |
2012 Agosto | 2 | 0 | 2 |
2012 Julio | 0 | 1 | 1 |
2011 Mayo | 3 | 0 | 3 |
2011 Abril | 3 | 0 | 3 |
2011 Marzo | 6 | 0 | 6 |
2011 Febrero | 29 | 0 | 29 |
2011 Enero | 29 | 0 | 29 |
2010 Diciembre | 34 | 0 | 34 |
2010 Noviembre | 35 | 0 | 35 |
2010 Octubre | 22 | 0 | 22 |
2010 Septiembre | 16 | 0 | 16 |
2010 Agosto | 12 | 0 | 12 |
2010 Julio | 9 | 0 | 9 |
2010 Junio | 8 | 0 | 8 |
2010 Mayo | 19 | 0 | 19 |
2010 Abril | 79 | 0 | 79 |
2010 Marzo | 29 | 0 | 29 |
2010 Febrero | 5 | 0 | 5 |
2010 Enero | 25 | 0 | 25 |
2009 Diciembre | 4 | 0 | 4 |
2009 Noviembre | 63 | 0 | 63 |
2009 Octubre | 29 | 0 | 29 |
2009 Septiembre | 35 | 0 | 35 |
2009 Agosto | 41 | 0 | 41 |
2009 Julio | 32 | 0 | 32 |
2009 Junio | 30 | 0 | 30 |
2009 Mayo | 45 | 0 | 45 |
2009 Abril | 48 | 0 | 48 |
2009 Marzo | 16 | 0 | 16 |
2009 Febrero | 31 | 0 | 31 |
2009 Enero | 22 | 0 | 22 |
2008 Diciembre | 8 | 0 | 8 |