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1&#46;--Placa blanquecina&#44; indurada que ocupa la mitad derecha de la espalda casi en su totalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">EXPLORACION FISICA</p><p class="elsevierStylePara">En regi&#243;n pretibial derecha&#44; presentaba una placa de coloraci&#243;n pardusca con &#225;reas blanquecinas de 12 &#215; 4 cm aproximadamente&#44; de bordes mal definidos y en la superficie de la misma&#44; una ampolla de contenido l&#237;quido claro de distribuci&#243;n longitudinal y bordes irregulares de 9 &#215;  2 cm &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; En mitad derecha de la espalda&#44; cara anterior del tronco y miembros superiores&#44; grandes placas de varios cent&#237;metros de di&#225;metro&#44; induradas al tacto&#44; de centro blanquecino&#44; ligeramente deprimido y brillante&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n05-13090126fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Placa pardusca pretibial derecha con ampolla de distribuci&#243;n longitudinal &#40;12 &#215; 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de la espalda en el momento de la primera visita &#40;fig&#46; 3&#41; y de la ampolla de la regi&#243;n pretibial derecha &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n05-13090126fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Biopsia de ampolla&#46; Ampolla subepid&#233;rmica a expensas de marcado edema de dermis papilar&#59; haces col&#225;genos compactos y engrosados&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;40&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"> DIAGNOSTICO</p><p class="elsevierStylePara">Morfea ampollosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> HISTOPATOLOGIA</p><p class="elsevierStylePara">En la biopsia de la placa de la espalda &#40;fig&#46; 3&#41; se observa un fragmento de piel con discreta hiperqueratosis y de forma m&#225;s significativa&#44; una marcada fibrosis en forma de haces col&#225;genos gruesos dispuestos de forma compacta en la dermis papilar y reticular m&#225;s superficial&#59; asimismo se observan ligeros infiltrados perivasculares de c&#233;lulas redondas&#46; No hay alteraciones en dermis profunda ni en el tejido celular subcut&#225;neo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la biopsia de la ampolla &#40;fig&#46; 4&#41;&#44; hay un marcado edema de la dermis papilar que da lugar a la formaci&#243;n de una ampolla subepid&#233;rmica&#46; En la dermis subyacente se observan infiltrados perivasculares e intersticiales constituidos por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; En la dermis superficial se encuentran haces col&#225;genos compactos y engrosados&#44; sin objetivarse alteraciones de las fibras el&#225;sticas&#46; No hay dilataci&#243;n de vasos linf&#225;ticos&#46; El estudio de inmunofluorescencia directa con los antisueros anti-IgG&#44; anti-IgA&#44; anti-IgM y anti-C3&#44; fue negativo&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> COMENTARIO</p><p class="elsevierStylePara">La morfea ampollosa constituye una rara variante de morfea descrita por primera vez por Morrow en 1896 en un var&#243;n de 66 a&#241;os&#46; Hasta la actualidad se han comunicado aproximadamente 100 casos en la literatura especializada <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; En ellos se ha visto que es m&#225;s frecuente en mujeres de mediana-avanzada edad y que las localizaciones predominantes son el abdomen y los miembros inferiores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El mecanismo causal de las ampollas en las placas de morfea no est&#225; claro aunque existen varias teor&#237;as patog&#233;nicas&#46; Para algunos autores&#44; las lesiones ser&#237;an secundarias a linfedema debido a la obstrucci&#243;n de los linf&#225;ticos por el proceso de fibrosis d&#233;rmica que se ver&#237;a favorecido por la presi&#243;n hidrost&#225;tica <span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span>&#46; Para otros como Pautrier&#44; ser&#237;an las alteraciones tr&#243;ficas a consecuencia de los cambios vasculares &#40;arteritis y flebosclerosis&#41;&#46; Otros autores &#40;O&#39;Leary&#44; SuWP&#44; Greene&#41; afirman que la ampolla se debe a traumatismo localizado&#46; Daoud et al <span class="elsevierStyleSup"> 4</span> realizan un estudio retrospectivo de 1&#46;071 pacientes con esclerodermia o morfea de los que 13 presentaban ampollas&#59; en el 66 &#37; de estos &#250;ltimos encontraron dilataci&#243;n de linf&#225;ticos as&#237; como un incremento del dep&#243;sito de prote&#237;na b&#225;sica principal de los gr&#225;nulos eosin&#243;filos en los 10 casos en los que se determin&#243; este dep&#243;sito&#46; Rencic et al <span class="elsevierStyleSup">5</span> tras una revisi&#243;n de 53 casos de esclerodermia &#40;localizada&#44; generalizada y sist&#233;mica&#41;&#44; encuentran 4 casos con ampollas para las que proponen tres mecanismos patog&#233;nicos&#59; uno de ellos inflamatorio que producir&#237;a el desarrollo de un patr&#243;n histopatol&#243;gico de liquen escleroatr&#243;fico&#44; otro mecanismo fibr&#243;tico&#47;obstructivo que provocar&#237;a la aparici&#243;n de un patr&#243;n linfangiomatoso y&#44; por &#250;ltimo&#44; describen la posibilidad de patogenia autoinmune por encontrar anticuerpos circulantes contra el col&#225;geno tipo VII en un paciente y en otro estar asociado a un p&#233;nfigo foli&#225;ceo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso&#44; no se demostr&#243; dilataci&#243;n de vasos linf&#225;ticos&#44; ni afectaci&#243;n vascular&#59; por otra parte&#44; la negatividad de la inmunofluorescencia directa tampoco apoyar&#237;a la existencia de una causa autoinmune&#46; Lo m&#225;s destacable es la presencia en las dos biopsias&#44; de haces col&#225;genos compactos&#44; hialinizados&#44; afectando &#250;nicamente a la porci&#243;n superior de la dermis&#44; correspondiendo a una morfea superficial histol&#243;gica sobre placas de morfea t&#237;picas cl&#237;nicamente&#46; De esta manera&#44; el diagn&#243;stico diferencial cl&#237;nico-patol&#243;gico inicial&#44; habr&#237;a que establecerlo con enfermedades en las que aparezcan ampollas subepid&#233;rmicas de forma aislada&#44; como puede ser el penfigoide ampolloso localizado&#44; la epidermolisis ampollosa adquirida o el liquen escleroatr&#243;fico ampolloso extragenital&#46; En este sentido&#44; Winkelman considera al liquen escleroatr&#243;fico &#40;LEA&#41; una morfea superficial&#44; y en el mismo paciente o incluso en la misma biopsia pueden coexistir lesiones cl&#237;nicas y&#47;o histol&#243;gicas de LEA y morfea&#46; En la actualidad&#44; existe una tendencia creciente entre los distintos autores a pensar que la morfea ampollosa est&#225; estrechamente relacionada con el liquen escleroatr&#243;fico&#44; e incluso&#44; que ambas entidades pudieran considerarse como formas cl&#237;nicas de una misma enfermedad <span class="elsevierStyleSup">6-10</span>&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Declaraci&#243;n de conflicto de intereses Declaramos no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Silvia P&#233;rez-Gala&#46;<br></br> Servicio de Dermatolog&#237;a&#46;<br></br> Hospital Universitario de La Princesa&#46;<br></br> Diego de Le&#243;n&#44; 62&#46;<br></br> 28006 Madrid&#46; Espa&#241;a&#46;<br></br> silviapg&#64;aedv&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 14 de julio de 2005&#46;<br></br> Aceptado el 13 de febrero de 2006&#46;</p>"
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Lesión ampollosa única en región pretibial
Silvia Pérez-Galaa, Yolanda Delgado-Jiméneza, Maximiliano Aragüésa, Javier Fragab, Amaro García-Díeza
a Servicio de Dermatología. Hospital Universitario de La Princesa. Madrid. España.
b Servicio de Anatomía Patológica. Hospital Universitario de La Princesa. Madrid. España.
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1&#46;--Placa blanquecina&#44; indurada que ocupa la mitad derecha de la espalda casi en su totalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">EXPLORACION FISICA</p><p class="elsevierStylePara">En regi&#243;n pretibial derecha&#44; presentaba una placa de coloraci&#243;n pardusca con &#225;reas blanquecinas de 12 &#215; 4 cm aproximadamente&#44; de bordes mal definidos y en la superficie de la misma&#44; una ampolla de contenido l&#237;quido claro de distribuci&#243;n longitudinal y bordes irregulares de 9 &#215;  2 cm &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; En mitad derecha de la espalda&#44; cara anterior del tronco y miembros superiores&#44; grandes placas de varios cent&#237;metros de di&#225;metro&#44; induradas al tacto&#44; de centro blanquecino&#44; ligeramente deprimido y brillante&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n05-13090126fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Placa pardusca pretibial derecha con ampolla de distribuci&#243;n longitudinal &#40;12 &#215;  4 cm&#41;&#44; con contenido l&#237;quido claro y bordes irregulares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n05-13090126fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Biopsia de placa en espalda&#46; Marcada fibrosis en dermis papilar y reticular superficial&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;20&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">EXPLORACIONES COMPLEMENTARIAS</p><p class="elsevierStylePara">Durante los 4 a&#241;os de seguimiento&#44; se realizaron varias anal&#237;ticas con hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; VSG&#44; ANCAS&#44; ACAS&#44; ANA&#44; ENA&#44; FR&#44; proteinograma inmunoglobulinas&#44; C3&#44; C4&#44; serolog&#237;as &#40;l&#250;es&#44; VHB&#44; VHC&#41;&#44; encontr&#225;ndose &#250;nicamente una &#946;  -talasemia minor ya conocida y discretas elevaciones de la IgA y C4 de forma aislada&#46; Las dem&#225;s determinaciones se encontraban dentro de la normalidad o fueron negativas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se tomaron varias muestras para estudio histopatol&#243;gico&#44; de la espalda en el momento de la primera visita &#40;fig&#46; 3&#41; y de la ampolla de la regi&#243;n pretibial derecha &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n05-13090126fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Biopsia de ampolla&#46; Ampolla subepid&#233;rmica a expensas de marcado edema de dermis papilar&#59; haces col&#225;genos compactos y engrosados&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;40&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"> DIAGNOSTICO</p><p class="elsevierStylePara">Morfea ampollosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> HISTOPATOLOGIA</p><p class="elsevierStylePara">En la biopsia de la placa de la espalda &#40;fig&#46; 3&#41; se observa un fragmento de piel con discreta hiperqueratosis y de forma m&#225;s significativa&#44; una marcada fibrosis en forma de haces col&#225;genos gruesos dispuestos de forma compacta en la dermis papilar y reticular m&#225;s superficial&#59; asimismo se observan ligeros infiltrados perivasculares de c&#233;lulas redondas&#46; No hay alteraciones en dermis profunda ni en el tejido celular subcut&#225;neo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la biopsia de la ampolla &#40;fig&#46; 4&#41;&#44; hay un marcado edema de la dermis papilar que da lugar a la formaci&#243;n de una ampolla subepid&#233;rmica&#46; En la dermis subyacente se observan infiltrados perivasculares e intersticiales constituidos por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; En la dermis superficial se encuentran haces col&#225;genos compactos y engrosados&#44; sin objetivarse alteraciones de las fibras el&#225;sticas&#46; No hay dilataci&#243;n de vasos linf&#225;ticos&#46; El estudio de inmunofluorescencia directa con los antisueros anti-IgG&#44; anti-IgA&#44; anti-IgM y anti-C3&#44; fue negativo&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> COMENTARIO</p><p class="elsevierStylePara">La morfea ampollosa constituye una rara variante de morfea descrita por primera vez por Morrow en 1896 en un var&#243;n de 66 a&#241;os&#46; Hasta la actualidad se han comunicado aproximadamente 100 casos en la literatura especializada <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; En ellos se ha visto que es m&#225;s frecuente en mujeres de mediana-avanzada edad y que las localizaciones predominantes son el abdomen y los miembros inferiores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El mecanismo causal de las ampollas en las placas de morfea no est&#225; claro aunque existen varias teor&#237;as patog&#233;nicas&#46; Para algunos autores&#44; las lesiones ser&#237;an secundarias a linfedema debido a la obstrucci&#243;n de los linf&#225;ticos por el proceso de fibrosis d&#233;rmica que se ver&#237;a favorecido por la presi&#243;n hidrost&#225;tica <span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span>&#46; Para otros como Pautrier&#44; ser&#237;an las alteraciones tr&#243;ficas a consecuencia de los cambios vasculares &#40;arteritis y flebosclerosis&#41;&#46; Otros autores &#40;O&#39;Leary&#44; SuWP&#44; Greene&#41; afirman que la ampolla se debe a traumatismo localizado&#46; Daoud et al <span class="elsevierStyleSup"> 4</span> realizan un estudio retrospectivo de 1&#46;071 pacientes con esclerodermia o morfea de los que 13 presentaban ampollas&#59; en el 66 &#37; de estos &#250;ltimos encontraron dilataci&#243;n de linf&#225;ticos as&#237; como un incremento del dep&#243;sito de prote&#237;na b&#225;sica principal de los gr&#225;nulos eosin&#243;filos en los 10 casos en los que se determin&#243; este dep&#243;sito&#46; Rencic et al <span class="elsevierStyleSup">5</span> tras una revisi&#243;n de 53 casos de esclerodermia &#40;localizada&#44; generalizada y sist&#233;mica&#41;&#44; encuentran 4 casos con ampollas para las que proponen tres mecanismos patog&#233;nicos&#59; uno de ellos inflamatorio que producir&#237;a el desarrollo de un patr&#243;n histopatol&#243;gico de liquen escleroatr&#243;fico&#44; otro mecanismo fibr&#243;tico&#47;obstructivo que provocar&#237;a la aparici&#243;n de un patr&#243;n linfangiomatoso y&#44; por &#250;ltimo&#44; describen la posibilidad de patogenia autoinmune por encontrar anticuerpos circulantes contra el col&#225;geno tipo VII en un paciente y en otro estar asociado a un p&#233;nfigo foli&#225;ceo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso&#44; no se demostr&#243; dilataci&#243;n de vasos linf&#225;ticos&#44; ni afectaci&#243;n vascular&#59; por otra parte&#44; la negatividad de la inmunofluorescencia directa tampoco apoyar&#237;a la existencia de una causa autoinmune&#46; Lo m&#225;s destacable es la presencia en las dos biopsias&#44; de haces col&#225;genos compactos&#44; hialinizados&#44; afectando &#250;nicamente a la porci&#243;n superior de la dermis&#44; correspondiendo a una morfea superficial histol&#243;gica sobre placas de morfea t&#237;picas cl&#237;nicamente&#46; De esta manera&#44; el diagn&#243;stico diferencial cl&#237;nico-patol&#243;gico inicial&#44; habr&#237;a que establecerlo con enfermedades en las que aparezcan ampollas subepid&#233;rmicas de forma aislada&#44; como puede ser el penfigoide ampolloso localizado&#44; la epidermolisis ampollosa adquirida o el liquen escleroatr&#243;fico ampolloso extragenital&#46; En este sentido&#44; Winkelman considera al liquen escleroatr&#243;fico &#40;LEA&#41; una morfea superficial&#44; y en el mismo paciente o incluso en la misma biopsia pueden coexistir lesiones cl&#237;nicas y&#47;o histol&#243;gicas de LEA y morfea&#46; En la actualidad&#44; existe una tendencia creciente entre los distintos autores a pensar que la morfea ampollosa est&#225; estrechamente relacionada con el liquen escleroatr&#243;fico&#44; e incluso&#44; que ambas entidades pudieran considerarse como formas cl&#237;nicas de una misma enfermedad <span class="elsevierStyleSup">6-10</span>&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Declaraci&#243;n de conflicto de intereses Declaramos no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Silvia P&#233;rez-Gala&#46;<br></br> Servicio de Dermatolog&#237;a&#46;<br></br> Hospital Universitario de La Princesa&#46;<br></br> Diego de Le&#243;n&#44; 62&#46;<br></br> 28006 Madrid&#46; Espa&#241;a&#46;<br></br> silviapg&#64;aedv&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 14 de julio de 2005&#46;<br></br> Aceptado el 13 de febrero de 2006&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 200 43 243
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