Tricoepitelioma desmoplásico. Presentación de dos casos
Desmoplastic trichoepithelioma: presentation of two cases.
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Se distinguen tres formas clínicas de tricoepitelioma: solitario, múltiple, que en la gran mayoría de los casos es familiar con herencia autosómica dominante y desmoplásico. Histopatológicamente, las lesiones solitarias y múltiples de tricoepitelioma son indistinguibles entre sí, mientras que el tricoepitelioma desmoplásico (TD), siendo también un tricoblastoma, presenta características clínicas e histológicas peculiares.</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DE LOS CASOS</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso 1</span></p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 27 años de edad, sin antecedentes personales ni familiares de interés, consultó por una lesión cutánea asintomática de aproximadamente 3 años de evolución, que había aumentado de tamaño de forma lenta y progresiva. Durante los primeros meses recibió tratamiento con preparados de ácido salicílico sin obtener ninguna respuesta clínica, lo que motivó la suspensión de dicho tratamiento.</p><p class="elsevierStylePara">A la exploración física se apreciaba una lesión única, anular de 7 mm de diámetro, localizada en la mejilla derecha (fig. 1), con bordes elevados y centro ligeramente deprimido, de consistencia aumentada y no adherida a planos profundos. No se palparon adenopatías regionales y el resto de la exploración cutánea fue compatible con la normalidad.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n04-13089332fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Lesión anular única de bordes elevados y centro ligeramente deprimido, localizada en la mejilla derecha, próxima a la comisura bucal correspondiente a la paciente del caso clínico 1.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso 2</span></p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 30 años de edad, sin antecedentes patológicos de interés, salvo apendicectomía en la infancia y en tratamiento actual con anticonceptivos orales, acudió a nuestra consulta para la valoración de una lesión cutánea asintomática de 2 años de evolución, que había aumentado lentamente de tamaño y para la cual no había recibido tratamiento.</p><p class="elsevierStylePara">A la exploración física se observaba en la región supralabial derecha, una única lesión papulosa anular, de coloración similar a la piel, de bordes elevados y centro ligeramente deprimido, no adherida a planos profundos, de 7 mm de diámetro (fig. 2). No se palparon adenopatías locorregionales y el resto de la exploración cutánea fue normal.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n04-13089332fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--Lesión papulosa anular, de coloración similar a la piel, de bordes elevados y de centro ligeramente deprimido, localizada en la región supralabial derecha, correspondiente a la paciente del caso clínico 2.</p><p class="elsevierStylePara">El estudio histopatológico de ambas lesiones fue superponible totalmente a las 2 pacientes, apreciándose una tumoración dérmica, no encapsulada, compuesta por un estroma desmoplásico que ocupa la parte superior de la dermis (fig. 3) y por cordones y nidos de células basaloides. También se pueden apreciar quistes infundibulares rellenos de queratina hojaldrada basófila entremezclados con los cordones basaloides (fig. 4). Rodeando a estos cordones y a los nidos epiteliales se pueden apreciar anillos de colágeno eosinófilo y esclerótico (fig. 5).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n04-13089332fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Presencia de pequeños islotes y cordones de células basaloides con escaso citoplasma sobre un estroma fibroso, localizados en la dermis superior y media. (Hematoxilina-eosina, x4.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n04-13089332fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--Detalle de los pequeños quistes infundibulares presentes en las áreas más superficiales de la dermis. (Hematoxilina-eosina, x10.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v97n04-13089332fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.--Presencia de quistes infundibulares rellenos de queratina que se encuentran entremezclados con cordones de epitelio basaloide. Muchos de estos cordones epiteliales están rodeados de anillos eosinófilos de colágeno esclerosado. (Hematoxilina-eosina, x20.)</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El primer autor que describió una neoplasia compatible clínicamente con el TD fue Hartzell en 1904 <span class="elsevierStyleSup">1</span>. Posteriormente de forma sucesiva se fueron describiendo varios casos de TD con diferentes términos; en 1909, Schopper <span class="elsevierStyleSup"> 2</span> lo denominó «<span class="elsevierStyleItalic">epitelioma adenoide quístico»</span>, Ingels <span class="elsevierStyleSup">3</span> en 1935 «<span class="elsevierStyleItalic">epitelioma adenoide quístico con hallazgos de siringoma»</span>, Zeligman <span class="elsevierStyleSup">4</span> en 1960 <span class="elsevierStyleItalic"> «tricoepitelioma solitario</span>» y en 1969 Pinkus y Mehregan <span class="elsevierStyleSup">5</span><span class="elsevierStyleItalic">«morphea-like epithelioma»</span>. Bajo estas diferentes denominaciones podemos encontrarnos en la bibliografía al TD, término que acuñado por Brownstein y Shaphiro <span class="elsevierStyleSup"> 6</span> en 1977, para describir esta neoplasia específica y diferenciarla de otras neoplasias con diferenciación folicular. En ese mismo año y de forma independiente, MacDonald et al <span class="elsevierStyleSup">7</span>, describieron el TD como una neoplasia fibroepitelial benigna, denominada «<span class="elsevierStyleItalic">hamartoma epitelial esclerosante</span>».</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista clínico, el TD se presenta como una lesión papulosa anular de pequeño tamaño (generalmente < 1 cm), de coloración blanco-amarillenta, indurada, de consistencia firme y con un borde elevado y centro deprimido. Generalmente es solitaria y se localiza en la cara, con predominio en las mejillas de mujeres jóvenes (85 %), cerca de la comisura labial y excepcionalmente puede aparecer en el cuero cabelludo, en el cuello y en la parte superior del tronco <span class="elsevierStyleSup">6</span>. Se han descrito casos de afectación múltiple, y aunque la mayoría de los casos son asilados también existen formas familiares <span class="elsevierStyleSup">8,9</span>. Suele aparecer alrededor de la tercera década de la vida y el diagnóstico se demora a veces durante varios años. De forma excepcional se han descrito casos en los que la infiltración por TD en la cara, simulaba una lepra lepromatosa <span class="elsevierStyleSup">10</span>.</p><p class="elsevierStylePara"> Histopatológicamente se caracteriza por ser una lesión simétrica, bien circunscrita y limitada a la dermis superficial y media, extendiéndose de forma muy rara al tejido celular subcutáneo. Dicha lesión está constituida por cordones y nidos de células basaloides que pueden conectar con la epidermis y con los infundíbulos foliculares preexistentes. Entre estos cordones basaloides se pueden observar entremezclados pequeños quistes infundibulares, que contienen queratina hojaldrada y ortoqueratósica. Puede observarse una reacción granulomatosa de cuerpo extraño por rotura de estos quistes, o una calcificación de los mismos.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico del TD es en ocasiones difícil, pues precisa de un amplio diagnóstico diferencial clínico e histológico con otras entidades frecuentes en la clínica diaria. Desde el punto de vista clínico debe distinguirse del carcinoma basocelular morfeiforme (CBCM), de la hiperplasia sebácea, del tricoepitelioma solitario, del granuloma anular o de la esclerodermia <span class="elsevierStyleSup">6</span>. Histológicamente comparte ciertas características también con el CBCM, con el cual a veces es muy difícil de diferenciar, con el siringoma, carcinoma anexial microquístico, hamartoma folicular basaloide y con el tricoadenoma <span class="elsevierStyleSup">11</span>. Realmente el dilema diagnóstico se plantea entre el TD y el CBCM, tanto clínica como histológicamente. Hay datos a favor del TD, desde el punto de vista clínico aparece en mujeres jóvenes y no se ulcera en el centro, y desde el punto de vista histológico, se observa cómo la presencia de células tumorales están limitadas al folículo del pelo formando una neoplasia simétrica, bien circunscrita y superficial, sin penetrar más allá de la dermis media, con islotes epiteliales pequeños y uniformes, quistes córneos y con un estroma desmoplásico <span class="elsevierStyleSup">6,12,13</span>. Un hallazgo característico del TD, y que es muy útil para el diagnóstico diferencial con otros tumores, en especial con el CBCM, es la presencia de anillos de colágeno eosinófilo y esclerótico rodeando los cordones y los nidos epiteliales de la neoplasia <span class="elsevierStyleSup">14,15</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Pueden emplearse las técnicas inmunohistoquímicas con estromelisina-3 y con antígeno carcinoembrionario, para completar el diagnóstico; siendo ambos estudios negativos para el TD, que apoyan su origen pilar <span class="elsevierStyleSup">13,16</span>. Además el TD puede expresar citoqueratinas asociadas a la vaina radicular externa, como la CK-15 que se utiliza como marcador diferencial con el CBC (en cuyo caso siempre son negativas) <span class="elsevierStyleSup"> 17</span>.</p><p class="elsevierStylePara"> Aproximadamente en el 15 % de los TD se encuentran tecas o nidos de un nevo melanocítico intradérmico entremezclados con los cordones epiteliales correspondientes al TD, por ello esta lesión se considera más un hamartoma que una neoplasia <span class="elsevierStyleSup">14,18,19</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Hemos descrito 2 pacientes diagnosticadas de TD; su importancia radica en la similitud clínica e histológica con el CBC, siendo el estudio histopatológico indispensable para llegar a un diagnóstico definitivo. Este diagnóstico es imprescindible dado que el pronóstico y el tratamiento de ambas entidades es muy diferente.</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Correspondencia:</span></p><p class="elsevierStylePara">M.ª Teresa Bordel. Martínez Villergas, 6, 1.º-B.<br></br> 49003 Zamora. España.<br></br><a href="mailto:maitebordel@aedv.es" class="elsevierStyleCrossRefs">maitebordel@aedv.es</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 25 de noviembre de 2004.<br></br> Aceptado el 24 de marzo de 2006.</p>" "pdfFichero" => "103v97n04a13089332pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec552910" "palabras" => array:1 [ 0 => "tricoepitelioma desmoplásico, carcinoma basocelular, tumor anexial" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec552911" "palabras" => array:3 [ 0 => "desmoplastic trichoepithelioma" 1 => "Basal cell carcinoma" 2 => "Adnexal tumor" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El tricoepitelioma es una neoformación benigna diferenciada hacia el folículo piloso, que clínicamente puede presentarse en forma solitaria, múltiple o desmoplásica. 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Desmoplastic trichoepithelioma is a benign lesion, clinically and histologically similar to other dermatoses, and presents a true diagnostic challenge." ] ] "multimedia" => array:10 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v97n04-13089332fig01.jpg" "Alto" => 977 "Ancho" => 1304 "Tamanyo" => 56542 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Lesión anular única de bordes elevados y centro ligeramente deprimido, localizada en la mejilla derecha, próxima a la comisura bucal correspondiente a la paciente del caso clínico 1." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "fig2" "etiqueta" => "Fig. 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v97n04-13089332fig02.jpg" "Alto" => 980 "Ancho" => 1306 "Tamanyo" => 56271 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Lesión papulosa anular, de coloración similar a la piel, de bordes elevados y de centro ligeramente deprimido, localizada en la región supralabial derecha, correspondiente a la paciente del caso clínico 2." ] ] 2 => array:8 [ "identificador" => "fig3" "etiqueta" => "Fig. 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v97n04-13089332fig03.jpg" "Alto" => 641 "Ancho" => 608 "Tamanyo" => 93841 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Presencia de pequeños islotes y cordones de células basaloides con escaso citoplasma sobre un estroma fibroso, localizados en la dermis superior y media. 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| 2024 Septiembre | 612 | 47 | 659 |
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| 2018 Febrero | 387 | 10 | 397 |
| 2018 Enero | 408 | 23 | 431 |
| 2017 Diciembre | 275 | 20 | 295 |
| 2017 Noviembre | 381 | 26 | 407 |
| 2017 Octubre | 410 | 38 | 448 |
| 2017 Septiembre | 388 | 43 | 431 |
| 2017 Agosto | 384 | 26 | 410 |
| 2017 Julio | 353 | 49 | 402 |
| 2017 Junio | 394 | 66 | 460 |
| 2017 Mayo | 399 | 57 | 456 |
| 2017 Abril | 457 | 96 | 553 |
| 2017 Marzo | 548 | 101 | 649 |
| 2017 Febrero | 667 | 106 | 773 |
| 2017 Enero | 352 | 77 | 429 |
| 2016 Diciembre | 368 | 56 | 424 |
| 2016 Noviembre | 567 | 82 | 649 |
| 2016 Octubre | 478 | 79 | 557 |
| 2016 Septiembre | 481 | 74 | 555 |
| 2016 Agosto | 484 | 16 | 500 |
| 2016 Julio | 234 | 21 | 255 |
| 2016 Junio | 8 | 12 | 20 |
| 2016 Mayo | 7 | 19 | 26 |
| 2016 Abril | 4 | 2 | 6 |
| 2016 Marzo | 8 | 7 | 15 |
| 2016 Febrero | 7 | 12 | 19 |
| 2016 Enero | 9 | 19 | 28 |
| 2015 Diciembre | 7 | 18 | 25 |
| 2015 Noviembre | 23 | 21 | 44 |
| 2015 Octubre | 19 | 25 | 44 |
| 2015 Septiembre | 30 | 39 | 69 |
| 2015 Agosto | 12 | 12 | 24 |
| 2015 Julio | 280 | 10 | 290 |
| 2015 Junio | 233 | 12 | 245 |
| 2015 Mayo | 257 | 15 | 272 |
| 2015 Abril | 245 | 9 | 254 |
| 2015 Marzo | 285 | 7 | 292 |
| 2015 Febrero | 237 | 8 | 245 |
| 2015 Enero | 187 | 6 | 193 |
| 2014 Diciembre | 193 | 8 | 201 |
| 2014 Noviembre | 216 | 11 | 227 |
| 2014 Octubre | 298 | 16 | 314 |
| 2014 Septiembre | 239 | 15 | 254 |
| 2014 Agosto | 272 | 15 | 287 |
| 2014 Julio | 493 | 15 | 508 |
| 2014 Junio | 263 | 21 | 284 |
| 2014 Mayo | 272 | 21 | 293 |
| 2014 Abril | 233 | 14 | 247 |
| 2014 Marzo | 202 | 19 | 221 |
| 2014 Febrero | 193 | 16 | 209 |
| 2014 Enero | 207 | 24 | 231 |
| 2013 Diciembre | 174 | 16 | 190 |
| 2013 Noviembre | 212 | 18 | 230 |
| 2013 Octubre | 198 | 22 | 220 |
| 2013 Septiembre | 136 | 18 | 154 |
| 2013 Agosto | 209 | 26 | 235 |
| 2013 Julio | 204 | 27 | 231 |
| 2013 Junio | 195 | 35 | 230 |
| 2013 Mayo | 244 | 20 | 264 |
| 2013 Abril | 165 | 24 | 189 |
| 2013 Marzo | 137 | 15 | 152 |
| 2013 Febrero | 105 | 17 | 122 |
| 2013 Enero | 103 | 9 | 112 |
| 2012 Diciembre | 68 | 11 | 79 |
| 2012 Noviembre | 61 | 13 | 74 |
| 2012 Octubre | 46 | 8 | 54 |
| 2012 Septiembre | 11 | 3 | 14 |
| 2012 Agosto | 1 | 1 | 2 |
| 2011 Mayo | 5 | 0 | 5 |
| 2011 Abril | 6 | 0 | 6 |
| 2011 Marzo | 13 | 0 | 13 |
| 2011 Febrero | 39 | 0 | 39 |
| 2011 Enero | 21 | 0 | 21 |
| 2010 Diciembre | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Noviembre | 13 | 0 | 13 |
| 2010 Octubre | 32 | 0 | 32 |
| 2010 Septiembre | 92 | 0 | 92 |
| 2010 Agosto | 15 | 0 | 15 |
| 2010 Julio | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Junio | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Mayo | 9 | 0 | 9 |
| 2010 Abril | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Marzo | 8 | 0 | 8 |
| 2010 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2010 Enero | 4 | 0 | 4 |
| 2009 Diciembre | 13 | 0 | 13 |
| 2009 Noviembre | 49 | 0 | 49 |
| 2009 Octubre | 32 | 0 | 32 |
| 2009 Septiembre | 21 | 0 | 21 |
| 2009 Agosto | 29 | 0 | 29 |
| 2009 Julio | 11 | 0 | 11 |
| 2009 Junio | 20 | 0 | 20 |
| 2009 Mayo | 18 | 0 | 18 |
| 2009 Abril | 20 | 0 | 20 |
| 2009 Marzo | 10 | 0 | 10 |
| 2009 Febrero | 8 | 0 | 8 |
| 2009 Enero | 3 | 0 | 3 |
| 2008 Diciembre | 7 | 0 | 7 |
| 2008 Noviembre | 15 | 0 | 15 |
| 2008 Octubre | 12 | 0 | 12 |
| 2008 Septiembre | 23 | 0 | 23 |
| 2008 Agosto | 19 | 0 | 19 |
| 2008 Julio | 29 | 0 | 29 |
| 2008 Junio | 20 | 0 | 20 |
| 2008 Mayo | 13 | 0 | 13 |
| 2008 Abril | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Enero | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
| 2007 Octubre | 5 | 0 | 5 |
| 2007 Abril | 1 | 0 | 1 |
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