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con buen desarrollo pondoestatural&#44; sin incidencias en el periodo gestacional y sin antecedentes familiares ni personales de inter&#233;s&#44; fue tra&#237;da a nuestra consulta tras la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas de una semana de evoluci&#243;n&#46; Se trataba de ampollas tensas y confluentes localizadas en palmas y plantas&#46; En la anamnesis&#44; el &#250;nico antecedente de inter&#233;s era la administraci&#243;n de la primera dosis de la vacuna contra la hepatitis B&#44; poliomielitis&#44; DTP &#40;difteria&#44; t&#233;tanos y tos ferina&#41; y <span class="elsevierStyleItalic"> Haemophilus influenzae</span>&#44; 2 semanas antes de la aparici&#243;n de las lesiones&#46; Se inici&#243; tratamiento con agua sulfatada&#44; dexametasona &#40;0&#44;3 mg&#47;kg&#47;d&#237;a por v&#237;a intramuscular&#41; y &#225;cido fus&#237;dico con lo que progresivamente fueron atenu&#225;ndose las ampollas hasta desaparecer a las 2 semanas&#46; Un mes m&#225;s tarde&#44; estando las lesiones en fase descamativa&#44; reapareci&#243; el cuadro de forma similar pero con una localizaci&#243;n m&#225;s amplia en palmas&#44; plantas&#44; cabeza y extremidades &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Tres d&#237;as antes&#44; la paciente hab&#237;a recibido la segunda dosis de la vacuna hexavalente&#46; La ni&#241;a permaneci&#243; en todo momento afebril y con buen estado general&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Ampollas tensas localizadas en plantas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Ampollas tensas en cara interna de los muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La anal&#237;tica general&#44; que incluy&#243; hemograma&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; bioqu&#237;mica general con perfil hep&#225;tico&#44; coagulaci&#243;n y anormales y sedimento urinario no mostr&#243; ning&#250;n valor patol&#243;gico excepto una discreta eosinofilia &#40;1&#44;1 x 103&#47;&#956;l&#44; 10 &#37;&#41;&#46; Adem&#225;s los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; estaban dentro de los l&#237;mites normales&#46; Ante la recidiva de las lesiones cut&#225;neas se realiz&#243; biopsia de una de ellas&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico demostr&#243; ampollas subepid&#233;rmicas y un infiltrado en la dermis papilar constituido fundamentalmente por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; El estudio con inmunofluorescencia directa puso de manifiesto dep&#243;sitos de IgG y C3 en la membrana basal epid&#233;rmica &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Ampolla subepid&#233;rmica con infiltrado rico en eosin&#243;filos en dermis superficial y en el interior de la ampolla&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Para controlar el segundo brote&#44; se instaur&#243; tratamiento con deflazacort &#40;1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a por v&#237;a oral&#41;&#44; con lo que desaparecieron las lesiones en 15 d&#237;as&#46; No obstante&#44; al mes de iniciado el tratamiento&#44; hubo un rebrote al intentar bajar la dosis de esteroides&#44; por lo que fue preciso mantener los corticoides orales&#44; a dosis de 0&#44;3-1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; durante 3 meses en total&#46; A los 5 a&#241;os de seguimiento&#44; la paciente se encuentra asintom&#225;tica&#44; sin haber presentado nuevos episodios&#46; Ha recibido el resto de vacunas seg&#250;n el calendario oficial&#44; sin ning&#250;n efecto secundario&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> COMENTARIO</p><p class="elsevierStylePara">El penfigoide ampolloso es una enfermedad ampollosa adquirida que afecta por lo general a los ancianos&#44; aunque se han descrito aproximadamente 50 casos en la infancia <span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span>&#46; En los ni&#241;os&#44; la sintomatolog&#237;a&#44; anatom&#237;a-patol&#243;gica&#44; evoluci&#243;n y respuesta al tratamiento con corticoides orales son esencialmente iguales a los de los adultos&#44; aunque difieren en la localizaci&#243;n de las lesiones ya que en los ni&#241;os es m&#225;s frecuente la afectaci&#243;n de mucosa oral&#44; palmas y plantas <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El pron&#243;stico en ni&#241;os es muy bueno en la mayor&#237;a de los casos&#44; con resoluci&#243;n espont&#225;nea del cuadro&#46; La respuesta a corticoides sist&#233;micos es excelente aunque tambi&#233;n se han conseguido buenos resultados con sulfona <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Otros antimicrobianos como eritromicina&#44; trimetoprima-sulfametoxazol&#44; oxacilina y fluoxacilina han tenido poco &#233;xito <span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span>&#46; El uso de inmunosupresores como ciclosporina&#44; azatioprina o la inmunoglobulina intravenosa es todav&#237;a debatido y ser&#237;a conveniente la realizaci&#243;n de ensayos multic&#233;ntricos&#44; por lo que actualmente se reservan como tratamiento de segunda l&#237;nea en casos graves <span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nuestro paciente es peculiar por tres motivos&#46; En primer lugar&#44; por la rareza en s&#237; del caso&#44; ya que se han descrito s&#243;lo 50 casos de penfigoide ampolloso infantil&#46; Otra caracter&#237;stica importante es la precocidad de la aparici&#243;n de las lesiones puesto que el paciente m&#225;s joven descrito ten&#237;a 2 meses y medio de edad&#44; y en nuestro caso las lesiones iniciales aparecieron a los 2 meses de vida&#46; Finalmente&#44; destaca la relaci&#243;n con la administraci&#243;n de vacunas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la revisi&#243;n de la literatura m&#233;dica de los &#250;ltimos a&#241;os hemos encontrado 14 pacientes &#40;10 adultos y 4 ni&#241;os&#41; con penfigoide ampolloso relacionado con la administraci&#243;n de varias vacunas &#40;toxoide tet&#225;nico&#44; anti-<span class="elsevierStyleItalic">Influenzae</span>&#44; difteria&#44; poliomielitis&#44; tos ferina y hepatitis B&#41;&#46; Entre los casos de adultos&#44; tres se han relacionado con vacunaci&#243;n con el toxoide tet&#225;nico y siete con la vacuna anti-<span class="elsevierStyleItalic">Influenzae</span> como posibles factores desencadenantes o agravantes y el tiempo de latencia ha variado entre 1 d&#237;a y 3 semanas&#46; Los 4 casos ocurridos en ni&#241;os y relacionados con vacunaci&#243;n comprenden 3 pacientes menores de 4 meses en los que las manifestaciones cl&#237;nicas se inician tras la primera dosis de vacuna tetravalente &#40;t&#233;tanos&#44; difteria&#44; poliomielitis y tos ferina&#41; y otro caso con lesiones tras la vacuna de la hepatitis B&#46; En todos ellos&#44; las ampollas aparecieron horas despu&#233;s de la vacunaci&#243;n&#44; excepto en el &#250;ltimo caso&#44; en que tardaron una semana&#46;</p><p class="elsevierStylePara">No se ha podido comprobar en ning&#250;n caso que las vacunas sean el factor desencadenante real de la cl&#237;nica&#44; aunque parece existir una relaci&#243;n&#44; si bien el mecanismo de acci&#243;n a&#250;n no est&#225; aclarado&#46; Nuestro paciente podr&#237;a contribuir a la hip&#243;tesis de que la vacunaci&#243;n sea el factor que desenmascare un penfigoide ampolloso subcl&#237;nico mediante una respuesta inmunitaria no espec&#237;fica&#44; ya que en dos ocasiones present&#243; 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Penfigoide ampolloso en lactante tras vacunación
Bullous pemphigoid in an infant after vaccination.
Carolina Méridaa, Jorge A Martínez-Escribanob, José F Fríasb, Paloma Sánchez-Pedreñob, Raúl Corbalánb
a Sección de Alergología. Hospital Universitario Virgen de la Arrixaca. Murcia. España.
b Servicio de Dermatología. Hospital Universitario Virgen de la Arrixaca. Murcia. España.
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con buen desarrollo pondoestatural&#44; sin incidencias en el periodo gestacional y sin antecedentes familiares ni personales de inter&#233;s&#44; fue tra&#237;da a nuestra consulta tras la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas de una semana de evoluci&#243;n&#46; Se trataba de ampollas tensas y confluentes localizadas en palmas y plantas&#46; En la anamnesis&#44; el &#250;nico antecedente de inter&#233;s era la administraci&#243;n de la primera dosis de la vacuna contra la hepatitis B&#44; poliomielitis&#44; DTP &#40;difteria&#44; t&#233;tanos y tos ferina&#41; y <span class="elsevierStyleItalic"> Haemophilus influenzae</span>&#44; 2 semanas antes de la aparici&#243;n de las lesiones&#46; Se inici&#243; tratamiento con agua sulfatada&#44; dexametasona &#40;0&#44;3 mg&#47;kg&#47;d&#237;a por v&#237;a intramuscular&#41; y &#225;cido fus&#237;dico con lo que progresivamente fueron atenu&#225;ndose las ampollas hasta desaparecer a las 2 semanas&#46; Un mes m&#225;s tarde&#44; estando las lesiones en fase descamativa&#44; reapareci&#243; el cuadro de forma similar pero con una localizaci&#243;n m&#225;s amplia en palmas&#44; plantas&#44; cabeza y extremidades &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Tres d&#237;as antes&#44; la paciente hab&#237;a recibido la segunda dosis de la vacuna hexavalente&#46; La ni&#241;a permaneci&#243; en todo momento afebril y con buen estado general&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Ampollas tensas localizadas en plantas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Ampollas tensas en cara interna de los muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La anal&#237;tica general&#44; que incluy&#243; hemograma&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; bioqu&#237;mica general con perfil hep&#225;tico&#44; coagulaci&#243;n y anormales y sedimento urinario no mostr&#243; ning&#250;n valor patol&#243;gico excepto una discreta eosinofilia &#40;1&#44;1 x 103&#47;&#956;l&#44; 10 &#37;&#41;&#46; Adem&#225;s los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; estaban dentro de los l&#237;mites normales&#46; Ante la recidiva de las lesiones cut&#225;neas se realiz&#243; biopsia de una de ellas&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico demostr&#243; ampollas subepid&#233;rmicas y un infiltrado en la dermis papilar constituido fundamentalmente por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; El estudio con inmunofluorescencia directa puso de manifiesto dep&#243;sitos de IgG y C3 en la membrana basal epid&#233;rmica &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n04-13074897fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Ampolla subepid&#233;rmica con infiltrado rico en eosin&#243;filos en dermis superficial y en el interior de la ampolla&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Para controlar el segundo brote&#44; se instaur&#243; tratamiento con deflazacort &#40;1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a por v&#237;a oral&#41;&#44; con lo que desaparecieron las lesiones en 15 d&#237;as&#46; No obstante&#44; al mes de iniciado el tratamiento&#44; hubo un rebrote al intentar bajar la dosis de esteroides&#44; por lo que fue preciso mantener los corticoides orales&#44; a dosis de 0&#44;3-1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; durante 3 meses en total&#46; A los 5 a&#241;os de seguimiento&#44; la paciente se encuentra asintom&#225;tica&#44; sin haber presentado nuevos episodios&#46; Ha recibido el resto de vacunas seg&#250;n el calendario oficial&#44; sin ning&#250;n efecto secundario&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> COMENTARIO</p><p class="elsevierStylePara">El penfigoide ampolloso es una enfermedad ampollosa adquirida que afecta por lo general a los ancianos&#44; aunque se han descrito aproximadamente 50 casos en la infancia <span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span>&#46; En los ni&#241;os&#44; la sintomatolog&#237;a&#44; anatom&#237;a-patol&#243;gica&#44; evoluci&#243;n y respuesta al tratamiento con corticoides orales son esencialmente iguales a los de los adultos&#44; aunque difieren en la localizaci&#243;n de las lesiones ya que en los ni&#241;os es m&#225;s frecuente la afectaci&#243;n de mucosa oral&#44; palmas y plantas <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El pron&#243;stico en ni&#241;os es muy bueno en la mayor&#237;a de los casos&#44; con resoluci&#243;n espont&#225;nea del cuadro&#46; La respuesta a corticoides sist&#233;micos es excelente aunque tambi&#233;n se han conseguido buenos resultados con sulfona <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Otros antimicrobianos como eritromicina&#44; trimetoprima-sulfametoxazol&#44; oxacilina y fluoxacilina han tenido poco &#233;xito <span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span>&#46; El uso de inmunosupresores como ciclosporina&#44; azatioprina o la inmunoglobulina intravenosa es todav&#237;a debatido y ser&#237;a conveniente la realizaci&#243;n de ensayos multic&#233;ntricos&#44; por lo que actualmente se reservan como tratamiento de segunda l&#237;nea en casos graves <span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nuestro paciente es peculiar por tres motivos&#46; En primer lugar&#44; por la rareza en s&#237; del caso&#44; ya que se han descrito s&#243;lo 50 casos de penfigoide ampolloso infantil&#46; Otra caracter&#237;stica importante es la precocidad de la aparici&#243;n de las lesiones puesto que el paciente m&#225;s joven descrito ten&#237;a 2 meses y medio de edad&#44; y en nuestro caso las lesiones iniciales aparecieron a los 2 meses de vida&#46; Finalmente&#44; destaca la relaci&#243;n con la administraci&#243;n de vacunas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la revisi&#243;n de la literatura m&#233;dica de los &#250;ltimos a&#241;os hemos encontrado 14 pacientes &#40;10 adultos y 4 ni&#241;os&#41; con penfigoide ampolloso relacionado con la administraci&#243;n de varias vacunas &#40;toxoide tet&#225;nico&#44; anti-<span class="elsevierStyleItalic">Influenzae</span>&#44; difteria&#44; poliomielitis&#44; tos ferina y hepatitis B&#41;&#46; Entre los casos de adultos&#44; tres se han relacionado con vacunaci&#243;n con el toxoide tet&#225;nico y siete con la vacuna anti-<span class="elsevierStyleItalic">Influenzae</span> como posibles factores desencadenantes o agravantes y el tiempo de latencia ha variado entre 1 d&#237;a y 3 semanas&#46; Los 4 casos ocurridos en ni&#241;os y relacionados con vacunaci&#243;n comprenden 3 pacientes menores de 4 meses en los que las manifestaciones cl&#237;nicas se inician tras la primera dosis de vacuna tetravalente &#40;t&#233;tanos&#44; difteria&#44; poliomielitis y tos ferina&#41; y otro caso con lesiones tras la vacuna de la hepatitis B&#46; En todos ellos&#44; las ampollas aparecieron horas despu&#233;s de la vacunaci&#243;n&#44; excepto en el &#250;ltimo caso&#44; en que tardaron una semana&#46;</p><p class="elsevierStylePara">No se ha podido comprobar en ning&#250;n caso que las vacunas sean el factor desencadenante real de la cl&#237;nica&#44; aunque parece existir una relaci&#243;n&#44; si bien el mecanismo de acci&#243;n a&#250;n no est&#225; aclarado&#46; Nuestro paciente podr&#237;a contribuir a la hip&#243;tesis de que la vacunaci&#243;n sea el factor que desenmascare un penfigoide ampolloso subcl&#237;nico mediante una respuesta inmunitaria no espec&#237;fica&#44; ya que en dos ocasiones present&#243; 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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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