Xantogranuloma múltiple del adulto
Multiple adult xanthogranuloma
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Es de carácter benigno y tiende a la regresión espontánea. La variedad clínica más frecuente afecta a niños pequeños y se presenta como una o múltiples lesiones papulosas o nódulos amarillo-par-duzcos distribuidos preferentemente en la parte alta del cuerpo, especialmente en cabeza y cuello, entidad denominada xantogranuloma juvenil (XGJ). Es la histiocitosis de células no Langerhans (HCNL) más frecuente. Su aparición en el adulto es más rara y desde que se describió por primera vez en 1963 por Gartmann y Tritsch<span class="elsevierStyleSup">1</span> , se han publicado pocos casos en la literatura médica<span class="elsevierStyleSup">1-12</span> . Por lo general se presenta como una lesión única, y es excepcional su presentación con lesiones múltiples diseminadas. Esta variante aparece publicada en la literatura médica con el nombre de xantogranulomas múltiples del adulto (XGMA)<span class="elsevierStyleSup">1-7</span> .</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DESCRIPCIÓN DEL CASO</span></p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 53 años sin antecedentes medicoquirúrgicos de interés fue vista por primera vez en nuestras consultas en junio de 2001. Consultaba por la aparición progresiva, desde hacía 7 años, de lesiones múltiples, de forma generalizada por su superficie corporal. En la exploración se apreciaban múltiples pápulas de coloración parduzco-amarillentas, de consistencia firme, en número aproximado de 100, distribuidas simétricamente a ambos lados del tronco, abdomen y zona proximal de extremidades (fig. 1). Las lesiones eran, por lo general, de pocos milímetros, aunque algunas de ellas alcanzaban 1 cm de diámetro (fig. 2). La paciente no refería prurito ni otra sintomatología acompañante y su estado general era bueno. Tampoco se apreció afectación de mucosas.</p><p class="elsevierStylePara">Se realizó estudio histológico de varias lesiones, mostrando todas ellas los mismos hallazgos anatomopatológicos; una densa reacción dérmica inflamatoria linfohistiocitaria (fig. 3), junto con un infiltrado de células xantomatosas de aspecto espumoso y gran número de linfocitos y células gigantes multinucleadas tipo reacción a cuerpo extraño y tipo Touton (fig. 4). Las técnicas de inmunohistoquímica realizadas resultaron positivas para marcadores de células de estirpe monocito-macrófago (CD68) y de dendrocitos dérmicos (FXIIIa), y fueron negativas para células de Langerhans (S100 y CD1a). La analítica general, incluido perfil lipídico y estudio hematológico, se encontraba dentro del rango de la normalidad, así como el estudio de extensión realizado para descartar afectación visceral (serie ósea, ecografía abdominal y tomografía computarizada [TC] toracoabdominopélvica). En la exploración oftalmológica no se detectó compromiso ocular asociado.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.—Lesiones papulosas de pocos milímetros, amarillo-parduzcas, distribuidas en tronco y zona proximal de extremidades.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.—Múltiples lesiones papulonodulares de consistencia firme en tronco.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.—Densa reacción inflamatoria linfohistiocitaria bien delimitada que ocupa toda la dermis papilar. (Hematoxilina-eosina, ×40.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.—Infiltrado constituido principalmente por células histiocitarias y células xantomatosas de aspecto espumoso, junto con gran número de linfocitos y células gigantes multinucleadas tipo Touton. (Hematoxilina-eosina, ×400.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">TABLA 1.</span> CLASIFICACIÓN DE LAS HISTIOCITOSIS</p><p class="elsevierStylePara">Durante el último año de seguimiento han ido apareciendo nuevas lesiones, algunas incluso en cara, mientras que otras han ido involucionando de manera espontánea dejando zonas de atrofia residual, pudiéndose observar lesiones en diferente estadio evolutivo. Con el diagnóstico de xantrogranulomas múltiples del adulto, se inició tratamiento con crioterapia con nitrógeno líquido en algunas lesiones, observándose una eficacia moderada; las pápulas se aplanaban y algunas incluso llegaban a resolverse, pero dejaban un área de atrofia residual. En la actualidad, y tras 7 años del inicio del cuadro, la paciente sigue en observación realizando controles periódicos tanto clínicos como hematológicos.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">Las histiocitosis son procesos reactivos, en ocasiones malignos, que se caracterizan por la proliferación de histiocitos, células de la línea monocito-macrófago, que infiltran la piel y pueden afectar también a otros órganos y tejidos (tabla 1). Las histiocitosis no X o HCNL, como se prefiere llamar en la actualidad, comprenden un amplio espectro de enfermedades que en muchas ocasiones pueden resultar difíciles de diferenciar entre sí, ya que comparten rasgos clínicos e histológicos. Se caracterizan por la proliferación de histiocitos que no contienen gránulos de Birbeck en su citoplasma. Se han intentado múltiples clasificaciones que pretenden aclarar este grupo tan confuso de enfermedades <span class="elsevierStyleSup">13-15</span> . En 1996 se propuso un concepto unificador que consiste en clasificar las diferentes entidades dependiendo del tipo de célula histiocitaria que predomine <span class="elsevierStyleSup">14</span> . Otros autores proponen que las HCNL representan en realidad un espectro de una misma enfermedad en las que el dendrocito dérmico muestra diferentes niveles de maduración <span class="elsevierStyleSup">15</span> . Así, el XGJ quedaría en el extremo correspondiente a las células más inmaduras.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n03-13073616tab06.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">TABLA 2.</span> XANTOGRANULOMA DEL ADULTO: DIAGNÓSTICO DIFERENCIAL</p><p class="elsevierStylePara">El XGJ se considera la forma más frecuente de HCNL. En la mayoría de los casos se manifiesta en el primer año de vida, aunque puede hacerlo más tarde. Consiste en la presencia de una única o, más frecuentemente, numerosas lesiones papulonodulares, de coloración rojo-parduzca que van adquiriendo un color amarillento, distribuidas principalmente en cabeza y cuello. La evolución es hacia la resolución espontánea en 3 a 6 años. Su hallazgo en un adulto es mucho más rara.</p><p class="elsevierStylePara">El xantogranuloma del adulto (XGA) fue descrito por primera vez por Gartmann y Tritsch en 1963<span class="elsevierStyleSup">1</span> . Se han publicado unos 120 casos desde entonces en la literatura médica, sobre todo en la japonesa. Aparece casi siempre como lesión única, siendo mucho más rara su presentación como lesiones múltiples, que se denomina XGMA. Se caracteriza por la presencia de numerosas lesiones sobreelevadas, de pocos milímetros a varios centímetros de diámetro, de consistencia firme, color amarillo-parduzco y distribuidas fundamentalmente por el tronco y extremidades. Las lesiones son asintomáticas y, a diferencia de la forma juvenil, aunque pueden resolverse de forma espontánea, suelen hacerlo incluso hasta 15 años después del diagnóstico. En ocasiones, la forma juvenil se asocia a manifestaciones extracutáneas, de las que la más frecuente es la afectación ocular con compromiso uveal y riesgo de hemorragia y glaucoma. También puede ir asociado a compromiso de otros órganos e incluso están descritos casos asociados a síndromes mieloproliferativos crónicos. La afectación extracutánea en el adulto es excepcional y, hasta el momento sólo hay publicados 2 casos con evolución a leucemia linfoide crónica y gammapatía monoclonal, respectivamente<span class="elsevierStyleSup">5</span> , un caso descrito asociado a trombocitosis esencial<span class="elsevierStyleSup">6</span> y un paciente de 25 años diagnosticado de trisomía 21 y leucemia linfoide aguda que presentó un cuadro de xantogranulomas eruptivos durante una reactivación de su leucemia<span class="elsevierStyleSup">7</span> . Por otro lado, hay documentados casos de xantogranulomas oculares en adultos acompañando o no a otras manifestaciones cutáneas<span class="elsevierStyleSup">8</span> .</p><p class="elsevierStylePara">El estudio histológico de las lesiones es característico, con hallazgos similares a los encontrados en la forma juvenil y con una inmunohistoquímica que permite diferenciarlo sin problemas de las formas más agresivas de histiocitosis de células de Langerhans (HCL)<span class="elsevierStyleSup">9,10</span> . Consiste en la presencia de un infiltrado denso linfohistiocitario bien circunscrito en dermis papilar, que puede ocupar la totalidad de la dermis. En las fases más tempranas se observa un infiltrado histiocítico monomorfo, sin lípidos. En fases más tardías, cuando las lesiones están más evolucionadas, se aprecian en el infiltrado células espumosas, que corresponden a histiocitos cargados de lípidos, junto con células gigantes tipo Touton y tipo reactivas a cuerpo extraño. Acompañando a este infiltrado hay también cantidades variables de linfocitos, eosinófilos y neutrófilos. En las formas más avanzadas puede haber fibrosis. En el estudio inmunohistoquímico, los marcadores de células macrofágicas, CD68 y HAM56 son positivos, así como el marcador de dendrocitos dérmicos FXIIIa, mientras que los marcadores de células de Langerhans S100 y CD1a resultan negativos. En el estudio ultraestructural no se encuentran gránulos de Birbeck en el interior de las células.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico diferencial comprende las diferentes entidades englobadas dentro de las HCNL, así como las HCL que deben descartarse en primer lugar por tratarse de enfermedades eventualmente más agresivas y con manifestaciones sistémicas asociadas (tabla 2).</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto al manejo de este cuadro, la mayoría de los autores prefieren la observación del mismo aunque se ha propuesto el tratamiento con crioterapia local, láser de dióxido de carbono (CO2), e incluso extirpación simple de las lesiones más grandes.</p><p class="elsevierStylePara">Las manifestaciones extracutáneas en estos casos son excepcionales. Aun así, e independientemente de la decisión terapéutica tomada, se debe vigilar la evolución del paciente, realizando controles hematológicos periódicos, por haberse descrito algún caso asociado a discrasias hematológicas<span class="elsevierStyleSup">5-7</span> .</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia:</span></p><p class="elsevierStylePara">Belén Navajas. Servicio de Dermatología. Hospital de Cruces. Pl. de Cruces, s/n. 48903 Barakaldo. Vizcaya. España. bnavajas@aedv.es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 25 de agosto de 2004. Aceptado el 17 de noviembre de 2004.</p>" "pdfFichero" => "103v96n03a13073616pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec552647" "palabras" => array:1 [ 0 => "xantogranulomas múltiples, adultos, histiocitosis de células no Langerhans" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec552648" "palabras" => array:1 [ 0 => "multiple xanthogranulomas, adults, non-Langerhans cell histiocytosis" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El xantogranuloma juvenil es una histiocitosis de células no Langerhans (HCNL) poco frecuente, de carácter benigno y que afecta predominantemente a niños pequeños. Clínicamente se caracteriza por la aparición de una o varias lesiones papulonodulares amarillo-parduzcas localizadas en zona superior del cuerpo, sobre todo en cabeza y cuello. Los xantogranulomas en adultos son menos frecuentes y generalmente se presentan como lesiones solitarias. El diagnóstico de xantogranulomas múltiples en adultos es excepcional. Se describe el caso de una paciente diagnosticada de esta rara enfermedad." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Juvenile xanthogranuloma is an infrequent, benign, normolipemic, non-Langerhans cell histiocytosis, which primarily affects young children. Clinically, it is characterized by the appearance of one or several brownish-yellow papulonodular lesions on the upper body, especially on the head and neck. Xanthogranulomas are less frequent in adults, and generally present as solitary lesions. The diagnosis of multiple xanthogranulomas in adults is exceptional. 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| 2017 Octubre | 286 | 48 | 334 |
| 2017 Septiembre | 289 | 84 | 373 |
| 2017 Agosto | 330 | 67 | 397 |
| 2017 Julio | 295 | 47 | 342 |
| 2017 Junio | 338 | 101 | 439 |
| 2017 Mayo | 340 | 97 | 437 |
| 2017 Abril | 310 | 129 | 439 |
| 2017 Marzo | 401 | 152 | 553 |
| 2017 Febrero | 549 | 141 | 690 |
| 2017 Enero | 266 | 87 | 353 |
| 2016 Diciembre | 288 | 51 | 339 |
| 2016 Noviembre | 412 | 82 | 494 |
| 2016 Octubre | 343 | 81 | 424 |
| 2016 Septiembre | 381 | 151 | 532 |
| 2016 Agosto | 274 | 134 | 408 |
| 2016 Julio | 152 | 69 | 221 |
| 2016 Junio | 7 | 24 | 31 |
| 2016 Mayo | 3 | 27 | 30 |
| 2016 Abril | 6 | 1 | 7 |
| 2016 Marzo | 5 | 4 | 9 |
| 2016 Febrero | 8 | 6 | 14 |
| 2016 Enero | 13 | 32 | 45 |
| 2015 Diciembre | 10 | 51 | 61 |
| 2015 Noviembre | 24 | 44 | 68 |
| 2015 Octubre | 39 | 34 | 73 |
| 2015 Septiembre | 36 | 24 | 60 |
| 2015 Agosto | 32 | 31 | 63 |
| 2015 Julio | 212 | 3 | 215 |
| 2015 Junio | 170 | 14 | 184 |
| 2015 Mayo | 209 | 23 | 232 |
| 2015 Abril | 167 | 24 | 191 |
| 2015 Marzo | 204 | 18 | 222 |
| 2015 Febrero | 212 | 23 | 235 |
| 2015 Enero | 186 | 25 | 211 |
| 2014 Diciembre | 155 | 17 | 172 |
| 2014 Noviembre | 167 | 22 | 189 |
| 2014 Octubre | 236 | 23 | 259 |
| 2014 Septiembre | 180 | 24 | 204 |
| 2014 Agosto | 202 | 32 | 234 |
| 2014 Julio | 187 | 35 | 222 |
| 2014 Junio | 171 | 28 | 199 |
| 2014 Mayo | 159 | 30 | 189 |
| 2014 Abril | 134 | 20 | 154 |
| 2014 Marzo | 139 | 32 | 171 |
| 2014 Febrero | 121 | 30 | 151 |
| 2014 Enero | 122 | 28 | 150 |
| 2013 Diciembre | 79 | 22 | 101 |
| 2013 Noviembre | 99 | 26 | 125 |
| 2013 Octubre | 85 | 85 | 170 |
| 2013 Septiembre | 65 | 126 | 191 |
| 2013 Agosto | 71 | 166 | 237 |
| 2013 Julio | 55 | 156 | 211 |
| 2013 Junio | 61 | 114 | 175 |
| 2013 Mayo | 64 | 151 | 215 |
| 2013 Abril | 61 | 71 | 132 |
| 2013 Marzo | 64 | 38 | 102 |
| 2013 Febrero | 82 | 23 | 105 |
| 2013 Enero | 84 | 11 | 95 |
| 2012 Diciembre | 47 | 8 | 55 |
| 2012 Noviembre | 49 | 14 | 63 |
| 2012 Octubre | 51 | 5 | 56 |
| 2012 Septiembre | 10 | 6 | 16 |
| 2011 Mayo | 6 | 0 | 6 |
| 2011 Abril | 10 | 0 | 10 |
| 2011 Marzo | 22 | 0 | 22 |
| 2011 Febrero | 22 | 0 | 22 |
| 2011 Enero | 21 | 0 | 21 |
| 2010 Diciembre | 9 | 0 | 9 |
| 2010 Noviembre | 23 | 0 | 23 |
| 2010 Octubre | 28 | 0 | 28 |
| 2010 Septiembre | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Agosto | 10 | 0 | 10 |
| 2010 Julio | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Junio | 16 | 0 | 16 |
| 2010 Mayo | 24 | 0 | 24 |
| 2010 Abril | 70 | 0 | 70 |
| 2010 Marzo | 13 | 0 | 13 |
| 2010 Febrero | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Enero | 11 | 0 | 11 |
| 2009 Diciembre | 43 | 0 | 43 |
| 2009 Noviembre | 57 | 0 | 57 |
| 2009 Octubre | 30 | 0 | 30 |
| 2009 Septiembre | 25 | 0 | 25 |
| 2009 Agosto | 24 | 0 | 24 |
| 2009 Julio | 29 | 0 | 29 |
| 2009 Junio | 18 | 0 | 18 |
| 2009 Mayo | 25 | 0 | 25 |
| 2009 Abril | 21 | 0 | 21 |
| 2009 Febrero | 9 | 0 | 9 |
| 2009 Enero | 4 | 0 | 4 |
| 2008 Diciembre | 14 | 0 | 14 |
| 2008 Noviembre | 13 | 0 | 13 |
| 2008 Octubre | 16 | 0 | 16 |
| 2008 Septiembre | 32 | 0 | 32 |
| 2008 Agosto | 12 | 0 | 12 |
| 2008 Julio | 26 | 0 | 26 |
| 2008 Junio | 29 | 0 | 29 |
| 2008 Mayo | 16 | 0 | 16 |
| 2008 Abril | 15 | 0 | 15 |
| 2008 Marzo | 7 | 0 | 7 |
| 2008 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Octubre | 4 | 0 | 4 |
| 2007 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Julio | 2 | 0 | 2 |
| 2007 Mayo | 1 | 0 | 1 |
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| 2007 Enero | 3 | 0 | 3 |
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