se ha leído el artículo
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Existen varias formas clínicas de amiloidosis cutánea primaria entre las que destacan la amiloidosis macular, el liquen amiloide y la amiloidosis nodular. Se presenta un caso de amiloidosis nodular de localización inusual en el dorso de lengua.</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCIÓN DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 80 años, con antecedentes personales de hipertensión arterial y accidente cerebrovascular isquémico, fue remitida por su médico de familia para valoración de una lesión localizada de dorso lingual de más de 30 años de evolución, asintomática y de muy lento crecimiento. Esta lesión no había sido objeto de consulta previa por parte de la paciente debidoal curso indolente de la misma. No existían antecedentes familiares de enfermedades de interés.</p><p class="elsevierStylePara">En la exploración, se observó un tumor de 2 cm de diámetro, de bordes bien definidos, en línea media del dorso lingual, de coloración amarillenta y superficie lisa y brillante (fig. 1). Estaba ligeramente infiltrado a la palpación, y no se objetivaba macroglosia ni otras lesiones de interés en el interior de la cavidad oral. El resto de la exploración física se encontraba dentro de la normalidad. Se realizó una biopsia de la lesión que reveló una importante presencia de material amiloide en toda la submucosa como pudo demostrarse mediante tinciones de rojo Congo y tioflavina T (figs. 2 y 3). Asimismo se realizó una tinción para cadenas ligeras que resultó negativa. Con el diagnóstico de amiloidosis cutánea se realizaron pruebas complementarias, entre las que se incluyeron hemograma y bioquímica completos, radiografía de tórax, ecografía abdominal, ecocardiograma, médula ósea, determinación de anticuerpos antinucleares (ANA), 2-microglobulina, factor reumatoide y proteinograma, así como una biopsia de mucosa rectal. Todas estas pruebas se encontraban dentro del rango de la normalidad, y tan sólo se halló una insuficiencia mitral ligera en el ecocardiograma.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.—Tumor de localización lingual.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.—Depósitos de amiloide en todo el espesor de la dermis. (Hematoxilina-eosina, ×100.)</p><p class="elsevierStylePara">Se estableció de este modo el diagnóstico final de amiloidosis nodular cutánea primaria de localización lingual. La paciente rechazó cualquier tipo de opción terapéutica, si bien realiza revisiones periódicas en nuestra unidad de dermatología en las que no se han observado cambios significativos en su proceso.</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSIÓN</p><p class="elsevierStylePara">Hasta 1985 existían recogidos en la literatura médica tan sólo 47 casos de amiloidosis nodular<span class="elsevierStyleSup">1</span> siendo excepcional la localización lingual<span class="elsevierStyleSup">2-6</span>. Las lesiones suelen tener consistencia elástica, con diámetros de 1 a 3 cm; son de carácter asintomático y de color eritematoso, sonrosado o amarillento, y suelen manifestarse preferentemente en la región facial<span class="elsevierStyleSup">7-12</span>. También existen casos descritos en cuero cabelludo<span class="elsevierStyleSup">13</span>, tronco<span class="elsevierStyleSup">14,15</span>, extremidades<span class="elsevierStyleSup">7</span>, pene<span class="elsevierStyleSup">16</span> y vulva<span class="elsevierStyleSup">1</span>. La amiloidosis nodular cutánea primaria localizada (ANCPL) se puede asociar de forma excepcional al síndrome de Sjögren, y existen menos de 10 casos descritos en la literatura especializada hasta 1997<span class="elsevierStyleSup">17</span>. El diagnóstico diferencial en el caso de localización lingual se debe establecer con xantomas, condilomas planos, sarcoidosis, quistes epidérmicos o con el tumor de Abrikossoff<span class="elsevierStyleSup">18</span>.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.—Fluorescencia de los depósitos con tioflavina T (×100).</p><p class="elsevierStylePara">Histológicamente, se observan en la ANCPL densas acumulaciones de amiloide que ocupan todo el espesor de la dermis y que se pueden extender al tejido celular subcutáneo. La presencia en los infiltrados de células plasmáticas va a favor de que se trate de una forma localizada. Se ha demostrado monoclonalidad de células B mediante reordenamiento genético en pacientes con ANCPL sin evidencia de monoclonalidad en la médula ósea. Este hecho sugiere que la presencia de estos depósitos amiloides es debida a plasmocitomas cutáneos<span class="elsevierStyleSup">19</span>. También se ha demostrado monoclonalidad en los infiltrados de células plasmáticas mediante reacción en cadena de la polimerasa (PCR) en casos de ANCPL<span class="elsevierStyleSup">7,12</span>. Por lo tanto, mediante estudios inmunohistoquímicos<span class="elsevierStyleSup">1,10,12,13,20</span> y análisis genéticos, se puede sugerir que el amiloide de las ANCPL parece proceder de las cadenas ligeras de las inmunoglobulinas<span class="elsevierStyleSup">9</span>. Existen, sin embargo, varios casos publicados de estudios inmunohistoquímicos positivos para 2-microglobulina<span class="elsevierStyleSup">2,18,21</span>, 2-microglobulina más cadenas ligeras<span class="elsevierStyleSup">14,22</span> o proteína amiloide A (SAA)<span class="elsevierStyleSup">23</span>. En algunos se ha comprobado que las tinciones inmunohistoquímicas resultan negativas<span class="elsevierStyleSup">16</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Se ha propuesto tratamiento de la ANCPL con escisión quirúrgica<span class="elsevierStyleSup">9</span>, curetaje<span class="elsevierStyleSup">11</span>, corticoides intralesionales<span class="elsevierStyleSup">24</span>, crioterapia<span class="elsevierStyleSup">11</span>, láser de dióxido de carbono<span class="elsevierStyleSup">25</span> o láser de colorante pulsado<span class="elsevierStyleSup">24</span>. Sin embargo, no parece hoy en día existir un tratamiento efectivo para las ANCPL, y se han recogido elevados porcentajes de recurrencia tras las diferentes opciones terapéuticas en gran parte debido a la profundidad de los infiltrados amiloides.</p><p class="elsevierStylePara">Un aspecto importantísimo en las ANCPL es determinar qué casos evolucionarán hacia formas sistémicas y cuáles no. Nosotros proponemos subdividir las ANCPL en dos tipos: AL (amiloidosis asociada al mieloma) y no AL. De esta forma podemos establecer que las ANCPL tipo AL probablemente son procesos localizados de tipo monoclonal relacionados con plasmocitomas cutáneos que, en un porcentaje variable de casos, van desde el 5 % de algunas series hasta el 50 % de otras<span class="elsevierStyleSup">15,26</span>, acaban convirtiéndose en formas de amiloidosis sistémica o enfermedades hematológicas cuyo principal exponente es el mieloma múltiple, aunque también pueden desarrollar macroglobulinemias de Waldenström o leucemias linfáticas crónicas. Queda por establecer cuál es la historia natural y el pronóstico de las ANCPL no AL, entre las que se incluirían los casos asociados a 2-microglobulina, SAA y aquellos en los que estudios inmunohistoquímicos son negativos, aunque en la búsqueda bibliográfica realizada, no existen casos descritos de malignidad ni de progresión a amiloidosis sistémica.</p>" "pdfFichero" => "103v95n08a13066684pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553259" "palabras" => array:1 [ 0 => "amyloid, tongue, nodular amyloidosis" ] ] ] "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553258" "palabras" => array:1 [ 0 => "amiloide, lengua, amiloidosis nodular" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "en" => array:1 [ "resumen" => "Primary cutaneous amyloidoses are disorders characterized by amyloid deposits in normal skin unrelated to systemic disease. The primary localized cutaneous nodular form is the least common of the cutaneous amyloidoses, and the tongue is an infrequent location. We present an 80-year-old Caucasian female patient who presented with an asymptomatic nodule on the tongue which had been developing for 30 years and which clinically suggested Abrikossoff¿s tumor. The histopathological findings with hemotoxylin and eosin staining and the positive thioflavin T stain showed an extensive deposit of amyloid in the submucous layer. Complementary tests did not show any evidence of systemic amyloidosis or associated disease. Long-term clinical follow-up is advisable in these cases." ] "es" => array:1 [ "resumen" => "Las amiloidosis cutáneas primarias son trastornos caracterizados por el depósito de amiloide en piel normal sin relación con enfermedad sistémica. La forma nodular cutánea localizada primaria es la menos habitual de las amiloidosis cutánea y la lengua es un lugar de localización poco frecuente. Se presenta una paciente de raza blanca, de 80 años de edad, que mostraba un nódulo asintomático de 30 años de evolución en la lengua que clínicamente sugería un tumor de Abrikossoff. Los hallazgos histopatológicos con hematoxilina-eosina y la tinción positiva con tioflavina T mostraron un extenso depósito de amiloide en la submucosa. Las pruebas complementarias no aportaron evidencia de amiloidosis sistémica ni enfermedad asociada. Es recomendable un seguimiento clínico a largo plazo en estos casos." ] ] "multimedia" => array:6 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v95n08-13066684fig01.jpg" "Alto" => 380 "Ancho" => 549 "Tamanyo" => 64838 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "—Tumor de localización lingual." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "fig2" "etiqueta" => "Fig. 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v95n08-13066684fig02.jpg" "Alto" => 711 "Ancho" => 548 "Tamanyo" => 53148 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "—Depósitos de amiloide en todo el espesor de la dermis. 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2022 Febrero | 35 | 32 | 67 |
2022 Enero | 46 | 45 | 91 |
2021 Diciembre | 50 | 40 | 90 |
2021 Noviembre | 31 | 36 | 67 |
2021 Octubre | 70 | 50 | 120 |
2021 Septiembre | 48 | 39 | 87 |
2021 Agosto | 67 | 25 | 92 |
2021 Julio | 45 | 28 | 73 |
2021 Junio | 56 | 41 | 97 |
2021 Mayo | 68 | 34 | 102 |
2021 Abril | 142 | 39 | 181 |
2021 Marzo | 100 | 35 | 135 |
2021 Febrero | 97 | 23 | 120 |
2021 Enero | 73 | 28 | 101 |
2020 Diciembre | 43 | 13 | 56 |
2020 Noviembre | 44 | 14 | 58 |
2020 Octubre | 44 | 15 | 59 |
2020 Septiembre | 36 | 6 | 42 |
2020 Agosto | 47 | 22 | 69 |
2020 Julio | 40 | 15 | 55 |
2020 Junio | 55 | 26 | 81 |
2020 Mayo | 51 | 20 | 71 |
2020 Abril | 31 | 25 | 56 |
2020 Marzo | 37 | 12 | 49 |
2020 Febrero | 2 | 0 | 2 |
2020 Enero | 0 | 1 | 1 |
2019 Diciembre | 3 | 1 | 4 |
2019 Noviembre | 1 | 1 | 2 |
2019 Octubre | 1 | 0 | 1 |
2019 Septiembre | 0 | 2 | 2 |
2019 Julio | 0 | 1 | 1 |
2019 Junio | 1 | 4 | 5 |
2019 Mayo | 1 | 5 | 6 |
2019 Abril | 3 | 3 | 6 |
2019 Marzo | 0 | 3 | 3 |
2019 Febrero | 1 | 2 | 3 |
2019 Enero | 2 | 6 | 8 |
2018 Diciembre | 1 | 1 | 2 |
2018 Noviembre | 1 | 1 | 2 |
2018 Octubre | 0 | 1 | 1 |
2018 Agosto | 1 | 0 | 1 |
2018 Julio | 0 | 1 | 1 |
2018 Mayo | 2 | 0 | 2 |
2018 Marzo | 2 | 0 | 2 |
2018 Febrero | 58 | 10 | 68 |
2018 Enero | 53 | 13 | 66 |
2017 Diciembre | 61 | 12 | 73 |
2017 Noviembre | 52 | 15 | 67 |
2017 Octubre | 57 | 10 | 67 |
2017 Septiembre | 49 | 13 | 62 |
2017 Agosto | 44 | 5 | 49 |
2017 Julio | 35 | 11 | 46 |
2017 Junio | 45 | 31 | 76 |
2017 Mayo | 42 | 21 | 63 |
2017 Abril | 36 | 18 | 54 |
2017 Marzo | 50 | 23 | 73 |
2017 Febrero | 98 | 9 | 107 |
2017 Enero | 66 | 10 | 76 |
2016 Diciembre | 64 | 14 | 78 |
2016 Noviembre | 87 | 15 | 102 |
2016 Octubre | 92 | 15 | 107 |
2016 Septiembre | 80 | 16 | 96 |
2016 Agosto | 85 | 16 | 101 |
2016 Julio | 55 | 8 | 63 |
2016 Junio | 6 | 0 | 6 |
2016 Mayo | 5 | 0 | 5 |
2016 Abril | 4 | 0 | 4 |
2016 Marzo | 8 | 0 | 8 |
2016 Febrero | 11 | 0 | 11 |
2016 Enero | 4 | 18 | 22 |
2015 Diciembre | 12 | 16 | 28 |
2015 Noviembre | 27 | 16 | 43 |
2015 Octubre | 23 | 15 | 38 |
2015 Septiembre | 10 | 9 | 19 |
2015 Agosto | 21 | 14 | 35 |
2015 Julio | 63 | 7 | 70 |
2015 Junio | 87 | 8 | 95 |
2015 Mayo | 79 | 11 | 90 |
2015 Abril | 92 | 8 | 100 |
2015 Marzo | 72 | 5 | 77 |
2015 Febrero | 69 | 5 | 74 |
2015 Enero | 61 | 6 | 67 |
2014 Diciembre | 82 | 5 | 87 |
2014 Noviembre | 65 | 6 | 71 |
2014 Octubre | 100 | 12 | 112 |
2014 Septiembre | 84 | 16 | 100 |
2014 Agosto | 85 | 15 | 100 |
2014 Julio | 100 | 16 | 116 |
2014 Junio | 87 | 15 | 102 |
2014 Mayo | 105 | 20 | 125 |
2014 Abril | 104 | 16 | 120 |
2014 Marzo | 82 | 14 | 96 |
2014 Febrero | 62 | 14 | 76 |
2014 Enero | 77 | 17 | 94 |
2013 Diciembre | 63 | 14 | 77 |
2013 Noviembre | 74 | 13 | 87 |
2013 Octubre | 66 | 19 | 85 |
2013 Septiembre | 55 | 24 | 79 |
2013 Agosto | 69 | 27 | 96 |
2013 Julio | 70 | 54 | 124 |
2013 Junio | 51 | 56 | 107 |
2013 Mayo | 53 | 56 | 109 |
2013 Abril | 65 | 38 | 103 |
2013 Marzo | 61 | 15 | 76 |
2013 Febrero | 67 | 15 | 82 |
2013 Enero | 56 | 7 | 63 |
2012 Diciembre | 22 | 7 | 29 |
2012 Noviembre | 26 | 6 | 32 |
2012 Octubre | 9 | 2 | 11 |
2012 Septiembre | 4 | 1 | 5 |
2011 Mayo | 6 | 0 | 6 |
2011 Abril | 7 | 0 | 7 |
2011 Marzo | 20 | 0 | 20 |
2011 Febrero | 27 | 0 | 27 |
2011 Enero | 28 | 0 | 28 |
2010 Diciembre | 29 | 0 | 29 |
2010 Noviembre | 34 | 0 | 34 |
2010 Octubre | 7 | 0 | 7 |
2010 Septiembre | 14 | 0 | 14 |
2010 Agosto | 20 | 0 | 20 |
2010 Julio | 9 | 0 | 9 |
2010 Junio | 15 | 0 | 15 |
2010 Mayo | 24 | 0 | 24 |
2010 Abril | 43 | 0 | 43 |
2010 Marzo | 19 | 0 | 19 |
2010 Febrero | 18 | 0 | 18 |
2010 Enero | 45 | 0 | 45 |
2009 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
2009 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
2009 Octubre | 2 | 0 | 2 |
2009 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
2009 Agosto | 10 | 0 | 10 |
2009 Julio | 7 | 0 | 7 |
2009 Junio | 6 | 0 | 6 |
2009 Mayo | 8 | 0 | 8 |
2009 Abril | 10 | 0 | 10 |
2009 Marzo | 1 | 0 | 1 |
2008 Agosto | 4 | 0 | 4 |
2008 Julio | 6 | 0 | 6 |
2008 Junio | 2 | 0 | 2 |
2008 Mayo | 6 | 0 | 6 |
2008 Abril | 2 | 0 | 2 |
2008 Marzo | 1 | 0 | 1 |
2008 Febrero | 1 | 0 | 1 |
2007 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
2007 Mayo | 2 | 0 | 2 |
2007 Abril | 2 | 0 | 2 |
2007 Marzo | 2 | 0 | 2 |