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asintom&#225;tica y de muy lento crecimiento&#46; Esta lesi&#243;n no hab&#237;a sido objeto de consulta previa por parte de la paciente debidoal curso indolente de la misma&#46; No exist&#237;an antecedentes familiares de enfermedades de inter&#233;s&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n&#44; se observ&#243; un tumor de 2 cm de di&#225;metro&#44; de bordes bien definidos&#44; en l&#237;nea media del dorso lingual&#44; de coloraci&#243;n amarillenta y superficie lisa y brillante &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Estaba ligeramente infiltrado a la palpaci&#243;n&#44; y no se objetivaba macroglosia ni otras lesiones de inter&#233;s en el interior de la cavidad oral&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica se encontraba dentro de la normalidad&#46; Se realiz&#243; una biopsia de la lesi&#243;n que revel&#243; una importante presencia de material amiloide en toda la submucosa como pudo demostrarse mediante tinciones de rojo Congo y tioflavina T &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; Asimismo se realiz&#243; una tinci&#243;n para cadenas ligeras que result&#243; negativa&#46; Con el diagn&#243;stico de amiloidosis cut&#225;nea se realizaron pruebas complementarias&#44; entre las que se incluyeron hemograma y bioqu&#237;mica completos&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; ecograf&#237;a abdominal&#44; ecocardiograma&#44; m&#233;dula &#243;sea&#44; determinaci&#243;n de anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41;&#44; 2-microglobulina&#44; factor reumatoide y proteinograma&#44; as&#237; como una biopsia de mucosa rectal&#46; Todas estas pruebas se encontraban dentro del rango de la normalidad&#44; y tan s&#243;lo se hall&#243; una insuficiencia mitral ligera en el ecocardiograma&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212;Tumor de localizaci&#243;n lingual&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Dep&#243;sitos de amiloide en todo el espesor de la dermis&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se estableci&#243; de este modo el diagn&#243;stico final de amiloidosis nodular cut&#225;nea primaria de localizaci&#243;n lingual&#46; La paciente rechaz&#243; cualquier tipo de opci&#243;n terap&#233;utica&#44; si bien realiza revisiones peri&#243;dicas en nuestra unidad de dermatolog&#237;a en las que no se han observado cambios significativos en su proceso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Hasta 1985 exist&#237;an recogidos en la literatura m&#233;dica tan s&#243;lo 47 casos de amiloidosis nodular<span class="elsevierStyleSup">1</span> siendo excepcional la localizaci&#243;n lingual<span class="elsevierStyleSup">2-6</span>&#46; Las lesiones suelen tener consistencia el&#225;stica&#44; con di&#225;metros de 1 a 3 cm&#59; son de car&#225;cter asintom&#225;tico y de color eritematoso&#44; sonrosado o amarillento&#44; y suelen manifestarse preferentemente en la regi&#243;n facial<span class="elsevierStyleSup">7-12</span>&#46; Tambi&#233;n existen casos descritos en cuero cabelludo<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; tronco<span class="elsevierStyleSup">14&#44;15</span>&#44; extremidades<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; pene<span class="elsevierStyleSup">16</span> y vulva<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; La amiloidosis nodular cut&#225;nea primaria localizada &#40;ANCPL&#41; se puede asociar de forma excepcional al s&#237;ndrome de Sj&#246;gren&#44; y existen menos de 10 casos descritos en la literatura especializada hasta 1997<span class="elsevierStyleSup">17</span>&#46; El diagn&#243;stico diferencial en el caso de localizaci&#243;n lingual se debe establecer con xantomas&#44; condilomas planos&#44; sarcoidosis&#44; quistes epid&#233;rmicos o con el tumor de Abrikossoff<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Fluorescencia de los dep&#243;sitos con tioflavina T &#40;&#215;100&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Histol&#243;gicamente&#44; se observan en la ANCPL densas acumulaciones de amiloide que ocupan todo el espesor de la dermis y que se pueden extender al tejido celular subcut&#225;neo&#46; La presencia en los infiltrados de c&#233;lulas plasm&#225;ticas va a favor de que se trate de una forma localizada&#46; Se ha demostrado monoclonalidad de c&#233;lulas B mediante reordenamiento gen&#233;tico en pacientes con ANCPL sin evidencia de monoclonalidad en la m&#233;dula &#243;sea&#46; Este hecho sugiere que la presencia de estos dep&#243;sitos amiloides es debida a plasmocitomas cut&#225;neos<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46; Tambi&#233;n se ha demostrado monoclonalidad en los infiltrados de c&#233;lulas plasm&#225;ticas mediante reacci&#243;n en cadena de la polimerasa &#40;PCR&#41; en casos de ANCPL<span class="elsevierStyleSup">7&#44;12</span>&#46; Por lo tanto&#44; mediante estudios inmunohistoqu&#237;micos<span class="elsevierStyleSup">1&#44;10&#44;12&#44;13&#44;20</span> y an&#225;lisis gen&#233;ticos&#44; se puede sugerir que el amiloide de las ANCPL parece proceder de las cadenas ligeras de las inmunoglobulinas<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Existen&#44; sin embargo&#44; varios casos publicados de estudios inmunohistoqu&#237;micos positivos para 2-microglobulina<span class="elsevierStyleSup">2&#44;18&#44;21</span>&#44; 2-microglobulina m&#225;s cadenas ligeras<span class="elsevierStyleSup">14&#44;22</span> o prote&#237;na amiloide A &#40;SAA&#41;<span class="elsevierStyleSup">23</span>&#46; En algunos se ha comprobado que las tinciones inmunohistoqu&#237;micas resultan negativas<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se ha propuesto tratamiento de la ANCPL con escisi&#243;n quir&#250;rgica<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; curetaje<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; corticoides intralesionales<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#44; crioterapia<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; l&#225;ser de di&#243;xido de carbono<span class="elsevierStyleSup">25</span> o l&#225;ser de colorante pulsado<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#46; Sin embargo&#44; no parece hoy en d&#237;a existir un tratamiento efectivo para las ANCPL&#44; y se han recogido elevados porcentajes de recurrencia tras las diferentes opciones terap&#233;uticas en gran parte debido a la profundidad de los infiltrados amiloides&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un aspecto important&#237;simo en las ANCPL es determinar qu&#233; casos evolucionar&#225;n hacia formas sist&#233;micas y cu&#225;les no&#46; Nosotros proponemos subdividir las ANCPL en dos tipos&#58; AL &#40;amiloidosis asociada al mieloma&#41; y no AL&#46; De esta forma podemos establecer que las ANCPL tipo AL probablemente son procesos localizados de tipo monoclonal relacionados con plasmocitomas cut&#225;neos que&#44; en un porcentaje variable de casos&#44; van desde el 5 &#37; de algunas series hasta el 50 &#37; de otras<span class="elsevierStyleSup">15&#44;26</span>&#44; acaban convirti&#233;ndose en formas de amiloidosis sist&#233;mica o enfermedades hematol&#243;gicas cuyo principal exponente es el mieloma m&#250;ltiple&#44; aunque tambi&#233;n pueden desarrollar macroglobulinemias de Waldenstr&#246;m o leucemias linf&#225;ticas cr&#243;nicas&#46; Queda por establecer cu&#225;l es la historia natural y el pron&#243;stico de las ANCPL no AL&#44; entre las que se incluir&#237;an los casos asociados a 2-microglobulina&#44; SAA y aquellos en los que estudios inmunohistoqu&#237;micos son negativos&#44; aunque en la b&#250;squeda bibliogr&#225;fica realizada&#44; no existen casos descritos de malignidad ni de progresi&#243;n a amiloidosis sist&#233;mica&#46;</p>"
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Amiloidosis nodular lingual
Lingual nodular amyloidosis
Fernando Valdésa, Carmen Peteirob, Jaime Toribiob
a Unidad de Dermatología. Hospital da Costa. Burela. Lugo. España.
b Servicio de Dermatología. Hospital Clínico Universitario. Facultad de Medicina. Santiago de Compostela. España.
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asintom&#225;tica y de muy lento crecimiento&#46; Esta lesi&#243;n no hab&#237;a sido objeto de consulta previa por parte de la paciente debidoal curso indolente de la misma&#46; No exist&#237;an antecedentes familiares de enfermedades de inter&#233;s&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n&#44; se observ&#243; un tumor de 2 cm de di&#225;metro&#44; de bordes bien definidos&#44; en l&#237;nea media del dorso lingual&#44; de coloraci&#243;n amarillenta y superficie lisa y brillante &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Estaba ligeramente infiltrado a la palpaci&#243;n&#44; y no se objetivaba macroglosia ni otras lesiones de inter&#233;s en el interior de la cavidad oral&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica se encontraba dentro de la normalidad&#46; Se realiz&#243; una biopsia de la lesi&#243;n que revel&#243; una importante presencia de material amiloide en toda la submucosa como pudo demostrarse mediante tinciones de rojo Congo y tioflavina T &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; Asimismo se realiz&#243; una tinci&#243;n para cadenas ligeras que result&#243; negativa&#46; Con el diagn&#243;stico de amiloidosis cut&#225;nea se realizaron pruebas complementarias&#44; entre las que se incluyeron hemograma y bioqu&#237;mica completos&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; ecograf&#237;a abdominal&#44; ecocardiograma&#44; m&#233;dula &#243;sea&#44; determinaci&#243;n de anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41;&#44; 2-microglobulina&#44; factor reumatoide y proteinograma&#44; as&#237; como una biopsia de mucosa rectal&#46; Todas estas pruebas se encontraban dentro del rango de la normalidad&#44; y tan s&#243;lo se hall&#243; una insuficiencia mitral ligera en el ecocardiograma&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212;Tumor de localizaci&#243;n lingual&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Dep&#243;sitos de amiloide en todo el espesor de la dermis&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se estableci&#243; de este modo el diagn&#243;stico final de amiloidosis nodular cut&#225;nea primaria de localizaci&#243;n lingual&#46; La paciente rechaz&#243; cualquier tipo de opci&#243;n terap&#233;utica&#44; si bien realiza revisiones peri&#243;dicas en nuestra unidad de dermatolog&#237;a en las que no se han observado cambios significativos en su proceso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Hasta 1985 exist&#237;an recogidos en la literatura m&#233;dica tan s&#243;lo 47 casos de amiloidosis nodular<span class="elsevierStyleSup">1</span> siendo excepcional la localizaci&#243;n lingual<span class="elsevierStyleSup">2-6</span>&#46; Las lesiones suelen tener consistencia el&#225;stica&#44; con di&#225;metros de 1 a 3 cm&#59; son de car&#225;cter asintom&#225;tico y de color eritematoso&#44; sonrosado o amarillento&#44; y suelen manifestarse preferentemente en la regi&#243;n facial<span class="elsevierStyleSup">7-12</span>&#46; Tambi&#233;n existen casos descritos en cuero cabelludo<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; tronco<span class="elsevierStyleSup">14&#44;15</span>&#44; extremidades<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; pene<span class="elsevierStyleSup">16</span> y vulva<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; La amiloidosis nodular cut&#225;nea primaria localizada &#40;ANCPL&#41; se puede asociar de forma excepcional al s&#237;ndrome de Sj&#246;gren&#44; y existen menos de 10 casos descritos en la literatura especializada hasta 1997<span class="elsevierStyleSup">17</span>&#46; El diagn&#243;stico diferencial en el caso de localizaci&#243;n lingual se debe establecer con xantomas&#44; condilomas planos&#44; sarcoidosis&#44; quistes epid&#233;rmicos o con el tumor de Abrikossoff<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n08-13066684fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Fluorescencia de los dep&#243;sitos con tioflavina T &#40;&#215;100&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Histol&#243;gicamente&#44; se observan en la ANCPL densas acumulaciones de amiloide que ocupan todo el espesor de la dermis y que se pueden extender al tejido celular subcut&#225;neo&#46; La presencia en los infiltrados de c&#233;lulas plasm&#225;ticas va a favor de que se trate de una forma localizada&#46; Se ha demostrado monoclonalidad de c&#233;lulas B mediante reordenamiento gen&#233;tico en pacientes con ANCPL sin evidencia de monoclonalidad en la m&#233;dula &#243;sea&#46; Este hecho sugiere que la presencia de estos dep&#243;sitos amiloides es debida a plasmocitomas cut&#225;neos<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46; Tambi&#233;n se ha demostrado monoclonalidad en los infiltrados de c&#233;lulas plasm&#225;ticas mediante reacci&#243;n en cadena de la polimerasa &#40;PCR&#41; en casos de ANCPL<span class="elsevierStyleSup">7&#44;12</span>&#46; Por lo tanto&#44; mediante estudios inmunohistoqu&#237;micos<span class="elsevierStyleSup">1&#44;10&#44;12&#44;13&#44;20</span> y an&#225;lisis gen&#233;ticos&#44; se puede sugerir que el amiloide de las ANCPL parece proceder de las cadenas ligeras de las inmunoglobulinas<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Existen&#44; sin embargo&#44; varios casos publicados de estudios inmunohistoqu&#237;micos positivos para 2-microglobulina<span class="elsevierStyleSup">2&#44;18&#44;21</span>&#44; 2-microglobulina m&#225;s cadenas ligeras<span class="elsevierStyleSup">14&#44;22</span> o prote&#237;na amiloide A &#40;SAA&#41;<span class="elsevierStyleSup">23</span>&#46; En algunos se ha comprobado que las tinciones inmunohistoqu&#237;micas resultan negativas<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se ha propuesto tratamiento de la ANCPL con escisi&#243;n quir&#250;rgica<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; curetaje<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; corticoides intralesionales<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#44; crioterapia<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; l&#225;ser de di&#243;xido de carbono<span class="elsevierStyleSup">25</span> o l&#225;ser de colorante pulsado<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#46; Sin embargo&#44; no parece hoy en d&#237;a existir un tratamiento efectivo para las ANCPL&#44; y se han recogido elevados porcentajes de recurrencia tras las diferentes opciones terap&#233;uticas en gran parte debido a la profundidad de los infiltrados amiloides&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un aspecto important&#237;simo en las ANCPL es determinar qu&#233; casos evolucionar&#225;n hacia formas sist&#233;micas y cu&#225;les no&#46; Nosotros proponemos subdividir las ANCPL en dos tipos&#58; AL &#40;amiloidosis asociada al mieloma&#41; y no AL&#46; De esta forma podemos establecer que las ANCPL tipo AL probablemente son procesos localizados de tipo monoclonal relacionados con plasmocitomas cut&#225;neos que&#44; en un porcentaje variable de casos&#44; van desde el 5 &#37; de algunas series hasta el 50 &#37; de otras<span class="elsevierStyleSup">15&#44;26</span>&#44; acaban convirti&#233;ndose en formas de amiloidosis sist&#233;mica o enfermedades hematol&#243;gicas cuyo principal exponente es el mieloma m&#250;ltiple&#44; aunque tambi&#233;n pueden desarrollar macroglobulinemias de Waldenstr&#246;m o leucemias linf&#225;ticas cr&#243;nicas&#46; Queda por establecer cu&#225;l es la historia natural y el pron&#243;stico de las ANCPL no AL&#44; entre las que se incluir&#237;an los casos asociados a 2-microglobulina&#44; SAA y aquellos en los que estudios inmunohistoqu&#237;micos son negativos&#44; aunque en la b&#250;squeda bibliogr&#225;fica realizada&#44; no existen casos descritos de malignidad ni de progresi&#243;n a amiloidosis sist&#233;mica&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 12 5 17
2024 Octubre 64 48 112
2024 Septiembre 65 18 83
2024 Agosto 83 70 153
2024 Julio 78 35 113
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2021 Octubre 70 50 120
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2021 Agosto 67 25 92
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2017 Agosto 44 5 49
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2015 Enero 61 6 67
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2014 Octubre 100 12 112
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2014 Agosto 85 15 100
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