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En la última década se están asociando a esta inmunodeficiencia infecciones por organismos del género Campylobacter, Helicobacter y Flexispira<span class="elsevierStyleSup">1-4</span>. Estos gérmenes son responsables de septicemias o bacteriemias que pueden concurrir con lesiones de celulitis atípicas, exista o no el antecedente de cuadro diarreico.</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un paciente varón de 18 años de edad, diagnosticado a los 4 años de agammaglobulinemia ligada al cromosoma X, fue sometido a trasplante corneal por conjuntivitis de repetición 4 años atrás. En la actualidad recibe tratamiento con gammaglobulinas por vía parenteral cada 3 semanas. Acudió a consulta de dermatología por presentar, desde hacía 45 días, lesiones de crecimiento progresivo en brazo izquierdo y en ambas piernas, dolorosas y no pruriginosas. No refería malestar general, fiebre o escalofríos. Negaba antecedentes de traumatismo en la zona, cuadro de vías respiratorias altas o diarrea previa. El paciente recordaba un cuadro similar años atrás que se había resuelto con antibioticoterapia oral. En la exploración por órganos y aparatos sólo se apreciaba palidez mucocutánea, sin otros hallazgos significativos.</p><p class="elsevierStylePara">En la exploración cutánea se observaban varias lesiones. La de mayor tamaño era una placa que ocupaba los dos tercios inferiores del miembro inferior derecho, de 25 cm de diámetro mayor, bien delimitada, de color marrón, con descamación blanquecina superficial, empastada y dolorosa al tacto (fig. 1). Las otras dos lesiones estaban localizadas en cara externa de pierna izquierda y en cara anterior de brazo izquierdo, y consistían en placas de menor tamaño (3,5 y 2 cm, respectivamente), pero de características semejantes a la del miembro inferior derecho. En ninguna de las tres lesiones se observaban signos inflamatorios. No se palpaban adenopatías inguinales ni axilares.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Localizada en miembro inferior derecho, placa empastada, de color madera, con descamación superficial, sin aumento de la temperatura local.</p><p class="elsevierStylePara">A los 15 días de esta primera exploración el paciente comenzó con sensación distérmica y fiebre termometrada de hasta 40 °C. Presentaba edema en ambos miembros, con piel de color eritematoso e hipertermia local (fig. 2). Se palpaba una adenopatía axilar dolorosa.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--Misma lesión a los 15 días. Se observan signos inflamatorios.</p><p class="elsevierStylePara">Las pruebas complementarias mostraban una leucocitosis de 21.600/μl (neutrófilos 19.400/μl, linfocitos 800/μl), trombocitosis de 560.000/μl, y una hipogammaglobulinemia (IgG, 756 mg/dl; IgA, menor de 6,67 mg/dl; IgM, 4,52 mg/dl). Los hemocultivos x 3 fueron positivos para C. jejuni, con un antibiograma sensible a amoxicilina-ácido clavulánico, eritromicina, ciprofloxacino y gentamicina. Los hemocultivos se procesaron en frascos aerobios y anaerobios de sistema vital de BioMérieux. Una vez detectado el crecimiento se procedió a realizar la tinción de Gram que demostró formas bacilares curvas, por lo que se resembró en agar selectivo Skirrow (Campylosel, BioMérieux) con incubación en atmósfera microaerófila a 42 °C. La identificación del patógeno se realizó de acuerdo con los protocolos de SEIMC (crecimiento a 37 y 42 °C, catalasa y oxidasa, sensibilidad al ácido nalixídico, producción de SH<span class="elsevierStyleInf">2</span>, hidrólisis del hipurato). El cultivo de las heces, tomado tras iniciar tratamiento empírico, fue normal.</p><p class="elsevierStylePara">El estudio histopatológico reveló un infiltrado inflamatorio en hipodermis constituido por linfocitos, histiocitos y neutrófilos a nivel septal y lobulillar, con extensión perivascular en la dermis. El cultivo de la biopsia cutánea fue negativo para bacterias, hongos y micobacterias. No se sospechó la presencia de Campylobacter, por lo que la siembra de la biopsia cutánea no se realizó en medios y atmósfera adecuados para su recuperación.</p><p class="elsevierStylePara">El paciente recibió tratamiento empírico intravenoso con amoxicilina-ácido clavulánico a dosis de 1 g cada 8 h asociado a levofloxacino 500 mg/día. El tratamiento fue prolongado en el tiempo por la sensibilidad del microorganismo en el antibiograma y por la buena evolución clínica con remisión de las lesiones, la fiebre y la adenopatía axilar.</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En la agammaglobulinemia ligada al cromosoma X se han descrito lesiones cutáneas específicas (lesiones tipo dermatomiositis, granulomas cutáneos caseificantes) y otras inespecíficas, que normalmente son secundarias a procesos infecciosos<span class="elsevierStyleSup">5</span>. En los últimos años los géneros Helicobacter, Campylobacter y Flexispira se han reconocido como causa de infecciones en pacientes con inmunodeficiencias<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>. En algunos de estos pacientes la presencia de bacteriemia o septicemia por estos microorganismos se asocia con celulitis de características peculiares. La mayoría de estos casos se han descrito en pacientes con virus de la inmunodeficiencia humana (VIH) positivos con bacteriemia por H. cinaedi. Así, Burman et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> aportan una serie de 7 pacientes de los cuales cuatro presentaban lesiones cutáneas tipo eritema nudoso, erisipela o celulitis. Kiehlbauch et al<span class="elsevierStyleSup">10</span> observaron en 9 de 23 casos la presencia de fiebre y celulitis «atípica». Por último, Tee et al<span class="elsevierStyleSup">11,12</span> describieron 4 casos de celulitis, uno con cultivos de piel negativos y linfedema crónico y en los otros 3 casos la bacteriemia era por Campylobacter; dos de estos últimos pacientes eran inmunodeprimidos pero no VIH positivos. Weir et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> describieron en 4 casos VIH positivos bacteriemias o septicemias provocadas por microorganismos del género Flexispira, y en uno de ellos lesiones de celulitis. Recientemente se han descrito 3 casos de bacteriemia por Flexispira, en pacientes con agammaglobulinemia, con lesiones tipo celulitis localizadas en extremidades<span class="elsevierStyleSup">1,2</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Por otro lado, la presencia de septicemia o bacteriemia por C. jejuni unido a lesiones en la piel tipo erisipela o celulitis se ha documentado en 6 casos<span class="elsevierStyleSup">13,14</span>. Entre ellos, Kersten et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> describieron 3 pacientes con agammaglobulinemia de Bruton y septicemias recurrentes por C. jejuni asociadas a lesiones similares a erisipela, en las que en 2 casos se aisló el bacilo de la biopsia cutánea. En nuestro paciente no aislamos el germen por no sospecharse esta posibilidad, y tampoco observamos una histología totalmente compatible con celulitis o paniculitis infecciosa; esto podría justificarse por la realización de la biopsia en estadios tempranos, por ser bajo el número de C. jejuni en las lesiones cutáneas y porque en gran parte la patogenia puede estar mediada por toxinas<span class="elsevierStyleSup">4</span>. En todos los casos las lesiones similares a celulitis se describen como placas múltiples de color marrón madera, dolorosas, bien delimitadas, con linfedema, sin aumento de la temperatura local y localizadas preferentemente en extremidades inferiores. Se resuelven con el oportuno tratamiento antibioticoterápico asociado a veces con plasma.</p><p class="elsevierStylePara">El foco de infección es el aparato gastrointestinal sin necesidad de antecedente diarreico. Campylobacter, una vez que ha sobrepasado la barrera gástrica, a la que son muy sensibles, alcanza un medio rico en bilis, microaerófilo, favorable para su desarrollo y multiplicación. En esas condiciones lo coloniza, penetra en algunos casos en la mucosa intestinal, y prolifera en la lámina propia y ganglio linfático, diseminándose posteriormente por el torrente sanguíneo. Los pacientes con agammaglobulinemia pueden convertirse en portadores del Campylobacter, a veces de difícil erradicación, lo que puede provocar nuevos episodios. Esta susceptibilidad en pacientes con hipogammaglobulinemia es el resultado de la pérdida de actividad bactericida del suero, no solucionable con la administración de IgG intravenosa<span class="elsevierStyleSup">15-17</span> por lo que algunas veces es necesaria la inyección de plasma fresco<span class="elsevierStyleSup">18</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En conclusión, los géneros bacterianos Campylobacter, Flexispira y Helicobacter deben ser considerados causas de septicemia o bacteriemia en pacientes con agammaglobulinemia de tipo Bruton. La sospecha aumenta en los casos que asocian lesiones tipo celulitis en los que no hay eritema ni aumento de la temperatura local. Es aconsejable, por tanto, realizar en estos pacientes cultivos sistemáticos de heces ante la posibilidad de tratarse de portadores asintomáticos con riesgo de recurrencias. En el caso de realizar cultivos de las lesiones cutáneas, es necesario indicar al laboratorio de microbiología correspondiente la alta posibilidad de que se trate de dichos microorganismos, para que el cultivo se realice en las condiciones adecuadas.</p>" "pdfFichero" => "103v95n01a13057289pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553706" "palabras" => array:1 [ 0 => "agammaglobulinemia, Campylobacter, inmunodeficiencia" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553707" "palabras" => array:1 [ 0 => "agammaglobulinemia, Campylobacter, immunodeficiency" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "Un paciente varón de 18 años de edad, con antecedentes de agammaglobulinemia ligada al cromosoma X o de Bruton, presentó simultáneamente lesiones atípicas de celulitis, en ambas piernas y brazo izquierdo, y bacteriemia por Campylobacter jejuni, sin sintomatología intestinal previa. Tanto C. jejuni como los bacilos del género Helicobacter o Flexispira deben ser considerados causa de septicemias/bacteriemias, celulitis, abscesos, uveítis, artritis y osteomielitis en pacientes con cualquier tipo de inmunodeficiencia, incluida la agammaglobulinemia ligada al X." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "A 15-year-old male patient, with a history of X-linked or Bruton's agammaglobulinemia, presented simultaneously with atypical cellulitis lesions, in both legs and the right arm, and bacteremia from Campylobacter jejuni, with no prior intestinal symptoms. 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2024 Octubre | 83 | 107 | 190 |
2024 Septiembre | 70 | 111 | 181 |
2024 Agosto | 95 | 94 | 189 |
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2013 Enero | 56 | 24 | 80 |
2012 Diciembre | 38 | 15 | 53 |
2012 Noviembre | 58 | 18 | 76 |
2012 Octubre | 50 | 13 | 63 |
2012 Septiembre | 13 | 1 | 14 |
2011 Mayo | 3 | 0 | 3 |
2011 Abril | 10 | 0 | 10 |
2011 Marzo | 26 | 0 | 26 |
2011 Febrero | 19 | 0 | 19 |
2011 Enero | 23 | 0 | 23 |
2010 Diciembre | 19 | 0 | 19 |
2010 Noviembre | 11 | 0 | 11 |
2010 Octubre | 20 | 0 | 20 |
2010 Septiembre | 10 | 0 | 10 |
2010 Agosto | 2 | 0 | 2 |
2010 Julio | 6 | 0 | 6 |
2010 Junio | 14 | 0 | 14 |
2010 Mayo | 43 | 0 | 43 |
2010 Abril | 33 | 0 | 33 |
2010 Marzo | 4 | 0 | 4 |
2010 Enero | 8 | 0 | 8 |
2009 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
2009 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
2009 Octubre | 3 | 0 | 3 |
2009 Septiembre | 5 | 0 | 5 |
2009 Agosto | 10 | 0 | 10 |
2009 Julio | 4 | 0 | 4 |
2009 Mayo | 10 | 0 | 10 |
2009 Abril | 3 | 0 | 3 |
2009 Febrero | 2 | 0 | 2 |
2009 Enero | 6 | 0 | 6 |
2008 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
2008 Octubre | 3 | 0 | 3 |
2008 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
2008 Agosto | 3 | 0 | 3 |
2008 Julio | 3 | 0 | 3 |
2008 Junio | 2 | 0 | 2 |
2008 Mayo | 4 | 0 | 4 |
2008 Marzo | 3 | 0 | 3 |
2008 Febrero | 3 | 0 | 3 |
2007 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
2007 Octubre | 1 | 0 | 1 |
2007 Marzo | 2 | 0 | 2 |