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exista o no el antecedente de cuadro diarreico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un paciente var&#243;n de 18 a&#241;os de edad&#44; diagnosticado a los 4 a&#241;os de agammaglobulinemia ligada al cromosoma X&#44; fue sometido a trasplante corneal por conjuntivitis de repetici&#243;n 4 a&#241;os atr&#225;s&#46; En la actualidad recibe tratamiento con gammaglobulinas por v&#237;a parenteral cada 3 semanas&#46; Acudi&#243; a consulta de dermatolog&#237;a por presentar&#44; desde hac&#237;a 45 d&#237;as&#44; lesiones de crecimiento progresivo en brazo izquierdo y en ambas piernas&#44; dolorosas y no pruriginosas&#46; No refer&#237;a malestar general&#44; fiebre o escalofr&#237;os&#46; Negaba antecedentes de traumatismo en la zona&#44; cuadro de v&#237;as respiratorias altas o diarrea previa&#46; El paciente recordaba un cuadro similar a&#241;os atr&#225;s que se hab&#237;a resuelto con antibioticoterapia oral&#46; En la exploraci&#243;n por &#243;rganos y aparatos s&#243;lo se apreciaba palidez mucocut&#225;nea&#44; sin otros hallazgos significativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n cut&#225;nea se observaban varias lesiones&#46; La de mayor tama&#241;o era una placa que ocupaba los dos tercios inferiores del miembro inferior derecho&#44; de 25 cm de di&#225;metro mayor&#44; bien delimitada&#44; de color marr&#243;n&#44; con descamaci&#243;n blanquecina superficial&#44; empastada y dolorosa al tacto &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Las otras dos lesiones estaban localizadas en cara externa de pierna izquierda y en cara anterior de brazo izquierdo&#44; y consist&#237;an en placas de menor tama&#241;o &#40;3&#44;5 y 2 cm&#44; respectivamente&#41;&#44; pero de caracter&#237;sticas semejantes a la del miembro inferior derecho&#46; En ninguna de las tres lesiones se observaban signos inflamatorios&#46; No se palpaban adenopat&#237;as inguinales ni axilares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Localizada en miembro inferior derecho&#44; placa empastada&#44; de color madera&#44; con descamaci&#243;n superficial&#44; sin aumento de la temperatura local&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 15 d&#237;as de esta primera exploraci&#243;n el paciente comenz&#243; con sensaci&#243;n dist&#233;rmica y fiebre termometrada de hasta 40 &#176;C&#46; Presentaba edema en ambos miembros&#44; con piel de color eritematoso e hipertermia local &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Se palpaba una adenopat&#237;a axilar dolorosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Misma lesi&#243;n a los 15 d&#237;as&#46; Se observan signos inflamatorios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Las pruebas complementarias mostraban una leucocitosis de 21&#46;600&#47;&#956;l &#40;neutr&#243;filos 19&#46;400&#47;&#956;l&#44; linfocitos 800&#47;&#956;l&#41;&#44; trombocitosis de 560&#46;000&#47;&#956;l&#44; y una hipogammaglobulinemia &#40;IgG&#44; 756 mg&#47;dl&#59; IgA&#44; menor de 6&#44;67 mg&#47;dl&#59; IgM&#44; 4&#44;52 mg&#47;dl&#41;&#46; Los hemocultivos x 3 fueron positivos para C&#46; jejuni&#44; con un antibiograma sensible a amoxicilina-&#225;cido clavul&#225;nico&#44; eritromicina&#44; ciprofloxacino y gentamicina&#46; Los hemocultivos se procesaron en frascos aerobios y anaerobios de sistema vital de BioM&#233;rieux&#46; Una vez detectado el crecimiento se procedi&#243; a realizar la tinci&#243;n de Gram que demostr&#243; formas bacilares curvas&#44; por lo que se resembr&#243; en agar selectivo Skirrow &#40;Campylosel&#44; BioM&#233;rieux&#41; con incubaci&#243;n en atm&#243;sfera microaer&#243;fila a 42 &#176;C&#46; La identificaci&#243;n del pat&#243;geno se realiz&#243; de acuerdo con los protocolos de SEIMC &#40;crecimiento a 37 y 42 &#176;C&#44; catalasa y oxidasa&#44; sensibilidad al &#225;cido nalix&#237;dico&#44; producci&#243;n de SH<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#44; hidr&#243;lisis del hipurato&#41;&#46; El cultivo de las heces&#44; tomado tras iniciar tratamiento emp&#237;rico&#44; fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio histopatol&#243;gico revel&#243; un infiltrado inflamatorio en hipodermis constituido por linfocitos&#44; histiocitos y neutr&#243;filos a nivel septal y lobulillar&#44; con extensi&#243;n perivascular en la dermis&#46; El cultivo de la biopsia cut&#225;nea fue negativo para bacterias&#44; hongos y micobacterias&#46; No se sospech&#243; la presencia de Campylobacter&#44; por lo que la siembra de la biopsia cut&#225;nea no se realiz&#243; en medios y atm&#243;sfera adecuados para su recuperaci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente recibi&#243; tratamiento emp&#237;rico intravenoso con amoxicilina-&#225;cido clavul&#225;nico a dosis de 1 g cada 8 h asociado a levofloxacino 500 mg&#47;d&#237;a&#46; El tratamiento fue prolongado en el tiempo por la sensibilidad del microorganismo en el antibiograma y por la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica con remisi&#243;n de las lesiones&#44; la fiebre y la adenopat&#237;a axilar&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En la agammaglobulinemia ligada al cromosoma X se han descrito lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas &#40;lesiones tipo dermatomiositis&#44; granulomas cut&#225;neos caseificantes&#41; y otras inespec&#237;ficas&#44; que normalmente son secundarias a procesos infecciosos<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; En los &#250;ltimos a&#241;os los g&#233;neros Helicobacter&#44; Campylobacter y  Flexispira se han reconocido como causa de infecciones en pacientes con inmunodeficiencias<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>&#46; En algunos de estos pacientes la presencia de bacteriemia o septicemia por estos microorganismos se asocia con celulitis de caracter&#237;sticas peculiares&#46; La mayor&#237;a de estos casos se han descrito en pacientes con virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; positivos con bacteriemia por H&#46; cinaedi&#46; As&#237;&#44; Burman et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> aportan una serie de 7 pacientes de los cuales cuatro presentaban lesiones cut&#225;neas tipo eritema nudoso&#44; erisipela o celulitis&#46; Kiehlbauch et al<span class="elsevierStyleSup">10</span> observaron en 9 de 23 casos la presencia de fiebre y celulitis &#171;at&#237;pica&#187;&#46; Por &#250;ltimo&#44; Tee et al<span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span> describieron 4 casos de celulitis&#44; uno con cultivos de piel negativos y linfedema cr&#243;nico y en los otros 3 casos la bacteriemia era por Campylobacter&#59; dos de estos &#250;ltimos pacientes eran inmunodeprimidos pero no VIH positivos&#46; Weir et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> describieron en 4 casos VIH positivos bacteriemias o septicemias provocadas por microorganismos del g&#233;nero Flexispira&#44; y en uno de ellos lesiones de celulitis&#46; Recientemente se han descrito 3 casos de bacteriemia por  Flexispira&#44; en pacientes con agammaglobulinemia&#44; con lesiones tipo celulitis localizadas en extremidades<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por otro lado&#44; la presencia de septicemia o bacteriemia por C&#46; jejuni unido a lesiones en la piel tipo erisipela o celulitis se ha documentado en 6 casos<span class="elsevierStyleSup">13&#44;14</span>&#46; Entre ellos&#44; Kersten et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> describieron 3 pacientes con agammaglobulinemia de Bruton y septicemias recurrentes por C&#46; jejuni asociadas a lesiones similares a erisipela&#44; en las que en 2 casos se aisl&#243; el bacilo de la biopsia cut&#225;nea&#46; En nuestro paciente no aislamos el germen por no sospecharse esta posibilidad&#44; y tampoco observamos una histolog&#237;a totalmente compatible con celulitis o paniculitis infecciosa&#59; esto podr&#237;a justificarse por la realizaci&#243;n de la biopsia en estadios tempranos&#44; por ser bajo el n&#250;mero de C&#46; jejuni en las lesiones cut&#225;neas y porque en gran parte la patogenia puede estar mediada por toxinas<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; En todos los casos las lesiones similares a celulitis se describen como placas m&#250;ltiples de color marr&#243;n madera&#44; dolorosas&#44; bien delimitadas&#44; con linfedema&#44; sin aumento de la temperatura local y localizadas preferentemente en extremidades inferiores&#46; Se resuelven con el oportuno tratamiento antibioticoter&#225;pico asociado a veces con plasma&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El foco de infecci&#243;n es el aparato gastrointestinal sin necesidad de antecedente diarreico&#46; Campylobacter&#44; una vez que ha sobrepasado la barrera g&#225;strica&#44; a la que son muy sensibles&#44; alcanza un medio rico en bilis&#44; microaer&#243;filo&#44; favorable para su desarrollo y multiplicaci&#243;n&#46; En esas condiciones lo coloniza&#44; penetra en algunos casos en la mucosa intestinal&#44; y prolifera en la l&#225;mina propia y ganglio linf&#225;tico&#44; disemin&#225;ndose posteriormente por el torrente sangu&#237;neo&#46; Los pacientes con agammaglobulinemia pueden convertirse en portadores del Campylobacter&#44; a veces de dif&#237;cil erradicaci&#243;n&#44; lo que puede provocar nuevos episodios&#46; Esta susceptibilidad en pacientes con hipogammaglobulinemia es el resultado de la p&#233;rdida de actividad bactericida del suero&#44; no solucionable con la administraci&#243;n de IgG intravenosa<span class="elsevierStyleSup">15-17</span> por lo que algunas veces es necesaria la inyecci&#243;n de plasma fresco<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; los g&#233;neros bacterianos Campylobacter&#44; Flexispira y Helicobacter deben ser considerados causas de septicemia o bacteriemia en pacientes con agammaglobulinemia de tipo Bruton&#46; La sospecha aumenta en los casos que asocian lesiones tipo celulitis en los que no hay eritema ni aumento de la temperatura local&#46; Es aconsejable&#44; por tanto&#44; realizar en estos pacientes cultivos sistem&#225;ticos de heces ante la posibilidad de tratarse de portadores asintom&#225;ticos con riesgo de recurrencias&#46; En el caso de realizar cultivos de las lesiones cut&#225;neas&#44; 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Celulitis atípica asociada a bacteriemia por Campylobacter jejuni en un paciente con hipogammaglobulinemia ligada al cromosoma X
Atypical cellulitis associated with bacteremia from campylobacter jejuni in a patient with X-linked hypogammaglobulinemia.
María Rodríguez-Vázqueza, Mónica García-Arpaa, Lourdes Porras-Lealb, Guillermo Romero-Aguileraa, Pilar Cortina-de la Callea, Mª Dolores Romero-Aguilerac
a Unidad de Dermatología. Complejo Hospitalario de Alarcos. Ciudad Real. España.
b Servicio de Medicina Interna. Complejo Hospitalario de Alarcos. Ciudad Real. España.
c Servicio de Microbiología. Complejo Hospitalario de Alarcos. Ciudad Real. España.
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exista o no el antecedente de cuadro diarreico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un paciente var&#243;n de 18 a&#241;os de edad&#44; diagnosticado a los 4 a&#241;os de agammaglobulinemia ligada al cromosoma X&#44; fue sometido a trasplante corneal por conjuntivitis de repetici&#243;n 4 a&#241;os atr&#225;s&#46; En la actualidad recibe tratamiento con gammaglobulinas por v&#237;a parenteral cada 3 semanas&#46; Acudi&#243; a consulta de dermatolog&#237;a por presentar&#44; desde hac&#237;a 45 d&#237;as&#44; lesiones de crecimiento progresivo en brazo izquierdo y en ambas piernas&#44; dolorosas y no pruriginosas&#46; No refer&#237;a malestar general&#44; fiebre o escalofr&#237;os&#46; Negaba antecedentes de traumatismo en la zona&#44; cuadro de v&#237;as respiratorias altas o diarrea previa&#46; El paciente recordaba un cuadro similar a&#241;os atr&#225;s que se hab&#237;a resuelto con antibioticoterapia oral&#46; En la exploraci&#243;n por &#243;rganos y aparatos s&#243;lo se apreciaba palidez mucocut&#225;nea&#44; sin otros hallazgos significativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n cut&#225;nea se observaban varias lesiones&#46; La de mayor tama&#241;o era una placa que ocupaba los dos tercios inferiores del miembro inferior derecho&#44; de 25 cm de di&#225;metro mayor&#44; bien delimitada&#44; de color marr&#243;n&#44; con descamaci&#243;n blanquecina superficial&#44; empastada y dolorosa al tacto &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Las otras dos lesiones estaban localizadas en cara externa de pierna izquierda y en cara anterior de brazo izquierdo&#44; y consist&#237;an en placas de menor tama&#241;o &#40;3&#44;5 y 2 cm&#44; respectivamente&#41;&#44; pero de caracter&#237;sticas semejantes a la del miembro inferior derecho&#46; En ninguna de las tres lesiones se observaban signos inflamatorios&#46; No se palpaban adenopat&#237;as inguinales ni axilares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Localizada en miembro inferior derecho&#44; placa empastada&#44; de color madera&#44; con descamaci&#243;n superficial&#44; sin aumento de la temperatura local&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 15 d&#237;as de esta primera exploraci&#243;n el paciente comenz&#243; con sensaci&#243;n dist&#233;rmica y fiebre termometrada de hasta 40 &#176;C&#46; Presentaba edema en ambos miembros&#44; con piel de color eritematoso e hipertermia local &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Se palpaba una adenopat&#237;a axilar dolorosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n01-13057289tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Misma lesi&#243;n a los 15 d&#237;as&#46; Se observan signos inflamatorios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Las pruebas complementarias mostraban una leucocitosis de 21&#46;600&#47;&#956;l &#40;neutr&#243;filos 19&#46;400&#47;&#956;l&#44; linfocitos 800&#47;&#956;l&#41;&#44; trombocitosis de 560&#46;000&#47;&#956;l&#44; y una hipogammaglobulinemia &#40;IgG&#44; 756 mg&#47;dl&#59; IgA&#44; menor de 6&#44;67 mg&#47;dl&#59; IgM&#44; 4&#44;52 mg&#47;dl&#41;&#46; Los hemocultivos x 3 fueron positivos para C&#46; jejuni&#44; con un antibiograma sensible a amoxicilina-&#225;cido clavul&#225;nico&#44; eritromicina&#44; ciprofloxacino y gentamicina&#46; Los hemocultivos se procesaron en frascos aerobios y anaerobios de sistema vital de BioM&#233;rieux&#46; Una vez detectado el crecimiento se procedi&#243; a realizar la tinci&#243;n de Gram que demostr&#243; formas bacilares curvas&#44; por lo que se resembr&#243; en agar selectivo Skirrow &#40;Campylosel&#44; BioM&#233;rieux&#41; con incubaci&#243;n en atm&#243;sfera microaer&#243;fila a 42 &#176;C&#46; La identificaci&#243;n del pat&#243;geno se realiz&#243; de acuerdo con los protocolos de SEIMC &#40;crecimiento a 37 y 42 &#176;C&#44; catalasa y oxidasa&#44; sensibilidad al &#225;cido nalix&#237;dico&#44; producci&#243;n de SH<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#44; hidr&#243;lisis del hipurato&#41;&#46; El cultivo de las heces&#44; tomado tras iniciar tratamiento emp&#237;rico&#44; fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio histopatol&#243;gico revel&#243; un infiltrado inflamatorio en hipodermis constituido por linfocitos&#44; histiocitos y neutr&#243;filos a nivel septal y lobulillar&#44; con extensi&#243;n perivascular en la dermis&#46; El cultivo de la biopsia cut&#225;nea fue negativo para bacterias&#44; hongos y micobacterias&#46; No se sospech&#243; la presencia de Campylobacter&#44; por lo que la siembra de la biopsia cut&#225;nea no se realiz&#243; en medios y atm&#243;sfera adecuados para su recuperaci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente recibi&#243; tratamiento emp&#237;rico intravenoso con amoxicilina-&#225;cido clavul&#225;nico a dosis de 1 g cada 8 h asociado a levofloxacino 500 mg&#47;d&#237;a&#46; El tratamiento fue prolongado en el tiempo por la sensibilidad del microorganismo en el antibiograma y por la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica con remisi&#243;n de las lesiones&#44; la fiebre y la adenopat&#237;a axilar&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En la agammaglobulinemia ligada al cromosoma X se han descrito lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas &#40;lesiones tipo dermatomiositis&#44; granulomas cut&#225;neos caseificantes&#41; y otras inespec&#237;ficas&#44; que normalmente son secundarias a procesos infecciosos<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; En los &#250;ltimos a&#241;os los g&#233;neros Helicobacter&#44; Campylobacter y  Flexispira se han reconocido como causa de infecciones en pacientes con inmunodeficiencias<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>&#46; En algunos de estos pacientes la presencia de bacteriemia o septicemia por estos microorganismos se asocia con celulitis de caracter&#237;sticas peculiares&#46; La mayor&#237;a de estos casos se han descrito en pacientes con virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; positivos con bacteriemia por H&#46; cinaedi&#46; As&#237;&#44; Burman et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> aportan una serie de 7 pacientes de los cuales cuatro presentaban lesiones cut&#225;neas tipo eritema nudoso&#44; erisipela o celulitis&#46; Kiehlbauch et al<span class="elsevierStyleSup">10</span> observaron en 9 de 23 casos la presencia de fiebre y celulitis &#171;at&#237;pica&#187;&#46; Por &#250;ltimo&#44; Tee et al<span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span> describieron 4 casos de celulitis&#44; uno con cultivos de piel negativos y linfedema cr&#243;nico y en los otros 3 casos la bacteriemia era por Campylobacter&#59; dos de estos &#250;ltimos pacientes eran inmunodeprimidos pero no VIH positivos&#46; Weir et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> describieron en 4 casos VIH positivos bacteriemias o septicemias provocadas por microorganismos del g&#233;nero Flexispira&#44; y en uno de ellos lesiones de celulitis&#46; Recientemente se han descrito 3 casos de bacteriemia por  Flexispira&#44; en pacientes con agammaglobulinemia&#44; con lesiones tipo celulitis localizadas en extremidades<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por otro lado&#44; la presencia de septicemia o bacteriemia por C&#46; jejuni unido a lesiones en la piel tipo erisipela o celulitis se ha documentado en 6 casos<span class="elsevierStyleSup">13&#44;14</span>&#46; Entre ellos&#44; Kersten et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> describieron 3 pacientes con agammaglobulinemia de Bruton y septicemias recurrentes por C&#46; jejuni asociadas a lesiones similares a erisipela&#44; en las que en 2 casos se aisl&#243; el bacilo de la biopsia cut&#225;nea&#46; En nuestro paciente no aislamos el germen por no sospecharse esta posibilidad&#44; y tampoco observamos una histolog&#237;a totalmente compatible con celulitis o paniculitis infecciosa&#59; esto podr&#237;a justificarse por la realizaci&#243;n de la biopsia en estadios tempranos&#44; por ser bajo el n&#250;mero de C&#46; jejuni en las lesiones cut&#225;neas y porque en gran parte la patogenia puede estar mediada por toxinas<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; En todos los casos las lesiones similares a celulitis se describen como placas m&#250;ltiples de color marr&#243;n madera&#44; dolorosas&#44; bien delimitadas&#44; con linfedema&#44; sin aumento de la temperatura local y localizadas preferentemente en extremidades inferiores&#46; Se resuelven con el oportuno tratamiento antibioticoter&#225;pico asociado a veces con plasma&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El foco de infecci&#243;n es el aparato gastrointestinal sin necesidad de antecedente diarreico&#46; Campylobacter&#44; una vez que ha sobrepasado la barrera g&#225;strica&#44; a la que son muy sensibles&#44; alcanza un medio rico en bilis&#44; microaer&#243;filo&#44; favorable para su desarrollo y multiplicaci&#243;n&#46; En esas condiciones lo coloniza&#44; penetra en algunos casos en la mucosa intestinal&#44; y prolifera en la l&#225;mina propia y ganglio linf&#225;tico&#44; disemin&#225;ndose posteriormente por el torrente sangu&#237;neo&#46; Los pacientes con agammaglobulinemia pueden convertirse en portadores del Campylobacter&#44; a veces de dif&#237;cil erradicaci&#243;n&#44; lo que puede provocar nuevos episodios&#46; Esta susceptibilidad en pacientes con hipogammaglobulinemia es el resultado de la p&#233;rdida de actividad bactericida del suero&#44; no solucionable con la administraci&#243;n de IgG intravenosa<span class="elsevierStyleSup">15-17</span> por lo que algunas veces es necesaria la inyecci&#243;n de plasma fresco<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; los g&#233;neros bacterianos Campylobacter&#44; Flexispira y Helicobacter deben ser considerados causas de septicemia o bacteriemia en pacientes con agammaglobulinemia de tipo Bruton&#46; La sospecha aumenta en los casos que asocian lesiones tipo celulitis en los que no hay eritema ni aumento de la temperatura local&#46; Es aconsejable&#44; por tanto&#44; realizar en estos pacientes cultivos sistem&#225;ticos de heces ante la posibilidad de tratarse de portadores asintom&#225;ticos con riesgo de recurrencias&#46; En el caso de realizar cultivos de las lesiones cut&#225;neas&#44; 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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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