Mastocitosis sistémica con hiperpigmentación cutánea difusa
Systemic mastocytosis: an unusual etiology for cutaneous hyperpigmentation
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También refería ocasionales cuadros de diarrea autolimitados, por los que nunca consultó a su médico. A la exploración cutánea se objetivaba una hiperpigmentación cutánea eritematopardusca casi generalizada (fig. 1). En algunas zonas, como cara y hombros, se observaban además eritema y telangiectasias (fig. 2). En abdomen y rodillas la piel aparecía engrosada, algo indurada al tacto y con remarcamiento de los surcos cutáneos. Las mucosas se encontraban respetadas. La auscultación cardiopulmonar era normal. A la palpación abdominal se detectó una hepatomegalia de 10 cm acompañada de esplenomegalia de 8 cm. No se palparon adenopatías.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047089tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Hiperpigmentación generalizada en la espalda.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047089tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--Eritema y telangiectasias con mayor detalle en hombro.</p><p class="elsevierStylePara">Una biopsia cutánea de la espalda mostró una hiperpigmentación melánica basal en la epidermis (fig. 3). La dermis superficial contenía algunos vasos ectásicos y melanófagos y en la dermis profunda se observaban células de aspecto fusiforme, que presentaban gránulos metacromáticos citoplasmáticos en la tinción de Giemsa (fig. 4).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047089tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Hiperpigmenatación de la membrana basal y vasos ectásicos en dermis (HE, x100).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047089tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--Células fusiformes con gránulos metacromáticos citoplasmáticos en dermis profunda (Giemsa, x200).</p><p class="elsevierStylePara">En el hemograma destacaba una leucocitosis de 21.400 cél./μl con neutrofilia. El resto del hemograma y la bioquímica sanguínea fueron estrictamente normales. En la tomografía computarizada toracoabdominal y en la ecografía abdominal se observaron adenomegalias celíacas, retroperitoneales y mesentéricas, así como hepatoesplenomegalia. El mapa óseo mostraba osteosclerosis generalizada. La triptasa sérica total fue de 278 mg/l (valores normales < 13,5 mg/l). El resto de exploraciones solicitadas, incluyendo radiografía de tórax, anticuerpos antinucleares, ácido fólico, vitamina B<span class="elsevierStyleInf">12</span>, proteinograma, inmunoglobulinas, gammagrafía ósea y estudios hormonales fueron normales.</p><p class="elsevierStylePara">Se realizó una biopsia de médula ósea en la que se apreció que la celularidad grasa se encontraba reemplazada por un aumento de la celularidad hematopoyética entre la que destacaban áreas de fibrosis, constituidas fundamentalmente por colágena, que en ocasiones configuraban nódulos en torno a estructuras vasculares. En estas áreas y dispersas por el resto de la médula se advertían células alargadas que, con tinción de Giemsa mostraban gránulos metacromáticos (mastocitos). A estas células se sumaban numerosos eosinófilos. Asimismo, las biopsias hepáticas y ganglionares realizadas mostraron infiltración tisular por mastocitos.</p><p class="elsevierStylePara">Se pautó tratamiento inicialmente con clorhidrato de hidroxicina (25 mg/día) para el control del prurito con buena respuesta.</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Se reconocen cuatro formas de afectación cutánea en la mastocitosis que son mastocitomas, urticaria pigmentosa, mastocitosis cutánea difusa y telangiectasia macularis eruptiva persistente. De ellos, la urticaria pigmentosa es la forma más frecuente de mastocitosis cutánea en adultos.</p><p class="elsevierStylePara">La presencia de eritema con hiperpigmentación difusa, como sucedió en nuestro paciente, es una presentación infrecuente de la enfermedad, que ha sido raramente descrita<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara"> Histológicamente, todas las formas de mastocitosis se caracterizan por un aumento de los mastocitos que pueden ponerse de manifiesto con tinciones especiales como Giemsa o azul de toluidina. Son frecuentes la hiperpigmentación de la capa basal y la presencia de eosinófilos.</p><p class="elsevierStylePara">En la piel, tanto sana como enferma, de los enfermos de mastocitosis cutánea, se ha demostrado un aumento del factor de crecimiento del mastocito (MGF) o ligando de kit<span class="elsevierStyleSup">4</span>. Esta citocina actúa sobre células que expresan en su superficie el receptor kit, como los melanocitos, mastocitos y células madre de la médula ósea. El ligando de kit induce la proliferación de mastocitos y la liberación de mediadores. Su acción sobre los melanocitos, estimulando tanto su proliferación como la síntesis de melanina parece explicar la pigmentación que aparece en las lesiones cutáneas de mastocitosis y podría haber desempeñado un importante papel en la hiperpigmentación difusa de nuestro paciente.</p>" "pdfFichero" => "103v94n04a13047089pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553284" "palabras" => array:1 [ 0 => "mastocitosis sistémica, hiperpigmentación" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553285" "palabras" => array:1 [ 0 => "systemic mastocytosis, hyperpigmentation" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "Presentamos un caso de mastocitosis sistémica que mostraba una importante y progresiva hiperpigmentación melánica cutánea a lo largo de los últimos 8 años. 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Información del artículo
ISSN: 00017310Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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| 2024 Noviembre | 15 | 6 | 21 |
| 2024 Octubre | 92 | 57 | 149 |
| 2024 Septiembre | 89 | 30 | 119 |
| 2024 Agosto | 109 | 66 | 175 |
| 2024 Julio | 66 | 53 | 119 |
| 2024 Junio | 85 | 32 | 117 |
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| 2021 Febrero | 91 | 35 | 126 |
| 2021 Enero | 44 | 20 | 64 |
| 2020 Diciembre | 41 | 14 | 55 |
| 2020 Noviembre | 44 | 11 | 55 |
| 2020 Octubre | 44 | 10 | 54 |
| 2020 Septiembre | 43 | 4 | 47 |
| 2020 Agosto | 39 | 17 | 56 |
| 2020 Julio | 28 | 10 | 38 |
| 2020 Junio | 21 | 12 | 33 |
| 2020 Mayo | 26 | 30 | 56 |
| 2020 Abril | 21 | 18 | 39 |
| 2020 Marzo | 20 | 21 | 41 |
| 2020 Febrero | 2 | 10 | 12 |
| 2020 Enero | 0 | 3 | 3 |
| 2019 Diciembre | 0 | 2 | 2 |
| 2019 Noviembre | 0 | 5 | 5 |
| 2019 Octubre | 0 | 1 | 1 |
| 2019 Septiembre | 3 | 6 | 9 |
| 2019 Agosto | 0 | 5 | 5 |
| 2019 Julio | 0 | 3 | 3 |
| 2019 Junio | 0 | 16 | 16 |
| 2019 Mayo | 0 | 18 | 18 |
| 2019 Abril | 0 | 12 | 12 |
| 2019 Marzo | 0 | 5 | 5 |
| 2019 Febrero | 0 | 2 | 2 |
| 2019 Enero | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Diciembre | 1 | 3 | 4 |
| 2018 Octubre | 1 | 4 | 5 |
| 2018 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Marzo | 15 | 4 | 19 |
| 2018 Febrero | 34 | 14 | 48 |
| 2018 Enero | 30 | 10 | 40 |
| 2017 Diciembre | 44 | 16 | 60 |
| 2017 Noviembre | 53 | 12 | 65 |
| 2017 Octubre | 42 | 6 | 48 |
| 2017 Septiembre | 34 | 9 | 43 |
| 2017 Agosto | 53 | 17 | 70 |
| 2017 Julio | 35 | 4 | 39 |
| 2017 Junio | 52 | 31 | 83 |
| 2017 Mayo | 59 | 11 | 70 |
| 2017 Abril | 32 | 5 | 37 |
| 2017 Marzo | 57 | 27 | 84 |
| 2017 Febrero | 140 | 13 | 153 |
| 2017 Enero | 31 | 9 | 40 |
| 2016 Diciembre | 52 | 22 | 74 |
| 2016 Noviembre | 73 | 18 | 91 |
| 2016 Octubre | 98 | 31 | 129 |
| 2016 Septiembre | 176 | 16 | 192 |
| 2016 Agosto | 69 | 14 | 83 |
| 2016 Julio | 56 | 16 | 72 |
| 2016 Junio | 8 | 10 | 18 |
| 2016 Mayo | 8 | 14 | 22 |
| 2016 Abril | 5 | 2 | 7 |
| 2016 Marzo | 6 | 2 | 8 |
| 2016 Febrero | 20 | 5 | 25 |
| 2016 Enero | 12 | 20 | 32 |
| 2015 Diciembre | 16 | 19 | 35 |
| 2015 Noviembre | 27 | 19 | 46 |
| 2015 Octubre | 18 | 21 | 39 |
| 2015 Septiembre | 20 | 17 | 37 |
| 2015 Agosto | 27 | 10 | 37 |
| 2015 Julio | 86 | 11 | 97 |
| 2015 Junio | 70 | 5 | 75 |
| 2015 Mayo | 98 | 15 | 113 |
| 2015 Abril | 83 | 11 | 94 |
| 2015 Marzo | 93 | 6 | 99 |
| 2015 Febrero | 80 | 6 | 86 |
| 2015 Enero | 73 | 6 | 79 |
| 2014 Diciembre | 85 | 7 | 92 |
| 2014 Noviembre | 109 | 10 | 119 |
| 2014 Octubre | 147 | 10 | 157 |
| 2014 Septiembre | 91 | 13 | 104 |
| 2014 Agosto | 112 | 22 | 134 |
| 2014 Julio | 107 | 14 | 121 |
| 2014 Junio | 104 | 15 | 119 |
| 2014 Mayo | 93 | 19 | 112 |
| 2014 Abril | 75 | 14 | 89 |
| 2014 Marzo | 69 | 33 | 102 |
| 2014 Febrero | 74 | 21 | 95 |
| 2014 Enero | 76 | 20 | 96 |
| 2013 Diciembre | 69 | 25 | 94 |
| 2013 Noviembre | 60 | 28 | 88 |
| 2013 Octubre | 50 | 26 | 76 |
| 2013 Septiembre | 66 | 34 | 100 |
| 2013 Agosto | 71 | 37 | 108 |
| 2013 Julio | 91 | 51 | 142 |
| 2013 Junio | 56 | 53 | 109 |
| 2013 Mayo | 67 | 45 | 112 |
| 2013 Abril | 75 | 36 | 111 |
| 2013 Marzo | 69 | 29 | 98 |
| 2013 Febrero | 53 | 15 | 68 |
| 2013 Enero | 54 | 15 | 69 |
| 2012 Diciembre | 63 | 14 | 77 |
| 2012 Noviembre | 38 | 7 | 45 |
| 2012 Octubre | 41 | 3 | 44 |
| 2012 Septiembre | 14 | 2 | 16 |
| 2012 Agosto | 2 | 0 | 2 |
| 2011 Mayo | 5 | 0 | 5 |
| 2011 Abril | 7 | 0 | 7 |
| 2011 Marzo | 5 | 0 | 5 |
| 2011 Febrero | 11 | 0 | 11 |
| 2011 Enero | 13 | 0 | 13 |
| 2010 Diciembre | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Octubre | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Septiembre | 26 | 0 | 26 |
| 2010 Agosto | 9 | 0 | 9 |
| 2010 Julio | 17 | 0 | 17 |
| 2010 Junio | 40 | 0 | 40 |
| 2010 Mayo | 22 | 0 | 22 |
| 2010 Abril | 53 | 0 | 53 |
| 2010 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2010 Enero | 34 | 0 | 34 |
| 2009 Diciembre | 22 | 0 | 22 |
| 2009 Noviembre | 58 | 0 | 58 |
| 2009 Octubre | 31 | 0 | 31 |
| 2009 Septiembre | 31 | 0 | 31 |
| 2009 Agosto | 10 | 0 | 10 |
| 2009 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2009 Junio | 5 | 0 | 5 |
| 2009 Mayo | 10 | 0 | 10 |
| 2009 Abril | 7 | 0 | 7 |
| 2009 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2009 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Julio | 6 | 0 | 6 |
| 2008 Junio | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Mayo | 4 | 0 | 4 |
| 2008 Febrero | 5 | 0 | 5 |
| 2007 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Octubre | 2 | 0 | 2 |
| 2007 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
| 2007 Abril | 1 | 0 | 1 |
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