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sin antecedentes personales o familiares de inter&#233;s&#44; acudi&#243; a nuestro hospital por un dermatofibroma en pierna derecha&#59; en la exploraci&#243;n destacaba la presencia de unas lesiones papulosas asintom&#225;ticas en ambas eminencias tenares de m&#225;s de 15 a&#241;os de evoluci&#243;n &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; La biopsia de una de las lesiones mostraba piel con leve acantosis e hiperqueratosis&#59; con la t&#233;cnica de orce&#237;na se apreciaba disminuci&#243;n de las fibras el&#225;sticas con rotura de &#233;stas&#44; m&#225;s llamativa en la dermis profunda&#44; todo ello compatible con el diagn&#243;stico de acroqueratoelastoidosis&#46; No se instaur&#243; ning&#250;n tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones cl&#237;nicas del caso 1&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 2</p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 53 a&#241;os sin antecedentes personales o familiares de inter&#233;s consult&#243; por lesiones papulosas querat&#243;sicas en palmas y en menor n&#250;mero en plantas&#44; que se extend&#237;an al dorso de las articulaciones interfal&#225;ngicas &#40;fig&#46; 2&#41;&#59; la paciente refer&#237;a prurito&#46; No hab&#237;a signos de lesiones solares en la piel expuesta ni historia de trabajo manual intenso&#46; La biopsia de una de las lesiones mostr&#243; una zona deprimida de la epidermis con capa granulosa sobre la que se identificaba una gruesa capa c&#243;rnea&#59; en la dermis reticular se apreciaban fibras de reticulina engrosadas y fragmentadas &#40;figs&#46; 3 y 4&#41;&#46; Se instaur&#243; tratamiento con corticoides t&#243;picos de alta potencia &#40;propionato de clobetasol&#41;&#44; con lo que mejoraron el prurito y el componente inflamatorio&#44; permaneciendo estables las lesiones papulosas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Lesiones t&#237;picas del caso 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Visi&#243;n panor&#225;mica de una tinci&#243;n hematoxilina-eosina de una de las lesiones del caso 2 donde se aprecia una hiperqueratosis con una epidermis deprimida&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Tinci&#243;n de orce&#237;na de una lesi&#243;n del caso 2 donde se observan en dermis reticular fibras de reticulina engrosadas y fragmentadas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">La acroqueratoelastoidosis se caracteriza por la aparici&#243;n espont&#225;nea de p&#225;pulas y placas en zonas marginales de palmas y plantas en adultos j&#243;venes&#46; Las lesiones palmares suelen ser p&#225;pulas solitarias de aspecto transl&#250;cido&#44; algunas umbilicadas&#44; mientras que las plantares suelen confluir formando placas<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46; En ocasiones se extienden a dorso de manos y pies y a tercio inferior de piernas<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Las lesiones suelen ser asintom&#225;ticas&#44; aunque pueden ser pruriginosas o asociarse a hiperhidrosis<span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span>&#46; En la mayor&#237;a de los casos publicados&#44; sobre todo los m&#225;s recientes<span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span>&#44; no se describe incidencia familiar&#46; Sin embargo&#44; varios autores han descrito una herencia familiar<span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span> con un patr&#243;n de transmisi&#243;n autos&#243;mico dominante<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#44; autos&#243;mico recesivo<span class="elsevierStyleSup">9</span> y una posible vinculaci&#243;n al cromosoma 2<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Histol&#243;gicamente&#44; las p&#225;pulas muestran hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica y acantosis&#46; En la dermis se observan fibras el&#225;sticas fragmentadas y en menor n&#250;mero de lo habitual&#59; a veces&#44; estos cambios d&#233;rmicos s&#243;lo son evidentes al microscopio electr&#243;nico<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La causa de la acroqueratoelastoidosis es desconocida&#46; Las p&#225;pulas querast&#243;sicas que se aprecian cl&#237;nicamente pueden ser el resultado de un exceso de producci&#243;n de filagrina que se acumula como una banda densa encima de la capa granular antes de ser incorporada a la matriz proteica de la queratina epid&#233;rmica madura<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#46; Con el microscopio electr&#243;nico puede observarse que los fibroblastos de la dermis reticular est&#225;n disminuidos en n&#250;mero y contienen gr&#225;nulos densos en su interior&#59; estos gr&#225;nulos densos pueden ser precursores de fibras el&#225;sticas<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Esta observaci&#243;n induce a pensar que el proceso patol&#243;gico subyacente es la elastorrexis &#40;anormalidad en la secreci&#243;n de material el&#225;stico por los fibroblastos&#41; en vez de la elastoidosis &#40;degradaci&#243;n fibrilar&#41;&#44; como se deduce del nombre de la entidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los principales diagn&#243;sticos diferenciales son &#40;tabla 1&#41; la hiperqueratosis focal acral<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; las placas de col&#225;geno degenerado de las manos<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; la queratoelastoidosis marginal de las manos<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#44; la acroqueratosis verruciforme de Hopf<span class="elsevierStyleSup">15</span> y la queratodermia palmoplantar punteada<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Los casos de hiperqueratosis focal acral son cl&#237;nicamente id&#233;nticos a los de acroqueratoelastoidosis&#44; pero sin alteraciones d&#233;rmicas&#44; incluso usando microscopio electr&#243;nico&#46; Las placas de col&#225;geno degenerado y la queratoelastoidosis marginal de las manos son dos cuadros estrechamente relacionados que afectan sobre todo a personas de edad avanzada&#59; el primero representa una forma localizada de elastosis act&#237;nica de la dermis de las manos&#44; y el segundo son lesiones degenerativas de las manos descritas en trabajadores manuales australianos con historia de exposici&#243;n cr&#243;nica al sol&#46; Para unificar estos cuadros tan parecidos cl&#237;nicamente se ha propuesto<span class="elsevierStyleSup">17</span> el t&#233;rmino de acroqueratodermias papulosas marginales&#44; que a su vez podr&#237;an ser clasificadas de un tipo hereditario con o sin elastorrexis &#40;acroqueratoelastoidosis e hiperqueratosis focal acral&#44; respectivamente&#41;&#44; y un tipo adquirido &#40;que incluir&#237;a las placas de col&#225;geno degenerado y la queratoelastoidosis marginal de las manos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de la acroqueratoelastoidosis es bastante insatisfactorio&#59; de todos los tratamientos ensayados &#40;nitr&#243;geno l&#237;quido&#44; &#225;cido salic&#237;lico t&#243;pico&#44; capsaicina t&#243;pica<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#44; metotrexato&#44; dapsona&#44; corticoides orales y t&#243;picos&#41;&#44; el que ha conseguido alguna mejor&#237;a es el &#225;cido retinoico oral &#40;50 mg&#47;kg&#41;&#44; 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Acroqueratoelastoidosis: presentación de dos nuevos casos
Acrokeratoelastoidosis. Presentation of two new cases
Raquel Riveraa, Aurora Guerraa, José Luis Rodríguez-Peraltob, Luis Iglesiasa
a Servicios de Dermatología. Hospital 12 de Octubre. Madrid. España.
b Servicios de Anatomía Patológica. Hospital 12 de Octubre. Madrid. España.
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sin antecedentes personales o familiares de inter&#233;s&#44; acudi&#243; a nuestro hospital por un dermatofibroma en pierna derecha&#59; en la exploraci&#243;n destacaba la presencia de unas lesiones papulosas asintom&#225;ticas en ambas eminencias tenares de m&#225;s de 15 a&#241;os de evoluci&#243;n &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; La biopsia de una de las lesiones mostraba piel con leve acantosis e hiperqueratosis&#59; con la t&#233;cnica de orce&#237;na se apreciaba disminuci&#243;n de las fibras el&#225;sticas con rotura de &#233;stas&#44; m&#225;s llamativa en la dermis profunda&#44; todo ello compatible con el diagn&#243;stico de acroqueratoelastoidosis&#46; No se instaur&#243; ning&#250;n tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones cl&#237;nicas del caso 1&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 2</p><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 53 a&#241;os sin antecedentes personales o familiares de inter&#233;s consult&#243; por lesiones papulosas querat&#243;sicas en palmas y en menor n&#250;mero en plantas&#44; que se extend&#237;an al dorso de las articulaciones interfal&#225;ngicas &#40;fig&#46; 2&#41;&#59; la paciente refer&#237;a prurito&#46; No hab&#237;a signos de lesiones solares en la piel expuesta ni historia de trabajo manual intenso&#46; La biopsia de una de las lesiones mostr&#243; una zona deprimida de la epidermis con capa granulosa sobre la que se identificaba una gruesa capa c&#243;rnea&#59; en la dermis reticular se apreciaban fibras de reticulina engrosadas y fragmentadas &#40;figs&#46; 3 y 4&#41;&#46; Se instaur&#243; tratamiento con corticoides t&#243;picos de alta potencia &#40;propionato de clobetasol&#41;&#44; con lo que mejoraron el prurito y el componente inflamatorio&#44; permaneciendo estables las lesiones papulosas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Lesiones t&#237;picas del caso 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Visi&#243;n panor&#225;mica de una tinci&#243;n hematoxilina-eosina de una de las lesiones del caso 2 donde se aprecia una hiperqueratosis con una epidermis deprimida&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Tinci&#243;n de orce&#237;na de una lesi&#243;n del caso 2 donde se observan en dermis reticular fibras de reticulina engrosadas y fragmentadas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">La acroqueratoelastoidosis se caracteriza por la aparici&#243;n espont&#225;nea de p&#225;pulas y placas en zonas marginales de palmas y plantas en adultos j&#243;venes&#46; Las lesiones palmares suelen ser p&#225;pulas solitarias de aspecto transl&#250;cido&#44; algunas umbilicadas&#44; mientras que las plantares suelen confluir formando placas<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46; En ocasiones se extienden a dorso de manos y pies y a tercio inferior de piernas<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Las lesiones suelen ser asintom&#225;ticas&#44; aunque pueden ser pruriginosas o asociarse a hiperhidrosis<span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span>&#46; En la mayor&#237;a de los casos publicados&#44; sobre todo los m&#225;s recientes<span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span>&#44; no se describe incidencia familiar&#46; Sin embargo&#44; varios autores han descrito una herencia familiar<span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span> con un patr&#243;n de transmisi&#243;n autos&#243;mico dominante<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#44; autos&#243;mico recesivo<span class="elsevierStyleSup">9</span> y una posible vinculaci&#243;n al cromosoma 2<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Histol&#243;gicamente&#44; las p&#225;pulas muestran hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica y acantosis&#46; En la dermis se observan fibras el&#225;sticas fragmentadas y en menor n&#250;mero de lo habitual&#59; a veces&#44; estos cambios d&#233;rmicos s&#243;lo son evidentes al microscopio electr&#243;nico<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La causa de la acroqueratoelastoidosis es desconocida&#46; Las p&#225;pulas querast&#243;sicas que se aprecian cl&#237;nicamente pueden ser el resultado de un exceso de producci&#243;n de filagrina que se acumula como una banda densa encima de la capa granular antes de ser incorporada a la matriz proteica de la queratina epid&#233;rmica madura<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#46; Con el microscopio electr&#243;nico puede observarse que los fibroblastos de la dermis reticular est&#225;n disminuidos en n&#250;mero y contienen gr&#225;nulos densos en su interior&#59; estos gr&#225;nulos densos pueden ser precursores de fibras el&#225;sticas<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Esta observaci&#243;n induce a pensar que el proceso patol&#243;gico subyacente es la elastorrexis &#40;anormalidad en la secreci&#243;n de material el&#225;stico por los fibroblastos&#41; en vez de la elastoidosis &#40;degradaci&#243;n fibrilar&#41;&#44; como se deduce del nombre de la entidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los principales diagn&#243;sticos diferenciales son &#40;tabla 1&#41; la hiperqueratosis focal acral<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; las placas de col&#225;geno degenerado de las manos<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; la queratoelastoidosis marginal de las manos<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#44; la acroqueratosis verruciforme de Hopf<span class="elsevierStyleSup">15</span> y la queratodermia palmoplantar punteada<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Los casos de hiperqueratosis focal acral son cl&#237;nicamente id&#233;nticos a los de acroqueratoelastoidosis&#44; pero sin alteraciones d&#233;rmicas&#44; incluso usando microscopio electr&#243;nico&#46; Las placas de col&#225;geno degenerado y la queratoelastoidosis marginal de las manos son dos cuadros estrechamente relacionados que afectan sobre todo a personas de edad avanzada&#59; el primero representa una forma localizada de elastosis act&#237;nica de la dermis de las manos&#44; y el segundo son lesiones degenerativas de las manos descritas en trabajadores manuales australianos con historia de exposici&#243;n cr&#243;nica al sol&#46; Para unificar estos cuadros tan parecidos cl&#237;nicamente se ha propuesto<span class="elsevierStyleSup">17</span> el t&#233;rmino de acroqueratodermias papulosas marginales&#44; que a su vez podr&#237;an ser clasificadas de un tipo hereditario con o sin elastorrexis &#40;acroqueratoelastoidosis e hiperqueratosis focal acral&#44; respectivamente&#41;&#44; y un tipo adquirido &#40;que incluir&#237;a las placas de col&#225;geno degenerado y la queratoelastoidosis marginal de las manos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n04-13047085tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de la acroqueratoelastoidosis es bastante insatisfactorio&#59; de todos los tratamientos ensayados &#40;nitr&#243;geno l&#237;quido&#44; &#225;cido salic&#237;lico t&#243;pico&#44; capsaicina t&#243;pica<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#44; metotrexato&#44; dapsona&#44; corticoides orales y t&#243;picos&#41;&#44; el que ha conseguido alguna mejor&#237;a es el &#225;cido retinoico oral &#40;50 mg&#47;kg&#41;&#44; 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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2019 Agosto 7 22 29
2019 Julio 15 29 44
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2019 Abril 12 60 72
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2016 Noviembre 169 52 221
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