Un caso inusual de sarcoidosis de las cicatrices
An unusual case of scar sarcoidosis
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La afectación cutánea en la sarcoidosis oscila entre el 10% y el 35% de los pacientes con sarcoidosis sistémica<span class="elsevierStyleSup">2, 3</span>. Las lesiones se clasifican en específicas, con formación de granulomas no caseificantes, o inespecíficas, sin formación de granulomas pero asociadas a sarcoidosis en otros órganos<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Las lesiones específicas se ven con mayor frecuencia en la enfermedad crónica, mientras que las inespecíficas se correlacionan mejor con la enfermedad aguda, siendo el eritema nudoso la manifestación más frecuente<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista clínico, la sarcoidosis cutánea se puede manifestar de forma muy variada<span class="elsevierStyleSup">3</span>, incluyendo pápulas, placas, nódulos subcutáneos, angiolupoide, máculas hipopigmentadas, lupus pernio, placas psoriasiformes, lesiones ulcerosas, eritrodermia, sarcoidosis ictiosiforme, alopecia cicatricial y sarcoidosis de las cicatrices. Las manifestaciones cutáneas específicas más frecuentes en nuestra raza son el lupus pernio, las placas y la sarcoidosis de las cicatrices<span class="elsevierStyleSup">4</span>.</p><p class="elsevierStylePara"> DESCRIPCIÓN DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Se trata de una paciente de 30 años de edad, con el antecedente de una explosión de gas butano dos años antes de la consulta, por la que sufrió graves quemaduras que afectaban a más del 50% de la superficie corporal. Le fueron realizadas diversas reconstrucciones mediante Z-plastias e injertos cutáneos, a pesar de las cuales presentaba importantes secuelas cicatrizales (fig. 1). Acudió a nuestra consulta por cambios en las cicatrices, que consistían en la aparición reciente de lesiones en el abdomen, con posterior extensión a la espalda y las extremidades, incluyendo palmas de manos. Dichas lesiones producían prurito moderado. No refería otra sintomatología. No presentaba otros antecedentes de interés. Había sido tratada con esteroides tópicos, sin obtener mejoría.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n01-13043597tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Importantes secuelas cicatrizales en la extremidad superior derecha, previa al desarrollo de sarcoidosis.</p><p class="elsevierStylePara">En la exploración dermatológica se apreciaban lesiones papulosas y placas eritematovioláceas sobre áreas cicatriciales previas y sobre las zonas donantes de piel para realizar injertos (fig. 2). Afectaban al tronco, extremidades superiores e inferiores y presentaba lesiones en placa en la palma de las manos y dedos. Clínicamente, las lesiones de nuestra paciente simulaban queloides (fig. 3). La exploración física general fue normal.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n01-13043597tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--Imagen de las lesiones de la paciente. Presentaba pápulas y placas en tronco, de morfología cuadrangular en zonas donantes para realización de injertos cutáneos.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n01-13043597tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Mayor detalle de las lesiones de la espalda, con un aspecto similar a queloides.</p><p class="elsevierStylePara">Realizamos biopsia de varias lesiones. El estudio histopatológico mostró, bajo una epidermis normal, la presencia de granulomas que ocupaban prácticamente toda la dermis (fig. 4). Los granulomas estaban constituidos por histiocitos, células gigantes multinucleadas, y no presentaban necrosis (fig. 5). Periféricamente se podía observar en ocasiones una fina corona linfocitaria. Con la técnica de Ziehl-Neelsen no se observaron bacilos ácido-alcohol resistentes. La microscopia de luz polarizada no reveló la presencia de material extraño. La baciloscopia y el cultivo de Lowenstein realizados sobre la muestra de biopsia resultaron negativos.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n01-13043597tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--A: granulomas no caseificantes en dermis, con ocasionales células gigantes (hematoxilina-eosina, x40); B: cúmulos de células epitelioides (hematoxilina-eosina, x300).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n01-13043597tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.--Granuloma no caseificante con infiltrado linfocitario periférico (hematoxilina-eosina x120).</p><p class="elsevierStylePara">Realizamos los siguientes estudios complementarios: hemograma, velocidad de sedimentación globular (VSG), bioquímica sanguínea que incluye: calcio, función hepática y renal, enzima convertidora de angiotensina (ECA), calciuria de 24 horas, inmunoglobulinas, anticuerpos antinucleares (ANA), serologías de virus de hepatitis B y C, serología de sífilis (RPR) y estudio de coagulación, resultando alterados los siguientes parámetros: linfocitos 950/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> (normal: 1.000-4.800/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>) con unos leucocitos totales de 6.430/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>; VSG, 56 mm/h; GOT, 52 U/l; GPT, 70 U/l; GGT, 160 U/l; fosfatasa alcalina, 402 U/l; ECA, 186 U/l (normal: 18-55 U/l); IgA, 453 mg/dl (nor-mal: 70-400 mg/dl), e IgM, 233 mg/dl (normal hasta 230 mg/dl). El resto de los estudios mencionados resultaron normales o negativos. La intradermorrea-cción de Mantoux resultó negativa. La radiografía de tórax no mostró alteraciones significativas. Las radiografías de manos y pies sólo mostraron deformidades en relación con el antecedente traumático. La ecografía abdominal identificó un discreto aumento de la ecogenicidad hepática en relación con esteatosis.</p><p class="elsevierStylePara">Con los datos anteriores llegamos al diagnóstico de sarcoidosis con afectación cutánea y hepática. Cinco meses después del inicio de la clínica cutánea la paciente desarrolló una iridociclitis aguda del ojo derecho que fue tratada con corticoides tópicos, pero que posteriormente requirió corticoides sistémicos. Así, regresaron la uveítis y la afectación hepática, pero no logramos mejoría de las lesiones cutáneas, por lo que rebajamos la dosis de esteroides y asociamos cloroquina, sin respuesta por el momento. Recientemente la paciente ha sufrido un nuevo brote de uveítis y afectación hepática.</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSIÓN</p><p class="elsevierStylePara">La sarcoidosis de las cicatrices es poco frecuente<span class="elsevierStyleSup">5</span>. Suele afectar a mujeres de mediana edad y el período que transcurre entre el traumatismo y la transformación sarcoidea suele ser amplio (17-20 años)<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Asienta sobre cicatrices antiguas de etiología variada, habiéndose descrito sobre áreas de traumatismo crónico, tatuajes<span class="elsevierStyleSup">7</span>, cirugía, biopsias, vacunas antiinfecciosas y desensibilizantes<span class="elsevierStyleSup">8</span>, venopunción, intradermorreacción de Mantoux, punciones por rituales religiosos <span class="elsevierStyleSup">5</span> y sobre herpes zóster<span class="elsevierStyleSup">9, 10</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico diferencial se debe realizar con otras enfermedades que cursan con granulomas, como la tuberculosis, por lo que serán útiles los estudios microbiológicos y la intradermorreacción de Mantoux. También es preciso diferenciarlos de los granulomas por cuerpo extraño, y especialmente del granuloma por sílice<span class="elsevierStyleSup">11</span>. Tradicionalmente, el hallazgo de material extraño polarizable en granulomas epitelioides cutáneos excluía el diagnóstico de sarcoidosis. No obstante, se han publicado varios casos de pacientes con un diagnóstico bien establecido de sarcoidosis sistémica, en los que se observó material extraño en los granulomas cutáneos hasta en un 22% de los casos, lo cual indica que no es un hallazgo tan inusual<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Esto es más frecuente en la sarcoidosis papulosa de las rodillas, la de las cicatrices<span class="elsevierStyleSup">4</span> y la subcutánea<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Por ello se considera que el hallazgo de granulomas de cuerpo extraño no excluye el diagnóstico de sarcoidosis, ya que el cuerpo extraño puede actuar como foco localizador del granuloma<span class="elsevierStyleSup">12, 13</span>. En definitiva, una reacción sarcoidea en la piel, en combinación con la clínica, puede interpretarse como una sarcoidosis con una confianza razonable, sobre todo cuando hay signos sistémicos de la enfermedad<span class="elsevierStyleSup">2, 9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La sarcoidosis de las cicatrices puede ser la única manifestación de una sarcoidosis sistémica y ser la primera manifestación clínica de la enfermedad. Generalmente, la sarcoidosis de las cicatrices acontece en dos circunstancias: en la fase aguda de la sarcoidosis, antes que los cambios parenquimatosos pulmonares y asociada a adenopatías hiliares y eritema nudoso, o en fases tardías de la sarcoidosis en pacientes en remisión, indicando estos cambios en las cicatrices una exacerbación de la enfermedad<span class="elsevierStyleSup">3, 14</span>. De forma excepcional hay casos descritos en los que no aparece en ninguna de estas dos condiciones, sino que la sarcoidosis de las cicatrices puede ser el primer signo de la sarcoidosis sistémica, como el caso que nosotros describimos.</p><p class="elsevierStylePara">De cara al pronóstico es importante señalar que no hay correlación entre la extensión de las lesiones cutáneas y la presencia o ausencia de lesiones sistémicas<span class="elsevierStyleSup">4</span>. Sin embargo, sí hay relación entre el tipo de lesión cutánea y la enfermedad sistémica. Así, el lupus pernio, la sarcoidosis de las cicatrices y las lesiones en placa suelen asociarse a enfermedad sistémica grave, mientras que las lesiones papulosas suelen asociarse a sarcoidosis pulmonar en estadio I (adenopatías hiliares)<span class="elsevierStyleSup">4</span>, con un buen pronóstico.</p><p class="elsevierStylePara">Los mecanismos patogénicos no están claros. No obstante, se acepta que la sarcoidosis puede representar una respuesta a antígenos infecciosos o a autoantígenos, iniciada por macrófagos y mediada por células T, en individuos genéticamente predispuestos<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Así, tiene lugar una respuesta inmunitaria desproporcionada, constituida por un gran número de macrófagos activados y linfocitos T CD4+, lo que lleva a la formación de granulomas<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Además se cree que en la sarcoidosis se altera la capacidad del sistema inmune para manejar materiales extraños que pueden ser el estímulo para la formación de granulomas<span class="elsevierStyleSup">2</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La afectación sistémica es la indicación esencial para el tratamiento, si bien algunos pacientes con lesiones cutáneas desfigurantes pueden ser igualmente tratados<span class="elsevierStyleSup">4</span>. Se han utilizado diversos tratamientos que incluyen corticoides tópicos, intralesionales y sistémicos, antipalúdicos, metotrexato, isotretinoína, alopurinol, talidomida y extirpación quirúrgica de lesiones aisladas, pero ningún tratamiento ha mostrado unos resultados claramente eficaces<span class="elsevierStyleSup">1, 3, 4</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En conclusión, creemos que el caso que presentamos es excepcional por diversos motivos. En primer lugar, lo es desde el punto de vista clínico debido a su importante extensión. En segundo lugar, sabemos que la afectación de la piel palmoplantar en la sarcoidosis es excepcional<span class="elsevierStyleSup">15</span>, y nuestra paciente presentaba afectación de la piel de la palma de las manos y de los dedos. En tercer lugar, destacamos que en nuestra paciente las lesiones cutáneas representan la primera manifestación de la sarcoidosis. Por último, queremos destacar que no se asociaron a afectación pulmonar, lo cual es poco frecuente en las formas agudas de la sarcoidosis.</p><p class="elsevierStylePara"> También podemos concluir que el examen de las cicatrices es fundamental para la vigilancia de una sarcoidosis, ya que pueden ser marcadores de reactivación de la enfermedad sistémica<span class="elsevierStyleSup">6</span>. El enrojecimiento e infiltración de viejas cicatrices debe ser una clave para el diagnóstico de sarcoidosis y nos debe llevar a realizar una biopsia cutánea. Por último, se debe realizar un cuidadoso y prolongado seguimiento de los pacientes con sarcoidosis cutánea debido al riesgo que tienen de desarrollar sarcoidosis sistémica.</p>" "pdfFichero" => "103v94n01a13043597pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553530" "palabras" => array:1 [ 0 => "sarcoidosis, cicatrices, granulomas" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553531" "palabras" => array:1 [ 0 => "sarcoidosis, scar, granuloma" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "La sarcoidosis es una enfermedad multisistémica de etiología desconocida que afecta sobre todo a adultos jóvenes y que se caracteriza por la formación de granulomas epitelioides no caseificantes en diversos órganos. 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Scar sarcoidosis may be the first and single manifestation of systemic sarcoidosis." ] ] "multimedia" => array:10 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "tbl1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "103v94n01-13043597tab01.gif" "imagenAlto" => 286 "imagenAncho" => 379 "imagenTamanyo" => 45902 ] ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Importantes secuelas cicatrizales en la extremidad superior derecha, previa al desarrollo de sarcoidosis." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "tbl2" "etiqueta" => "Fig. 2" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "103v94n01-13043597tab02.gif" "imagenAlto" => 487 "imagenAncho" => 382 "imagenTamanyo" => 111461 ] ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Imagen de las lesiones de la paciente. 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Información del artículo
ISSN: 00017310Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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|---|---|---|---|
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| 2024 Octubre | 136 | 39 | 175 |
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| 2016 Febrero | 6 | 5 | 11 |
| 2016 Enero | 10 | 24 | 34 |
| 2015 Diciembre | 6 | 14 | 20 |
| 2015 Noviembre | 22 | 22 | 44 |
| 2015 Octubre | 14 | 13 | 27 |
| 2015 Septiembre | 10 | 4 | 14 |
| 2015 Agosto | 22 | 5 | 27 |
| 2015 Julio | 169 | 11 | 180 |
| 2015 Junio | 79 | 6 | 85 |
| 2015 Mayo | 97 | 8 | 105 |
| 2015 Abril | 83 | 8 | 91 |
| 2015 Marzo | 98 | 6 | 104 |
| 2015 Febrero | 116 | 6 | 122 |
| 2015 Enero | 83 | 5 | 88 |
| 2014 Diciembre | 74 | 4 | 78 |
| 2014 Noviembre | 81 | 6 | 87 |
| 2014 Octubre | 72 | 9 | 81 |
| 2014 Septiembre | 70 | 10 | 80 |
| 2014 Agosto | 89 | 12 | 101 |
| 2014 Julio | 71 | 18 | 89 |
| 2014 Junio | 78 | 11 | 89 |
| 2014 Mayo | 81 | 15 | 96 |
| 2014 Abril | 62 | 14 | 76 |
| 2014 Marzo | 51 | 22 | 73 |
| 2014 Febrero | 57 | 27 | 84 |
| 2014 Enero | 50 | 17 | 67 |
| 2013 Diciembre | 76 | 34 | 110 |
| 2013 Noviembre | 37 | 25 | 62 |
| 2013 Octubre | 43 | 27 | 70 |
| 2013 Septiembre | 48 | 31 | 79 |
| 2013 Agosto | 60 | 42 | 102 |
| 2013 Julio | 57 | 58 | 115 |
| 2013 Junio | 50 | 76 | 126 |
| 2013 Mayo | 48 | 53 | 101 |
| 2013 Abril | 62 | 38 | 100 |
| 2013 Marzo | 66 | 20 | 86 |
| 2013 Febrero | 63 | 18 | 81 |
| 2013 Enero | 76 | 14 | 90 |
| 2012 Diciembre | 51 | 12 | 63 |
| 2012 Noviembre | 35 | 4 | 39 |
| 2012 Octubre | 3 | 6 | 9 |
| 2012 Septiembre | 0 | 3 | 3 |
| 2012 Agosto | 2 | 0 | 2 |
| 2011 Mayo | 7 | 0 | 7 |
| 2011 Abril | 19 | 0 | 19 |
| 2011 Marzo | 9 | 0 | 9 |
| 2011 Febrero | 19 | 0 | 19 |
| 2011 Enero | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Diciembre | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Noviembre | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Octubre | 15 | 0 | 15 |
| 2010 Septiembre | 19 | 0 | 19 |
| 2010 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2010 Julio | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Junio | 9 | 0 | 9 |
| 2010 Abril | 8 | 0 | 8 |
| 2010 Marzo | 3 | 0 | 3 |
| 2010 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2010 Enero | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2009 Noviembre | 7 | 0 | 7 |
| 2009 Octubre | 6 | 0 | 6 |
| 2009 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Agosto | 4 | 0 | 4 |
| 2009 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2009 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2009 Mayo | 4 | 0 | 4 |
| 2009 Abril | 6 | 0 | 6 |
| 2009 Marzo | 3 | 0 | 3 |
| 2009 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Enero | 5 | 0 | 5 |
| 2008 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Octubre | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
| 2008 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Junio | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Mayo | 3 | 0 | 3 |
| 2008 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Mayo | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Enero | 1 | 0 | 1 |
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