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sin afectaci&#243;n de la piel&#46; La sintomatolog&#237;a m&#225;s com&#250;n es prurito o dolor&#44; de intensidad variable&#44; seg&#250;n la extensi&#243;n y gravedad de las lesiones cutaneomucosas<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La espongiosis eosinof&#237;lica fue descrita por Emmerson y Wilson-Jones<span class="elsevierStyleSup">5</span> en 1968 como un hallazgo histol&#243;gico frecuente en las fases iniciales del p&#233;nfigo&#46; Esta imagen histol&#243;gica era conocida desde muchos a&#241;os antes en procesos como la fase vesiculoampollosa de la incontinencia de pigmento&#46; Cuatro de los siete pacientes de la publicaci&#243;n original de Emmerson y Wilson-Jones presentaban un p&#233;nfigo con una imagen cl&#237;nica que recordaba a la dermatitis herpetiforme&#46; La aparici&#243;n de los estudios de inmunofluorescencia demostr&#243; que estos casos eran realmente p&#233;nfigos&#46; As&#237;&#44; en 1975 Jablonska et al<span class="elsevierStyleSup">6</span> proponen el t&#233;rmino p&#233;nfigo herpetiforme para designar pacientes con hallazgos histol&#243;gicos de espongiosis eosinof&#237;lica y hallazgos cl&#237;nicos tanto de un p&#233;nfigo como de una dermatitis herpetiforme&#46; En los a&#241;os siguientes Knight et al<span class="elsevierStyleSup">7</span> y posteriormente Ackerman<span class="elsevierStyleSup">8</span> se&#241;alaron que este patr&#243;n histopatol&#243;gico pod&#237;a aparecer en numerosas dermatosis &#40;tabla 1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">CASO CL&#205;NICO</p><p class="elsevierStylePara">Se trata de un var&#243;n de 37 a&#241;os que consult&#243; por una placa pruriginosa en espalda&#44; localizada en el &#225;rea interescapular&#44; de un mes de evoluci&#243;n y 10 cm de di&#225;metro&#46; La lesi&#243;n ten&#237;a un intenso aspecto inflamatorio con p&#250;stulas en su superficie &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; No exist&#237;an lesiones en otras localizaciones ni alteraci&#243;n del estado general&#46; Se realizaron cultivos micol&#243;gicos y bacteriol&#243;gicos de la lesi&#243;n&#44; que fueron negativos&#46; La anal&#237;tica b&#225;sica&#44; incluyendo un hemograma&#44; bioqu&#237;mica y sistem&#225;tico de orina y la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; no demostraron alteraciones significativas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Placa inflamatoria con p&#250;stulas excoriadas en superficie en el &#225;rea interescapular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; una biopsia cut&#225;nea en la que se observ&#243;&#44; en la epidermis&#44; una espongiosis intensa con exocitosis eosinof&#237;lica entre los queratinocitos &#40;fig&#46; 2&#41; y algunas ves&#237;culas intraepid&#233;rmicas dispersas&#46; En la dermis media y superficial se apreciaba un intenso infiltrado inflamatorio de disposici&#243;n difusa&#44; formado por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; Ocasionalmente este infiltrado pod&#237;a observarse tambi&#233;n en los fol&#237;culos&#46; La prueba de inmunofluorescencia directa realizada en piel lesional demostr&#243; dep&#243;sitos de IgG entre los queratinocitos epid&#233;rmicos &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La inmunofluorescencia indirecta fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Epidermis con espongiosis y exocitosis de eosin&#243;filos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Inmunofluorescencia directa con dep&#243;sitos de IgG entre los  queratinocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se instaur&#243; tratamiento con minociclina a dosis de 500 mg&#47;12 horas durante 3 semanas sin respuesta&#46; Pasado este tiempo se sustituy&#243; por sulfona a dosis de 100 mg&#47;d&#237;a&#44; con desaparici&#243;n total de las lesiones en 3 semanas&#46; Posteriormente fue disminuy&#233;ndose la dosis hasta su retirada total&#46; Dos a&#241;os despu&#233;s de la suspensi&#243;n de la sulfona el paciente contin&#250;a asintom&#225;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">El p&#233;nfigo vulgar raras veces se presenta como lesiones localizadas&#46; &#201;stas son frecuentes como formas de inicio&#44; pero en poco tiempo evolucionan hacia formas generalizadas&#46; En un peque&#241;o n&#250;mero de casos&#44; sin embargo&#44; permanecen como localizadas durante su evoluci&#243;n&#46; El p&#233;nfigo localizado es m&#225;s frecuente en la mucosa oral y raras veces las lesiones localizadas persistentes ocurren en la piel&#46; En estos casos suelen afectarse de forma preferente las &#225;reas de presi&#243;n&#44; como la espalda&#44; pero se han descrito diversos tipos de lesiones cut&#225;neas localizadas como manifestaci&#243;n cl&#237;nica de un p&#233;nfigo&#44; entre las que tenemos lesiones sobre cicatrices posquir&#250;rgicas<span class="elsevierStyleSup">9</span> o postquemadura<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#44; lesiones en &#225;reas previamente tratadas con radioterapia<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; lesiones con aspecto cl&#237;nico de queratosis seborreica<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; n&#243;dulos aislados<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; lesiones lineales de distribuci&#243;n zosteriforme<span class="elsevierStyleSup">14</span> o una placa vegetante en un brazo<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; Una placa inflamatoria aislada con p&#250;stulas en superficie es una presentaci&#243;n excepcional de p&#233;nfigo que no hemos encontrado descrita en la literatura&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La espongiosis eosinof&#237;lica o espongiosis con exocitosis epid&#233;rmica de eosin&#243;filos es un hallazgo bien conocido en las fases iniciales de p&#233;nfigo vulgar&#46; Es m&#225;s frecuente en el p&#233;nfigo vulgar y en el foli&#225;ceo&#44; pero tambi&#233;n puede observarse en otros tipos de p&#233;nfigos como el herpetiforme&#44; el vegetante o el paraneopl&#225;sico&#46; En algunas ocasiones la espongiosis eosinof&#237;lica precede a los hallazgos histopatol&#243;gicos t&#237;picos de un p&#233;nfigo&#44; pero el verdadero inter&#233;s de este patr&#243;n histol&#243;gico es que constituye un marcador de una presentaci&#243;n cl&#237;nica e histopatol&#243;gica peculiar de p&#233;nfigo<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Bajo el patr&#243;n histol&#243;gico de una espongiosis eosinof&#237;lica aparece un tipo especial de p&#233;nfigo&#44; que muestra unos hallazgos especiales como los observados en nuestro caso&#46; Presentan manifestaciones cl&#237;nicas at&#237;picas con una morfolog&#237;a inusual y en algunos casos&#44; incluso con signo de Nikolsky negativo&#44; suelen presentarse a una edad temprana&#44; es bastante frecuente encontrar una eosinofilia perif&#233;rica&#44; la evoluci&#243;n es normalmente benigna y tienen una buena respuesta terap&#233;utica a los esteroides y&#47;o peque&#241;as dosis de sulfonas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">De este modo&#44; en los casos en que nos encontremos lesiones aisladas con un patr&#243;n histopatol&#243;gico de espongiosis eosinof&#237;lica&#44; es esencial realizar una prueba de inmunofluorescencia para descartar una enfermedad ampollosa autoinmune&#46;</p>"
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Pénfigo localizado de presentación atípica
Localized pmphygus with atypical presentation
Jesús del Pozo Losadaa, Manuel Almagro Sáncheza, Walter Martínez Gómeza, María Teresa Yebra-Pimentel Vilarb, Eduardo Fonseca Capdevilaa
a Servicios de Dermatología. Complejo Hospitalario Juan Canalejo. La Coruña.
b Anatomía Patológica. Complejo Hospitalario Juan Canalejo. La Coruña.
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sin afectaci&#243;n de la piel&#46; La sintomatolog&#237;a m&#225;s com&#250;n es prurito o dolor&#44; de intensidad variable&#44; seg&#250;n la extensi&#243;n y gravedad de las lesiones cutaneomucosas<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La espongiosis eosinof&#237;lica fue descrita por Emmerson y Wilson-Jones<span class="elsevierStyleSup">5</span> en 1968 como un hallazgo histol&#243;gico frecuente en las fases iniciales del p&#233;nfigo&#46; Esta imagen histol&#243;gica era conocida desde muchos a&#241;os antes en procesos como la fase vesiculoampollosa de la incontinencia de pigmento&#46; Cuatro de los siete pacientes de la publicaci&#243;n original de Emmerson y Wilson-Jones presentaban un p&#233;nfigo con una imagen cl&#237;nica que recordaba a la dermatitis herpetiforme&#46; La aparici&#243;n de los estudios de inmunofluorescencia demostr&#243; que estos casos eran realmente p&#233;nfigos&#46; As&#237;&#44; en 1975 Jablonska et al<span class="elsevierStyleSup">6</span> proponen el t&#233;rmino p&#233;nfigo herpetiforme para designar pacientes con hallazgos histol&#243;gicos de espongiosis eosinof&#237;lica y hallazgos cl&#237;nicos tanto de un p&#233;nfigo como de una dermatitis herpetiforme&#46; En los a&#241;os siguientes Knight et al<span class="elsevierStyleSup">7</span> y posteriormente Ackerman<span class="elsevierStyleSup">8</span> se&#241;alaron que este patr&#243;n histopatol&#243;gico pod&#237;a aparecer en numerosas dermatosis &#40;tabla 1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">CASO CL&#205;NICO</p><p class="elsevierStylePara">Se trata de un var&#243;n de 37 a&#241;os que consult&#243; por una placa pruriginosa en espalda&#44; localizada en el &#225;rea interescapular&#44; de un mes de evoluci&#243;n y 10 cm de di&#225;metro&#46; La lesi&#243;n ten&#237;a un intenso aspecto inflamatorio con p&#250;stulas en su superficie &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; No exist&#237;an lesiones en otras localizaciones ni alteraci&#243;n del estado general&#46; Se realizaron cultivos micol&#243;gicos y bacteriol&#243;gicos de la lesi&#243;n&#44; que fueron negativos&#46; La anal&#237;tica b&#225;sica&#44; incluyendo un hemograma&#44; bioqu&#237;mica y sistem&#225;tico de orina y la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; no demostraron alteraciones significativas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Placa inflamatoria con p&#250;stulas excoriadas en superficie en el &#225;rea interescapular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; una biopsia cut&#225;nea en la que se observ&#243;&#44; en la epidermis&#44; una espongiosis intensa con exocitosis eosinof&#237;lica entre los queratinocitos &#40;fig&#46; 2&#41; y algunas ves&#237;culas intraepid&#233;rmicas dispersas&#46; En la dermis media y superficial se apreciaba un intenso infiltrado inflamatorio de disposici&#243;n difusa&#44; formado por linfocitos y eosin&#243;filos&#46; Ocasionalmente este infiltrado pod&#237;a observarse tambi&#233;n en los fol&#237;culos&#46; La prueba de inmunofluorescencia directa realizada en piel lesional demostr&#243; dep&#243;sitos de IgG entre los queratinocitos epid&#233;rmicos &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La inmunofluorescencia indirecta fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Epidermis con espongiosis y exocitosis de eosin&#243;filos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n09-13039814tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Inmunofluorescencia directa con dep&#243;sitos de IgG entre los  queratinocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se instaur&#243; tratamiento con minociclina a dosis de 500 mg&#47;12 horas durante 3 semanas sin respuesta&#46; Pasado este tiempo se sustituy&#243; por sulfona a dosis de 100 mg&#47;d&#237;a&#44; con desaparici&#243;n total de las lesiones en 3 semanas&#46; Posteriormente fue disminuy&#233;ndose la dosis hasta su retirada total&#46; Dos a&#241;os despu&#233;s de la suspensi&#243;n de la sulfona el paciente contin&#250;a asintom&#225;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">El p&#233;nfigo vulgar raras veces se presenta como lesiones localizadas&#46; &#201;stas son frecuentes como formas de inicio&#44; pero en poco tiempo evolucionan hacia formas generalizadas&#46; En un peque&#241;o n&#250;mero de casos&#44; sin embargo&#44; permanecen como localizadas durante su evoluci&#243;n&#46; El p&#233;nfigo localizado es m&#225;s frecuente en la mucosa oral y raras veces las lesiones localizadas persistentes ocurren en la piel&#46; En estos casos suelen afectarse de forma preferente las &#225;reas de presi&#243;n&#44; como la espalda&#44; pero se han descrito diversos tipos de lesiones cut&#225;neas localizadas como manifestaci&#243;n cl&#237;nica de un p&#233;nfigo&#44; entre las que tenemos lesiones sobre cicatrices posquir&#250;rgicas<span class="elsevierStyleSup">9</span> o postquemadura<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#44; lesiones en &#225;reas previamente tratadas con radioterapia<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; lesiones con aspecto cl&#237;nico de queratosis seborreica<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; n&#243;dulos aislados<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; lesiones lineales de distribuci&#243;n zosteriforme<span class="elsevierStyleSup">14</span> o una placa vegetante en un brazo<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; Una placa inflamatoria aislada con p&#250;stulas en superficie es una presentaci&#243;n excepcional de p&#233;nfigo que no hemos encontrado descrita en la literatura&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La espongiosis eosinof&#237;lica o espongiosis con exocitosis epid&#233;rmica de eosin&#243;filos es un hallazgo bien conocido en las fases iniciales de p&#233;nfigo vulgar&#46; Es m&#225;s frecuente en el p&#233;nfigo vulgar y en el foli&#225;ceo&#44; pero tambi&#233;n puede observarse en otros tipos de p&#233;nfigos como el herpetiforme&#44; el vegetante o el paraneopl&#225;sico&#46; En algunas ocasiones la espongiosis eosinof&#237;lica precede a los hallazgos histopatol&#243;gicos t&#237;picos de un p&#233;nfigo&#44; pero el verdadero inter&#233;s de este patr&#243;n histol&#243;gico es que constituye un marcador de una presentaci&#243;n cl&#237;nica e histopatol&#243;gica peculiar de p&#233;nfigo<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Bajo el patr&#243;n histol&#243;gico de una espongiosis eosinof&#237;lica aparece un tipo especial de p&#233;nfigo&#44; que muestra unos hallazgos especiales como los observados en nuestro caso&#46; Presentan manifestaciones cl&#237;nicas at&#237;picas con una morfolog&#237;a inusual y en algunos casos&#44; incluso con signo de Nikolsky negativo&#44; suelen presentarse a una edad temprana&#44; es bastante frecuente encontrar una eosinofilia perif&#233;rica&#44; la evoluci&#243;n es normalmente benigna y tienen una buena respuesta terap&#233;utica a los esteroides y&#47;o peque&#241;as dosis de sulfonas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">De este modo&#44; en los casos en que nos encontremos lesiones aisladas con un patr&#243;n histopatol&#243;gico de espongiosis eosinof&#237;lica&#44; es esencial realizar una prueba de inmunofluorescencia para descartar una enfermedad ampollosa autoinmune&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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