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A tenor de las series publicadas en los últimos años<span class="elsevierStyleSup">1, 3-6</span>, probablemente se trate de una lesión relativamente frecuente.</p><p class="elsevierStylePara">En el adulto el miofibroma cutáneo se manifiesta como un nódulo único de consistencia firme, sin tendencia a la involución<span class="elsevierStyleSup">6</span>, a diferencia de lo que ocurre en los casos infantiles. Histopatológicamente se caracteriza por presentar áreas hialinizadas, de aspecto «miofibroblástico», entremezcladas con otras de aspecto hemangiopericitoide<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Aunque existe cierta controversia al respecto, los últimos artículos publicados proponen un origen a partir de componentes miofibroblásticos o miopericitarios de las paredes vasculares<span class="elsevierStyleSup">3, 6, 7</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso de miofibroma cutáneo del adulto en su variante multinodular y realizamos una revisión de la literatura al respecto.</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Se trata de un hombre de 73 años que consultó por una lesión en cara anterior del muslo derecho de 10 años de evolución. Durante este tiempo la lesión había permanecido estable y era ligeramente dolorosa a la manipulación. En la exploración se observaba un nódulo multilobulado, de consistencia pétrea, de 2 cm de diámetro. La piel suprayacente era aparentemente normal aunque mostraba una coloración eritematoamarillenta (fig. 1). El resto de la exploración física no demostró ninguna otra anomalía, salvo una adenopatía submandibular.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Aspecto clínico de la lesión: nódulo eritematoso amarillento multilobulado de 2 cm de diámetro, pétreo a la palpación. Localizado en la cara anterior del muslo izquierdo.</p><p class="elsevierStylePara">Se realizó una extirpación quirúrgica de la lesión. El estudio histopatológico mostró una tumoración dérmica multilobulillar con una zona central hipocelular, esclerosa y otra hipercelular en la periferia en la que se veían multiples espacios vasculares (fig. 2). Estas áreas más periféricas de espacios vasculares ramificados recordaban a un hemangipericitoma, y se continuaban insensiblemente con nódulos esclerosos. También se observaban nódulos hemangiopericitoides a distancia y sin conexión aparente con la tumoración principal (fig. 3).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--Panorámica del tumor situado en dermis, con áreas esclerosas hipocelulares junto a otras hipercelulares. Destaca la presencia de hendiduras vasculares en la periferia de algunos nódulos.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Detalle de un nódulo de aspecto hemangiopericitoide que contiene múltiples espacios vasculares. Localizado a cierta distancia de la tumoración principal.</p><p class="elsevierStylePara">Las áreas hipocelulares presentaban un estroma escleroso. Las células que contenían se disponían en haces no muy bien estructurados. Estas células mostraban un núcleo alargado con extremos redondeados que recordaban fibras musculares lisas (fig. 4).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--Detalle de una transición entre una zona hipocelular con células fusiformes dispuestas en haces no muy bien estructurados con un estroma hialinizado y una zona hipercelular.</p><p class="elsevierStylePara">Las zonas más celulares presentaban múltiples espacios vasculares, algunos de los cuales contenían un único eritrocito. Rodeando estos espacios vasculares se observaban células de núcleo redondeado, con límites citoplasmáticos poco evidentes. En algunas zonas, estas células se disponían de forma angiocéntrica (fig. 5). En la periferia del tumor o a distancia del mismo se observaban áreas con evidente patrón hemangiopericitoide constituido por espacios vasculares que se ramificaban de forma que recordaban astas de ciervo (fig. 6).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.--Detalle de un nódulo hipercelular en el que además de múltiples espacios vasculares que contenían escasos hematíes se apreciaba un vaso de mayor calibre alrededor del cual se disponen las células.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab06.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 6.--Detalle de un área hemangiopericitoide que muestra espacios vasculares que en zonas, recuerdan astas de ciervo. Se aprecia también una hendidura vascular de mayor tamaño en la periferia del nódulo.</p><p class="elsevierStylePara">Muchos de los nódulos, tanto hipo como hipercelulares, presentaban una hendidura periférica en media luna.</p><p class="elsevierStylePara">Tras 2 años de seguimiento no ha habido recidiva.</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">A pesar de que la miofibromatosis infantil había sido descrita previamente por Stout en 1954, fueron Chung y Enzinger<span class="elsevierStyleSup">2</span> en 1981 quienes la independizaron como entidad al describir una serie de 61 casos. Estos autores citaron brevemente la existencia de casos en adultos caracterizados por lesiones solitarias, sin tendencia a la regresión y sin afectación visceral.</p><p class="elsevierStylePara">En 1989, Daimaru et al<span class="elsevierStyleSup">1</span> describieron específicamente el primer caso de miofibroma cutáneo en un adulto, pero fueron Beham et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> en 1993 quienes separaron este tipo de lesiones en dos entidades, la infantil y la del adulto, basándose principalmente en su comportamiento biológico distinto. Kutzner et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> y Requena et al<span class="elsevierStyleSup">6</span> publicaron en 1996 la mayor serie de casos de miofibroma cutáneo del adulto y postularon un origen pericitario de la tumoración. Similares conclusiones fueron posteriormente publicadas por Granter et al<span class="elsevierStyleSup">7</span>. Mentzel et al<span class="elsevierStyleSup">8</span> habían propuesto la misma histogénesis en los casos de miofibromatosis infantil 2 años antes.</p><p class="elsevierStylePara"> Clínicamente<span class="elsevierStyleSup">1</span> se trata de un nódulo único, a excepción de uno de los casos de Requena et al, que tenía siete lesiones. Parece que el miofibroma cutáneo del adulto es algo más frecuente en mujeres que en hombres<span class="elsevierStyleSup">3</span>, aunque se precisan series más amplias para confirmar este dato. Se ha descrito en pacientes de hasta 77 años<span class="elsevierStyleSup">9</span>. El límite de edad inferior es de 12 años, ya que los casos de edades inferiores se consideran infantiles<span class="elsevierStyleSup">10</span> de una forma arbitraria y probablemente errónea. La lesión suele ser multilobulillar, aunque circunscrita, de consistencia dura, pétrea o gomosa<span class="elsevierStyleSup">9, 10</span>. La piel suprayacente puede ser de aspecto normal , de apariencia vascular, o adoptar una coloración amarillenta<span class="elsevierStyleSup">11</span>. Un caso mostró una lesión ulcerada<span class="elsevierStyleSup">3</span>. El tamaño oscila entre 0,5 y 3 cm de diámetro<span class="elsevierStyleSup">3</span> y en el momento del diagnóstico suele haber tenido una evolución larga<span class="elsevierStyleSup">1</span>. En la mayoría de casos es asintomático, aunque no faltan las referencias de pacientes en los que era doloroso a la palpación<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Se localiza, por orden decreciente de frecuencia, en extremidades, cabeza y cuello y tronco<span class="elsevierStyleSup">4, 6</span>, aunque también se han descrito en lugares tan dispares como pene<span class="elsevierStyleSup">11</span>, conducto auditivo externo<span class="elsevierStyleSup">12</span> y en varias ocasiones en cavidad oral<span class="elsevierStyleSup">1, 3, 9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histopatológicos<span class="elsevierStyleSup">1, 3</span> son característicos. Se trata de un tumor localizado en dermis reticular con un patrón bifásico: áreas de apariencia miofibroblástica constituidas por células fusiformes con núcleos alargados de extremos romos que recuerdan fibras musculares lisas, dispuestas habitualmente en haces inmersos en un estroma escleroso; y áreas de apariencia hemangiopericitoide, constituidas por espacios vasculares ramificados rodeados por células de apariencia pericitoide o glomoide, a veces con disposición angiocéntrica. A veces se observa una hendidura en forma de media luna en la periferia de los nódulos.</p><p class="elsevierStylePara">Lás áreas hemangiopericitoides se localizan habitulamente en el centro en los casos infantiles, mientras que en los casos de los adultos su disposición es mucho más variable. En ocasiones se ha observado una aparente invasión vascular con protrusión de nódulos celulares en las luces vasculares, sin que ello tenga trascendencia desde el punto de vista pronóstico<span class="elsevierStyleSup">3</span>. No se aprecian atipias ni mitosis<span class="elsevierStyleSup">9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Kutzner et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> y Requena describieron cuatro variantes histopatológicas probablemente en relación con el tiempo de evolución de la lesión: vascular, nodular, multinodular o bifásica y fascicular. De acuerdo con estos autores la variante vascular correspondería a las lesiones más jóvenes y las de más tiempo de evolución mostrarían la variante fascicular, mientras que las variantes nodular y multinodular corresponderían a las fases intermedias, aunque serían las más características y frecuentes.</p><p class="elsevierStylePara">El estudio inmunohistoquímico puede ayudar al diagnóstico en los casos dudosos, con un patrón característico, ya que las células neoplásicas muestran negatividad para proteína S-100 y desmina, y positividad para la actina de músculo liso, actina muscular específica y vimentina<span class="elsevierStyleSup">1, 6</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Desde le punto de vista ultraestructural las células neoplásicas muestran filamentos intracitoplasmáticos en las áreas miofibroblásticas además de abundante retículo endoplasmático rugoso y vesículas de micropinocitosis<span class="elsevierStyleSup">3, 6, 9</span>. Estos hallazgos apoyan la naturaleza miofibroblástica<span class="elsevierStyleSup">5</span> o miopericitaria<span class="elsevierStyleSup">4, 6, 7</span> de la lesión. En la actualidad, el pericito es considerado una célula madre con capacidad para diferenciarse hacia células miofibroblásticas y células de músculo liso<span class="elsevierStyleSup">13</span>, considerándose el miopericito una célula intermedia entre un pericito y una célula de músculo liso<span class="elsevierStyleSup">14</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento del miofibroma cutáneo del adulto consiste en la exéresis quirúrgica. Los escasos casos descritos de recurrencias<span class="elsevierStyleSup">12, 13</span> probablemente sean debidos a una extirpación incompleta.</p><p class="elsevierStylePara">A pesar de sus similitudes, existen diferencias importantes entre la variante infantil<span class="elsevierStyleSup">2, 15</span> y la del adulto<span class="elsevierStyleSup">3</span>, sobre todo a nivel de su comportamiento biológico, lo que justifica su consideración como dos entidades separadas (tabla 1). Aunque los casos infantiles muestran tendencia a la involución, cuando existen lesiones múltiples con afectación visceral el pronóstico es muy malo y la mayoría de los pacientes fallecen como consecuencia de la insuficiencia del órgano afecto. Sin embargo, la mayoría de los casos infantiles se presentan como lesiones solitarias. En ocasiones se reconoce un carácter hereditario del cuadro.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n06-13034578tab07.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Nuestro caso corresponde a un miofibroma cutáneo del adulto en la variante multinodular. Sin embargo, presentaba la particularidad de la existencia de nódulos a cierta distancia de la lesión principal, hallazgo que no hemos encontrado descrito con anterioridad. La existencia de nódulos a distancia de la masa principal podría explicar la recidiva de este tumor en los escasos pacientes en que esto ha ocurrido.</p>" "pdfFichero" => "103v93n06a13034578pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553104" "palabras" => array:1 [ 0 => "miofibroma del adulto, miofibroblasto, miopericito, miofibromatosis infantil" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553105" "palabras" => array:1 [ 0 => "adult myofibroma, myofibroblast, myopericite, infantile myofibromatosis" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El miofibroma cutáneo es una entidad infrecuente, de la que recientemente se ha descrito la variante del adulto, que hoy día se considera independiente de la infantil. Clínicamente se manifiesta como un nódulo solitario, de consistencia firme y a menudo multilobulado. La lesión presenta una histopatología característica en la que se mezclan áreas «miofibroblásticas» y hemangiopericitoiden. Presentamos el caso de un hombre de 73 años con un nódulo multilobulado localizado en muslo derecho de 10 años de evolución. La lesión era dolorosa a la manipulación. Se realizó una exéresis y el estudio histopatológico demostró un miofibroma cutáneo, con la particularidad de presentar algunos nódulos a distancia de la lesión principal. No ha presentado recidiva tras 2 años de seguimiento. Realizamos una revisión de esta entidad." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Recently, an adult variant of cutaneous myofibroma has been described. Currently, this uncommon condition is considered a different entity from infantile myofibromatosis. Clinically, it is presented as solitary, hard, multilobulated nodule. 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2024 Octubre | 187 | 54 | 241 |
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2020 Junio | 64 | 24 | 88 |
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2020 Abril | 64 | 27 | 91 |
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2020 Febrero | 5 | 25 | 30 |
2020 Enero | 0 | 20 | 20 |
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2019 Abril | 5 | 113 | 118 |
2019 Marzo | 0 | 93 | 93 |
2019 Febrero | 0 | 65 | 65 |
2019 Enero | 1 | 63 | 64 |
2018 Diciembre | 3 | 19 | 22 |
2018 Noviembre | 3 | 5 | 8 |
2018 Octubre | 1 | 4 | 5 |
2018 Septiembre | 4 | 3 | 7 |
2018 Agosto | 0 | 28 | 28 |
2018 Julio | 0 | 31 | 31 |
2018 Junio | 0 | 36 | 36 |
2018 Mayo | 2 | 33 | 35 |
2018 Abril | 1 | 26 | 27 |
2018 Marzo | 8 | 21 | 29 |
2018 Febrero | 52 | 16 | 68 |
2018 Enero | 70 | 20 | 90 |
2017 Diciembre | 66 | 22 | 88 |
2017 Noviembre | 81 | 27 | 108 |
2017 Octubre | 72 | 25 | 97 |
2017 Septiembre | 82 | 35 | 117 |
2017 Agosto | 72 | 20 | 92 |
2017 Julio | 69 | 21 | 90 |
2017 Junio | 86 | 35 | 121 |
2017 Mayo | 108 | 22 | 130 |
2017 Abril | 96 | 35 | 131 |
2017 Marzo | 90 | 42 | 132 |
2017 Febrero | 209 | 30 | 239 |
2017 Enero | 88 | 14 | 102 |
2016 Diciembre | 77 | 19 | 96 |
2016 Noviembre | 117 | 24 | 141 |
2016 Octubre | 130 | 36 | 166 |
2016 Septiembre | 154 | 32 | 186 |
2016 Agosto | 117 | 20 | 137 |
2016 Julio | 73 | 22 | 95 |
2016 Junio | 6 | 12 | 18 |
2016 Mayo | 11 | 12 | 23 |
2016 Abril | 6 | 2 | 8 |
2016 Marzo | 8 | 3 | 11 |
2016 Febrero | 10 | 5 | 15 |
2016 Enero | 16 | 22 | 38 |
2015 Diciembre | 12 | 15 | 27 |
2015 Noviembre | 13 | 13 | 26 |
2015 Octubre | 17 | 18 | 35 |
2015 Septiembre | 9 | 11 | 20 |
2015 Agosto | 13 | 7 | 20 |
2015 Julio | 73 | 23 | 96 |
2015 Junio | 66 | 12 | 78 |
2015 Mayo | 87 | 9 | 96 |
2015 Abril | 118 | 11 | 129 |
2015 Marzo | 82 | 7 | 89 |
2015 Febrero | 67 | 7 | 74 |
2015 Enero | 64 | 6 | 70 |
2014 Diciembre | 85 | 5 | 90 |
2014 Noviembre | 65 | 9 | 74 |
2014 Octubre | 82 | 10 | 92 |
2014 Septiembre | 69 | 13 | 82 |
2014 Agosto | 85 | 23 | 108 |
2014 Julio | 61 | 25 | 86 |
2014 Junio | 81 | 13 | 94 |
2014 Mayo | 83 | 19 | 102 |
2014 Abril | 57 | 8 | 65 |
2014 Marzo | 71 | 23 | 94 |
2014 Febrero | 57 | 19 | 76 |
2014 Enero | 69 | 20 | 89 |
2013 Diciembre | 61 | 29 | 90 |
2013 Noviembre | 55 | 22 | 77 |
2013 Octubre | 63 | 28 | 91 |
2013 Septiembre | 47 | 21 | 68 |
2013 Agosto | 51 | 32 | 83 |
2013 Julio | 65 | 47 | 112 |
2013 Junio | 50 | 34 | 84 |
2013 Mayo | 62 | 44 | 106 |
2013 Abril | 61 | 37 | 98 |
2013 Marzo | 70 | 29 | 99 |
2013 Febrero | 59 | 17 | 76 |
2013 Enero | 69 | 15 | 84 |
2012 Diciembre | 49 | 13 | 62 |
2012 Noviembre | 31 | 12 | 43 |
2012 Octubre | 24 | 5 | 29 |
2012 Septiembre | 10 | 3 | 13 |
2012 Agosto | 5 | 0 | 5 |
2011 Mayo | 2 | 0 | 2 |
2011 Abril | 5 | 0 | 5 |
2011 Marzo | 3 | 0 | 3 |
2011 Febrero | 13 | 0 | 13 |
2011 Enero | 7 | 0 | 7 |
2010 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
2010 Noviembre | 3 | 0 | 3 |
2010 Octubre | 5 | 0 | 5 |
2010 Septiembre | 9 | 0 | 9 |
2010 Agosto | 22 | 0 | 22 |
2010 Julio | 4 | 0 | 4 |
2010 Junio | 6 | 0 | 6 |
2010 Mayo | 11 | 0 | 11 |
2010 Abril | 16 | 0 | 16 |
2010 Enero | 3 | 0 | 3 |
2009 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
2009 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
2009 Octubre | 4 | 0 | 4 |
2009 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
2009 Agosto | 2 | 0 | 2 |
2009 Julio | 6 | 0 | 6 |
2009 Junio | 5 | 0 | 5 |
2009 Mayo | 4 | 0 | 4 |
2009 Abril | 3 | 0 | 3 |
2009 Marzo | 1 | 0 | 1 |
2008 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
2008 Octubre | 1 | 0 | 1 |
2008 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
2008 Agosto | 2 | 0 | 2 |
2008 Julio | 6 | 0 | 6 |
2008 Junio | 4 | 0 | 4 |
2008 Mayo | 4 | 0 | 4 |
2008 Febrero | 4 | 0 | 4 |
2007 Abril | 1 | 0 | 1 |
2007 Marzo | 1 | 0 | 1 |